皮肌炎合并多发性结核性皮下脓肿一例

高卫卫 张向荣 曾谊

南京中医药大学附属南京医院 南京市第二医院 南京市公共卫生医疗中心结核三科211132

患者男，47 岁，因全身多发肿块 1 个月于 2018 年 7 月12日入院。患者于1个月前发现右上臂屈侧出现一黄豆大小肿块，无红肿疼痛等不适，起初未重视，后肿块消退。1周前患者左上臂屈侧出现一大小约4 cm×5 cm 肿块，左膝及左大腿伸侧分别出现约6 cm×7 cm、8 cm×10 cm 肿块，触之有波动感，不伴红肿及疼痛不适，于外院行左上臂屈侧肿块穿刺后抽出脓液10 ml，送病原学检查，结果显示抗酸杆菌++++，诊断为多发性皮下结核性脓肿，转至我科就诊。既往史：患者1 年前眶周曾发生紫红色斑丘疹，压之不褪色，伴畏寒、寒战、发热，于外院反复抗感染治疗无效。实验室检查：抗核抗体斑点型，滴度1∶320（参考值 ＜ 1∶100），抗Ro52抗体阳性，抗干燥综合征A抗体阳性，抗组氨酰t-RNA合成酶抗体阳性，类风湿因子20.9 IU/ml（0 ～ 15.9 IU/ml），C反应蛋白12.9 mg/L（0 ～ 8 mg/L），红细胞沉降率30 mm/1 h，铁蛋白3 297 ng/L（23.90 ～336.20 ng/L）。丙氨酸转氨酶354 U/L，γ-谷氨酰转肽酶114 U/L（10 ～ 60 U/L），乳酸脱氢酶1 195 U/L（140 ～ 271 U/L），肌酸激酶13 927 U/L（0 ～171 U/L），α-羟丁酸脱氢酶95 U/L（90 ～ 180 U/L）；血、尿、粪常规及免疫球蛋白检查均正常。双下肢核磁共振成像（MRI）检查：双侧股骨周围软组织水肿，符合皮肌炎改变，左侧膝关节腔积液。肌电图：双侧股四头肌、右侧三角肌安静时可见自发电位，小力收缩运动单元动作电位平均时限、波幅正常或下降，大力收缩呈单纯混合相，考虑为肌源性损害（活动期）。双下肢肌力四级，肌张力正常。该患者被外院诊断为皮肌炎，起初予甲泼尼龙80 mg静脉滴注，病情好转后改泼尼松15 mg 口服治疗至本次就诊。患者近期无发热、皮疹，双下肢肌力正常，外院多次查肌酸激酶正常，提示皮肌炎病情稳定，既往史无特殊，否认家族遗传史及传染病史。

体检：神志清，精神可，浅表淋巴结未触及，双下肺听诊可闻及少许干啰音，心脏及腹部检查未见异常。皮肤科检查：左上臂屈侧见一4 cm×5 cm肿块，左膝上方及左大腿伸侧分别见约6 cm×7 cm、8 cm×10 cm肿块，质软，触之有波动感，无红肿、破溃及疼痛不适（图1），未见脱屑、色素沉着等异常表现，四肢肌力及肌张力均正常。

入院后进行相关检查，肝肾功能、血脂、血电解质均正常；肌酸磷酸激酶、α-羟丁酸脱氢酶及乳酸脱氢酶均正常。胸部CT：两肺下叶靠近胸膜处见斑片状索条影。头颅MRI未见异常；左上肢及左下肢MRI 示左侧肱骨及股骨梭形高信号巨大脓肿，脓肿未累及周围肌肉或造成骨质破坏；双侧膝关节MRI 见关节腔积液，未见关节软骨破坏。左上臂及左大腿皮下脓肿穿刺，脓液结核杆菌涂片示抗酸杆菌（++）；结核分枝杆菌快速药敏检测示异烟肼、利福平、乙胺丁醇及氟喹诺酮均敏感；脓液结核分枝杆菌检测（GeneXpert MTB/RIF 技术）阳性，利福平耐药检测阴性，脓液结核分枝杆菌DNA 1.6×107/L。2 次应用PCR 对脓液进行分枝杆菌菌种鉴定，结果均为结核分枝杆菌。脓液细菌及真菌培养均阴性。

诊断：多发性皮下结核性脓肿；皮肌炎。

治疗：患者入院后继续予泼尼松15 mg/d口服治疗皮肌炎，予异烟肼、利福平、乙胺丁醇及吡嗪酰胺酮强化抗结核治疗，并予头孢地嗪抗感染治疗。治疗后，患者逐渐出现发热，体温最高38.5 ～39.5 ℃，晨起为主，不伴畏寒、寒战不适，未见明显细菌感染依据，考虑发热与局部脓肿相关。加用莫西沙星及阿米卡星加强抗结核治疗，同时予局部隔日穿刺抽脓。起初，每次左上臂处可抽取黄色米汤样脓液50 ml，左大腿前部肿块处可抽出脓液200 ml左右，每次术毕，分别予链霉素注射剂1.0、2.0 g稀释后脓腔内注射。经上述方案治疗2 周后，患者体温逐渐下降至正常，左上肢无脓液抽出，肿块痊愈，左下肢脓液量明显减少，肿块明显缩小。治疗1个月后，左上肢及左下肢脓肿痊愈，体温恢复正常。

图1 患者左膝上方8 cm×10 cm肿块，有波动感

讨论 皮下结核较少见，多发性皮下结核性脓肿更少见。本例患者病原菌未累及肺，首先侵犯皮下结缔组织，且侵犯多个部位，主要为近端肢体皮下结缔组织，病灶累及面积较大。考虑主要原因为该患者患有皮肌炎。其次，该患者长期服用泼尼松治疗皮肌炎，为结核感染的易感人群，导致结核杆菌经血播散，从而引起皮下多发性脓肿。

结核杆菌播散的途径包括呼吸道、血管、淋巴管及局部侵犯。其中，最常见的侵犯途径为通过呼吸道引起肺结核及支气管结核，胸部CT 示该患者未合并肺结核，考虑其结核杆菌播散途径并非呼吸道。由于左上肢屈侧及左下肢外侧并非为淋巴结分布较集中部位，同时该患者上肢及下肢病灶部位无皮肤破溃，外院影像学检查示左上肢肱骨及左下肢股骨均无骨质破坏，排除骨结核。所以我们推测该患者感染为病原菌血行播散所致。

目前分子生物学检测手段如PCR 及GeneXpert 技术大大提高了该病的诊断速度及准确性。GeneXpert 检测方法完成检测只需2 h，极大地缩短了检测时间，同时因其封闭式的反应体系，降低了污染导致的假阳性，还能快速对病原菌进行药敏检测，为疾病的早期靶向治疗提供依据［1-3］。另一方面，本例患者起初虽在异烟肼、利福平、乙胺丁醇联合吡嗪酰胺的基础上加用莫西沙星、阿米卡星治疗后仍每日发热，病情未能有效控制，后在局部抽取脓液的基础上进行链霉素局部注射后病情逐步好转。对于局部脓肿患者应在全身强化治疗的基础上，给予局部穿刺抽脓及链霉素注射，局部抗结核药物注射是一种安全、有效的治疗方式，不仅能增加局部血药浓度，还可避免系统用药的不良反应［4-6］。

多发性皮下结核性脓肿主要需与一些感染性疾病和非感染性疾病相鉴别。皮肤及皮下感染中较为常见的病原菌为非结核分枝杆菌，非结核分枝杆菌亦可引起与结核分枝杆菌感染相似的临床症状和表现，特别是龟型、复合鸟型等分枝杆菌可经血行播散，亦常见于细胞免疫功能下降的患者［7］。对于感染导致的多发性脓肿，最简单、有效及快速的诊断方式为脓液病原菌检查。恶性肿瘤如淋巴瘤的皮下转移性病灶液化可致多发性囊肿，病理组织学改变可明确诊断。

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