主动脉夹层支架置入术后致主动脉食管瘘1例

马文彬，崔梅花

[航天中心医院（北京大学航天临床医学院） 消化科，北京 100049]

主动脉食管瘘（aortoesophageal fistula，AEF）是一种预后凶险的疾病，多由食管异物、胸主动脉瘤和食管恶性肿瘤等引起。本文报道1例主动脉夹层动脉瘤支架置入术后2年发生AEF的案例，以提高对该病的认识。

1 临床资料

患者 男，52岁，因发热7 d于2015年8月22日入院。患者7 d前无明显诱因出现发热，体温最高40.7℃，伴寒战，无头痛、咽痛，无胸痛、咳痰，给予抗感染、对症治疗后好转；2 d前，再次出现发热。既往有高血压病史10余年，最高150/110 mmHg，口服苯磺酸氨氯地平血压控制可；2年前因突发胸痛诊断主动脉夹层动脉瘤，行主动脉弓及降主动脉覆膜支架置入术，术后恢复良好；1个月前因发热就诊当地医院，予头孢他啶及去甲万古霉素对症治疗后好转出院。入院查体：体温40.1℃，脉搏80次/min，呼吸14次/min，血压120/80 mmHg，心前区无隆起，心尖搏动位于第5肋间左锁骨中线内1.0 cm，叩诊心界不大，心率80次/min，律齐，各瓣膜区未闻及病理性杂音。入院后化验血白细胞12.72×109/L，中性粒细胞百分比91.8%，血红蛋白105 g/L；降钙素原30.3 ng/ml；凝血功能指标正常，国际标准化比值1.06；肝肾功能正常； 血培养生长厌氧革兰氏阳性球菌。胸片见主动脉弓及降主动脉内支架影（图1）；全主动脉 CT血 管 造 影（computed tomography angiography，CTA）提示主动脉弓及降主动脉内支架置入，降主动脉管腔轻度扩张，直径36 mm，支架外侧壁局部增厚，未见明确夹层征象，胸主动脉近段周围软组织增厚，邻近胸膜增厚，肺组织受压改变；降主动脉前壁局部与食管分界不清，周围少量含气影（图2和3）。胃镜检查距门齿31.0 和33.0 cm食管左侧壁各见一瘘口，大小约0.5 cm×0.5 cm，瘘口边缘整齐充血，有较多黄白色脓液从瘘口流出，无气泡，瘘口内可见黑色金属丝样支架结构（图4）。诊断为主动脉食管瘘、纵隔感染和菌血症。给予抗感染、抑酸、静脉营养和对症等治疗。因食管瘘口较小且经瘘口有脓液流出，不适宜行食管支架置入，给予内镜下放置空肠营养管行肠内营养。患者体温逐渐恢复正常，血象降至正常，但血红蛋白降至87 g/L，患者家属要求出院。2个月后患者再次出现高热来诊，复查胃镜示食管2个瘘口较前略增大，有较多黄白色脓液流出，瘘口见主动脉支架结构。患者病情危重，给予禁食水、胃肠减压、静脉及肠内营养、抗感染、抑酸和补液等积极治疗，6 d后患者病情无好转，血红蛋白降至80 g/L，拒绝进一步治疗自动出院。

图1 胸片下所见Fig.1 Imaging of chest radiograph

图2 主动脉CTA所见Fig.2 Imaging of aorta CTA

图3 主动脉CT三维重建所见Fig.3 Imaging of CT three-dimensional reconstruction of aorta

图4 胃镜检查所见Fig.4 Imaging of gastroscopy

2 讨论

AEF是一种预后极其凶险的疾病，发病原因与胸主动脉瘤、胸主动脉支架置入术、食管肿瘤术后、食管异物和肺结核等疾病或手术、创伤有关。而文献报道，主动脉夹层动脉瘤支架置入术后AEF的发生率为1.9%[1]，为主动脉夹层动脉瘤支架置入术的严重并发症。主动脉夹层动脉瘤支架置入术后发生AEF的案例时有报道，但支架置入2年后发生AEF的病例却极少。

主动脉夹层动脉瘤支架置入术后发生AEF的可能原因为：①支架压迫主动脉营养食管的血管分支，引起食管壁缺血坏死；②食管受到支架的持续压力，引起坏死；③支架通过主动脉对食管的直接侵蚀；④支架感染蔓延至食管并且侵蚀其管壁[1]。AEF的典型临床表现为Chiair三联征[2]：信号性出血、胸骨后疼痛和间歇期后致命性大出血。病变早期常有间断呕血或黑便，为出现致命性大出血的前兆表现，其机制为瘘管出现后可有血栓形成，阻塞瘘管暂时止血，但血栓的自动脱落、溶解或主动脉压力增加，会导致再次出血，之后随着瘘口逐渐增大，形成致命性大出血。这种前哨或预兆性出血，从出现到患者死亡或手术前，可持续数小时到数周甚至数月不等[3]；另外，AEF还可出现吞咽困难症状。AEF可通过CT肺血管造影、主动脉造影和胃镜检查而确诊，纵隔软组织影内气泡影为AEF较为特异性的改变[4]。因AEF瘘管内机化血栓暂时堵塞瘘口，增强CT不一定有造影剂外溢。胃镜检查可见食管瘘口或溃疡附有血痂，但检查时可使血痂脱落诱发急性大出血，故谨慎选择检查病例及操做[5]。本病例主动脉支架术后2年期间随访良好，无明显胸痛、吞咽困难、咳嗽、咯血、呕血和黑便等症状，此次主因发热症状入院，进一步检查明确诊断AEF，合并纵隔感染及菌血症；有轻度贫血，但无消化道出血表现，考虑主动脉覆膜支架起到一定的阻隔防止出血作用。

有文献报道[6]，应用止血药、质子泵抑制剂和抗感染等内科保守治疗，控制出血及纵隔炎常导致致命的临床结局，而行主动脉内人工血管置入、食管瘘口修补、食管切除及有效地清创可及时治疗AEF，但手术本身风险极高，极有可能发生大出血和败血症等导致死亡。本病例食管有2个主动脉食管瘘口，外科手术难度及风险剧增，患者家属拒绝了进一步外科手术的治疗。有报道显示[7]，食管癌术后出现胸主动脉瘘且瘘口在吻合口附近，可置入漏斗型食管覆膜支架，起到暂时控制出血的作用，但仍需行开胸手术修补瘘口或置换胸主动脉。本病例因瘘口持续有脓液排出，考虑纵隔感染未行食管支架封堵瘘口，只行胃肠减压、肠内营养和内科药物保守对症治疗，发现AEF后，尽管未发生致命性的大出血，但发热感染问题反复发作，血红蛋白有持续下降趋势，病情持续加重恶化而预后极差。

AEF很少见，但随着人口老龄化及主动脉病变介入治疗术的增多，AEF病例有增加趋势，临床处理较为困难，病情进展凶险且预后不良，应引起临床医生的足够关注。