舟骨内侧楔骨联合1例报道并文献复习

张勇，秦建忠，蒋涛，毛伟伟，周聚普

跗骨联合（tarsal coalition）是指由于原始胚胎间质分化及分离失败，导致两块或两块以上跗骨之间没有分节而形成的异常连接，这种异常分化在胚胎第8周时就可以观察到[1]。据估计，跗骨联合发病率为1%～12.7%[2]；但也有报道指出，其实际发病率可高达39%[3]。跗骨联合主要症状表现为由非正常生物力学引起的疼痛不适，症状通常在20岁左右出现[4]。跗骨联合形式多种多样，而以跟舟联合和距跟联合最为常见，约占90%[5]。舟骨内侧楔骨联合（naviculo-medial cuneiform coalition, NMCC）则是足部跗骨联合的一种罕见形式，临床上易漏诊。本研究拟报道1例NMCC患者的诊疗情况。本例报道经苏州大学附属第二医院伦理委员会审批通过，患者签署知情同意书。

1 病例资料

患者，男，27 岁，因“左足疼痛不适2 年余”入院。患者2年前无明显诱因出现左足疼痛不适，走路时加重，尤以足内侧最为明显，至外院就诊，以制动休息、口服非甾体抗炎药等保守治疗为主，但保守治疗6个月后疼痛未见明显减轻，遂至我院就诊。患者否认左足外伤史。入院专科查体：左足内侧压痛，尤以舟骨内侧楔骨关节处最为明显，未及明显骨擦感，足弓及后足排列保持良好，左足踝关节及距下关节活动良好，各趾活动自如，足背动脉可及搏动，痛觉存在。术前美国足踝外科学会（American Orthopaedic Foot and Ankle Sociey, AOFAS）踝-后足评分为57 分，Karlsson踝关节功能评分为60分，疼痛视觉模拟评分（visual analogue score, VAS）为8 分。负重位X 线检查显示：舟骨与内侧楔骨关节面不规则（图1A、B）。CT 检查显示：左足舟骨与内侧楔骨相邻面骨皮质不光整，呈关节炎表现，关节面下见多发小囊性低密度影，局部关节间隙变窄（图1C、D）。根据患者症状、体征、辅助检查及影像学表现，诊断为左足舟骨内侧楔骨联合，并采用舟骨内侧楔骨关节清理、足底侧接骨板内固定+植骨融合术进行治疗。

图1 术前X线及CT检查

患者取平卧位，于左足舟骨内侧楔骨关节内侧行长约6 cm 纵向切口，切开皮肤，分离皮下组织，保护皮神经，暴露舟骨内侧楔骨关节，切开关节囊，可见舟骨内侧楔骨关节破坏，以Hinterman 撑开器撑开关节，见局部关节软骨及软骨下骨质破坏，充分清理关节，刮除舟骨、内侧楔骨相对关节面软骨，去除软骨下硬化骨组织，以2.0 mm 钻头在舟楔关节相对处钻孔，同时植入同种异体骨（山西奥瑞生物材料有限公司），复位后以1 枚1.5 mm 克氏针临时固定，在舟骨内侧楔骨关节足底侧、胫后肌腱和胫前肌腱之间放置2.4 mm 锁定接骨板（常州市康辉医疗器械有限公司），钻孔测深后依次旋入锁定螺钉固定。C 型臂X线机透视对位良好，拔除克氏针。清洗切口后逐层缝合。术中出血约20 mL。

术后以短腿石膏托固定4 周，4 周后开始逐渐负重及康复训练。术后3个月患者疼痛症状基本消失。术后3 个月AOFAS 踝-后足评分为90 分，Karlsson 评分为85 分，VAS 评分为2 分，较术前明显改善。嘱患者加强功能锻炼，开始慢跑或参加体育运动。术后2年复查X 线检查显示舟骨与内侧楔骨融合成功（图2A）。内固定取出后患者恢复良好（图2B），左足疼痛未复发，体育运动和正常生活工作可以正常参加。

图2 术后X线检查

2 讨论

跗骨联合以跟舟联合和距跟联合最为常见，约占90%[5]。NMCC 则是跗骨联合中的一种比较罕见的形式。实际上，NMCC 病例最早可追溯到早期青铜器时代，在对西伯利亚贝加尔湖地区的考古研究中发现了1 例几乎完整的左足NMCC 标本[1]。同样在乔治亚州奥克穆尔吉土墩遗址中也发现了2 例NMCC 病例[6]。1979 年，Miki 等[7]报道了首例孤立性NMCC病例，患者是14岁的青少年女性，主诉为右足的疼痛不适，同时伴有舟骨内侧楔骨关节处压痛，但患者未接受进一步治疗。

通常认为跗骨联合属常染色体显性遗传病，约50%的患者双侧发病[8]，但是其也可以继发于其他疾病，如退行性关节病、炎症性关节炎、感染和马蹄内翻足畸形等[9]。在整个胎儿期和儿童时期，连接舟骨与内侧楔骨之间的桥梁主要以软骨或纤维软骨组成，只有在少数情况下（通常低于5%）软骨桥会随着骨骼的生长和成熟而发生骨化，骨化后形成的骨性连接更会限制跗骨的正常运动，并且可能会引起如腓骨痉挛性扁平足和跗管综合征等与疼痛有关的足部疾病，同时对扭伤等创伤的易感性也会提高[10]。

NMCC 的主要症状表现为患足的疼痛不适，通常在青少年至30 岁之间出现症状[4]，在Byun 等[11]报道的18例有症状NMCC患者中出现症状的平均年龄为25.6 岁。Kumai 等[4]报道的NMCC 病例研究共计40 例60 足，该研究指出NMCC 最常见的临床症状是舟骨内侧楔骨关节内侧面的轻微疼痛，活动后加重，休息可缓解，且所有NMCC 患者都有舟骨内侧楔骨关节底部内侧的局限性压痛，这与本病例症状一致。

目前对于NMCC 还没有统一的诊断标准，影像学检查对于NMCC 的诊断至关重要，通常进行负重位X 线检查或CT 检查，必要时进行MRI 检查。负重位X 线检查对NMCC 的评估主要观察舟骨内侧楔骨关节面是否存在不规则、凹陷（＞3 mm），关节间隙是否狭窄、背侧有无骨刺，是否存在软骨下硬化症、多发性软骨下骨囊肿和关节内游离体等[12]。患足的CT检查对于NMCC 的分型起着重要作用，Kumai 等[4]根据CT表现将NMCC分为不规则型、囊型和混合型三型。而在Byun等[11]的报道中存在1例不能用Kumai等[4]提出的形态学模式进行分类的NMCC，其CT 表现为舟骨内侧楔骨关节处存在骨刺，称其为骨刺型，同时其对NMCC的X线片进行了区域划分，自舟骨内侧楔骨关节内侧向外侧标记1、2、3 和4，自足底向足背标记A、B、C和D，发现NMCC多位于12/A区域，即足底内侧。对本例患者进行NMCC 分型，患者左足CT 表现提示属于混合型，其X 线片显示联合部位位于34/A。对于有症状和无症状的NMCC 患者，其影像学表现也存在差异。Choi 等[12]对有症状和无症状NMCC 患者的影像学对比研究指出，症状组X 线及CT 表现存在凹陷（＞3 mm）的比例显著高于无症状组，同时症状组软骨下骨囊肿平均直径明显大于无症状组。因此，对于NMCC 的诊断以负重位X 线检查和CT 检查结合患者症状、体征为主，尤以CT检查提示舟楔关节面出现凹陷和软骨下骨囊肿最为重要。

对于初诊有症状的NMCC 患者，通常先保守治疗6个月，包括减少活动、制动休息、应用非甾体抗炎药或矫形器矫正治疗等[13]。George 等[14]报道了1 例双足NMCC 患者，采用Vasyli Howard Dananberg 矫形器进行保守治疗，这种矫形器能够保持第1跖趾关节跖屈及后足外翻，减轻距下关节压力，2 年后患者的症状得到了明显改善。对于保守治疗无效的患者可考虑手术治疗，手术方式以舟骨内侧楔骨关节融合术最为常见[4,11,15]，此外还包括NMCC 联合刮除术[16-18]。舟骨内侧楔骨关节融合术可以有效地稳定足的内侧柱[19]，减轻因关节炎或者足弓应力改变引起的疼痛不适，同时不影响后足和Chopart 关节的活动度[20]。该术式成功的必要条件在于术中对关节面软骨的充分剔除、坚强的内固定及有效的植骨，但3%～7%接受舟骨内侧楔骨关节融合术的患者仍然会并发骨不连，此时常需翻修进行二次手术[19]。Kumai 等[4]对保守治疗失败的NMCC 患者采用舟骨内侧楔骨关节融合术进行治疗，共11足，结果显示优7足、良2足、可1 足、差1 足。通常认为舟骨内侧楔骨关节融合术对步态和足的功能没有显著影响，因为第1舟楔关节参与少量运动。但有研究报道指出，在日常活动和剧烈体力活动时，正常的舟骨内侧楔骨关节也存在着显著的运动[21]。因此，舟骨内侧楔骨关节融合术可能会导致足部剩余关节生物力学改变，从而增加关节磨损，并导致关节炎的发生。

本例NMCC 患者采用了舟骨内侧楔骨关节清理、足底侧接骨板内固定+植骨融合术进行治疗，而不是单纯的关节清理术，因为关节清理会引起关节间隙增大，导致关节不稳，疼痛症状加重。与一般舟骨内侧楔骨关节融合术采用的背内侧接骨板不同的是，本例患者将接骨板放置的位置选择在了足底侧，位于胫骨前肌与胫骨后肌之间，与背内侧接骨板相比，足底侧接骨板对胫骨前肌和胫骨后肌不会产生激惹，而且也不会影响这两个肌腱的正常运动。从生物力学来看，虽然这两种不同位置的接骨板在刚度及疲劳损坏周期数方面无显著差异[22]，但Pope 等[23]指出，足底侧接骨板位于足的张力侧，对于足的内侧柱的稳定效果更好，同时也加强了术后舟骨内侧楔骨关节的稳定性。本例患者术后经过3个月的康复，左足疼痛症状完全缓解，X 线检查提示舟骨内侧楔骨关节融合成功，未出现接骨板断裂，说明舟骨内侧楔骨关节融合术选择足底侧接骨板也是可行的。

综上，本研究报道了1 例左足NMCC 患者，其临床症状与文献报道一致，表现为左足舟骨内侧楔骨关节内侧疼痛，且存在局限的压痛，影像学检查同样提示NMCC。该患者的治疗选择了舟骨内侧楔骨关节清理+足底侧接骨板内固定+植骨融合术，术后石膏托固定4 周，并指导功能锻炼，患者疼痛症状完全缓解。期望对此类罕见疾病的报道能提高NMCC 的临床诊疗水平。

【利益冲突】所有作者均声明不存在利益冲突