李天然 罗洪霞 赵雅萍 陈 凯 邹春鹏
先天性肌性斜颈(congenital muscular torticollis,CMT)是指一种颈部畸形,主要为一侧胸锁乳突肌(sternocleidomastoid muscle,SCM)挛缩引起,典型的临床表现为头部偏向患侧,下颌旋向健侧[1,2]。CMT的主要病理变化普遍认为是胸锁乳突肌肌细胞变性以及间质的增生和纤维化[3]。临床上认为CMT病变SCM的硬度和纤维化程度呈正相关。声触诊组织定量成像(VTIQ)技术作为最新的弹性成像技术,可以对胸锁乳突肌弹性进行定量评价,更客观评估SCM病变,获得SCM的硬度信息[4]。本研究应用VTIQ技术对胸锁乳突肌的组织硬度进行定量分析,探讨VTIQ技术对CMT的诊断价值,及其对CMT非手术治疗疗效评估的临床应用价值。
1.研究对象:收集2018 年1月~2019年6月在笔者医院门诊就诊的62例CMT患儿,其中男性43例,女性19例,患儿年龄16天~1岁,平均年龄5.7±0.9个月,而后对确诊CMT进行非手术手法按摩推拿治疗后的患儿进行随访。并收集同一时期在笔者医院行手术治疗的CMT患儿23例,其中男性15例,女性8例,患儿年龄1~12岁,平均年龄5.0±3.5岁。所有病例均经颈椎X线及眼科检查排除骨性斜颈和眼性斜颈,并除外免疫系统、血液系统等疾病及其他系统器官先天性畸形者。
2.仪器与方法:使用 Siemens Acuson Oxana 2 超声诊断仪,探头频率 4.0~9.0MHz,内置VTIQ成像软件。患儿取仰卧位,头偏向一侧。哭闹不合作患儿口服10%水合氯醛0.5ml/kg镇静,家长全程陪护配合。首先常规二维超声、彩色多普勒沿患儿双侧SCM行纵切及横切扫查,了解肌肉病变的形态、大小、内部回声及血流情况。随后应用VTIQ,选取胸锁乳突肌对长轴,确定患侧胸锁乳突肌最厚部位处和健侧胸锁乳突肌相应位置为感兴趣区,将感兴趣区调置于中央位置,分别测量患侧与健侧同一水平肌肉的SWV,各测量6次,取平均值。患儿颈部较短,需多次测量SWV,提高准确性。
1.62例CMT治疗前患儿手术治疗和非手术治疗患侧和健侧SWV值的比较:62例门诊CMT患儿健侧的胸锁乳突肌弹性超声图像显示为绿色均匀分布,其间可有少量的蓝色(图1),健侧胸锁乳突肌的SWV平均值为 2.12±0.42m/s。
图1 患儿CMT健侧胸锁乳突肌实时剪切波弹性成像杨氏模量测量图
CMT患儿的患侧胸锁乳突肌增厚处或肿块处的超声弹性图像显示为,比例不一的绿色与蓝色夹杂分布(图2),CMT患侧胸锁乳突肌的SWV平均值为 2.96±0.62m/s,采用配对t检验比较,差异有统计学意义(P<0.01)。
图2 患儿 CMT 患侧胸锁乳突肌实时剪切波弹性成像杨氏模量测量图
2.23例CMT手术治疗前患侧和健侧SWV值的比较:23例住院预行手术治疗的患儿,健侧胸锁乳突肌的 SWV 平均值为 2.57±0.26m/s(图3),患侧胸锁乳突肌的 SWV 平均值为 4.62±0.93m/s(图4)。
图3 患儿CMT术前健侧胸锁乳突肌实时剪切波弹性成像杨氏模量测量图
图4 患儿 CMT 术前患侧胸锁乳突肌实时剪切波弹性成像杨氏模量测量图
采用配对t检验比较,差异有统计学意义(P<0.01)。患侧SWV平均值较门诊患儿患侧SWV平均值明显增高,采用单因素方差分析进行组间比较,差异有统计学意义(P<0.01),详见表1。
表1 CMT治疗前患儿手术治疗和非手术治疗患侧和健侧SWV值的比较(m/s)
与手术患儿患侧比较,*P<0.01
3.62例CMT非手术治疗前后患儿患侧和健侧SWV值的比较:62例选择推拿治疗的患儿,治疗后患侧胸锁乳突肌常规超声图像表现为SCM增厚部分变薄或团块状回声缩小,回声局部增高(图5)。CMT患儿的患侧胸锁乳突肌经治疗后SWV平均值为2.25±0.18m/s,健侧胸锁乳突肌的SWV平均值为 2.18±0.31m/s(图6)。
图5 CMT非手术治疗后患儿和常规超声图A.患侧;B.健侧
图6 CMT非手术治疗后患儿SWV值的比较A.患侧;B.健侧
组内采用配对t检验比较,差异无统计学意义(P>0.05);治疗后患侧SWV平均值较治疗前减低,与治疗前比较,采用单因素方差分析进行组间比较,差异有统计学意义(P<0.01),详见表2。
表2 先天性肌性斜颈非手术治疗前后患儿患侧和健侧SWV值的比较 (m/s)
与门诊患儿治疗前患侧比较,*P<0.01
CMT是新生儿和婴幼儿中最为常见的肌肉骨骼先天性疾病之一,发生率约为0.3%~1.9%[5]。临床表现为婴儿出生后头部偏向患侧,在患侧的胸锁乳突肌上发现比较硬的瘤样包块,如不及时治疗可出现头向患侧倾斜、面斜向健侧、颈前倾等表现,患侧面部相对萎缩,面部发育和两侧眼裂不对称。最后还可能出现其他继发性畸形,如颈椎侧弯、椎体楔形变、斜视等,严重影响婴幼儿的正常发育[6]。
超声诊断是目前CMT辅助诊断的一个主要方法,常规高频超声诊断可以准确发现患侧胸锁乳突肌厚度以及内部回声等情况,先天性肌性斜颈的超声分为局部肿块型和均匀增厚型。病理上, CMT的发生是由于Ⅰ、Ⅲ、Ⅳ型胶原纤维在间质中过度表达,形成病理性沉积,造成胸锁乳突肌的纤维化[7]。TatIi 等[8]根据胸锁乳突肌纤维化的不同程度将CMT患儿的超声进行分型标准:Ⅰ型,患侧胸锁乳突肌局限性增厚,回声不均匀或正常,周边肌纹理清晰;Ⅱ型,患侧胸锁乳突肌在正常肌纹理背景中呈弥漫散在强回声:Ⅲ型,为整块胸锁乳突肌呈杂乱的强回声,正常肌纹理消火:Ⅳ型,为整块胸锁乳突肌呈带状强回声,正常肌纹理消失。但常规超声分型受仪器设备分辨率及超声医生的主观因素影响较大,并非客观指标,可信度差,且不能判断病变的程度。石秀英等[9]研究发现组织硬度和组织纤维化程度呈正相关,判断SCM弹性硬度可以更客观有效地诊断CMT[10]。
声触诊组织定量成像(VTIQ)技术作为最新的弹性成像技术,可以更加客观反映病变部位的柔软度和硬度。VTIQ技术是一种基于声辐射力的实时剪切波弹性成像 (shear wave elastography,SWE),通过探头反射的脉冲声束,激发组织产生微小位移;通过计算组织位移过程中横向剪切波速度 (shear wave velocity,SWV),定量反映组织的弹性特征,反应组织的硬度信息[11]。SWV数值越小,组织弹性越好,硬度越低,反之组织质地硬、弹性差[12]。所以,应用VTIQ技术可以测量患儿双侧胸锁乳突肌的SWV,对比两侧硬度。本研究将应用VTIQ技术测量先天性肌性斜颈患儿双侧的胸锁乳突肌SWV平均值,同一患儿健侧的胸锁乳突肌作为对照物,患侧SWV值>健侧,差异有统计学意义。此结果与已有的研究报道一致[13~15]。这表明VTIQ测量患侧与健侧SWV进行对比,可以诊断小儿先天性肌性斜颈。同时用SWV作为量化指标,可以客观评估胸锁乳突肌的纤维化程度,纤维化程度越高,SWV值越大。
目前临床上治疗CMT的方法分为非手术和手术治疗。该疾病如果发现及时并进行非手术推拿治疗,治愈率可达80%,预后良好,而且越早治疗,治疗所需时间越短,SCM恢复越好[16,17]。所以早期发现、早期治疗对CMT预后很重要。目前非手术治疗后采用《临床疾病诊断依据治愈好转标准》进行疗效评价[18]。CMT功能评分包括头颈部转动、侧偏及面部畸形3个方面。但这些评价内容和评分都较主观,没有量化指标。高频超声随访观察疗效过程中CMT声像学特征会随着年龄的增大及治疗的进展而存在差异,栾云等[19]根据胸锁乳突肌肌纹理回声及强度将SCM分成4种类型。但常规超声对治疗前后肿块内部回声变化情况的评价比较主观,缺乏客观指标。
本研究通过比较62例选择手法按摩治疗的CMT患儿治疗前后患侧胸锁乳突肌的SWV平均值,结果显示患侧胸锁乳突肌治疗后SWV低于治疗期前,差异有统计学意义(P<0.01),说明按摩治疗后患儿患侧的胸锁乳突肌硬度减低,治疗有效。CMT患儿的患侧胸锁乳突肌经治疗后与健侧胸锁乳突肌的SWV比较,差异无统计学意义(P>0.05),说明患侧的胸锁乳突肌纤维化好转,甚至可达正常水平,但常规超声根据患侧的胸锁乳突肌的回声只能根据超声医生的经验判断,缺乏量化的标准。因此,可以得出结论,VTIQ技术可以定量检测出治疗前后胸锁乳突肌硬度的变化,可监测患儿先天性肌性斜颈的非手术治疗效果,可作为随访的新方法,并对下一步治疗提供参考价值。
手术疗法作为治疗CMT的一种方法,目前公认的手术最佳年龄是1~4岁[20]。有研究报道 CMT 手术年龄可提前到 8 个月,不能机械地定为1岁以后。另有研究指出,手法治疗持续 6 个月以上,仍见头部倾斜,颈部仍歪斜>15°,肌肉紧缩、有硬结等,应尽早进行手术。尤其对于<1岁的患儿,这种评估主要依靠患儿临床表现、临床医生的触诊以及普通常规超声检查患儿胸锁乳突肌包块大小或者厚度的变化,目前针对的疗效评估尚无规范化研究,缺少客观量化标准。一种有效的客观量化标准的发现可以为临床规范化诊断与治疗提供很大帮助。本研究中23例选择手术治疗的患儿,患侧胸锁乳突肌的 SWV 平均值明显高于健侧,差异有统计学意义(P<0.01)。手术患侧SWV平均值较门诊患儿患侧SWV平均值明显增高,差异有统计学意义(P<0.01)。随着患儿年龄的增长,纤维化程度会逐渐加重,甚至引起头面部的严重畸形。如果非手术治疗后,患侧SCM的SWV平均值较治疗前无明显减低,无论年龄是否满周岁,均应及时进行手术治疗,而且治疗时间延误越久,手术效果越差,故VTIQ监测CMT患儿治疗过程中SCM的变化,可以给临床医生提供是否手术的客观依据。
VTIQ技术的应用对于CMT早期诊断和治疗具有重要的意义,但本研究存在一定的局限性。(1)未收集非手术治疗效果不明显的病例。(2)手术病例样本量小,且缺乏病理结果,只是手术医生根据术中观察肌肉萎缩、变性与纤维化情况,未通过病理诊断与VTIQ的SWV值进行相关性研究。手术和非手术治疗的临界值还需加大样本量进一步研究,确定临界值选择合适的手术治疗时机。(3)未建立用VTIQ技术与临床治疗效果评价相结合的综合性评价体系,需进一步加大样本量及加强随访。
综上所述,VTIQ技术测量胸锁乳突肌的剪切波速度(SWV),对胸锁乳突肌的纤维化程度进行定量客观评价,解决了以往超声对SCM病变无法进行量化评价的弊端,使超声对CMT的诊断和疗效评估更为精准,从而指导临床选择治疗方法,还可以动态追踪和观察疗效,可作为SCM诊断和随访的可靠方法。