少血供腮腺淋巴上皮瘤样癌不典型MRI表现一例

陈志晔，刘梦琦，马 林

1中国人民解放军总医院海南分院放射科，海南三亚 572013 2中国人民解放军总医院放射科，北京 100853

·病例报告·

少血供腮腺淋巴上皮瘤样癌不典型MRI表现一例

陈志晔1，2，刘梦琦1，2，马 林2

1中国人民解放军总医院海南分院放射科，海南三亚 5720132中国人民解放军总医院放射科，北京 100853

腮腺淋巴上皮瘤样癌；少血供；不典型

腮腺淋巴上皮瘤样癌(lymphoepitheloma-like carcinoma，LELC)是一种发生在腮腺的以淋巴组织增生、浸润并包含低分化或未分化癌为特征的少见恶性肿瘤[1- 2]，在组织学上与鼻咽未分化癌相似[3]，但LELC只发生在鼻咽以外的器官，发生在涎腺的LELC占涎腺恶性肿瘤的4%[4]。中国人民解放军总医院海南分院于2013年10月30日至11月11日收治了1例经病理学确诊的LELC患者，现报告如下。

临床资料

患者，男，20岁，左耳垂下区肿胀伴疼痛1月余入院。患者于1月前无明显诱因出现左侧耳垂下肿胀，逐渐长大，伴触痛。于当地诊所诊断为“淋巴结炎”行“消炎”处理，无明显改善。遂就诊我院口腔科，诊断为“左腮腺区肿胀待查”，并行腮腺MRI检查。专科检查：双侧面部欠对称，左耳垂下区膨隆，皮温、皮色无异常，可扪及一大小约3.0 cm×2.0 cm病变区域，质硬，不活动，与皮肤无黏连、压痛。双侧腮腺导管口未见红肿、溢脓。双侧颞下颌关节区无触压痛，未闻及弹响。

MRI表现左侧腮腺明显肿胀，腮腺深叶可见约37 mm×28 mm×35 mm稍长T1稍长T2信号影，扩散加权成像(diffusion weighted imaging，DWI)呈显著高信号，表观扩散系数(apparent disffusion coefficient，ADC)值为0.68×10-3mm2/s。病变信号均匀，灶周可见环形短T2信号包膜。增强扫描病变呈均匀弱对比不均匀强化，低于对侧腮腺信号，灶周包膜可见显著强化(图1)。

手术记录及病理学结果术中可见肿物位于腮腺中下份之深叶，大小约2.0 cm×2.5 cm×2.0 cm，表面光滑，质中，包膜完整，其深面紧邻面神经。沿下颌缘支寻找到面神经总干，再由面神经总干解剖各分支，并保护之。解剖面神经各分支后，完整取下肿物，送冰冻病理检查。冰冻病理回报(左腮腺肿物)涎腺组织内见分化差的癌组织浸润，类型不明确，局部灶状坏死，癌巢间富于淋巴组织，待石蜡进一步明确诊断。遂行腮腺全叶切除，术中注意保护神经及重要血管。病理学检查所见：(1)术中送检：(左腮腺肿物)灰红色结节状肿物一枚，大小为3.5 cm×3.0 cm×2.5 cm，包膜完整，切面呈灰白色，质中。(2)术后送检：(左腮腺病变组织)红褐色间灰黄色碎组织一堆，总大小为6.5 cm ×3.5 cm ×1.5 cm，切面呈灰白色间灰红色，质稍硬。病理学诊断：(左腮腺肿物)涎腺组织内见低分化癌组织浸润，局部灶状坏死，癌巢间富于淋巴组织，形态符合腮腺淋巴上皮瘤样癌。肿瘤大小为3.5 cm×3.0 cm×2.5 cm。术后送检(左腮腺病变组织)为涎腺组织，未见癌组织浸润。其中见淋巴结1枚，未见转移癌(0/1)(图2)。

A.横轴位T2加权成像；B.横轴位T1加权成像；C.横轴位扩散加权成像；D.横轴位增强T1加权成像；E.冠状位增强T1加权成像；F. 矢状位增强T1加权成像

图1 少血供腮腺淋巴上皮瘤样癌磁共振成像表现

图2 涎腺组织内见低分化癌组织浸润，局部灶状坏死，癌巢间富于淋巴组织，形态符合腮腺淋巴上皮瘤样癌(HE，×100)

讨 论

淋巴上皮瘤(lymphoepithelioma，LE)最早是指鼻咽部的未分化癌，伴有致密的淋巴细胞成分，典型特点是巢状分布的上皮细胞及显著浸润的良性反应性淋巴细胞[5]。而LELC是分化差的鳞状细胞癌的亚型之一，在鼻咽部叫LE，在其他部位叫LELC。对于发生在唾液腺的LELC，大部分都位于腮腺[6]。

目前关于LELC的报道较少，国外未见相关的MRI报道，国内周小燕等[7]描述了LELC的MRI表现，其对LELC的大体影像学特点的报道与本例基本一致，即：病变呈稍长T1稍长T2信号影，可见短T2信号包膜形成。本例MRI特点与文献报道不一致的地方主要包括少血供及DWI显著高信号影。

本例强化特点呈轻度弱对比不均匀强化，病变强化信号低于对侧及周围正常腮腺实质信号，由此提示病变为少血供病变，从而说明病变内部肿瘤新生血管较少或病变的供血血管较少。常规的T2WI或T1WI提示病变内部及周围并没有血管流空信号影，说明病变周围及内部供血血管较少，推测内部肿瘤新生血管较少可能是其少血供强化的原因之一。而周小燕等[7]报道了8例LELC患者显著强化，呈“快进快出”或“快进慢出”的强化特点，表现为多血供病变，此种强化模式可能是LELC常见的强化模态。因此，LELC的MRI强化特点可以总结为两种，一种是常见的显著强化，而另一种为不常见的弱对比强化(低于对侧或周围腮腺实质强化信号)。

DWI是无创探测活体组织中水分子扩散的唯一方法，DWI信号的高低与病变内细胞的致密程度有一定关系[8]，同时也反映了细胞内自由水扩散程度。LELC的主要特点是含有广泛而致密的淋巴基质[9]，从而导致自由水扩散受限，因此DWI呈显著高信号影。因此可以区别于常见的多形性腺瘤及腺淋巴瘤。本例患者DWI的ADC值为0.68×10-3mm2/s，与王斌等[10]的研究相符合。DWI高信号和其他腮腺常见的恶性肿瘤如黏液表皮样癌、腺样囊腺癌等的不同点为LELC表现为均匀弥漫的高信号，而其他恶性肿瘤信号欠均匀，表现为局部高信号影[10]。

总之，LELC的MRI可以表现为少血供，DWI弥漫性均匀高信号。磁共振增强检查及DWI检查是诊断LELC的重要工具。

[1] Hsiung CY，Huang CC，Wang CJ，et al. Lymphoepithelioma-like carcinoma of salivary glands：treatment results and failure patterns[J].Br J Radiol，2006，79(937)：52- 55. doi：10.1259/bjr/17905092.

[2] 肖平，黄健男，张学辉，等. 腮腺淋巴上皮瘤样癌的诊断与治疗[J].临床耳鼻咽喉头颈外科杂志，2008，22(14)：651- 653.

[3] Batsakis JG，Bernacki EG，Rice DH，et al. Malignancy and the benign lymphoepithelial lesion[J].Laryngoscope，1975，85(2)：389- 399. doi：10.1288/00005537- 197502000- 00017.

[4] Schneider M，Rizzardi C. Lymphoepithelial carcinoma of the parotid glands and its relationship with benign lymphoepithelial lesions[J].Arch Pathol Lab Med，2008，132(2)：278- 282. doi：10.1043/1543- 2165(2008)132[278：LCOTPG] 2.0.CO；2.

[5] Anagnostopoulos I，Hummel M. Epstein-Barr virus in tumours[J].Histopathology，1996，29(4)：297- 315.

[6] Ambrosio MR，Mastrogiulio MG，Barone A，et al. Lymphoepithelial-like carcinoma of the parotid gland：a case report and a brief review of the western literature[J].Diagn Pathol，2013，8：115. doi：10.1186/1746- 1596- 8- 115.

[7] 周小燕，马隆佰，韩武，等. 腮腺淋巴上皮瘤样癌的 MRI 表现[J].中国临床新医学，2014，7(7)：615- 618.

[8] Chen Z，Ma L，Lou X，et al. Diagnostic value of minimum apparent diffusion coefficient values in prediction of neuroepithelial tumor grading[J].J Magn Reson Imaging，2010，31(6)：1331- 1338. doi：10.1002/jmri.22175.

[9] Tang CG，Schmidtknecht TM，Tang GY，et al. Lymphoepithelial carcinoma：a case of a rare parotid gland tumor[J].Perm J，2012，16(3)：60- 62.

[10] 王斌，金苏华，田野. 腮腺恶性肿瘤磁共振波谱及扩散成像的初步研究[J].内蒙古医学杂志，2011，43(11)：1281- 1284.

三亚市医疗卫生科技创新项目(2016YW37)和中国博士后科学基金特别资助项目(2014T70960)

马 林 电话：010- 66939592，电子邮件：cjr.malin@vip.163.com

R445.2

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1000- 503X(2017)05- 0732- 03

10.3881/j.issn.1000- 503X.2017.05.022

2016- 08- 10)