与板障静脉沟通的硬脑膜动静脉瘘并发颅内出血1例报道及文献复习

李欢欢 李 俊 游慧超 陈迎春 林爱龙 盛柳青 尧小龙

硬脑膜动静脉瘘（dural arterovenous fistulas，DAVF）是一种获得性疾病，是发生在硬脑膜组织及其附属物大脑镰和小脑幕的一类异常动静脉直接沟通的血管性疾病，颅内外供血动脉直接与颅内静脉窦沟通，也称为硬脑膜动静脉畸形[1]。与板障静脉沟通的DAVF是一种罕见类型。本文报道1例脑膜中动脉与板障静脉沟通的DAVF并发颅内出血的罕见病例，相结合文献分析如下。

1 病例资料

62岁男性，因左侧肢体进行性肌力下降伴肢体抽搐23 d入院。既往无高血压、颅内肿瘤病史。外院头颅CT示右侧额顶交界区低密度灶；MRI T1像示额顶交界区低信号（图1A），T2像示额顶交界区低信号。半月后病人出现头痛症状。入院体格检查：神志清楚，左侧肢体肌力0级，肌张力增高。入院血常规、凝血功能正常。入院复查头颅CT示右侧额顶交界区皮层下出血，水肿较前扩大（图1C）。DSA示右侧额顶部DAVF，由右侧脑膜中动脉前后支分别引流入额部板障静脉及颞前板障静脉，两者在右侧额顶部汇合并与硬膜下静脉间腔沟通造成DAVF，并通过大脑镰静脉造成皮层静脉的逆流，颈内动脉未参与供血，上矢状窦无狭窄，并通大脑镰静脉逆流入皮层静脉的逆流导致静脉高压，造成额顶部水肿及继发出血（图1D～F）。采用6F Envoy Guiding置于右侧脑膜中动脉起始，Marathon微导管置于脑膜中动脉前支末端，微导管造影示额顶部DAVF，通过微导管注入Onyx 18胶，首先弥散至额部板障静脉及颞前板障静脉，最后封堵瘘口及近端引流静脉，右侧颈外动脉造影未见瘘口显影（图1G～J）。术后复查头颅CT示少量胶位于两层骨皮质板障内，出血未见增多（图1K）。术后半年肢体肌力恢复至4级。

图1 与板障静脉沟通的硬脑膜动静脉瘘并发颅内出血Onyx胶栓塞治疗前后影像

2 讨论

DAVF主要位于硬脑膜上，硬脑膜动脉与硬脑膜静脉、硬膜窦、静脉窦及皮层静脉直接沟通。与板障静脉沟通的DAVF十分少见，由于幕下骨质含有丰富的骨导静脉，这类疾病在幕下较幕上多见。既往文献报道21例DAVF合并板障静脉引流[2～6]，其中5例发生在幕上，1例单纯由板障静脉引流并通过大脑镰静脉造成皮层静脉充血扩张导致颅内出血。本文病例瘘口近端引流静脉经骨导静脉回流入板障静脉在顶部回流入硬膜下静脉间腔，因静脉间腔与上矢状窦之间发生闭塞，从而回流入大脑镰静脉导致皮层静脉的逆流。

板障静脉位于两层骨皮质之间，由一层没有血管瓣膜的内皮层排列而成。前板障静脉系统由额骨板障静脉及颞前板障静脉构成，在翼点处汇合引流入上矢状窦及蝶顶窦。后板障静脉系统由颞后板障静脉及枕骨板障静脉构成，引流入上矢状窦后半部分及横窦、乙状窦[7]。板障静脉通过骨导静脉与硬膜窦、脑膜中静脉及骨膜静脉沟通。

在正常静脉引流的情况下，板障静脉在DSA上不显影。在病理情况下，例如静脉窦血栓、外伤、脑膜瘤，板障静脉有可能会增粗扩张。本文病例板障静脉为DAVF引流静脉一部分，使板障静脉扩张显影。

在额后部及顶部硬膜下存在恒定及较大的静脉间腔，主要接受硬膜内及硬脑膜动脉相伴行硬脑膜静脉的回流。在正常情况下，静脉间腔回流入上矢状窦，大脑镰静脉连接静脉间腔及上矢状窦。在病理情况下，部分DAVF病例发病因素与脑静脉窦血栓形成有关，静脉间腔与上矢状窦之间连接发生闭塞，静脉间腔通过大脑镰静脉逆流入皮层静脉，导致局部静脉高压性脑组织水肿及脑出血。本文病例瘘口位于额部及颞部硬膜上，脑膜中动脉前支及后支供血，瘘口近端引流静脉经骨导静脉回流入额骨板障静脉及颞前板障静脉，额骨板障静脉与颞前板障静脉在顶部汇合共同回流入静脉间腔，因静脉间腔与上矢状窦之间发生闭塞，从而回流入大脑镰静脉，导致皮层静脉的逆流，引起局部脑组织水肿及脑内出血。

与板障静脉沟通的DAVF开颅手术及血管内治疗均可治愈。开手术可达到治愈的目的，但文献报道存在一定的手术风险及并发症[8]。血管内治疗主要有经动脉入路及经静脉入路两种方式，如果存在合适的静脉通路，经静脉入路可提高治愈率。因经静脉无适宜的通路，本文病例采用经动脉入路，微导管置于瘘口处，注入Onyx胶，凭借Onyx胶的良好弥散效果，封堵瘘口、板障静脉及硬膜下部分静脉间腔，从而达到治愈目的，没有发生手术并发症。

总之，与板障静脉沟通的DAVF并发颅内出血为罕见疾病，血管内治疗闭塞瘘口及硬膜下近端引流静脉可达到治愈。