可疑异位甲状舌管癌合并甲状腺微小癌一例

于新雨 高媛 刘明全 高迪 刘洋 苗健

病人，男，28岁。因发现右颈部肿物1个月于2019年9月20日入院。病人无意中发现右颈部肿物,约硬币大小，无疼痛，无吞咽困难及呼吸困难。体格检查：右颌下，胸锁乳突肌前方触及1类圆形肿物，大小约2.5 cm×1.5 cm，无压痛，质软，边界清。颈部B超检查见右颈动脉外侧混合回声，大小2.3 cm×1.1 cm，边界清，实性成分内可见粗大钙化，可见血流信号，同时双叶甲状腺未见异常。颈部增强CT见颈部肿物为囊性，增强扫描囊性部分无强化，边缘可见结节样强化(图1)。进一步行细针穿刺检查提示乳头状癌，怀疑淋巴结转移癌，结合影像学检查未见原发病灶。否认其他疾病史，考虑甲状腺微小癌发生转移的可能。初步诊断：右颈部淋巴结乳头状癌，甲状腺来源可能。遂行手术治疗，术中先行探查右甲状腺，见右甲状腺上极2枚结节，直径均1 mm，术中冰冻切片检查：提示乳头状癌，证实术前诊断甲状腺癌伴右颈部淋巴结转移，遂继续行甲状腺癌根治术+右侧颈区淋巴结清扫。术后病理：(1)右颈部肿物：大小3.8 cm×2 cm×1.5 cm，切面囊实性，内含黄色颗粒样物，质中等，囊壁厚0.1～0.2 cm，灰白；囊壁样物由纤维组织，淋巴组织及甲状腺乳头状癌组织构成，衬覆纤毛柱状上皮(图2)，诊断为甲状舌管癌；(2)右甲状腺肿物2枚：诊断微小乳头状癌。术后1年规律复查，肿瘤无复发，甲状腺功能无异常。

肿物内密度不均，可见囊性部分，增强扫描囊性部分未见强化，边缘可见结节样强化，范围约21 mm×10 mm

囊壁样物由纤维组织，淋巴组织及甲状腺乳头状癌组织构成，衬覆纤毛柱状上皮

讨论甲状舌管癌(thyroglossal duct carcinoma,TDCa)是原发于甲状舌管残留内的一种少见的恶性肿瘤，约占甲状舌管病变的1%[1-2]，而异位甲状舌管癌的病例更为罕见。TDCa病理类型多为乳头状癌或滤泡状癌，其余为鳞状细胞癌、间变性癌、人淋巴细胞癌或未分化的非特异性腺癌，但髓样癌未见报道[3]。TDCa早期常无明显症状，多为颈部无痛性肿块，极少出现吞咽困难、声音嘶哑[4]。目前，TDCa的主要治疗手段为手术治疗，最常用的方法是Sistrunk术，即将肿物、甲状舌管组织和部分舌骨一并切除[5]。本例病人右颈部肿物穿刺检查提示乳头状癌，结合病理结果鉴别诊断首先排除淋巴结炎、淋巴瘤、鳃裂囊肿及其他头颈部恶性肿瘤淋巴结转移，同时肿物所处右侧颈区，并不是中线附近，不符合甲状舌管的位置特征，因此也未考虑甲状舌管肿物的可能。然而术后病理报告了肿物为甲状舌管癌，证实了甲状舌管癌在侧颈部的存在。针对手术方式，该病人肿瘤组织位于右颈3区胸锁乳突肌前侧，游离存在未与舌骨及其他组织相连，未侵犯舌骨，同时我们在肿物周围没有发现甲状舌管样组织，遂直接将此肿物切除加淋巴结清扫，术后病人定期随访未见异常。

本例TDCa出现在侧颈区而不是中线附近，这与相关文献及以往的临床经验不一致。Yamada等[6]对异位甲状舌管癌曾有报道。针对本例病人，我们仅在标本病理中发现纤毛柱状上皮，并且未进一步行免疫组化，同时在术中没有发现肿物周围存在甲状舌管样组织，因此诊断甲状舌管癌证据并不充分。此外，术前我们未完善甲状腺核素扫描，未排除异位甲状腺癌的可能。在右甲状腺肿物明确为乳头状癌的前提下，颈部肿物来源于淋巴结转移的推测似乎更为合理，但肿物内的柱状上皮来源却又无法解释。经查阅文献，对于异位甲状舌管癌的成因及治疗方式，由于病例数量稀少，目前无具体结论。部分文献提及其成因可能与甲状舌管包含多个不规则分支的导管有关[7]，同时甲状腺先天性异常发育也可导致甲状舌管异位发生。对于本例病人，因病理中存在纤毛柱状上皮，我们高度怀疑是甲状舌管癌的异位发生，但其发生的原因目前尚不可知，仍需要相关流行病学统计与诊断标准等的证据支持。在临床中，对于侧颈部肿物病人，除了完备的术前检查外，异位甲状舌管肿物的发生也需在鉴别诊断时考虑在内。