十二指肠黏膜-黏膜下拉长型息肉1例*

唐 加 苏 薇 徐 颖 吴会超

遵义医科大学附属医院消化内科(563000)

病例：患者女，66岁，因“上腹部不适2个月”于2018年7月9日就诊于本院门诊。2个月前无明显诱因的情况下，患者出现上腹部不适，时为腹疼，时为腹胀，以左中上腹为主，偶有反酸、呃逆不适，时有黑便，无呕血，无恶心、呕吐，无腹泻、便秘等不适。既往体健，无胃肠道肿瘤家族史。体检：患者生命体征平稳，左中上腹轻压痛，余未见特殊异常体征。实验室检查未见明显异常。胃镜检查示十二指肠球部至球降交界处见一由肠壁皱襞起始的大小约8 mm×30 mm的长蒂息肉(图1A)，在息肉根部套扎息肉后(图1B)，以高频电切刀切除息肉，局限性灼烧对侧残余黏膜(图1C)。内镜下取出切除息肉，呈“蠕虫状”外观(图1D)。对该息肉标本行纵向病理切片，显微镜下见黏膜层绒毛完整，腺体结构正常，黏膜下层血管扩张、血管壁增厚，可见部分淋巴管扩张、腺体增大，轻微炎症改变(图2A-2B)，进一步行免疫组化分析，显微镜下见扩张管状结构管壁CD31表达阳性(图2C-2D)。患者术后无出血，未诉特殊不适，1年后复查胃镜，无复发。

A、B：黏膜层绒毛完整，腺体结构正常，黏膜下层血管扩张、血管壁增厚，可见部分淋巴管扩张、腺体增大，轻微炎症改变(HE染色，×400)；C、D：免疫组化染色见扩张管状结构管壁CD31表达阳性(×400)

A：十二指肠球部至球降交界处见一由肠壁皱襞起始的大小约8 mm×30 mm的长蒂息肉；B：在息肉根部套扎息肉；C：局限性灼烧对侧残余黏膜；D：内镜下取出切除息肉，呈“蠕虫状”外观

讨论：1994年Matake等[1]发现了4例位于结肠由黏膜和黏膜下层组成的长蒂息肉，黏膜下层见血管、淋巴管扩张，该息肉性质既不属于肿瘤性，也不属于炎性增生性，而是一种尚未被定义分类的罕见类型。随后1998年再次发现了15例长度12～160 mm不等的类似息肉并提出了“结肠黏膜-黏膜下拉长型息肉”(colonic muco-submucosal elongated polyp, CMSEP)这一术语[2]。2008年Sugimori等[3]在空肠处发现1例类似的息肉病变，并命名为“肠黏膜-黏膜下拉长型息肉”(enteric muco-submucosal elongated polyp，EMSEP)。

EMSEP的发病机制目前尚不明确，有学者认为可能是多余的肠黏膜长期受到胃肠蠕动的机械牵拉作用，使这段肠黏膜被拉长，进而形成EMSEP[2,4]。但这并不能解释显微镜下观察到的扩张血管或淋巴管以及腺体增大这些病理变化。

目前文献已报道了近百例EMSEP，多发生于结肠，少数位于直肠和小肠，仅6例位于十二指肠(表1)，这6例特殊类型息肉的平均长度为32.8 mm，患者平均年龄为53.8岁，5例为女性，1例为男性，均在内镜下行切除治疗，术后均无复发。EMSEP多数无明显临床表现，息肉较小时仅伴有上腹部不适感，偶有反酸、烧心，可伴出血或憩室形成。巨大的CMSEP可引起肠套叠[8]，甚至引起肠梗阻等表现。

表1 6例十二指肠黏膜-黏膜下拉长型息肉的情况分析

Alizart等[9]总结11例CMSEP患者特征并行文献回顾性分析，提出了CMSEP的病理诊断标准：①具有窄基部的细长圆柱形状；②茎中存在黏膜下层；③上覆黏膜无明显结构紊乱；④黏膜下层缺失以及黏膜可见炎性浸润。Tan等[7]使用免疫组化染色法发现黏膜下扩张的管状结构是由血管或淋巴管组成，因此，建议将黏膜下具有血管或淋巴管表型的扩张管状结构纳入病理诊断标准。Akahoshi等[10]对7例CMSEP患者进行内镜超声(EUS)分析，结果显示CMSEP的EUS特征是第一层至第三层结构完整，即黏膜层和黏膜下层结构完整，且在第三层可见微囊性组分(可能是扩张的血管或淋巴管)，无明显的肌层固有层或回声肿块。

EMSEP是否有癌变倾向目前尚不清楚，至今未见相关恶变的报道。徐佳佳等[11]对3例CMSEP进行分析，认为少部分CMSEP可能与肠癌相关。因此，建议如息肉病变引起了EMSEP患者的不适，应尽早行内镜下切除术。此外，虽然EMSEP与普通炎性增生性息肉或肿瘤性息肉不难鉴别，但因临床上对此种特殊类型的息肉认识不够，常误诊为普通增生性息肉，导致EMSEP的检出率较低，因此需提高临床医师和病理学家对EMSEP的认识水平。同时建议对每例疑似EMSEP病例行EUS检查，对诊断有一定的帮助。