颈内动脉血泡样动脉瘤的诊断和治疗进展

黄鹞，余化霖

(昆明医科大学第一附属医院，昆明 650032)

血泡样动脉瘤(BBA)是起源于颈内动脉床突上段前壁非分叉部位的动脉瘤，在术中呈现“血泡样”外观，极为罕见，发病率占颅内动脉瘤的0.3%～1.0%，占颅内颈内动脉动脉瘤的0.9%～6.5%[1]。由于BBA特殊的病理学特征，起病时蛛网膜下腔出血量大，但首次CT血管成像或数字减影血管造影(DSA)检查显示病变小甚至被忽略，手术时更易术中破裂出血，手术后更多见复发、脑血管痉挛、脑积水等并发症，致死致残率高。目前，BBA的治疗方法多样，有开颅夹闭术、颈内动脉闭塞术、血管内治疗等，但对于不同的病情不同的医疗软硬件条件，治疗策略应力争做到个体化。现将BBA的诊断和治疗进展综述如下。

1　BBA的诊断

目前为止，BBA的病因尚不清楚。研究[2]推测动脉瘤形状、高血压、动脉粥样硬化可能与BBA的发生相关。根据BBA好发部位的血流冲击特点，血流动力学的压力作用也被公认可能是发病原因之一。也有学者推测，在动脉粥样硬化处斑块破裂形成溃疡，溃疡穿透内弹力膜后在血流冲击下动脉破裂，进而形成BBA。因BBA的体积较小，一般不会产生压迫症状，绝大多数报道显示BBA是以严重的蛛网膜下腔出血被发现，鲜有未破裂偶然发现的报道。CT血管成像或脑血管造影是诊断BBA的首选方法[3]，但在对SAH患者行血管检查时，往往提示颈内动脉床突上段前壁上非常小的小泡样突起或局部血管壁轻度不规则，甚至可能首次检查血管无异常。因为动脉瘤太小且不在常见的动脉瘤发生部位，如机器无3D功能，极可能被忽视。对于首次检查阴性患者，短期内反复血管造影很有必要。BBA通常位于颈内动脉床突上段前壁非分叉段，指向前内侧。尸检结果显示，BBA瘤壁菲薄，仅被血凝块、纤维组织或动脉外膜覆盖，缺乏内膜、弹力层、中层及胶原组织，而常规的动脉瘤由增厚的内膜和(或)外膜组成，富含胶原成分，与正常动脉瘤连续，破裂的临界压力较高，故BBA属假性动脉瘤[4]，初次造影体积小，呈半球型突起，以上特点使其在数周内(<3周)有增大为囊性的趋势，并易在术中突然破裂致大出血进而导致预后不良[5]。

2　 BBA的治疗

鉴于BBA的特点，即以严重的蛛网膜下腔出血起病，瘤壁菲薄，仅被血凝块、纤维组织或动脉外膜覆盖，短期内易再出血，预后极差。故一旦发现BBA应及时治疗，目前治疗的方法包括开颅夹闭术、颈内动脉闭塞术及血管内治疗等。

2.1开颅夹闭术 在手术前，依据DSA或CT血管造影对动脉瘤进行仔细评估，包括所在部位、大小、指向及与前床突的位置关系。了解动脉瘤与前床突的关系主要是评价术中动脉瘤近端颈内动脉临时阻断的空间大小，如术中无法临时阻断，可在杂交手术间采用球囊阻断颈内动脉后再行夹闭手术[6]。术中仔细分离动脉瘤周围的蛛网膜束带、显露瘤颈，临时阻断颈内动脉近端降低瘤内张力，使用直角或弧形动脉瘤夹平行于颈内动脉方向夹闭瘤颈，并同时夹闭小部分载瘤动脉，夹闭操作时尽可能一次成功，反复调整动脉瘤夹可能造成BBA破裂。对于动脉瘤或颈内动脉破裂导致破口的情况，可使用人工脑膜包裹破口及载瘤动脉再行夹闭手术。夹闭动脉瘤时需要夹闭少部分正常动脉壁，此种手术缺血等并发症发生率较高，对术者手术技巧及手术设备要求较高，释放脑脊液、解剖外侧裂、暴露瘤颈、夹闭等操作时，均需特别谨慎，术中使用吲哚菁绿荧光造影评估动脉瘤的夹闭情况及载瘤动脉的通畅性，以评估术后缺血等并发症发生率。即使在有经验的中心[6]，术中动脉瘤破裂达27%，术后不同程度脑梗死22%，因大面积脑梗死致死达16%。Kubo等[7]曾对1例BBA患者在夹闭术前行颈外动脉-颈内动脉搭桥术，为缓解因夹闭术导致血管狭窄、血管痉挛等情况导致的低灌注状态，但此种术式患者的获益情况尚待证实。

2.2颈内动脉闭塞术

2.2.1 单纯颈内动脉闭塞术 根据术前BOT情况评估WILLIS环代偿，以决定是否行单纯孤立颈内动脉的术式，或在动脉瘤夹闭术中因动脉瘤破裂等灾难性事件发生后，不得不采取孤立颈内动脉的术式。因BBA的病理学特征，无论开颅夹闭或介入栓塞均易产生动脉瘤破裂致灾难性后果[8]，侧枝循环代偿良好的情况下，颈内动脉闭塞被认为是阻止瘤体继续增长和再出血的有效治疗方法[9]。可采用开颅行载瘤动脉阻断或介入治疗，但因脉络膜前动脉与瘤体距离的关系，部分患者可能只能选择球囊闭塞的方式。但即使经BOT试验评估代偿良好的患者，闭塞颈内动脉后仍有可能因血管痉挛、血压等因素影响而发生灌注不足，轻者致残重者因大面积脑梗死死亡。

2.2.2 颈内动脉孤立并颈外动脉-颈内动脉搭桥术 对于需要行颈内动脉孤立患者，即使经BOT评估后侧枝循环代偿良好，但由于脑血管痉挛发生，孤立术后仍易导致大面积脑梗死[10]，故有学者[6,8]建议尽量再行颈外动脉-颈内动脉搭桥手术以减少后期缺血的风险。国内外有较多成功经颈外动脉-颈内动脉搭桥手术治疗颅内缺血或动脉瘤的报道[11～14]，为达到既确切治疗BBA又减少后期缺血风险的目的，此种术式不失为一种有效手段，但手术常常需在杂交手术间进行，对术者的手术技巧要求较高。

2.3 血管内治疗 随着介入材料的推陈出新，血管内治疗BBA的方法多样，近期的Meta分析显示BBA的血管内治疗较传统外科手术治疗有更低的并发症及病死率[15]。

2.3.1 颈内动脉阻断 此种术式是文中提及的颈内动脉闭塞方法的一种；文献[16]报道，患者因经济原因选择此种治疗方法，但有病例围手术期因血管痉挛致大面积脑梗死，最终死亡。随着血管内治疗方法和材料的改进，笔者对此种手术方式不推荐首选。

2.3.2 单纯支架置入 因BBA的瘤体小，弹簧圈进入动脉瘤的时候穿通导致破裂风险高，有单纯支架治疗的报道[17]，以期达到血流导向的作用，术后口服阿司匹林抗血小板，长期随访也可达到闭塞动脉瘤的效果，但样本量小，缺乏统计学意义。急性期需口服阿司匹林抗血小板聚集预防支架内血栓，亦有发生再次出血可能。

2.3.3 支架辅助弹簧圈栓塞 对于BBA小而浅的瘤腔，使用弹簧圈栓塞必须用支架辅助，能阻止弹簧圈脱出至载瘤动脉并表面内皮化达到修复瘤颈隔绝动脉瘤的作用，能改变血管的弯曲度以减少血液流动对动脉瘤体的冲击[18]，甚至后期学者们发现多个支架的重叠使用能起到一定的血流导向作用[19,20]。根据支架自带推送导丝的特点及金属覆盖率特点，学者们进行了多种尝试，早期使用单支架或球囊辅助弹簧圈[21]，发现有非常高的复发率。后使用多支架辅助弹簧圈，向守卫等[16]使用2枚或3枚支架Enterprise支架重叠治疗BBA，以期达到重塑血管形态及血流导向的效果，取得了较好的治疗效果。诸德源等[22]发现，使用多枚金属覆盖率达23%的LVIS支架辅助治疗BBA的完全闭塞率虽稍低于外科手术组，但高于传统血管内治疗[15]，因LVIS支架自带推送导丝头端柔软的特点，使用支架的方式有2枚LVIS重叠，或Enterprise支架与LVIS支架重叠。使用多支架辅助弹簧圈栓塞治疗BBA，术中有发生支架内血栓的风险，笔者建议注意及时辨认并积极处理。

2.3.4 覆膜支架置入 覆膜支架能完全将动脉瘤隔绝在血管之外，实现载瘤动脉重建，避免血流对动脉瘤的冲击，即刻治疗效果确切。Lee等[23]在2009年使用覆膜支架成功治疗2例BBA患者，取得良好的影像学随访结果。王刚等[24]使用颅内Willis覆膜支架治疗8例BBA，效果确切。传统外周覆膜支架的顺应性和通过性较差，颅内专用的Willis支架的单层覆膜等工艺已增加其顺应性和在迂曲血管内的伸展性，但术中仍有因血管迂曲到位困难，怀疑支架损伤血管壁，术中因血管痉挛即刻支架贴壁良好但痉挛缓解后支架不再贴壁的报道[16]。覆膜支架亦可能覆盖重要穿支血管，故术前认真评估BBA的部位及血管情况，包括是否有重要的穿支血管、载瘤动脉迂曲情况、主动脉弓的分型等，根据评估结果选择适宜的病例非常是手术成功的关键。

2.3.5 血流导向装置(FDD)置入 研究显示，使用FDD治疗颅内动脉瘤已受到广泛认可。FDD置入的主要目的是改变血管内的血流动力学方向，减缓瘤腔内血流速度、促进血栓形成和内皮细胞生长。目前，国内使用较广的FDD为pipeline栓塞装置。根据Meta分析结果，使用pipeline的缺血性卒中发生率为6%，脑出血发生率3%，病死率4%，而该装置辅助弹簧圈的治疗组有更高的栓塞率和更低的并发症发生率、病死率，但该研究纳入的是2015年2月之前的文章，目前有更高质量的随机对照研究正在执行。总之，随着设备的更新换代，我们期待FDD更加方便的运用和更低的并发症发生率，为BBA的治疗带来新的希望。

综上所述，BBA因其部位、病理学特征等特点，其治疗面临极大挑战，易术中出血、易复发、并发症发生率高、病死率高，无论是外科开颅手术还是血管内治疗，效果均不理想。临床医生只有正确诊断，并根据患者综合情况作出最优的治疗选择，才能使患者获得及时有效安全的治疗。随着临床医生手术技巧的进步和材料学的推陈出新，BBA患者有望得到更确切的治疗效果。

参考文献：

[1] Park JH, Park IS, Han DH, et al. Endovascular treatment of blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery[J]. J Neurosurg, 2007,106(5):812-819.

[2] Tanoue S, Kiyosue H, Matsumoto S, et al. Ruptured “blisterlike” aneurysm with a pseudoaneurysm formation requiring delayed intervention with endovascular coil embolization. Case report[J]. J Neurosurg, 2004,101(1):159-162.

[3] 潘奇,刘建民,许奕,等.颈内动脉血泡样动脉瘤的研究进展[J].介入放射学杂志,2008,17(9):681-683.

[4] Ogawa A, Suzuki M, Ogasawara K. Aneurysms at nonbranching sites in the surpaclinoid portion of the internal carotid artery: internal carotid artery trunk aneurysms[J]. Neurosurgery, 2000,47(3):578-583.

[5] 梁建锋,朱振云,张鸿棋.颈内动脉血泡样动脉瘤的研究进展[J].中国脑血管病杂志,2011,8(8):438-440.

[6] 李进,刘翼,李浩,等.颈内动脉血泡样动脉瘤的手术治疗：单中心10年经验[J].中国神经精神疾病杂志,2016,42(10):601-604.

[7] Kubo Y, Koji T, Yoshida K, et al.High-flow bypass and wrap-clipping for ruptured blood blister-like aneurysm of the internal carotid artery using intraoperative monitoring of cerebral hemodynamics[J]. Vasc Health Risk Manag, 2015,11:297-302.

[8] Kamijo K, Matsui T.Acute extracranial-intracranial bypass using a radial artery graft along with trapping of a ruptured blood blister-like aneurysm of the internal carotid artery. Clinical article[J].J Neurosurg, 2010,113(4):781-785.

[9] Kim BC, Kwon OK, Oh CW, et al.Endovascular internal carotid artery trapping for ruptured blood blister-like aneurysms: long-term results from a single centre[J]. Neuroradiology, 2014,56(3):211-217.

[10] Pahl FH, De Oliveira MF, Teles Gomes Mde Q, et al. Blister-like aneurysms: report of successful surgical treatment of consecutive cases and review of the literature [J]. World Neurosurg, 2016(89):376-381.

[11] Noguchi K, Aoki T, Sakamoto R, et al. Bilateral internal carotid artery aneurysms at the subpetrosal portion with unilateral lower cranial nerve palsies: review and consideration of surgical strategy[J]. J Stroke Cerebrovasc Dis, 2017,26(4):e55-e59.

[12] Cannizzaro D, Peschillo S, Mancarella C, et al. Clipping in awake surgery as end-stage in a complex internal carotid artery aneurysm after failure of multimodal endovascular and extracranial-intracranial bypass treatment[J]. J Stroke Cerebrovasc Dis, 2017,26(6):e114-e118.

[13] Cannizzaro D, Peschillo S, Mancarella C, et al. Clipping in awake surgery as end-stage in a complex internal carotid artery aneurysm after failure of multimodal endovascular and extracranial-intracranial bypass treatment[J]. J Stroke Cerebrovasc Dis, 2017,26(6):e114-e118.

[14] 林佳,夏鹰,金虎,等.颅内外高流量血管搭桥术联合颈内动脉闭塞术治疗小儿巨大颈内动脉瘤一例[J].中国卒中杂志,2015,10(9):790-793.

[15] Peschillo S, Cannizzaro D, Caporlingua A, et la. A systematic review and meta-analysis of treatment and outcome of blister-like aneurysms[J]. AJNR Am J Neuroradiol, 2016,37(5):856-861.

[16] 向守卫,徐丁,王朝华,等.20例颈内动脉血泡样动脉瘤血管内治疗分析[J].四川大学学报(医学版),2017,48(1):158-161.

[17] Grant RA, Quon JL, Bulsara KR. Oversized self-expanding stents as an alternative to flow-diverters for blister-like aneurysms[J]. Neurol Res, 2014,36(4):351-355.

[18] 翟乃池,赵晖,丁璇,等.颅内假性动脉瘤的治疗策略[J].山东医药,2008,48(21):61-62.

[19] Chinchure SD, Gupta V, Goel G, et al. Subarachnoid hemorrhage with blister aneurysms: endovascular management[J]. Neurol India, 2014,62(4):393-399.

[20] 李冬冬,郭新宾,管生,等.多支架联合弹簧圈栓塞治疗颅内梭形动脉瘤的临床技术和疗效探讨[J].介入放射学杂志,2014,23(4):277-280.

[21] 方亦斌,刘建民,黄清海,等.支架辅助弹簧圈栓塞术治疗颈内动脉血泡样动脉瘤[J].介入放射学杂志,2010,19(5):349-353.

[22] 诸德源,方亦斌,杨鹏飞,等.LVIS支架治疗颈内动脉血泡样动脉瘤的疗效[J].中国脑血管病杂志,2016,13(9):475-459.

[23] Lee BH, Kim BM, Park MS, et al. Reconstructive endovascular treatment of ruptured blood blister-like aneurysms of the internal carotid artery[J]. J Neurosurg, 2009,110(3):431-436.

[24] 王刚,张国忠,李明洲,等.Willis覆膜支架治疗颈内动脉血泡样动脉瘤的临床效果[J].南方医科大学学报,2016,36(8):1165-1168.