以肺门新生物伴阻塞性不张为表现的肺放线菌病一例

王开金 邱菊 黎晓强 牟江 黎联 李升锦 李娟

通信作者： 李娟， Email: lijuanql@163.com

肺放线菌病是一种极其罕见的下呼吸道感染性疾病，主要由以色列放线菌感染引起。该菌存在于正常人口腔、胃肠道、泌尿生殖道中，引起发病原因多与腔道黏膜屏障破坏有关，比如长期酗酒患者，近年来该病发生率有所升高。研究表明该病与自身抵抗力关系不大，肺放线菌病多发生在肺上叶，呈肺内肉芽肿形成或者化脓病灶，常可侵犯胸膜，内有支气管充气征，而表现为肺门新生物及阻塞性不张的较为少见，极易误诊为中央型肺癌[1-3]。现报道1例以肺门新生物伴阻塞性不张为表现的肺放线菌病。

病例资料

患者，男，52岁，3个多月前受凉后出现咳嗽，晨起明显，咳痰，为白色粘液痰，量不多，伴有咽部不适，伴发热，最高体温38.3 ℃，无吞咽困难、活动后气促等症状，血分析提示白细胞12.71×109，中性粒细胞比例83.6%，院外诊断右肺肺炎，间断替卡西林克拉维酸钾抗感染治疗2次，每次疗程7 d，每次抗感染后症状好转。1个月前患者因咳嗽、咳浓痰症状再次发作，院外行胸部CT检查提示：右肺新生物，伴阻塞性不张，考虑肺癌，行气管镜活检提示：慢性炎症，院外多家医院建议患者到我院行外科手术治疗，患者遂到我院门诊诊治，2017年9月1日我院门诊行胸部增强CT提示：右肺门稍大，右肺中叶节段性不张，新生物待排，左肺下叶小结节影，右侧胸膜少许增厚，粘连，见图1。门诊诊断为"右肺新生物待诊"，入院考虑诊断：炎性假瘤？肺癌？给予患者替卡西林克拉维酸钾联合阿奇霉素抗感染治疗，因患者为40岁以上不吸烟男性，有咳嗽、咳脓痰、发热症状，无体重下降，无咯血、胸痛症状，查体：全身淋巴结无肿大，右肺呼吸音低，未闻及湿罗音及哮鸣音，查血提示白细胞及中性粒细胞比例升高，院外癌胚抗原(carcino-embryonic antigen, CEA)无异常，考虑感染可能性大，故再次与患者家属沟通，建议再次完善电子支气管镜等检查，行电子支气管镜提示：右中叶新生物，见图2。病理结果提示慢性炎症，局灶组织挤压明显，考虑为挤压的增生性淋巴组织，并见有放线菌感染，PAS(+)，见图3。BALF图片阴性，支气管肺泡灌洗液(bronchoalveolar lavage fluid, BALF)培养无细菌升高，后停用阿奇霉素，经替卡西林克拉维酸钾抗感染治疗22 d患者咳嗽明显好转，痰液量明显减少，为清亮痰液，未再发热，复查血分析白细胞8.16×109，中性粒细胞比例61.8%，2017年9月22日复查胸部CT,病灶较前吸收减少，阻塞性不张逐渐恢复。3个月后患者到我院随访，期间咳嗽、咳痰症状明显好转，未再发热，复查血分析白细胞9.19×109，中性粒细胞比例63.6%，复查胸部CT,病灶较前吸收减少，阻塞性不张逐渐恢复，无痛电子支气管镜下可查见右中叶支气管10点钟方向仍有鱼肉样新生物，但较前明显减小，官腔已经通畅，且新生物再次活检提示慢性炎症，组织培养阴性，见图4。

图1 2017年9月1日门诊增强CT肺窗及纵膈窗见右中叶肺门新生物伴阻塞性不张

图2 电子支气管镜图片：右中叶支气管查见鱼肉样新生物阻塞完全阻塞右中叶支气管

图3 病理活检镜下见放线菌(PAS×40)

图4 3个月后患者CT及电子支气管镜检查

讨 论

放线菌是丝状分枝的单细胞原核生物，是一种兼性厌氧菌，它可以导致人畜共患疾病，有病程缓慢、渐进性、化脓性、肉芽肿形成的致病特性。导致人类致病的主要是以色列放线菌，而肺放线菌病较为罕见，加之症状不具备特异性，比如咳嗽、咳痰、咯血、低热、胸痛、贫血等症状，查体一般无阳性体征，影像学因会出现团块影、空洞，同时加之医务人员对该病认识不足等原因，很容易导致误诊为肿瘤或者结核，因此提高对该病的认识，极其重要[4-7]。放线菌感染导致慢性化脓性病变，影像学目前无特异性变现，Kim[8]认为其好发于肺上叶，多引起肺实变，并有支气管充气征。研究显示其好发于左下叶、右中叶，可出现实质性块影、空洞、胸腔积液、纵隔淋巴结肿大、胸膜增厚。而本例患者则发生于右中叶支气管内，表现为肺门新生物，伴有阻塞性不张，疑似可查见支气管充气征，由此可见其影像学表现的不确定性。

该例患者由于存在以下特点，40岁以上男性，胸部CT发现右肺门新生物，气管镜下见鱼肉样新生物，完全阻塞右中叶支气管，在多数情况下均会考虑肺恶性肿瘤，并建议其外科手术治疗，且该患者肺部出现孤立结节伴有阻塞性不张，极易误诊为肺癌，但仔细分析不难发现，应首先考虑感染性疾病：①患者虽然是40岁以上男性，但患者无吸烟史；②患者起病急，病程短；③主要表现为咳嗽、咳浓痰，伴有发热；④患者自发病以来，并无体重下降病史，不存在肿瘤消耗性症状；⑤患者院外血分析提示白细胞及中性粒细胞比例升高，提示细菌感染可能性；⑥胸部CT虽然发现右肺门新生物，但新生物周围较为光滑，并无毛刺征、分叶征，也未见胸膜凹陷征，与癌性新生物有一定区别；⑦胸部CT虽然提示有阻塞性肺不张，但疑似有支气管充气征；⑧患者院外电子支气管镜镜下提示鱼肉样新生物，但周围无明显坏死，活检时出血不明显；⑨院外病理活检提示慢性炎症，并未查件癌细胞；⑩患者院外CEA、CA125、CA199等肿瘤标志位均为阴性；患者院外发作3次，每次均β-内酰胺类抗生素抗感染后有好转，但停药后复发，因此考虑该患者感染病原体为对β-内酰胺类抗生素敏感的需长疗程治疗的细菌感染。BAL、BALF、病理活检等检查最终确诊为肺放线菌病。放线菌感染后引起慢性化脓性改变，可以解释其浓痰原因，同时由于慢性炎症反应，导致支气管内肉眼肿形成，由于其位于右中叶支气管，最终导致右中叶支气管阻塞引起阻塞性肺不张，因此在肉芽肿处取活组织检查提示慢性炎症，且内镜查见放线菌。

由于放线菌感染的特殊性，导致其误诊率高，虽然目前PET-CT在鉴别感染性疾病与肿瘤过程中具有重要作用，但其特异性较差，可能导致误诊[9]，因此应加强对该类疾病诊治水平的提高，其中无痛电子支气管镜检查、BAL、BALF检查、经皮肺穿刺活检术在取得病原学证据及病理学证据方面重要的作用[9]。

针对肺放线菌病治疗，主要可采取药物、手术、支持治疗，其中药物治疗最重要，首选用药物为青霉素，多数患者使用200～1 000万U肌注或者静滴数天或者数周，然后改为口服，重症患者，可联合丙磺舒500 mg bid[10-12]。研究认为丙磺舒可减缓青霉素的排泄，同时为加强青霉素疗效，也可同时联合使用磺胺类药物，剂量建议1 g/kg。对青霉素过敏或者无效时，可选用或者联合红霉素、氯霉素、磺胺嘧啶、克林霉素、利福平，但由于疗程长，建议选用低毒类药物[13-14]。另外，在药物治疗放线菌时，也可加用氯化钾，因其可加快药物进入病灶组织，为抗生素起效起到一定作用[15]。当药物治疗不佳时，可局部引流及外科手术治疗[16]。

综上所述，该病为良性疾病，早期诊断和及早治疗预后较好，治愈率高达90%，但由于其误诊为肺癌及肺结核情况较多，因此，存在过度医疗、过度手术情况，需提高诊治水平，从而减少不必要的误诊误治，降低患者及社会负担。