长期反复消化道出血小肠间质瘤1例

杨姗莹　吕　婵　岑　戎

上海中医药大学附属曙光医院内镜室(200021)



·病例分析与个案报道·

长期反复消化道出血小肠间质瘤1例

杨姗莹*吕婵岑戎#

上海中医药大学附属曙光医院内镜室(200021)

胃肠出血；小肠间质瘤；胶囊内镜检查；诊断

病例：患者女性，54岁，以“反复解黑便3年，加重1 d”于2015-08-03入院。患者入院当天无明显诱因解黑便1次，量约300 g，糊状，有血凝块，伴腹痛、心悸、头晕、乏力、面色苍白，无恶心呕吐、呕血，无黑朦、晕厥，拟“消化道出血原因待查”收住入院。

追问病史，患者近3年无明显诱因反复解黑便，每隔 6～9个月发作一次，发作期每次黑便量约50～200 g，病程中多次住院行胃镜、结肠镜、数字减影血管造影(DSA)等检查，均未发现明显活动性出血；胶囊内镜检查提示小肠血管畸形待排；小肠镜检查示小肠散在血管显露(上镜)，小肠黏膜大致正常(下镜)。每次住院予禁食、制酸(质子泵抑制剂)、止血(酚磺乙胺、蛇毒血凝酶)、补液等对症支持治疗，粪便转黄后出院。患者既往体健，否认高血压、冠心病、糖尿病等慢性疾病史，否认传染病史，否认手术、外伤史，否认食物、药物过敏史，否认家族遗传性疾病。

入院体检：体温36.5 ℃，脉搏108次/min，呼吸15次/min，血压110/55 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)，贫血貌，全身浅表淋巴结未及肿大，心肺听诊无明显异常，腹平软，左上腹轻压痛，无反跳痛，肝脾肋下未及，肠鸣音5次/min，双下肢无水肿。

辅助检查：血常规：白细胞5.13×109/L，中性粒细胞 67.2%，血红蛋白 66 g/L，CRP 25 mg/L；粪隐血：++++；凝血功能、肝肾功能正常；肠系膜上动脉、肠系膜下动脉造影、消化道动脉造影均未见明显异常；上腹部CT：胰体、尾部稍饱满，肝内多发小囊肿；上腹部MRI：肝脏多发囊肿；胃镜：慢性浅表糜烂性胃窦炎；结肠镜：结直肠未见明显异常。结合病史以及多次常规消化内镜检查未见明显活动性出血，虽然既往胶囊内镜、小肠镜检查均未提示阳性结果，但仍高度怀疑小肠出血，故再次行胶囊内镜检查。检查结果：03:02:07—03:16:11可见一直径约5.0 cm的隆起型病灶，病灶表面凹陷，可见溃疡形成(图1)。据此再次行小肠镜(上镜)检查，探及病灶并以金属夹定位后，转外科手术治疗。术中于距Treitz韧带40 cm处见一直径8 cm的肿块，行小肠部分切除+吻合术(图2)。术后病理：小肠间质瘤(高危型)，肿瘤位于黏膜下，浸润肠壁至浆膜处，肿瘤灶性坏死，可见核分裂像，双侧小肠切缘均未见肿瘤累及。免疫组化标记：CD117(+)，CD34(+)，vimentin(+)，SMA(+)，S-100(-)。术后患者恢复良好，未再出现黑便、血便。

图1　胶囊内镜检查见隆起型病灶，表面溃疡形成

图2　手术切除病灶大体表现

讨论：长久以来，小肠被认为是内镜检查的盲区，常规内镜检查方法无法观察到大部分小肠，而胶囊内镜的问世给小肠检查提供了一种全新的方法，因其具有安全、无创、患者无痛苦、病变检出率高等优点而被推荐作为小肠疾病的首选检查方法[1-2]，对小肠出血的诊断率高达60%～80%[2-4]。然而，胶囊内镜在体内的运行不受人为控制，不能按需要改变其运行速度和拍摄角度，因此连续拍摄到的图像在一定程度上具有随机性且为一过性，存在一定的漏诊风险，尤其易遗漏孤立的单个病灶。因此，对于高度怀疑小肠疾病的患者，如首次胶囊内镜检查无阳性发现，建议重复检查。本例患者因长期反复消化道出血多次住院治疗，多次胃镜、结肠镜、DSA检查均未发现明显活动性出血，胶囊内镜检查亦无阳性发现，但仍高度怀疑小肠疾病引起的消化道出血，经复查胶囊内镜探及病灶。

引起小肠出血的常见病变包括小肠血管发育不良和畸形、溃疡、肿瘤、黏膜糜烂、克罗恩病、息肉、憩室等[5-6]。本例患者引起长期反复消化道出血的病因为小肠间质瘤。胃肠道间质瘤(gastrointestinal stromal tumors, GISTs)是一组最常见的起源于胃肠道间叶组织的肿瘤，其概念由Mazur等[7]于1983年首次提出。小肠是仅次于胃的GISTs好发部位，小肠间质瘤占GISTs总数的20%～30%，起病隐匿，临床表现无特异性，多与肿瘤部位、大小、恶性程度有关，常见症状和体征有消化道出血、肠梗阻、腹痛、腹部包块等[8-9]。临床实践中常有因消化道大出血行急诊手术而确诊为GISTs的病例，因此对于不明原因消化道大出血患者，应考虑小肠间质瘤可能。

GISTs对传统放、化疗均不敏感，根治性手术是最有效的治疗方法，术后应根据肿瘤是否完整切除、是否发生肿瘤破裂、出血以及肿瘤大小、部位、核分裂像等因素评估复发风险，对于肿瘤完整切除的高危患者，建议采用伊马替尼或其他酪氨酸激酶抑制剂行术后辅助治疗[8]。临床试验证实，在肿瘤完整切除的中-高危复发风险GISTs患者中，伊马替尼可显著提高术后1～3年无复发生存率，降低死亡风险[10]。

综上所述，原发性小肠肿瘤临床表现缺乏特异性，对于不明原因消化道大出血患者，应考虑小肠肿瘤可能；特别是对于常规消化内镜检查结果阴性而高度怀疑小肠疾病的患者，如首次胶囊内镜检查未发现异常，应考虑到胶囊内镜检查存在因客观原因而遗漏病灶的可能性，有必要重复检查以帮助临床医师尽快明确诊断，采取合理治疗。

1 陈小龙，刘冈峰. 胶囊内镜在小肠疾病诊断中的应用研究[J]. 现代消化及介入诊疗, 2014, 19 (4): 241-242.

2 Liao Z, Gao R, Xu C, et al. Indications and detection, completion, and retention rates of small-bowel capsule endoscopy: a systematic review[J]. Gastrointest Endosc, 2010, 71 (2): 280-286.

3 Neu B, Ell C, May A, et al. Capsule endoscopy versus standard tests in influencing management of obscure digestive bleeding: results from a German multicenter trial[J]. Am J Gastroenterol, 2005, 100 (8): 1736-1742.

4 Hadithi M, Heine GD, Jacobs MA, et al. A prospective study comparing video capsule endoscopy with double-balloon enteroscopy in patients with obscure gastrointestinal bleeding[J]. Am J Gastroenterol, 2006, 101 (1): 52-57.

5 崔红利，肖潇，杨均，等. 59例小肠出血的临床分析[J]. 重庆医学, 2013, 42 (18): 2093-2094, 2097.

6 薄陆敏，廖专，徐灿，等. 1 000例OMOM胶囊内镜检查患者的回顾性分析研究[J]. 中华消化内镜杂志, 2014, 31 (2): 102-105.

7 Mazur MT, Clark HB. Gastric stromal tumors. Reappraisal of histogenesis[J]. Am J Surg Pathol, 1983, 7 (6): 507-519.

8 Beham AW, Schaefer IM, Schüler P, et al. Gastro-intestinal stromal tumors[J]. Int J Colorectal Dis, 2012, 27 (6): 689-700.

9 刘伟，胡兵. 胃肠间质瘤诊断及其预后相关危险因素研究进展[J]. 现代临床医学, 2013, 39 (5): 395-397.

10Li J, Gong JF, Wu AW, et al. Post-operative imatinib in patients with intermediate or high risk gastrointestinal stromal tumor[J]. Eur J Surg Oncol, 2011, 37 (4): 319-324.

(2016-01-16收稿；2016-04-08修回)

Small Intestinal Stromal Tumor with Repeat Gastrointestinal Bleeding: A Case Report

YANG Shanying, LÜ Chan, CEN Rong.

Department of Digestive Endoscopy, Shuguang Hospital, Shanghai University of Traditional Chinese Medicine, Shanghai (200021)Correspondence to: CEN Rong, Email: ashleycen@sina.com

Gastrointestinal Hemorrhage;Small Intestinal Stromal Tumors;Capsule Endoscopy;Diagnosis

10.3969/j.issn.1008-7125.2016.08.016

*Email: yangshanying17@sina.cn

#本文通信作者，Email: ashleycen@sina.com