先天性肛门闭锁患儿父母连带病耻感的质性研究

黄凤枚,朱丽辉,侯彰华,谭若锟,罗听薇,黄 芳

肛门闭锁(imperforate anus,IA)是肛门直肠畸形的常见类型,全球发病率为1/2 000～1/5 000,根据发病位置不同可分为低位和中高位IA,发病位置越高,手术难度越大,后期并发症越复杂[1-3]。为纠正畸形,IA患儿需至少接受1次肛门成形术,多数患儿后期伴有肛门狭窄、腹泻、大便失禁等并发症,需要终身治疗[4]。鉴于畸形的特殊和位置敏感,IA患儿容易受到公众的误解及歧视[5]。连带病耻感是照护者与有污名化特征的病人之间有联系而产生的病耻感和心理应激反应[6-7]。相关研究表明,父母连带病耻感严重影响患儿的持续治疗及健康成长[2-8]。我国目前针对IA的治疗研究较多,而针对IA患儿父母连带病耻感的研究较少。因此,本研究对郴州市第一人民医院外科门诊复诊的先天性IA患儿的父母进行半结构式访谈,以深入了解患儿父母的连带病耻感,为临床医护人员制订针对性的干预方案提供依据。

1 对象与方法

1.1 研究对象

采用目的抽样法选取2022年5月—7月在湖南省郴州市第一人民医院儿童医院外科门诊复诊的15名先天性肛门闭锁患儿父母为研究对象。纳入标准:1)患儿确诊为IA,即出生后肛门区域完全被皮肤覆盖,无正常开口或仅有瘘口;2)患儿年龄≤5岁[9];父母年龄≥18岁,是患儿的主要照顾者;3)患儿父母无精神疾病史、无心理及认知功能异常;4)患儿父母具备正常的沟通能力;5)近半年家庭未发生重大应激事件;6)患儿父母自愿参与本研究。排除合并先天性心脏病等其他严重疾病的患儿。样本量的确定:以信息饱和、无新的主题出现后再访谈2名IA患儿父母为原则。最终访谈了15名IA患儿父母,其中母亲9人,父亲6人。15名父母及患儿一般资料见表1。

表1 研究对象一般资料(n=15)

1.2 研究方法

本研究采用面对面、一对一半结构式访谈。通过文献回顾、研究小组讨论、专家咨询,并选取2名患儿家属预访谈,最终编制访谈提纲。确定的访谈提纲:1)宝宝得了这个病,您有什么反应?2)目前您对疾病的了解有多少?3)您是通过哪些方式去了解疾病相关知识(包括怎么护理、并发症)的?4)身边的人(家人、同事、朋友)对您的态度有什么变化吗?您是如何面对他们对你的态度的?5)这个疾病会给您的家庭带来什么影响吗?6)您最想得到医护人员哪些方面的支持或帮助?7)您还有什么要说明或补充的吗?访谈地点选择在安静的科室会议室,每次访谈时间为30～45 min。访谈前与访谈对象建立良好的信任关系,提前约定时间,访谈前告知访谈对象访谈目的,征得其同意。本研究采取匿名形式,遵循保密原则下进行录音,访谈对象签署知情同意书。采用录音和笔记相结合的方式观察记录访谈对象的表情、语调、神态、动作等非语言行为并及时记录。访谈中保持中立态度,给予适当的追问、复述和澄清,鼓励病人充分表达感受,但避免任何形式的提示或诱导。

1.3 资料整理与分析

采用Colaizzi 7步分析法分析资料:1)访谈结束后,24 h内将音频转录;2)提取重要陈述内容;3)编码反复出现的观点;4)汇总编码后的观点;5)写出详尽描述;6)甄别共性观点,提炼主题;7)返回受访者处核实结果。

1.4 质量控制

本研究中研究人员经过系统培训,掌握质性研究的方法和访谈技巧。访谈由日常话题开始,逐渐过渡至本主题。为确保访谈资料分析的准确性,同一份资料由至少2名研究者分别分析,对转录内容有争议的部分,研究小组进行1次回听,必要时向同行专家咨询,将结果与原始资料不断比对,由研究小组内4名成员共同商讨归纳、提炼、形成主题。

2 结果

2.1 病耻感现状

2.1.1 否定、自责与悲伤

部分家长对孩子的缺陷无法接受,且变得自责和悲伤。P1:“明明产检是没问题的,我都怀疑过是不是我的孩子。”P2:“我孕期不注意,老是玩手机,可能会对这个有影响吧,我非常后悔。”P5:“医生告诉我们孩子没肛门的那一刻,我跟我老婆都蒙了,怎么会发生在我们身上。”P6:“每次塞扩肛器的时候,孩子哭得那个厉害,我就觉得是我伤害了他(哽咽着)。”P4:“我跟我老公好不容易才有了孩子,感觉我们很不顺,听说这个病需要终身治疗。”P10:“我时常会想到孩子的以后,出去玩的时候会情不自禁跟别的孩子比较,我孩子没有这个缺陷多好。”

2.1.2 缺乏疾病相关知识引发的焦虑

IA是先天性疾病,目前病因尚不明确,可能与妊娠期病毒感染、接触化学物质等有关,手术治疗是最佳选择,却不是治疗的终点[10-11]。父母作为术后的主要照顾者,承担着沉重的照护压力。P3:“以前只听说过农村里的土话骂人,没想到发生在自己身上,不敢跟别人讲,我和我老公就是百度搜索过这方面的知识,网上一遍一遍问专家,比如孩子多大就不会有粪污表现(表情带些无奈)。”P5:“医生说要扩肛半年左右再看情况,现在孩子也还小,我们看不出现在的那个括约肌功能怎么样,我时常焦虑。”P6:“有一次在家里扩肛,都出血了,好吓人的。”P8:“出院回家之后要给孩子洗屁股,孩子大便次数很多,屁股都烂了,看着心疼。”P12:“上次那个医生说食物要精细一点,水果要削皮,这次复诊换了一位医生,说不要太精细了,不知道听谁的。”P14:“如果有这样一个平台,专门为肛门疾病的家庭提供一些知识和教育,我们会更方便。”P11:“家里人总是闷闷不乐,不敢怀二胎,这个会有遗传吗?”

2.1.3 经济毒性

因长期康复治疗需要大量的医疗费用支出,导致家庭经济不力。P8:“我孩子要做3次手术,现在等着做第2次,前期我们往返医院及买造瘘袋花了很多钱,医生说后期还要继续生物反馈治疗,经济压力大。”P6:“家里是农村的,老年人年纪大,本来说去打工挣钱,可是孩子难护理,老婆一个人照顾不来,都不知道去哪儿筹钱了。”P9:“每次来回往返医院,都是一笔不小的开支。”P10:“手术费用倒还好,就是每次复查,不隔多久就要换那个扩肛器,一次好几百呢,还要开些药,加上喝奶粉,家里不止一个崽,都是借钱,没办法啊!”

2.1.4 担忧孩子今后的学业、就业与婚姻

多数父母担忧并发症和美观问题会影响孩子的工作及生活。P9:“我担心他会自卑,会被同学孤立,每想到这些,我会偷偷落泪(说着捂住口鼻要哭了)。”P11:“我怕影响她正常工作和生活,怕被歧视。”P5:“我孩子肚子上造过瘘,不知道这个瘢痕会不会消除。”P14:“我怕他因为这个病而工作不顺,给他带来很多困扰,就比如以后工作中的重要时刻控制不住自己排便,他会很没面子的。”

2.2 病耻感的来源

2.2.1 亲人

IA患儿父母对周围人的言语和行为特别敏感,总觉得相关言语是侵入性询问。P5:“常有亲戚会打电话过来问,他们只是好奇,说‘怎么会得这个病呢’,并没有真正的关心。”新生命的降临对家庭来说本是喜事,而IA患儿的诞生对家庭来说却是很大冲击。P4:“我婆婆背地里去调查我们家,感觉我娘家有遗传一样(边说着边擦眼泪)。”P8:“孩子刚生下来的时候,跟我老公总是有点矛盾,两个人都不怎么说话,就是那种说不出的感觉。”

2.2.2 朋友

相关研究结果显示,病耻感水平高的病人或照护者因害怕透露疾病以及担心受歧视而自我隔离、远离朋友圈,甚至脱离社会[6,12]。P8:“以前几个朋友会经常聚会,自从生了这个孩子,我不敢主动去联系朋友出去玩了,生怕她们问孩子的情况,她们都觉得我变了。”P11:“以前农村有句话说这是祖宗上辈子造了什么孽,我不想周边的人知道我家孩子是这样的,不想被他们嘲笑。”

2.2.3 病友及医护人员

IA患儿父母对在就医过程中孩子疾病信息的公开表示尴尬和不自在。P13:“当时医生跟我谈话的时候,有另外的家长也在,还有一个进修、实习医生吧,我觉得好不自在,总感觉他们以一种异样的眼神看着我。”P7:“其实我很想让医生在诊断书上不要写这个诊断,不想让任何人知道孩子得过这个病,现在信息化时代,你们医院、医疗保险中心等多处地方都留有信息,怕孩子以后知道他有畸形。”P9:“在9楼(病房)做康复时,病房一个婆婆问我‘孩子是什么病’,我当时情绪难以控制,直接没回答她。”

2.3 病耻感的应对方式

2.3.1 回避

IA患儿父母在社交方面常采取回避方式应对,隐瞒孩子的诊断或不向他人透露孩子的任何疾病信息,担心对孩子日后成长不利;也不愿向周围人寻求帮助,宁愿到处借钱看病也不愿意去接受社会的救助。P4:“孩子要定期去医院复查,亲戚打电话问孩子怎么老上医院,我会说孩子是感冒,在医院打针呢。”P2:“自从有了这个孩子,很少出去玩了,孩子一放屁就会有粑粑,挺麻烦的。”P7:“不想让别人知道,他们不知道挺好的,就跟没发生一样。”P8:“拿不出钱的时候,想过水滴筹,但是想想这样要给孩子拍照,上传诊断信息,我们就放弃了。”

2.3.2 积极应对

部分患儿父母在经历打击后变得乐观,积极寻求医护人员的帮助。P3:“我很感恩我的孩子还活着,当时积极抱到医院做了手术,我觉得最重要的是生命,现在我坚持按医生护士的指导做扩肛治疗。”P7:“也许是上天嫉妒人,让孩子一出生就要挨一刀,没事,动刀子的坎他都坚强挺过来了,我们跟孩子一起面对未来。”P15:“我跟我身边的亲戚说我的孩子得了这个病,特别是还未结婚生孩子的亲戚,想告诉他们怀孕期间一定要注意规律生活等。他们都很有同理心,也跟我一起设想、一起想办法去应对孩子未来的不确定性。”

3 讨论与建议

3.1 关注IA患儿父母病耻感体验

社会公众对IA患儿的固有态度和刻板印象会使其父母产生被歧视的感觉,被贴上有缺陷的标签。IA俗称“无肛门”,民间常认为与大人做了缺德事有关,从而导致IA患儿父母病耻感水平较高。随着IA患儿的长大,情感认知不断增长,但长期的扩充肛门等肠道管理治疗,使IA患儿的生活质量并未提高[13]。IA患儿后期的跟踪治疗主要在家中进行,家庭造瘘护理不当易使患儿发生感染,便秘、腹泻等反复出现的症状[14]以及担心影响患儿学业、就业等增加了IA患儿父母的情绪负担,使患儿父母出现较重的病耻感,临床中容易被医务人员忽略。因此,医护人员应多倾听IA患儿父母的声音,关注其感受,体会其病耻感程度,鼓励其表达情绪,以便提供专业化指导。

3.2 指导IA患儿父母正确应对病耻感

病耻感属于一种负性情绪,会使IA患儿父母做出消极的行为反应,如隐瞒、回避等,与蔡卫红等[15]的研究结果一致。受我国传统文化影响,国人倾向于隐瞒孩子患病情况,而隐瞒疾病可能会减少其寻求社会帮助的行为。Wang等[2]在对我国华东地区3所儿童医院IA患儿看护者耻辱感与社会支持的相关性研究中发现,有隐藏行为的看护者病耻感水平比没有隐藏行为的看护者更高。因此,帮助IA患儿父母及家庭认识疾病、接纳不完美、积极表达内化的病耻感至关重要。但是疾病信息公开在社会认知不均衡的环境下,可能会不经意间变成标签化的污名。尤其农村地区受封建思想影响,这种先天畸形往往被认为是落在做坏事人身上的诅咒。本研究中大部分父母宁愿隐藏疾病,也不愿接受外界同情与经济资助。因此,医护人员应充分理解和尊重IA患儿父母的病耻感心理,并向其详细介绍疾病的相关知识,加强护、患、社会三元关系,从IA患儿父母内心深处出发,提供精确且适度的心理指导以促进IA患儿父母的积极适应。此外,未来应进一步探究对IA患儿父母病耻感程度的评估及构建与之相对应的应对策略模型。

3.3 呼吁社会为IA患儿家庭提供支持

对IA的诊治理念已由原来单纯的疾病救治转变为成功救治后病人远期良好生活质量的持续改进[16]。先天畸形患儿家庭是社会弱势群体[17-18],IA患儿父母常因疾病对公众难以启齿而隐藏内心,加上患儿长期存在并发症,导致其照护压力水平高、生活质量低,且形成恶性循环。因此,与其他常见的先天性畸形相比,IA患儿家庭更需要适宜的社会支持。一项多中心研究发现,IA患儿照护者存在高负担低获益反应,表现尤其明显的是被确诊为中度或高度IA的大于2岁患儿的照护者[19]。也有研究结果显示,先天缺陷患儿主要照顾者连带病耻感与社会支持呈负相关[20],社会支持可降低病耻感,缓解照顾者的痛苦体验。因疾病的特殊性,IA患儿家庭在寻求帮助方面会更倾向于医务人员及网络虚拟平台。因此,医疗机构应提供专属IA平台服务,同时加强保密原则,尊重IA患儿家庭隐私。如建立IA 24 h在线服务、虚拟护理技术平台,以提高IA患儿家庭治疗依从性,提高生活质量。此外,目前国内用于救助先天性肛门直肠畸形患儿的资助项目还比较少,故呼吁国家相关部门和社会各界给予IA患儿家庭一定的经济支持。

4 小结

本研究发现,外在的公众偏见和内化的自我耻辱使IA患儿父母体验到较高水平的连带病耻感,给家庭及患儿康复带来负面影响。本研究还发现,IA患儿父母在与病耻感抗争过程中,除体验到负性情绪外,也收获到创伤后成长的正向变化。提示医务人员应采取积极干预方案提升IA患儿父母应对连带病耻感的能力,同时引导其在消极面对病耻感时学会正向转换。本研究仅进行了单中心调查,未来可扩大调查范围,深入了解先天性IA患儿父母的连带病耻感。