刘峰辉 刘艳君 罗振宇 王梦歌 陈瑞英 欧阳松云
[摘要] 目的 探讨黑色胸腔积液的诊断和鉴别诊断。
方法 对1例单侧大量胸腔积液由暗红色转为黑色的罕见临床病例资料进行分析。以“black pleural effusion”“black pleural fluid”为关键词在Pubmed、Wed of Science数据库检索黑色胸腔积液相关文献,以“黑色胸腔积液”“黑色胸水”为关键词检索万方医学网和中国知网数据库相关文献,检索截止时间为2022年3月。
结果 病人胸腔积液由暗红色转为黑色,结合酗酒史、胸腔积液渗出液性质、胸腔积液淀粉酶升高、胸腹部CT及重建图像,最终诊断为胰性胸腔积液、继发于胰腺假性囊肿。检索到相关中英文文献25篇(均为病例报告),共26例病人。
结论 拓宽对黑色胸腔积液病因谱的认识,结合规范的临床思维,有利于该类疾病早期诊断。
[关键词] 黑色胸腔积液;胸腔镜检查;胰腺假囊肿;病例报告
[中图分类号] R561.3
[文献标志码] B
[文章编号] 2096-5532(2022)05-0777-04doi:10.11712/jms.2096-5532.2022.58.170
[开放科学(资源服务)标识码(OSID)]
[网络出版] https://kns.cnki.net/kcms/detail/37.1517.R.20221028.1309.003.html;2022-10-31 09:36:54
BLACK PLEURAL EFFUSION: A CASE REPORT AND LITERATURE REVIEW
LIU Fenghui, LIU Yanjun, LUO Zhenyu, WANG Mengge, CHEN Ruiying, OUYANG Songyun
(Department of Respiratory and Sleep Medicine, The First Affiliated Hospital of Zhengzhou University, Zhengzhou 450000, China)
[ABSTRACT] Objective To investigate the diagnosis and differential diagnosis of black pleural effusion.
Methods An analysis was performed for the clinical data of a rare case of unilateral massive pleural effusion changing from dark red to black. Databases including PubMed, Wed of Science, Wanfang Data, and CNKI were searched for the articles on black pleural effusion published up to March 2022 with the keywords of “black pleural effusion” and “black pleural fluid” in English and Chinese.
Results The pleural effusion of the patient changed from dark red to black, and the patient was finally diagnosed with pancreatic pleural effusion secondary to pancreatic pseudocyst based on the history of drinking, the nature of pleural effusion, the elevation of amylase in pleural effusion, and chest and abdominal CT with reconstruction images. A total of 25 case reports were obtained, with 26 patients in total.
Conclusion Broadening the understanding of the etiology spectrum of black pleural effusion combined with stan-dardized clinical thinking may help with the early diagnosis of such disease.
[KEY WORDS] black pleural effusion; thoracoscopy; pancreatic pseudocyst; case reports
胸腔積液的诊断与鉴别诊断常充满挑战,目前临床实践中仍有约20%的胸腔积液难以明确病因。
黑色胸腔积液(BPE)在临床极为罕见。国内外尚未见队列研究,最近的文献综述仅报告20例相关病人。但BPE病因多样,见于感染、恶性黑色素瘤、胸腔内出血或溶血等,需鉴别诊断的范围广,难以定性,且部分继发于恶性疾病的病人预后差,早期明确诊断意义重大。本文报告1例胸腔积液由暗红色转变为黑色的单侧大量胸腔积液病人,单靠胸腔积液性质及胸膜病理难以明确病变性质,遂拓宽检查范围,行胸腹部增强CT扫描并冠状位及矢状位重建,最终明确诊断为胰性胸腔积液、继发于胰腺假性囊肿。同时进行文献复习,探讨BPE的临床特征、诊断及鉴别诊断,提高BPE的早期诊断率,以改善病人预后。 现报告如下。
1 病例报告
病人,男,48岁,以“咳嗽、咳痰20 d,伴胸闷5 d”为主诉于2018年2月5日入院。病人吸烟30年,饮酒17年,自诉每天饮酒750 mL。20 d前无明显诱因咳嗽、咳少量白痰,自服药物(具体不详)治疗效果差。5 d前无诱因出现胸闷,当地医院查胸部CT(2018年2月1日)示左侧大量胸腔积液,气管向右侧移位。给予胸腔闭式引流及抗感染等药物治疗,胸闷无缓解,为进一步诊治来我院。病人发病来,神志清,精神欠佳,睡眠可,大小便无明显异常,体质量稍下降(具体不详)。体格检查:浅表淋巴结未触及肿大;左侧胸廓膨隆,呼吸动度减低,左肺呼吸音消失,右肺呼吸音清,未闻及干湿性啰音;心率90 min,律齐,未闻及杂音,左侧心浊音界叩不出;腹软,无压痛及反跳痛,肝脾肋下未触及;双下肢对称无水肿。入院后给予胸腔闭式引流术,共引流暗红色胸腔积液约5 000 mL。胸腔积液常规(2018年2月6日):外观血性,浑浊,无凝块;蛋白定性();有核细胞数1 644.00×10/L,白细胞数1 643.00×10/L,红细胞0.356×10/L,多个核细胞比率84.40%。胸腔积液检查示:淀粉酶730.00 U/L,乳酸脱氢酶(LDH)1 478 U/L;清蛋白29 g/L,腺苷脱氨酶(ADA)20 U/L,癌胚抗原为1.18 μg/L。寄生虫全套检查(-);风湿结缔组织病相关检查(-)。内科胸腔镜检查(2018年2月7日)示:胸腔积液为暗红色血性,壁层、脏层及膈胸膜表面可见肿胀、粗糙、大小不等灰黄色结节增生及坏死物,触之易出血。
胸腔镜吸出暗红色的胸腔积液大约3 000 mL(图1A)。胸部及上腹部CT(2018年2月10日)示:左侧胸腔引流后,左侧液气胸(图2)。同日上腹部彩超示:肝、胆、胰、脾未见异常。胸腔积液沉渣病理检查:镜下见红细胞背景上有较多吞噬细胞,少量间皮细胞和淋巴细胞。壁层胸膜活检病理:送检组织内见散在黄染无定形物,周围多量组织细胞、多核巨细胞反应,并见纤维素样渗出及小灶肉芽肿样结构,考虑炎性反应性改变。免疫组化:AE1/AE3(+),TTF-1(-),CR(局灶+),CD68(+),Ki-67(局灶阳性10%)(-)(图3)。未发现肿瘤、结核、风湿结缔组织病等证据,建议行胸膜病理过碘酸-希夫染色、六铵银及抗酸染色协诊。病人及家属不接受进一步诊治并要求出院,病人胸腔积液引流后胸闷缓解出院。
病人因呼吸困难再次加重于2018年3月26日入院。胸腔彩超检查提示左侧大量胸腔积液。行胸腔闭式引流术,共引流出黑色胸腔积液2 500 mL(图1B)。胸腔积液生化及常规检查(2018年4月6日):高密度脂蛋白0.64 mmol/L,ADA 17 U/L,淀粉酶20 535.00 U/L;蛋白定性(+++);胸腔积液乳糜试验阳性;胸腔积液血脂分析:总胆固醇2.20 mmol/L,三酰甘油1.46 mmol/L;胸腔积液培养(2018年4月3日)未见细菌生长。因胸腔积液淀粉酶明显升高,查血淀粉酶(2018年4月4日)109 U/L(正常范围0~220 U/L),血脂肪酶76.9 U/L(正常范围13~60 U/L)。病理组织特殊染色:抗酸染色(-),过碘酸-希夫染色(-),六胺银染色(-)。结核杆菌DNA检测阴性。反复追问病史,否认腹痛、腹泻等症状,但家属诉其出院后再次酗酒。结合胸腔积液淀粉酶明显升高,不排除胰性胸腔积液可能。遂行胸部及上腹部平扫加增强CT(2018年4月6日)检查:左侧胸腔积液并左下肺部分不张,腹腔少量积液;左上腹包裹性积液及软组织密度影,通过食管裂孔形成窦道与左侧胸腔相连。综合酗酒史、左侧大量胸腔积液,胸腔积液淀粉酶明显升高,胸腹部CT表现,无结核、肿瘤、真菌感染等证据,诊断为左侧胰性胸腔积液、胰腺假性囊肿。请肝胆外科会诊无手术指征,建议内科保守治疗,给予引流胸腔积液、戒酒、应用生长抑素等对症治疗。病人胸腔积液量明显减少,2周后拔管出院。3月后随访无明显不适。近期电话随访,病人不再酗酒,不规律復查胸腔彩超,未再因胸腔积液住院。
2 讨 论
胸腔积液的诊断与鉴别诊断常充满挑战,目前临床实践中仍有约20%的胸腔积液难以明确病因。胸腔积液性质根据常用的light标准分为渗出液和漏出液。本文病人胸腔积液/血清蛋白>0.5,胸腔积液/血清LDH>0.6,胸腔积液LDH>200 U/L,符合渗出液诊断标准;胸腔积液中单个核细胞为主,不支持非特异性感染;病人无发热、盗汗,ADA不高, 结核证据不足;胸腔积液CEA不高,胸腔积液脱落细胞学及沉渣镜检均未发现肿瘤细胞,肿瘤证据不足;病人无发热、皮疹、关节痛等,风湿结缔组织病相关检查阴性,不支持风湿结缔组织病诊断。
本文病人初次住院表现为血性胸腔积液,而血性胸腔积液见于创伤、部分结核病人,也可以见于实体瘤、霍奇金淋巴瘤、凝血功能障碍等病人。在胸腔积液分析难以得出倾向性诊断时,明确胸膜病理是关键的诊疗措施。内科胸腔镜检查可以清晰观察胸膜病变,胸膜活检时直观取材,可提高胸腔积液诊断阳性率。内科胸腔镜对恶性胸膜病变诊断的灵敏度和特异度均超过90%。但本文病人行内科胸腔镜检查,胸膜病理仅提示反应性渗出,并无特定指向性诊断。而该病人间隔1月再次出现左侧大量胸腔积液,变为BPE。对BPE病因谱认识的加深,有助于缩小鉴别诊断的范围。
BPE在临床上极为罕见。SARAYA等于2013年对BPE进行了综述,仅报告8例病人。2018年KAMAL对BPE进行了综述,共汇总了20例病人。我们以“black pleural effusion”“black pleural fluid”为关键词在Pubmed、Wed of Science数据库检索BPE相关文献,以“黑色胸腔积液”“黑色胸水”为关键词在万方医学网和中国知网数据库检索,检索截止时间为2022年3月。共检索到25篇相关病例报告文献、26例BPE病人。
根据病因及发生频次将BPE分为以下几类:①恶性黑色素瘤相关BPE,见于黑色素瘤胸膜原发或转移;②胰源性BPE,見于胰腺假性囊肿或胰腺胸膜瘘;③其他肿瘤相关BPE,见于前列腺癌、肺腺癌、胃癌以及肝内胆管癌等病人;④真菌相关BPE,见于曲霉、米根霉等胸腔感染病人;⑤其他原因所致BPE,见于外伤、吸食可卡因、食管破裂活性炭破入胸腔等。
本文病人未查到肿瘤、真菌等证据,既往无可卡因、活性炭等应用史,再次BPE检查示淀粉酶明显升高。我们扩大了筛查范围,排查胰腺和胃肠道相关疾病,完善胸腹部增强CT并进行多层面重建,发现了胰腺体尾部通过食管裂孔周围形成窦道延续至左侧胸腔的液性密度影及软组织影;综合酗酒史、渗出液性质、影像学表现及CT重建图像,诊断为胰性胸腔积液、继发于胰腺假性囊肿。该病例诊断过程的重要启示:对不明原因渗出性胸腔积液的诊断,不能仅仅关注胸腔积液性质和胸膜病理结果,还要拓宽临床思维,探究胸部以外脏器的潜在病变。
关于BPE的生成机制,既往有研究认为,血性胸腔积液溶血和其中大量的巨噬细胞吞噬可能参与了部分BPE的生成。本文首次分享了暗红色胸腔积液向BPE转变的图像证据,其机制需要进一步研究来阐明。
综上所述,本文报告了1例罕见的由暗红色转为黑色的单侧胸腔积液病例。该病人胸腔积液产生的根本原因并不在胸膜,胰性胸腔积液对胸膜的刺激导致胸膜反应性渗出可能参与了大量胸腔积液产生的过程。对于不明原因渗出性胸腔积液,病理诊断在很多时候都是金标准,但并不适用于所有情况。本文病人单从胸腔积液性质及胸膜病理结果难以得出明确诊断,规范的临床思维仍是明确诊断的重要基础。当胸部病变难以解释,胸腔积液和胸膜病理无特异性指向时,注意扩大影像学筛查的范围,如加做腹部CT,排查肝、胆、胰腺等腹部相关性疾病。而拓宽对BPE疾病谱的认识,有助于缩小不明原因胸腔积液的排查范围,缩短诊断时间,减少对该类疾病的漏诊、误诊。
[参考文献]
[1]FERREIRO L, TOUBES M E, SAN JOSÉ M E, et al. Advances in pleural effusion diagnostics[J]. Expert Review of Respiratory Medicine, 2020,14(1):51-66.
[2]KAMAL Y A. Black pleural effusion: etiology, diagnosis, and treatment[J]. Indian Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery, 2019,35(3):485-492.
[3]SARAYA T, LIGHT R W, TAKIZAWA H, et al. Black pleural effusion[J]. The American Journal of Medicine, 2013,126(7):641.e1-641.e6.
[4]PORCEL J M, LIGHT R W. Pleural fluid analysis: are light’s criteria still relevant after half a century[J]? Clinics in Chest Medicine, 2021,42(4):599-609.
[5]FANTIN A, CASTALDO N, VAILATI P, et al. Pleural effusion aetiology, presentation, treatment and outcome in haematological diseases: a review[J]. Acta Bio-Medica: Atenei Parmensis, 2021,92(5):e2021268.
[6]AVASARALA S K, LENTZ R J, MALDONADO F. Medical thoracoscopy[J]. Clinics in Chest Medicine, 2021,42(4):751-766.
[7]MISHE’EL S, ZIV M, BISHARAT N. Black urine and black pleural fluid: a distinctive presentation of metastatic melanoma[J]. European Journal of Case Reports in Internal Medicine, 2016,3(4): 000416.
[8]PATEL G, SAXENA A, KHANGAROT S, et al. Recurrence of malignant melanoma presenting as black-colored pyopneumothorax: a rare entity[J]. Ann Saudi Med, 2017,37(6):469-471.
[9]SUMALANI K K, REHMAN U, AKHTER N, et al. Black pleural effusion: an unusual presentation of metastatic melanoma diagnosed by medical thoracoscopy[J]. Respirology Case Reports, 2019,7(9):e00490.
[10]KAUR D, SINGH G, BANAS E, et al. Black pleural effusion in an alcoholic: make the connection[J]. Chest, 2014,146(4):467A.
[11]MOOKHERJEE S, MINKOFF N, SHAH V, et al. A curious case of a reaccumulating black colored pleural effusion![J]. Chest, 2014,146(4):482A.
[12]GUO F, WU J L, PENG Y P, et al. Black pleural effusion due to pancreatic pseudocyst: a case report[J]. Medicine, 2017,96(50):e9043.
[13]GUO F, WU J L, PENG Y P, et al. Black pleural effusion due to pancreatic pseudocyst: a case report[J]. Medicine, 2017,96(50):e9043.
[14]ISHIGAKI S, KUWAE M, ISHII M, et al. Black pleural effusion caused by pancreatic pseudocyst rupture[J]. Clinical Case Reports, 2019,7(2):385-386.
[15]MITRA S, SARMA M K, DAS A K. Curious case of a black pleural effusion: Mediastinal teratoma presenting as massive pleural effusion[J]. Lung India: Official Organ of Indian Chest Society, 2018,35(1):87-89.
[16]NG Z, TAN G P, YAP K H. Black pleural effusion: when lung white(out) turns black[J]. Annals of the Academy of Medicine, Singapore, 2020,49(9):717-719.
[17]THAMPY E, CHERIAN S V. Black pleural effusion[J]. QJM, 2016,109(11):761.
[18]FERNANDES V, ALFARO T M, CRUZ C, et al. Black pleural effusion as the presenting feature of lung cancer[J]. European Respiratory Journal, 2018,52:PA4113.
[19]LAI C C, LIAW S J, HSIAO Y C, et al. Empyema thoracis due to Rhizopus oryzae in an allogenic bone marrow transplant recipient[J]. Medical Mycology, 2006,44(1):75-78.
[20]許枫,张建勇,陈玲,等.胃癌并发胸膜腔曲霉菌病1例并文献复习[J]. 中国医药指南, 2013,11(16):326-327.
[21]GEORGE JACOB A, GEORGE A M, JOHN T. Rheumatoid pleurisy presenting as black pleural effusion[J]. Chest, 2014,146(4):471A.
[22]NEWMAN J, INGLE T, LOK S, et al. Images of the month 1: “Soy sauce” pleural effusion: what causes black pleural fluid[J]? Clinical Medicine (London, England), 2021,21(5):e531-e532.
(本文编辑 黄建乡)