李灿琳 罗艳红 欧阳红娟 刘莉 张文婷 姜娜段佳琪 湛美正 刘晨曦 游洁玉 李勇 赵红梅
(1.湖南省儿童医院消化营养科,湖南长沙 410000;2.湖南省儿童医院普外科,湖南长沙 410000)
肠息肉好发于2~5岁儿童,通常表现为无痛性便血。多数息肉是良性的幼年性息肉,如息肉发生于青春期,为腺瘤性息肉或多发性息肉应警惕息肉病综合征[1]。肠套叠是婴幼儿最常见的急腹症,临床症状为腹痛、呕吐、腹胀和便血,并可能导致肠梗阻、腹膜炎、肠穿孔。继发性肠套叠多因肠道息肉、肿瘤、肠壁血肿、麦克尔憩室等疾病导致[2]。肠息肉作为儿童继发性肠套叠重要病因之一,临床表现缺乏特异性,易漏诊,部分易复发,导致反复肠套叠甚至肠坏死、肠穿孔等需外科手术,因此临床上应高度重视肠息肉所致肠套叠。本研究旨在探讨儿童肠息肉的临床特征及儿童肠息肉继发肠套叠的危险因素。
回顾性选取2002 年1 月至2019 年12 月在我院住院的2669 例肠息肉患儿为研究对象。入组标准:(1)年龄0~18 岁;(2)通过B 超或内镜明确诊断肠息肉;(3)临床资料完整。排除标准:临床资料不完整。根据肠息肉是否继发肠套叠,分为肠套叠组(n=346)和非肠套叠组(n=2323)。所有患儿均接受结肠镜或小肠镜下息肉切除术,均获得监护人知情同意并签署知情同意书。
收集所有研究对象的临床资料,包括性别、年龄、就诊原因、息肉情况(部位、大小、数目、形态、病理)、并发症、营养情况、内镜治疗、复发情况、肠套叠及外科手术情况等。息肉复发指首次内镜已成功切除息肉,但在B 超和/或内镜复查过程中再次出现息肉。
巨大息肉:目前针对巨大息肉尚无明确定义,临床上多使用直径2 cm 或3 cm 作为巨大息肉的临界值[3],本研究将直径≥2 cm的息肉定义为巨大息肉。多发息肉:息肉数目≥2个。
电子结肠镜型号:OLYMPUS260/290;单气囊小肠镜型号:OLYMPUS SIF-Q260。
采用SPSS 20.0 统计软件对数据进行统计学分析。正态分布的计量资料采用均数±标准差(±s)表示;计数资料采用频数和百分比(%)表示;将单因素分析中有统计学意义的指标纳入logistic多因素回归分析。P<0.05为差异有统计学意义。
2669 例肠息肉患儿中,男1803 例,女866例,男女比例2.08∶1;平均年龄(4.5±2.3)岁;婴幼儿期(<3岁)646例(24.20%),学龄前期(3岁~)1666 例(62.42%),学龄期(7 岁~)326 例(12.21%),青春期(12~18岁)31例(1.16%)。平均 住 院 时 间(6.0±1.7) d, 平 均 住 院 费 用(4538±11)元。
2473 例肠息肉患儿以无痛性便血起病(92.66%),其他症状有腹痛、肿物脱出;402 例(15.06%)既往误诊为肠炎、肛裂、痔疮;346 例(12.96%)并发肠套叠,521 例(19.52%)合并贫血,171 例(6.41%)合并营养不良。息肉部位以直肠及左半结肠最为好发(94.34%),多数为单发息肉(91.79%),形态多为椭圆形(70.74%),病理以幼年性息肉最多见(97.30%),其次为炎性息肉和错构瘤性息肉等。见表1。
表1 (续)
表1 2669例肠息肉患儿的临床资料
以是否继发肠套叠为因变量,分别以性别、年龄、就诊症状、息肉部位、息肉大小、息肉数目、息肉形态为自变量进行单因素分析,结果显示,除性别及年龄以外,其余因素差异均有统计学意义(P<0.05)(表2)。
表2 继发肠套叠的单因素分析
将单因素分析中差异有统计学意义的指标纳入logistic多因素回归分析,结果显示:息肉越大,继发肠套叠的风险越高(OR=1.644,P<0.001);多发息肉(≥2个)较单发息肉(1个)继发肠套叠的风险高(OR=6.034,P<0.001);分叶形及其他形态息肉较椭圆形息肉继发肠套叠的风险高(分别OR=93.801、52.385,P<0.001)。此外,左半结肠、横结肠、右半结肠息肉较直肠息肉继发肠套叠的风险低(分别OR=0.061、0.083、0.067,P<0.05)。见表3。
表3 (续)
表3 继发肠套叠的logistic多因素回归分析
肠息肉好发于2~5岁儿童,通常表现为无痛性便血,男性多见,大多数是良性的幼年性息肉,发展为恶性肿瘤的风险很小[4-5]。90%以上发生于乙状结肠或直肠,少数发生在右半结肠[6]。本次研究中62.4%为学龄前期儿童,24.2%为婴幼儿,男女比例2.08∶1,92.7%以便血起病,94.3%位于乙状结肠和直肠,97.3%为幼年性息肉,与文献报道相符[7]。
本组2669 例肠息肉患儿在内镜检查前,15%既往被误诊为肠炎、肛裂、痔疮,提示部分医生对其认识不足,易经验性诊断。事实上,儿童无痛性下消化道出血最常见的病因即为幼年性息肉[8],部分可能为息肉病综合征或其他疾病[9]。建议所有疑似结肠息肉和/或复发性下消化道出血的患儿都应进行全结肠镜检查。Ibrahimi 等[10]指出,多发性息肉和/或右半结肠息肉可能为息肉病综合征,多数具有遗传性。Thomson等[11]也提出,儿童如有不明原因贫血和/或腹泻、肛周病变、便血和生长发育迟缓建议完善结肠镜检查,以排除克罗恩病、溃疡性结肠炎、肠结核等其他疾病。因此,结肠镜检查在儿童便血的诊断和鉴别诊断中非常重要。
儿童肠息肉除无痛性便血等症状外,还可导致继发性肠套叠。文献报道,大多数儿童肠套叠继发于息肉或肿瘤等基础疾病。尽管空气灌肠成功率达80%,然而,高达10%的患者可能在24 h内复发[12]。空气灌肠复位失败者需要外科手术复位,增加了创伤。相比儿童肠套叠,成人肠套叠多由肿瘤引起,手术是其主要治疗手段[13-14]。整体来说,儿童肠息肉预后较成人好。因此,临床上需重视儿童肠息肉所致肠套叠,早期识别及治疗,改善预后。
然而,婴幼儿肠套叠临床表现往往并不典型,仅40%的病例有腹痛、便血及腊肠样包块的“典型三联征”。因此,提高对肠息肉继发肠套叠的危险因素认识非常重要。本次回顾性队列研究,通过对继发性肠套叠的单因素分析和logistic 多因素回归分析发现,息肉大小、息肉数目、分叶形和其他形息肉是继发肠套叠的独立危险因素。总的来说,息肉越大,继发肠套叠的风险越高,因此针对直径较大的息肉,应及时内镜切除;吴佩群等[2]的研究也发现儿童肠息肉≥1.5 cm时易继发肠套叠。因此,临床上需高度重视直径≥1.5 cm 的肠息肉。
本研究还发现,相比单发息肉,多发息肉更容易继发肠套叠,分析原因可能与多发息肉累及肠道部位较多有关,且部分多发息肉可能为遗传性息肉病综合征的早期表现,该疾病往往临床症状较单发息肉严重,肠套叠发生率也较高。此外,分叶形息肉较椭圆形息肉继发肠套叠的风险更高,分析原因可能是分叶形息肉一般直径较大,病理多为错构瘤或腺瘤,此类病理类型的息肉其原发病多为黑斑息肉综合征或家族性腺瘤性息肉,故发生肠套叠的风险较高。针对本研究中其他息肉(形态不确定或不详)发生肠套叠的风险也较椭圆形息肉高的情况,考虑与本研究为回顾性研究,部分临床资料可能对息肉形态的描述不够完善有关。本研究还发现左半结肠、横结肠、右半结肠息肉较直肠息肉继发肠套叠的风险低,而研究者在临床工作中发现继发性肠套叠多为回结型肠套叠或小肠套叠,结果与临床工作经验不符,可能与右半结肠、小肠息肉等病例的样本量较少有关。因此,对于此结果的临床应用应慎重。研究者将在日后的工作中努力完善,进一步优化研究方案。
前面提到,儿童肠息肉绝大多数为良性,但若为多发息肉、腺瘤性息肉、小肠息肉或青春期发生息肉,均应警惕息肉病综合征,如家族性腺瘤性息肉病综合征、lynch 综合征、黑斑息肉综合征、Cowden 综合征、幼年性息肉病综合征等。需仔细询问胃肠道和肠外恶性肿瘤的家族史,及时内镜检查和治疗[15-16]。如怀疑遗传性息肉病综合征,需尽早行基因检查及定期内镜监测,警惕息肉复发及癌变,及时内镜干预。
本研究中,22例为黑斑息肉综合征,1例疑家族性腺瘤性息肉病综合征,此23 例患儿内镜检查均为多发息肉,其中11 例存在小肠息肉。黑斑息肉综合征为常染色体显性遗传综合征,最常由STK11基因突变引起,特征为胃肠道多发性错构瘤性息肉、皮肤黏膜色素沉着,以及胃肠道和非胃肠道癌症风险增加。高达69%的患者会发生肠套叠,小肠最常受累[17]。家族性腺瘤性息肉病也为常染色体显性遗传综合征,由APC基因突变导致,典型特征是存在多个结直肠腺瘤性息肉,如未经治疗几乎都会发生结直肠癌[18]。本研究中,22 例黑斑息肉综合征有16 例继发肠套叠,15 例为错构瘤性息肉,且有8例息肉复发频繁,最多者行3次内镜手术切除息肉(间隔1~2 年)。因此,遗传性息肉病综合征的危害较单发幼年性息肉更大,临床医生需足够重视,减少漏诊误诊。
内镜不仅是肠息肉的重要检查手段,同时也可达治疗目的。有研究显示肠镜下息肉切除术后的出血率和穿孔率分别为0.26%~8.6%和0.06%~0.1%;复杂息肉[19](直径>2 cm的扁平息肉或息肉呈横向扩散,位于右半结肠或盲肠,息肉数目>3个)出血和穿孔率分别为10%~13%和<0.5%。术后出血的危险因素包括息肉>2 cm、扁平或无蒂息肉、黏膜下侵犯、右半结肠息肉、缺乏经验的内镜医生操作。其中息肉大小是预测术后出血的最可靠因素[20]。本研究中,2565 例接受结肠镜治疗,101 例接受小肠镜治疗,年龄最小者1 个月,术中穿孔仅4 例(0.1%),均为复杂息肉(巨大及扁平息肉),均经钛夹封闭、腹穿排气等处理治愈,无迟发性大出血、呼吸抑制、心跳骤停等严重并发症发生。提示除大龄儿童外,结肠镜在3月龄内低龄儿中的应用安全性也良好,因此,内镜治疗可作为肠息肉的首选治疗方式,与文献报道一致[21]。此外,有3 例患儿因巨大息肉继发肠套叠空气灌肠复位失败而行外科手术,也警示我们巨大息肉发生难治性肠套叠风险大,宜早期内镜切除。
综上,儿童肠息肉好发于学龄前,以男性多见,多数以便血起病,好发部位为左半结肠及直肠。息肉大小、多发息肉、分叶形息肉是继发肠套叠的危险因素,临床上针对该类情况需引起重视,及早内镜切除息肉,以减少肠套叠等并发症的发生。此外,虽然儿童肠息肉多为预后良好的幼年性息肉,但也有少数为遗传性息肉病综合征,如为多发的错构瘤性或腺瘤性息肉或有胃肠道肿瘤家族史,需警惕该类疾病,及时完善基因检查及定期内镜监测,远期需警惕继发肿瘤。