亲子合作式音乐疗法对孤独症谱系障碍儿童及其母亲影响的前瞻性随机对照研究

何迎霜 刘桂华,2 张钰红 谢娜妹 林锦玲 胡蓉芳

（1.福建医科大学护理学院，福建福州 350001；2.福建省妇幼保健院儿童保健中心/福建医科大学教学医院，福建福州 350001）

孤独症谱系障碍（autism spectrum disorder，ASD）是一种儿童神经系统发育障碍性疾病，其典型特征是社会功能障碍、交流障碍等，且伴随一系列的精神心理问题，如注意缺陷多动障碍和睡眠障碍等，可持续终身［1-3］。近年来，该病发病率日益增高， 全球患病率约7.6‰， 国内为1.018‰［4-5］。我国第二次全国残疾人抽样调查发现，2～3 岁和4～6 岁的精神残疾患儿中，ASD 患儿分别占了22.1%和22.4%［6］。目前ASD尚无治愈方法，应用行为分析法（applied behavior analysis，ABA）、结构化教育训练等方法已证实可促进ASD患儿的康复，但相关症状仍然会持续终身，给家属（尤其母亲）带来巨大的心理压力和思想负担［7-11］。而音乐疗法作为迄今较为成熟的儿童心理治疗手段之一，已广泛应用于改善青少年心理健康［12-14］，它以艺术为媒介，促进ASD 患儿情绪表达和建立亲子依恋关系，有效改善患儿社会性发展能力［15］。Pasiali 等［16］使用儿童日常注意力量表评估音乐疗法对ASD 青少年不同注意力成分的影响，发现接受音乐治疗的ASD 青少年在选择性和分散性注意力方面的表现优于基线水平。Kim等［17］观察到音乐治疗对ASD患儿联合注意和亲社会行为有积极影响。

目前，奥尔夫音乐教育体系是当今世界最著名的音乐教育体系之一［18］，主张结合音乐、舞蹈、动作、语言，使患儿主动参与到音乐活动中，帮助ASD 儿童提高交流能力［19］。另外，莫扎特效应（听莫扎特音乐可提高智力）在音乐治疗中具有重要作用［20-21］。它源自美国加州大学欧文分校的Frances H. Rauscher 和Gordon L. Shaw 博 士 的 一 项试验研究［22］，该试验将36 名大学生分3 组，分别为聆听莫扎特作品《D 大调双钢琴协奏曲K.448》（第一组），聆听放松指令（第二组），保持静默（第三组），3 组均保持10 min，继而让他们完成3项空间推理任务。在试验结束后用斯坦福-比奈智力量表测试，发现第一组大学生的智商比未聆听莫扎特音乐的学生高8～9分，并可持续10～15 min。然而，国内尚未发现以奥尔夫音乐疗法结合莫扎特效应作为ASD 患儿干预手段的报道，且鲜有对患儿母亲的干预研究，因此，探讨莫扎特效应结合奥尔夫音乐疗法对ASD 患儿及其母亲的影响具有重要的现实意义。此外，国内外音乐疗法的相关研究大多聚焦于该疗法对ASD 患儿的疗效，现有的音乐疗法模式大多为治疗师-患儿模式，但已有相关研究［23］表明良好的亲子互动关系是ASD儿童发展社交的基础，患儿家长参与到音乐治疗中对患儿的身心发育具有诸多优势。本研究旨在以奥尔夫音乐疗法结合莫扎特效应作为干预手段，探讨亲子合作式音乐疗法对ASD 患儿的疗效，以及对患儿母亲的影响，为ASD 患儿康复和父母心理干预提供参考依据。

1 资料与方法

1.1 研究对象

根据预试验结果，使用PASS 15软件计算样本量［24-26］，并考虑20%的失访率，计算校正样本量每组为44 对亲子，共88 对。通过随机数字网（http://tools.medsci.cn/rand）产生88 个随机数字，将该序列从小到大排序。预先通过抛硬币法决定排序前44 个随机数字对应为音乐疗法组，排序后44 个随机数字对应为ABA 组。将产生的随机分配方案放入按顺序编码、密封、不透光的信封交由不参与研究的第三方保管。当干预者确定研究对象的合格性后，第三方按顺序拆开信封并将研究对象分配至相应的组别。

因研究对象参与度较高，故经课题组讨论决定扩大样本量，根据预先招募报名人数，增加24对，操作方法同上。故共纳入2021年1～10月在福建省福州市康语学校和福建省妇幼保健院训练的112例ASD患儿及其母亲作为研究对象，其中12例中途退出，包括音乐疗法组6例，ABA组6例，最终100对亲子完成全程研究（每组各50对），包括学校60对，医院40对。本研究已在中国临床试验注册中心（http://www.chictr.org.cn/index.aspx）注册（注册号：ChiCTR2100048261），且已获得福州市康语学校和福建省妇幼保健院伦理委员会批准（2017-105）。

纳入标准：（1）符合精神障碍诊断与统计手册 第5 版［27］（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorder-V，DSM-V）中ASD 诊断标准的儿童；（2）患儿具有正常视力和听力；（3）患儿年龄2～14 岁；（4）母亲为主要照护者；（5）患儿父母具有语言交流能力。

排除标准：（1）患儿经确诊为唐氏综合征、脑性瘫痪、严重脑损伤、癫痫、精神分裂症、双相情感障碍和抑郁症等；（2）患儿父母具有精神疾病史；（3） 患儿父母无法参与全程研究；（4）患儿合并其他急慢性躯体性疾病、遗传性疾病和视/听觉损害等；（5）患儿及其家长正在参加或者近30 d内参加过相关试验研究项目。

所有母亲均签署知情同意书，干预前后评估阶段对评估者设盲。2 组研究对象基本资料比较，差异无统计学意义（P＞0.05），见表1。

表1 2组研究对象的基本资料

表1 （续）

1.2 干预方法

1.2.1 ABA 组ABA 组采用ABA，不做任何形式的音乐干预，形成空白对照。干预剂量为20 h/周，共8 周（包含融合教育干预，5 h/周，共8周）；实施者为取得行为分析师资质的特殊训练教师，均具备5年及以上的工作经验。

干预内容如下：（1）结合评估结果制订个体化教育计划目标：粗大运动、精细运动、语言的理解和表达、手眼协调及生活自理等。利用ASD儿童的视觉优势，将视觉线索应用到各活动场所，强调学习环境及训练任务的结构化，安排ASD 儿童每日所进行的活动及活动的先后次序。（2）融合教育：邀请与ASD 儿童同龄或者稍大的儿童、言语交流能力稍强的儿童参与到ASD儿童训练中；通过每周播放动画影片，让其他患儿（如交流障碍轻的儿童）与ASD 儿童进行融合，在同一环境条件下看电影，鼓励其他患儿积极表达情感。

1.2.2 音乐疗法组音乐疗法组采取线上线下相结合的干预形式，在ABA 组的基础上加用亲子合作式音乐疗法（莫扎特音乐与奥尔夫音乐活动）。其中ABA干预剂量为19 h/周，亲子合作式音乐疗法1 h/周，共8周。

线上音乐均为莫扎特乐曲，包括《D大调双钢琴协奏曲K.448》前三乐章、《小星星变奏曲》、《C大调奏鸣曲K.545》，利用微信/喜马拉雅软件发布，干预剂量为每周1次，5～10 min/次，共8周。要求患儿母亲与患儿在日常家庭活动中将乐曲用作背景音乐。

线下为5～10 对亲子共同参与的奥尔夫音乐活动。干预剂量为每周1 次，1 h/次，共8 周（由前期预试验和专家组审议决定）。干预过程：（1）《你好歌》：研究者尤克里里弹唱奥尔夫音乐《你好歌》，以代表活动开启。（2）《按摩游戏》：研究者以不同速度钢琴演奏奥尔夫音乐《闪烁的小星》，患儿母亲根据音乐的节奏按摩点压孩子的手心、脚等身体部位。（3）《我们来一起拍拍》：各对亲子圆圈入座，研究者钢琴演奏奥尔夫音乐《幸福拍手歌》，将各类奥尔夫乐器陈列并让其根据喜好挑选并跟随乐曲各自演奏。（4）《走走停停》：研究者以任意鼓点敲击非洲鼓，各对亲子根据节奏任意走动，当听到棒铃声时停止走动并和任意一对亲子互相拥抱。（5）《找朋友》：各对亲子站在治疗室的任意位置，当研究者用钢琴演奏《找朋友》时，各对亲子跟随节奏踏步任意更换位置并且加入动作。（6）《再见歌》：研究者尤克里里演奏奥尔夫音乐《再见歌》，要求各对亲子之间互道“再见”，以代表活动结束。

1.3 研究工具

1.3.1 儿童孤独症评估量表儿童孤独症评估量表（Childhood Autism Rating Scale，CARS）［28-29］由Schopler 等编制，适用于2岁以上的儿童，共15个条目，采用Likert 4 级评分法，总分为30～36 分为轻度至中度孤独症，≥37分则为重度孤独症。本研究中，总量表的Cronbach'sα系数为0.802，重测信度为0.896。

1.3.2 儿童孤独症家长评定量表儿童孤独症家 长 评 定 量 表 （Autism Behavior Checklist，ABC）［30］是克鲁格等在1978 年编制，1989 年北京医科大学杨晓玲教授将其引进并修订。该量表共57 个条目，包含5 个维度：感觉、社交、躯体运动、语言和生活自理，全量表最高分为158分，适用于2～14 岁的人群进行ASD 筛查。筛查界限分为53 分，诊断分为67 分以上。本研究中，总量表的Cronbach'sα系数为0.786，重测信度为0.932。

1.3.3 亲职压力简表亲职压力简表（Parenting Stress Index-Short Form，PSI-SF）［31］由Abidin 编制，2003 年台湾学者翁毓秀对其进行汉化和修订，包含亲职愁苦、亲子互动失调和困难儿童3 个维度，共36个条目。量表采用Likert 5级评分法，总分范围为36～180分，90分为临界值，大于90分表明父母亲职压力偏高。本研究中，总量表的Cronbach'sα系数为0.84，重测信度为0.836。

1.3.4 家庭关怀度指数量表家庭关怀度指数量 表（Family APGAR Index， APGAR）［32］由Smilkstein 教授编制，该量表共5 个条目，包括适应度、合作度、成熟度、情感度、亲密度5 个维度。均采用3级评分，2分“经常这样”，0分“几乎很少”，分数越高即家庭功能越好。根据总分可将家庭功能划为良好（7～10 分）、中度障碍（4～6分）、严重障碍（0～3分）3个水平。本研究中，总量表的Cronbach'sα系数为0.747，重测信度为0.656。

1.3.5 Herth 希望量表Herth 希望量表（Herth Hope Index，HHI）［33］由Herth编制，1999年被我国学者汉化。该量表共12 个条目，包含对现实与未来的积极态度、采取积极行动、对他人维持亲密态度关系3个维度，按照回答反对或同意的程度依次记1～4分，以24分和36分为界分为低、中、高3个层次。本研究中，总量表的Cronbach'sα系数为0.821，重测信度为0.641。

1.4 统计学分析

使用SPSS 21.0 软件进行统计学分析。符合正态分布的计量资料用均数±标准差（±s）表示，组间比较用两样本t检验，组内比较用配对样本t检验；不符合正态分布的计量资料用中位数和四分位数间距［M（P25，P75）］表示，组间比较用Mann-WhitneyU秩和检验，组内比较用配对样本Wilcoxon符号秩检验；计数资料使用例数和百分率（%）表示，组间比较用χ2检验或Fisher 确切概率法。有序分类资料则采用Mann-WhitneyU秩和检验。P＜0.05认为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 2组患儿干预前后CARS量表、ABC量表及各维度得分的比较

干预前2 组患儿CARS 量表总分差异无统计学意义（P＞0.05），干预后音乐疗法组CARS 量表总分低于ABA组（P＜0.05）。2组患儿干预后CARS量表总分较干预前均下降（P＜0.05）。见表2。

表2 2组患儿干预前后CARS量表总分比较 ［M（P25，P75），分］

干预前2组患儿ABC量表总分及各维度得分差异均无统计学意义（P＞0.05）。干预后，音乐疗法组感觉维度、社交维度、躯体运动维度、语言维度及ABC量表总分均低于ABA组（P＜0.05）。音乐疗法组患儿干预后各维度得分及ABC 量表总分较干预前均下降（P＜0.05）；ABA 组除语言维度外，其他维度得分及ABC 量表总分较干预前下降（P＜0.05）。见表3。

表3 2组患儿干预前后ABC量表总分及各维度得分比较 ［（±s）/M（P25，P75），分］

表3 2组患儿干预前后ABC量表总分及各维度得分比较 ［（±s）/M（P25，P75），分］

注：［ABA］应用行为分析法；［ABC］孤独症家长评定量表。

项目感觉维度ABA组音乐疗法组Z值P值社交维度ABA组音乐疗法组t值P值躯体运动维度ABA组音乐疗法组Z值P值语言维度ABA组音乐疗法组t值P值生活自理维度ABA组音乐疗法组Z值P值ABC量表总分ABA组音乐疗法组t值P值例数505050505050505050505050干预前13.00(12.00,14.00)13.50(10.00,15.25)-0.8660.38716.0±4.616.0±4.70.0430.96614.00(13.00,15.00)14.00(10.75,17.00)-0.2470.80521±521±6-0.0740.94216.00(13.00,19.00)15.00(13.00,18.25)-0.3770.70680±1480±18-0.1100.913干预后11.00(10.00,12.25)12.00(7.75,14.00)-2.1070.03514.4±4.113.5±5.22.3630.02012.00(11.00,13.00)12.00(8.00,14.00)-2.2750.02320±418±53.2400.00215.00(13.00,17.25)14.50(11.00,18.00)-1.0630.28873±1068±193.836＜0.001 t/Z值-5.339-5.2066.9228.074-5.932-5.0360.9937.946-3.618-5.4017.99615.808 P值＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.0010.326＜0.001＜0.0010.001＜0.001＜0.001

2.2 2组母亲干预前后PSI-SF、APGAR、HHI量表总分及各维度得分比较

干预前2组母亲的PSI-SF量表总分及其各维度得分差异均无统计学意义（P＞0.05）。干预后音乐疗法组母亲的亲子互动失调维度得分和PSI-SF 量表总分均低于ABA 组（P＜0.05）。2 组母亲干预后各维度得分及PSI-SF量表总分较干预前均下降（P＜0.05）。见表4。

表4 2组母亲干预前后PSI-SF量表总分及其各维度得分的比较 ［（±s）/M（P25，P75），分］

表4 2组母亲干预前后PSI-SF量表总分及其各维度得分的比较 ［（±s）/M（P25，P75），分］

注：［ABA］应用行为分析法；［PSI-SF］亲职压力简表。

项目亲职愁苦维度ABA组音乐疗法组Z值P值亲子互动失调维度ABA组音乐疗法组t值P值困难儿童维度ABA组音乐疗法组Z值P值PSI-SF量表总分ABA组音乐疗法组Z值P值例数5050505050505050干预前33.00(31.00,35.00)35.00(26.50,40.00)-0.6630.50734.9±2.532.4±8.2-1.9950.05136.00(34.00,40.00)37.50(31.75,41.00)-0.0070.994104.00(99.75,109.25)102.00(85.00,118.00)-0.4100.681干预后31.00(29.00,33.00)29.00(22.00,37.00)-1.4250.15434.4±2.627.0±7.45.804＜0.00132.00(31.00,35.00)31.00(27.75,36.00)-0.0480.96196.50(92.75,103.00)86.50(71.50,103.50)-4.124＜0.001 t/Z值-6.142-4.4283.6746.373-5.292-5.695-5.978-6.159 P值＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001

干预前2 组母亲的APGAR 量表总分及其各维度得分差异均无统计学意义（P＞0.05）。干预后，音乐疗法组母亲的合作度和亲密度得分，以及APGAR量表总分高于ABA组（P＜0.05）。音乐疗法组干预后各维度得分及APGAR 量表总分较干预前上升（P＜0.05）；ABA 组干预后合作度、情感度得分，以及APGAR量表总分较干预前上升（P＜0.05）。见表5。

表5 （续）

表5 2组母亲干预前后APGAR量表总分及其各维度得分的比较 ［M（P25，P75），分］

干预前2组母亲的HHI量表总分及其各维度得分差异均无统计学意义（P＞0.05）。干预后，音乐疗法组母亲的各维度得分，以及HHI 量表总分均高于ABA 组（P＜0.05）。音乐疗法组干预后各维度得分及亲HHI 量表总分较干预前上升（P＜0.05），ABA 组干预后采取积极行动得分及HHI 量表总分较干预前下降（P＜0.05）。见表6。

表6 2组母亲干预前后HHI量表总分及其各维度得分的比较 ［M（P25，P75），分］

3 讨论

当前ASD 病因尚不明确，药物治疗可消除精神性症状，却无法缩短病程，且缺乏治疗核心症状的特效药物，严重影响患者身心健康和生活质量［34］。近年来，ABA 被广泛用于改善ASD 儿童的行为、情绪等问题，并逐渐成为主要干预方法之一［35-36］。而音乐疗法则是集音乐学、医学、心理学等多学科为一体的综合性边缘性交叉学科，运用音乐对ASD 儿童实施干预，可增强其参与社会活动的欲望，进而有利于改善患儿社交、情感等多方面技能障碍［15，37］。本研究中，音乐疗法组在ABA的基础上，加用线上线下相结合的音乐干预，以CARS量表和ABC量表作为评定患儿干预疗效的结局指标，结果显示CARS量表总分、ABC量表总分及其感觉维度、语言维度、社交维度、躯体运动维度得分均低于ABA 组，这提示在ABA 的基础上加用音乐疗法，可以更好地改善ASD 患儿的核心症状。我国学者周青蕊等［38］将108 例ASD 儿童随机分为音乐疗法组和常规康复组，音乐疗法组进行1 次/d，30 min/次，5 d/周的6 个月音乐干预，结果发现干预后音乐疗法组的CARS量表总分与常规康复组有明显差异，与本研究结果一致，表明音乐疗法对降低ASD 的疾病严重程度大有裨益；上述研究中ABC 量表总分和各维度评分与常规康复组亦有明显差异，与本研究结果略有区别，可能与干预时长有关。

父母在ASD 儿童的康复训练中扮演着重要角色，然而，照护ASD 患儿给绝大部分父母带来负性的照护体验，尤其是母亲，在抚养ASD 儿童的过程中，常常承受着无比巨大的精神压力［39-42］。而目前的干预性研究往往忽略了照护者的心理健康。本研究对ASD 患儿及其母亲同时进行干预，结果发现在干预后音乐疗法组母亲的PSI-SF 量表总分及其亲子互动失调维度得分均低于ABA 组，APGAR 量表总分及其合作度、亲密度得分高于ABA 组，以及HHI 量表总分及其各维度得分均高于ABA 组。这提示ABA 联合音乐疗法，降低了母亲的亲职压力水平，提升了其在家庭中的亲密度与合作度，从而也提高了母亲面对疾病和生活的希望水平。而ABA 组在干预中并未邀请母亲共同参与，且无从考证干预周期中该组患儿是否发生家庭变故引发母亲心理状态发生一系列变化，因此可能导致该组母亲在干预后HHⅠ量表的采取积极行动得分及总分较干预前下降。黄雪莲［23］和Thompson等［43］皆以家庭为单位进行音乐干预，与本研究的干预方式相似，但尚未对患儿母亲进行疗效测评。因此，既往相关研究中针对该疗法对其亲属的效用尚未可知。

相比起助教老师，患儿母亲更为了解患儿情况。本研究中，患儿母亲共同参与治疗活动中，可及时安抚患儿情绪，使患儿更迅速地投入到团体音乐活动中来，在一定程度上增进患儿的安全感、舒适感、参与度，亦构建了一个多元的人际社交结构，使其获得更多的社交机会与体验。

综上所述，在ABA 的基础上，加用亲子合作式音乐疗法可进一步改善ASD 儿童的核心症状，且对减轻母亲的亲职压力和提高希望水平方面有积极效用。但本研究干预过程中仍存在一些局限性，如受限于人力资源紧张与福州市疫情防控，未能在干预过程中进行效果测评；且结局指标多为主观量表，难免在结局测评时存在偏倚。因此，在未来的研究中，可适当增加研究人员，延长随访时间，增加一定的客观结局指标，以进一步探究干预过程中儿童的病情变化及亲子合作式音乐疗法的疗效持续时间。

志谢：感谢福州市康语学校与福建省妇幼保健院为本研究提供的大力支持与协助。