经胃前壁成功治疗十二指肠巨大胆囊结石致Bouveret综合征1例报告

陈 旭，李伦旭，祁 冰,2，张庆凯,2，张桂信,2，李 爽,2，尚 东,2

1 大连医科大学附属第一医院 中西医结合普外科，辽宁 大连 116011； 2 辽宁省胆胰疾病中西医结合诊疗中心，辽宁 大连 116011

胆石症是Bouveret综合征的发病基础，其特征是胆囊结石通过胆囊十二指肠瘘管后，阻塞幽门或十二指肠近端，从而发生胃出口机械性梗阻，多见于老年女性。由于Bouveret综合征临床罕见，其诊断治疗往往延迟，并导致高死亡率[1]。此外，目前尚无Bouveret综合征的标准化诊疗规范。因此，探讨胆囊十二指肠瘘合并胆石性肠梗阻的术前评估、诊断和手术方式十分必要。现报道1例胆囊十二指肠瘘合并巨大胆囊结石性肠梗阻成功治愈患者，以期提高临床对Bouveret综合征的认识。

1 病例资料

患者女性，84岁，因“反复呕吐2个月余”于2021年4月7日入大连医科大学附属第一医院。2021年2月5日，患者因胆囊结石伴急性胆囊炎于外院行超声引导下经皮经肝胆囊穿刺置管引流术。术后1个月，患者进食后再次出现右上腹疼痛，伴恶心呕吐、反酸嗳气，无发热、寒战等伴随症状，因反复呕吐无法进食再次于外院就诊，腹部CT示：胆囊穿刺引流术后，胆道扩张，胆总管末端低位胆道梗阻可能，肝内胆管及胆囊积气、积液，十二指肠降部异位结石可能。考虑患者合并上消化道梗阻，尝试内镜下取石，但未成功，遂置入空肠营养管1枚行肠内营养治疗，期间引流管脱落。患者既往高血压、心房颤动、脑梗死病史数年，肢体活动不利，营养状况差。入院查体：上腹部压痛，无反跳痛及肌紧张，Murphy征阴性，振水音阳性，无其他腹部阳性体征。腹部CT(图1)示：胆囊结石，胆囊炎；胆总管扩张，胆总管可疑结石；双肾结石，伴双侧肾盂、输尿管扩张积水；心包积液。实验室检查：WBC 9.82×109/L，中性粒细胞百分比85%，Hb 105 g/L；Alb 30 g/L，肌酐134 μmol/L，Na+151 mmol/L，AST 61 U/L，余肿瘤标志物等相关检验未见明显异常。患者既往右上腹不适4年，未系统诊治，故考虑患者胆囊十二指肠瘘可能，巨大结石崁顿引起胃流出道梗阻。患者高龄，基础疾病多，心肺功能差，遂再次行内镜下碎石取石术，术中见幽门前方巨大墨绿色结石阻塞十二指肠肠腔，造影示结石巨大，完全占据十二指肠球部肠腔及球降交界部(图2)，未见十二指肠瘘口，因结石坚硬、巨大，碎石仪仅能对小部分表面结石碎石，经内镜取石再次失败。术后继续行肠内营养支持，与患方沟通外科手术是目前解除梗阻的唯一办法，告知治疗方案和风险后，患方同意手术治疗。2021年4月19日，患者在全麻下行腹腔镜中转开腹胃前壁切开巨大胆囊结石取出术，术中见胆囊被周围肠管紧密包绕固定，胆囊三角及肝十二指肠韧带显示不清，切开胆囊见巨大结石，无法取出，故决定切开胃前壁将结石取出，考虑患者高龄且一般状态差，黏连重，手术时间长则风险大，故中转开腹，切开胆囊底部，胆囊十二指肠间瘘口见结石直径约5 cm，无法从瘘口取出，故切开胃前壁4 cm，因结石卡压在十二指肠球部，无法一次性取出，遂应用骨科电钻+克氏针逐步碎石将结石完全取出，同时，术中见右上腹、肝十二指肠韧带、肝门区黏连极为严重，难以解剖，长时间操作随时可能出现生命危险，与患方沟通后，患方不同意行胆囊切除及胆囊十二指肠瘘修补术，手术顺利结束，术后14 d患者顺利出院，进食良好，术后复查CT未见异常(图3)。

注：入院后腹部CT可见胆囊内巨大结石，侵犯十二指肠壁，可疑进入十二指肠肠腔，结石最大径为3.71 cm×2.73 cm。

注：a、b，十二指肠镜下可见巨大墨绿色结石阻塞十二指肠肠腔，黄管为三腔喂养管；c，十二指肠镜下进行碎石，碎石仪仅可碎小部分表面结石；d，十二指肠镜下造影示结石巨大，完全占据十二指肠球部肠腔及球降交界部。

注：术后患者复查CT，未见异常，恢复顺利

2 讨论

胆囊十二指肠瘘，可由结石、炎症、肿瘤、溃疡、胆道支架、胆道损伤等引起，临床罕见，而导致胃出口梗阻的病例更为少见，又称为Bouveret综合征。约70%～90%的胆囊十二指肠瘘由胆系结石引起[2]，常见于胆囊结石合并慢性胆囊炎[3]，在病情发展过程中有结石嵌顿于胆囊颈部或胆囊管炎性水肿时，胆囊内胆汁引流不畅及结石重力作用对胆囊壁的直接压迫，使胆囊局部血流变差，最终导致胆囊壁坏死，并与炎性黏连的十二指肠穿通，形成病理性瘘口，从而使胆囊内结石通过瘘口进入消化道，大部分结石可由消化道顺利排出，但结石较大时，则会出现胆石性肠梗阻。有研究[4]认为，>2.5 cm的结石可能会造成胆石性肠梗阻，梗阻部位一般位于Treitz韧带以下的小肠部位，其中1%～3%的患者[5]可引发Bouveret综合征。

目前，手术是Bouveret综合征最有效、最彻底的治疗方法，仅有少数患者可经非手术治疗获得痊愈[6-7]。其手术治疗原则为完整取石，解除梗阻，在病情允许情况下力争切除胆囊、修补瘘口，预防术后的胆道结石复发以及胆道逆行感染等相关并发症[8]。主要在临床应用的手术治疗方法分为一步及二步法[9]。对于患者全身情况良好且胆囊及病灶周围渗出较轻的患者，可行胃或肠切开取石+胆囊十二指肠瘘修补+胆囊切除，即一期治疗。但当患者高龄、病灶周围炎症渗出重，且全身基础条件差等不宜长时间手术的情况时，则应以取出结石、解除梗阻为目标，待患者身体状况好转且炎症渗出吸收后，再进一步决定是否行二期瘘口修补、胆囊切除术，此为二步法。有研究[10]显示，Bouveret综合征一步法手术病死率高于二步法，因此临床上主要提倡二步法分期治疗。

针对本例患者，本中心采用中西医结合多元微创化理念，使用多镜(腹腔镜、胆道镜、十二指肠镜等)联合进行治疗，结合骨科电钻及克氏针、中医针灸、中药等，最终使患者康复出院。总结经验如下。(1)诊断方式的选择。Bouveret综合征因其缺乏特征性的临床表现，术前确诊困难，出现以下情况时可考虑本病：①老年，有长期反复发作的胆囊炎、胆结石病史，且胆囊结石>2.5 cm。②突然出现急性非绞窄性上消化道肠梗阻表现，呕吐大量胆汁，并含有胆石性异物，出现胃潴留的临床症状及体征。③具有特征性影像学(CT、MRI)表现——Rigler三联征(胃肠腔积气、扩张、积液)；下腹部异常钙化影；胆囊或胆管内积气，排除Oddi括约肌松弛征、气肿性胆囊炎、手术建立的胆肠吻合以及既往是否行Oddi括约肌切开等。④B超或CT等相关辅助检查，前后对比发现较大胆囊结石消失或在异位出现。⑤经胃镜检查，巨大胆结石阻塞幽门或十二指肠近端，可见胆囊十二指肠瘘口，或因胆石较大不能见胆囊十二指肠瘘口。其中，多排螺旋CT已被认为是诊断胆石性肠梗阻的首选检查方法。(2)手术方式的选择：遵循个体化原则，根据年龄、身体状况、瘘口大小等综合因素选择具体治疗方案，进行充分的术前评估，从对患者创伤最小的治疗方案进行逐步尝试。在本例中，笔者团队尝试了十二指肠镜下联合机械碎石、电动液压或激光碎石等技术手段，但因结石巨大且坚硬导致取石失败，后决定尝试性腹腔镜下切开胆囊取石，术中情况复杂，胆囊被周围肠管紧密包绕固定，胆囊三角及肝十二指肠韧带显示不清，一般情况差，心肺功能难以耐受长时间手术，故选择二步法治疗，缩短手术时间，因结石巨大，碎石仪碎石困难，笔者团队术中临时决定采用骨科电钻联合克氏针逐步碎石，极大提高了碎石取石效率。该方法尚未见有文献报道，故针对取石方法及方式，术者应打开思维局限性，随机应变处理术中困难。(3)围术期管理：Bouveret综合征患者往往为高龄患者，故术前应给予营养支持，待患者全身情况好转后再行手术治疗；术后保持引流管通畅，防止胆瘘、胃瘘出现，同时使用甲氧氯普胺、中医中药以及针灸等中西医结合的方式促进患者胃肠功能的恢复。(4)同时，在治疗过程中应充分与患方交流，保持耐心，消除患方的担忧和顾虑，得到患方的支持和信任，有利于临床治疗及病情恢复。

综上所述，Bouveret综合征临床罕见，对胆囊炎长期反复的患者应提高警惕，避免漏诊、误诊，抓住患者临床特征和辅助检查指标特点作出判断。面对Bouveret综合征，应当秉持敢于尝试、敢于创新的精神，将内镜、腔镜等先进治疗技术融入临床治疗中，通过多镜(腹腔镜、胆道镜、十二指肠镜等)联合，结合其他科室相关技术以及中医中药、针灸等多元化治疗，改善患者预后，降低病死率。

伦理学声明：本例报告已获得患者知情同意。

利益冲突声明：所有作者均声明不存在利益冲突。

作者贡献声明：陈旭负责资料分析，撰写论文；李伦旭、祁冰、张庆凯、张桂信参与收集数据，修改论文；李爽、尚东负责拟定写作思路，指导撰写文章并最后定稿。