儿童肺曼氏裂头蚴病1 例报告

徐言文 蔡 康 李华君 徐姗姗 杜惠敏 俞慧菊 黄丽素

上海交通大学医学院附属新华医院 新华儿童医院感染科（上海 200092）

裂头蚴病（sparganosis）是由曼氏迭宫绦虫的幼虫即曼氏裂头蚴寄生于人体后引起的寄生虫病。其寄生部位多样，最常见的是皮下（35.53%），其余为眼部（34.09%）、口腔颔面部（16.39%）、中枢神经系统（12.44%）和内脏（1.56%）[1]。肺裂头蚴病（pulmonary sparganosis）属于内脏裂头蚴病，可累及肺实质、胸膜腔、肺血管[2]，通常表现为咳嗽、咳痰、胸痛、胸闷、发热等。本文回顾分析1例肺裂头蚴病患儿的临床资料。

1 临床资料

患儿，女，13岁。江苏南通籍，既往体健。因咳嗽20 天伴胸闷、活动后气促收入院。患儿2019 年12 月3日起出现咳嗽，为阵发性连声咳，次数不多，有白色黏液痰，病程初期伴低热，无脓痰，无气促，无青紫，无头痛，无视物模糊，无皮疹。外院胸部CT（2019 年12月13日，病程第10天）提示右侧脓肿，右侧少量胸腔积液（图1A、1B），拟诊“重症社区获得性肺炎、肺脓肿”，先后予头孢曲松、拉氧头孢、阿奇霉素抗感染治疗(具体剂量及疗程不详)，症状无明显缓解。12月18日（病程第15天）电子纤维镜检查中见各级支气管黏膜充血肿胀，有较多黏性分泌物及痰栓。行支气管肺泡灌洗，支气管肺泡灌洗液（bronchoalveolar lavage fluid，BALF）细菌、真菌和寄生虫涂片与培养均阴性。经支气管肺泡灌洗治疗后患儿症状仍未见好转，咳嗽加重伴胸闷、气促，遂于12月23日收入上海交通大学医学院附属新华医院。

图1 患儿胸部CT 表现

入院体格检查：神清，精神可，咽充血，扁桃体无肿大，呼吸25 次/min，双肺呼吸运动正常，右下肺语颤减弱，未及胸膜摩擦感，右下肺叩诊实音，余肺叩诊清音。双肺呼吸音粗，右下肺呼吸音减弱，左下肺可闻及细湿啰音及痰鸣音。心腹无异常。神经系统无异常。血常规中白细胞计数（WBC）13.3×109/L，中性粒细胞73.8%，C-反应蛋白（CRP）＜8 mg/L。

患儿入院当天胸部CT 示右侧大量胸腔积液（图1C），相继予头孢哌酮钠舒巴坦钠（3 g,q8h,7天）、利奈唑胺（0.6 g,q12h,7天）、阿奇霉素（0.5 g,qd,4天）、甲硝唑(0.45 g,q8h,6天)、头孢曲松（3 g,qd,4天）联合抗感染，甲基泼尼松龙（40 mg,bid,8天）抗炎治疗。入院第3 天(12 月25 日)行胸腔闭式引流术引流出 40 mL 黄色液体，并留置引流管。胸水生化示蛋白50.6 g/L，葡萄糖4.0 mmol/L，氯104 mmol/L，白细胞计数2 101×109/L，多核占80%，细菌培养阴性。入院第6天(12月28日)复查B超示双肺未见明显积液，次日拔除引流管。病程中多次查血常规，嗜酸性粒细胞计数均在正常范围。入院第8 天(12 月30 日)复查CT又见右侧胸腔积液、右肺中叶含气空洞，同时可见特征性的寄生虫虫体征象（图1 D）。外送患儿血清及大便样本至中国疾病预防控制中心寄生虫病预防控制所，结果显示肺吸虫、曼氏裂头蚴抗体可疑阳性。追问病史，患儿发病前半年曾食用过炭烤牛蛙（可能不熟）。结合流行病史，考虑曼氏裂头蚴引起肺部感染可能性大。患儿于2020年1月8日起口服吡喹酮（3 g，tid，12天）驱虫治疗，次日患儿出现气胸，考虑由虫体受到药物刺激局部钻洞引起，予胸腔闭式引流，继续驱虫。1月21日在全麻下行胸腔镜下胸腔探查粘连松解加右中肺叶切除术，术中见胸腔明显粘连，见白色虫体样物质（图2），行活检并予组织病理学及二代测序（next generation sequencing,NGS）检查，确诊为曼氏裂头蚴感染。患儿术后恢复良好，于1月28日出院。术后继续予吡喹酮治疗（剂量同术前），15天1个疗程，间隔15 天，共服用2 个疗程。出院15 天复查胸部CT示右侧胸膜增厚，未见胸部阴影和胸腔积液，1个月后再次复查示右侧胸膜增厚较前好转。

图2 术中切除的右中肺叶

2 讨论

目前国内外临床资料完整的肺裂头蚴病报道仅30 余例,境外病例常见于东亚和东南亚国家，国内病例则主要来自浙江、上海、广东、江苏等东南沿海地区。患者各年龄段均有，但以中老年为主，儿童患者少见，这可能与饮食习惯有关。患者的流行病学史调查多诉有生肉（蛙肉、蛇肉、鸡肉、牛羊肉、蟹肉等）或内脏进食史及生水饮用史。根据既往的病例报道，肺裂头蚴病的临床表现多样且无特异性，可分为肺部症状、肺外症状和全身症状。肺部症状通常表现为咳嗽、咳痰、胸痛、胸闷、气促等；肺外症状则与裂头蚴移行的部位有关，表现为局部肿胀疼痛、皮下肿块等；全身症状有发热、盗汗、全身不适等。也有个别患者无任何症状，常规体检发现肺部结节后进一步穿刺检查后确诊。此病的胸部CT表现亦缺乏特异性，大多表现为斑片影、条索影、结节影或磨玻璃影等，部分患者的肺部病灶呈游走性改变。有1例日本病例报道在胸部CT 上观察到裂头蚴虫体在肺内穿凿游走形成的“隧道征”[3]。仅1例国内成人病例的胸部CT表现与本例患儿类似，表现为肺部高密度影病灶上的单个类圆形影，内含有气液平[4]。

在我国，既往感染曼氏裂头蚴的途径以民间土方皮肤贴敷生蛙肉蛇肉、野外游泳等直接接触感染最为常见[5-6]，或为饮用生水，亦有因溺水吞入湖/河水感染的罕见报道[7]。现在民间土方治疗不再常见，但因为不良饮食习惯而导致裂头蚴感染的病例有所增加。近年来随着在烧烤，火锅中食用蛙肉、蛇肉等饮食文化的流行，食源性间接接触感染逐渐成为重要感染方式。寄生于蛇、蛙等第二中间宿主肌肉组织中的裂头蚴被食入后可穿过人体肠壁进入腹腔，有很强的迁徙能力的裂头蚴可再移行至全身其他部位，如脑、皮下组织、卵巢、乳房等。裂头蚴穿过横膈进入胸腔则引起肺裂头蚴病。

本例肺裂头蚴病有如下特点：①潜伏期长，患儿在接触曼氏裂头蚴近半年后才出现症状。裂头蚴病的潜伏期长短与感染方式、数量有关，敷贴感染者一般为2～10 天，食入感染者则为数月至数年不等[8]。在追问本例患儿病史时，患儿及家属回忆起发病前半年曾食用过牛蛙，提示在临床中对于怀疑寄生虫病的患者应仔细询问暴露史。②裂头蚴仅损害胸膜和肺实质，其他部位无累及。因裂头蚴可在体内移行,临床上裂头蚴病可同时累及多个脏器，如眼部和中枢。③病程中患儿外周血、胸腔积液中的嗜酸性粒细胞计数和IgE 始终正常，提示裂头蚴没有诱发机体发生过敏反应。嗜酸性粒细胞作为免疫细胞参与机体针对寄生虫的免疫反应，但在寄生虫感染患者外周血嗜酸性粒细胞升高情况随感染种类、部位而异[9]，提示不能因为嗜酸性粒细胞计数正常而排除寄生虫感染可能。④肺内影像学表现罕见。本例患儿肺部可见巨大含气空洞，内有波浪样的液气平（图1E），考虑为囊肿破裂后空气进入内外囊之间，内囊漂浮在囊液中，类似于肺包虫病虫囊破裂后的“水上浮莲征”。同时见不规则条索状影，为盘绕的裂头蚴虫体。虽然本例有特征性的寄生虫影像学表现，但因为临床上少见，容易被影像科医师和临床医师忽视,同时也要与其他可以引起胸腔积液、肺空洞的疾病如细菌性肺炎、肺结核、肺肿瘤、其他肺寄生虫病等鉴别。

本例患儿入院时初步诊断为“重症社区获得性肺炎”，因影像学提示肺部感染重，入院后考虑坏死性肺炎可能。坏死性肺炎是社区获得性肺炎的一种严重并发症，以肺实质结构破坏、液化坏死形成空洞为特征,本例表现虽类似细菌性坏死性肺炎，但仍有蛛丝马迹可与之鉴别：①本例局部症状重，但一般情况较好，全身炎症反应轻，仅有WBC 和CRP 轻度升高。而细菌性坏死性肺炎患儿通常全身感染中毒症状重，有持续高热、脱水征、拒食、精神萎靡等，严重者出现脓毒症休克，同时急性期炎症指标（WBC、CRP、血沉、白细胞介素-6 等）明显升高。②抗细菌感染治疗无效。儿童坏死性肺炎的常见病原体为肺炎链球菌、金黄色葡萄球菌、肺炎支原体，其他病原体如A组链球菌、流感嗜血杆菌、铜绿假单胞菌、嗜肺军团菌、厌氧菌等亦可引起。本例予针对上述细菌敏感的抗生素联合抗感染后，肺部病灶仍持续进展。③胸部CT特征不同。本例表现为条索状、斑片状阴影，尤其是可见寄生虫虫体征象。坏死性肺炎CT 上主要表现为肺实变影基础上的多个含气或液体的薄壁空洞，肺部病灶无游走性改变。

病原体检查是肺曼氏裂头蚴病诊断的金标准，但具有一定创伤性，而血清免疫学诊断方法创伤小、特异性强，对深部组织寄生的病例是很好的检查手段，可弥补病原学和影像学诊断的不足。但裂头蚴抗原与肺吸虫、血吸虫、华支睾吸虫等其他寄生虫血清存在交叉反应[1]，本例患儿血寄生虫抗体也显示肺吸虫与曼氏裂头蚴均阳性，提示血清免疫学检测也具有一定局限性。近年来不断成熟的NGS技术，为临床上感染性疾病的病原学精准诊断提供了一个新的方向，尤其在临床不典型或常规检查不能明确的情况下。本例综合考虑患儿的临床表现、流行病学史、影像学表现、免疫学检查，临床诊断为肺裂头蚴病，之后的病理结果和NGS结果则进一步明确了诊断。

手术完整摘除虫体是最有效的治疗方式。在目前很多文献报道中，病变部位位于浅表或脑部的曼氏裂头蚴病主要采取手术治疗，肺裂头蚴病则大部分采用药物治疗。吡喹酮是治疗裂头蚴病的首选药物，可引起虫体挛缩。本例采用药物和手术联合治疗是因为在药物治疗次日发生气胸，考虑是虫体受药物刺激引起。因胸腔闭式引流持续有气体引出，最终在胸腔镜下切除右中肺叶，随访中未发现有复发迹象。

总之，肺裂头蚴病临床上罕见，临床表现也缺少特异性，容易导致漏诊、误诊。临床医师要提高对于此类寄生虫病的认识，当患者的临床表现、实验室检查、影像学表现不能用常见感染解释时，则要考虑寄生虫感染的可能。