经肛穴肛门成形术治疗女婴肛门闭锁直肠前庭瘘的效果

李亚萍，杨合英，李延安，耿培硕，丁 一，常新捷，祝永康，高如月

郑州大学第一附属医院小儿外科 郑州 450052

先天性肛门直肠畸形(congenital anorectal malformation,AAM)发病率1/5 000～1/1 500，占消化道畸形首位。该病类型繁多，女性患儿中大多数合并有瘘管，其中直肠前庭瘘(rectovestibular fistula,RVF)是女性最常见的肛门直肠畸形[1]。手术是唯一有效的治疗手段。RVF有多种手术矫治方法，但是Pena描述的后矢状入路肛门成形术(posterior sagittal anorectoplasty,PSARP)和Okada引入的前矢状入路肛门成形术(anterior sagittal anorectoplasty,ASARP)仍然是目前最常用的技术[2-4]。为减少术后并发症，减小手术对会阴体的损伤，我们近年针对RVF多采用经肛穴肛门成形术(transanal acupoint anorectoplasty，TAARP)。本研究对接受TAARP或ASARP的61例肛门闭锁RVF患儿的临床资料进行了总结，结合文献，探讨TAARP治疗肛门闭锁RVF的临床价值。

1 临床资料

1.1一般资料2012年1月至2017年1月，我院收治肛门闭锁RVF患儿61例，均为女性。其中26例接受TAARP，手术年龄为100(98，123) d；直肠盲端至正常肛门位置的距离(直肠盲端高度)8～28(17.8±6.1) mm；2例合并泌尿生殖系统畸形，2例合并脐疝。35例接受ASARP，手术年龄为120(78，178) d；直肠盲端高度8～25(18.7±4.9) mm；1例合并先天性心脏病，1例合并泌尿生殖系统畸形，1例合并腹股沟斜疝。两组手术年龄(t=0.045，P=0.097)及直肠盲端高度(t=0.390，P=0.698)差异无统计学意义。

1.2术前评估经瘘口行大肠气钡双重造影，于肛门切迹处放置钡块作为标记物，测量标记物距离直肠盲端的距离。

1.3手术方法①TAARP组：麻醉后，取截石位，悬吊双腿，留置尿管。于正常肛门切迹处行电刺激仪检测，准确标记肛门位置，纵向切开肛穴皮肤，电刀切开皮下组织，以括约肌为中心向深部钝性分离至直肠盲端。组织钳夹持直肠盲端并向瘘口处游离，接近瘘口处切断直肠瘘管后壁，向瘘口两侧及前壁游离1周，离断瘘管两侧壁及后壁。游离直肠前壁，小心分离直肠和阴道共壁，避免损伤阴道，沿直肠周围向深部游离使直肠可无张力下拉至肛门口，游离长度2.0～4.5 cm。瘘口处5/0可吸收线缝合1～2针，并将原瘘管处软组织封闭。劈开直肠瘘管，使之口径与肛门大小相当，用1号丝线将直肠浆肌层固定于肛门皮下组织4针，将直肠切缘与皮肤切缘对合，4/0可吸收线间断缝合。成形之肛门可通过小指。留置外绕凡士林纱布的肛管。②ASARP组：操作同陈亚军等[5]的描述。

1.4观察指标记录术后1周切口感染情况；术后6个月黏膜脱垂、肛门狭窄、直肠回缩等并发症发生情况；根据Krickenbeck国际评分[6]，对患儿术后2 a排便功能进行评估。

1.5统计学处理采用SPSS 17.0进行统计学分析。两组手术年龄的比较采用秩和检验，直肠盲端高度、手术时间、术后住院时间的比较采用两独立样本的t检验，术后并发症发生率、排便功能的比较采用χ2检验，会阴体相关并发症发生率的比较采用确切概率法，检验水准α=0.05。

2 结果

61例患儿均顺利出院。两组手术时间差异无统计学意义，TAARP组术后住院时间短于ASARP组，见表1。TAARP组术后会阴体均顺利恢复解剖结构、外观正常。ASARP组28例会阴体愈合良好；7例发生会阴体相关并发症，其中感染3例，裂开1例，瘢痕形成3例。ASARP组会阴体相关并发症发生率高于TAARP组(P=0.017)。

表1 两组手术时间、术后住院时间的比较

两组患儿均无瘘管复发。TAARP组术后1周发生伤口感染1例，术后半年黏膜脱垂1例、肛门狭窄1例，并发症总发生率11.5%(3/26)；ASARP组术后1周发生伤口感染4例，术后半年黏膜脱垂2例，肛门狭窄2例，直肠回缩1例, 并发症总发生率25.7%(9/35)；两组并发症总发生率差异无统计学意义(χ2=1.897，P=0.168)。

3 讨论

治疗肛门闭锁RVF的手术方式有多种，既往我们多采用ASARP及瘘管后移肛门成形术治疗女婴肛门闭锁RVF。ASARP术野清晰，但须劈开从瘘口至肛门的会阴体[7]，会阴体切口距肛门及尿道近，易被尿液及大便污染，术后易发生感染，感染重者会阴体可能出现裂开，愈合后出现瘢痕，甚至出现肛门阴道脊短小。瘢痕体质患儿会阴体瘢痕更为明显，影响远期会阴体功能。瘘管后移肛门成形术不须劈开会阴体，但在经瘘口游离瘘管及直肠的过程中，不可避免地扩大了切口以获得游离瘘管及直肠所需空间，且暴露差，易损伤阴道后壁。TAARP切口位于肛穴，使用肛门牵开器后可充分暴露，经肛穴游离瘘管及直肠盲端，于瘘口处完全离断瘘管后，以组织钳夹持离断的瘘管末端，便可直视下分离直肠和阴道共壁，减少阴道损伤风险。相对于瘘管后移肛门成形术，TAARP瘘口不被扩大，仅需间断缝合1～2针。相对于ASARP，TAARP保留了肛门切口与瘘口之间的皮肤及会阴体，降低感染发生率，避免会阴体瘢痕形成，将手术创伤降到了最小。

会阴体，或称会阴中心腱，是会阴深面的一个腱性结构，许多会阴肌附着于此，可协调加强盆底，有较大的韧性[8]。完整的会阴体具有多种功能：锚定肛门直肠，锚定阴道，提供阴道和直肠之间的物理屏障[9]。会阴体不健全可能会影响卫生护理、性功能及分娩方式等[10]。会阴体的损伤与尿失禁、大便失禁及盆腔器官脱垂有密切关系。做过肛门成形术的患儿可能会出现一些妇科问题,需要后续手术干预，如获得性阴道狭窄，尿道阴道瘘、直肠阴道瘘、会阴体不足或缩短，多与术后会阴体并发症有关，在育龄妇女中，会阴体异常可导致阴道分娩时会阴撕裂程度增加[11]。故恢复女婴会阴外观及功能至关重要。本研究中TAARP组26例术后会阴体均顺利恢复解剖结构，外观正常。2例瘢痕体质患儿肛周见明显瘢痕形成，但因该术式未损伤会阴体，不影响会阴体外观结构。ASARP组7例发生会阴体感染、裂开、瘢痕形成等并发症。

肛门成形术后便秘、污粪是最常见且影响患儿生活质量的并发症[12]。本研究中两组患儿排便功能评分均为优，便秘、污粪程度较轻，无3级便秘、污粪患儿。文献[13-15]显示中低位肛门直肠畸形术后污粪发生率为5.5%～16.4%，便秘发生率为7.9%～22.1%，本研究中两组患儿污粪、便秘发生率均处较低水平。术后仅1例ASARP组患儿因瘢痕体质导致瘢痕增生严重、肛门狭窄、排便困难，须二次手术；余便秘、污粪患儿通过饮食调节、规律扩肛、生物反馈治疗[16]后，均获得不同程度的改善，尤其是污粪次数多的患儿，通过规律的生物反馈治疗，症状得到明显缓解。

TAARP适用于常见的肛门闭锁RVF、盲袋明显、直肠盲端高度小于2.5 cm的患儿。对于盲袋不明显、直肠呈管状狭窄、直肠盲端高度大于2.5 cm的患儿，ASARP更具有优势，会阴体劈开后暴露更清晰，更易游离直肠。对于Currarin三联征患儿，应采取PSARP，彻底切除骶前肿物、肛门直肠成形。手术宜在患儿3个月左右进行，此阶段麻醉风险比新生儿期降低，母亲可有足够的时间适应角色，在术后给予患儿更好的照顾。患儿3～4个月开始添加辅食，大便性状随饮食结构变化而改变，若手术时间过晚，患儿可出现排便困难甚至继发性巨结肠，建议手术年龄不超过半岁，本研究中两组患儿手术年龄差异无统计学意义，且均不超过半岁。

综上，相比ASARP，采用TAARP治疗女婴肛门闭锁RVF没有明显增加手术难度及手术时间，会阴体相关并发症发生率低，术后可获得较好的排便功能，达到排便控制的首要目的，更突出的是患儿会阴体恢复良好。该术式具有微创、并发症较少、预后好、住院时间短、会阴体外观恢复佳的特点，是一种安全可行的方法，但需掌握其适应证，远期效果还有待于进一步随访。