肺叶间包虫囊肿术后支气管胸膜瘘3例并文献复习

张海平 孙清超 邓彦超 张铸 张昌明 伊力亚尔·夏合丁

肺叶间包虫囊肿术后支气管胸膜瘘3例并文献复习

张海平 孙清超 邓彦超 张铸 张昌明 伊力亚尔·夏合丁

包虫病(Hydatidosis),又名棘球蚴病(Echinococcosis),是我国西北牧区常见的一种人兽共患型寄生虫病。在人体各组织脏器中，胸膜肺包虫病的发病率约为12.24-26%，仅次于肝脏[1]。与肺叶内的包虫囊肿相比，位于肺叶间的包虫囊肿往往累及两个甚至多个肺叶，也更容易累及肺门血管，处理相对困难，术后并发症较多。新疆医科大学第一附属医院从2009年1月到2015年6月收治原发于肺叶间的包虫囊肿患者11例，行手术治疗后有3例发生不同程度的支气管胸膜瘘，支气管胸膜瘘的发生率远高于其他部位的胸膜肺包虫手术，现将患者的临床资料整理报道，并进行相关文献复习，为该类疾病的诊治提供参考。

病例资料

例1 女，38岁，汉族，因“咳嗽伴胸闷两月余”来院。患者两月前无明显诱因出现刺激性干咳，无咯血，无发热，无粉皮样物咳出；病程中伴有活动后胸闷不适，自行口服“阿莫西林胶囊”治疗效果欠佳。患者无吸烟史，久居新疆阿克苏地区。外院胸部CT提示，右侧胸膜腔囊性病灶，占据右侧胸腔1/2以上容积，囊壁较厚，囊液密度均一(见图1)。血液包虫抗体阳性。查体：右肺呼吸音明显减弱，叩诊呈浊音，颈部、腋窝等浅表淋巴结未触及肿大，诊断考虑右侧肺包虫囊肿，准备完善后于胸外科行手术治疗。术中见右侧胸腔巨大囊性肿物，主体位于右肺斜裂、水平裂交汇处，右肺上叶、下叶、中叶均受累。遂予患者行“包虫内囊穿刺摘除术”。10%高渗盐水浸泡残腔，充分打开包虫外囊囊腔，右肺上叶可见多处支气管瘘口，使用中线“U”形缝闭，水试验未见明显漏气，留置下方胸管一根后关胸、结束手术。术后48小时复查胸片肺膨胀良好，继续观察24小时胸管无明显排气、排液，遂拔除胸管出院。术后第18日，患者开始出现发热，体温39.0℃，并伴胸闷、咳嗽，左侧卧时咳嗽明显，偶有稀薄液体咳出，复查胸部CT显示术区含气囊腔，内可见气液平(见图2)。考虑支气管胸膜瘘发生，遂急诊行右侧胸腔闭式引流术，术后排出多量气体及黄色、浑浊积液，并积极抗炎、化痰等对症处理，治疗1周后患者体温恢复正常，予患者再次开胸探查。术中可见此前缝闭的支气管瘘口周围有渗液浸泡，未能愈合，持续漏气。清理术野坏死、污秽物，反复大量盐水冲洗胸腔及术野，小心缝合支气管瘘口。留置叶间术区引流管一根、胸腔引流管一根后结束手术。术后患者胸管仍有轻度漏气，反复低热、咳嗽、咳痰，胸片显示右侧胸腔包裹、分隔的积液、积气，予患者保持引流通畅，抗炎、化痰等对症处理，治疗3周后病情平稳，患者带管出院，出院1月后胸管停止漏气，但仍有少量脓液排出，遂剪断胸管，按时换药并逐步退管(每5天左右胸管向体外拔1cm)，开始退管两月后伤口愈合，复查胸部CT显示右侧胸廓变小，术区可见多发斑片、索条影(见图3)。

例2 男，17岁，汉族，以“咳嗽伴胸痛3月”为主诉入院。患者3月前无明显诱因开始出现咳嗽，偶有少量白色粘痰，无发热，无粉皮样物咳出；病程中偶感胸痛不适，为钝痛，可耐受，活动时明显，休息后可略缓解。未予特殊重视及处理。参加学校体检时胸片发现左侧胸腔椭球形肿物，边界光整，考虑良性病变，遂来院进一步诊治。入院后胸部CT提示，左侧胸腔囊性肿物，囊液密度均一，囊壁光整，考虑肺包虫囊肿。病程中患者无明显胸闷、气短；无盗汗、乏力等不适。长期生活在新疆伊犁地区。入院查体：左侧中上肺野呼吸音减弱，叩诊呈浊音，余未见特殊异常。入院后予患者积极完善相关准备行手术治疗。术中可见左侧斜裂内囊性肿物，囊肿主体位于左肺下叶，部分突入上叶，遂行“包虫内囊穿刺摘除术”，常规穿刺内囊，取出内囊皮，高渗盐水浸泡囊腔，缝闭支气管瘘口，因患者囊肿位于斜裂内，决定充分打开囊腔，以期保持引流通畅，未行外囊壁闭合，水试验未见肺明显漏气后留置胸管一根，结束手术。术后13天，患者出现剧烈咳嗽，伴发热不适，体温38.7℃，行胸片检查提示左侧液气胸，考虑支气管胸膜瘘，根据胸片及胸水超声定位，予患者放置胸腔闭式引流管一根，引出多量气体及黄色胸液，并辅以抗感染等治疗，治疗1周后复查胸片，可见胸腔仅残留少量积液、积气；考虑患者胸管仍有轻度漏气，遂嘱患者带管出院。5周后患者胸管停止漏气，亦无明显积液、积脓排出，夹闭胸管观察72小时，未见发热、胸闷等不适，遂拔除胸管，患者痊愈。

图1 A图：胸部CT横断位显示右侧胸腔囊性病灶伴右侧胸腔少量积液；B图为该病灶的冠状位CT重建图像

图2 A图：胸部CT肺窗显示术区含气囊腔，内可见气液平；B图为该病灶的纵隔窗影像

图3 A图：胸部CT肺窗显示右侧胸廓变小，可见术区斑片、索条影；B图为该病灶的纵隔窗影像

例3 患者男性，45岁，哈萨克族，以“咳嗽、咳痰两月”为主诉收住当地医院，行胸部CT检查提示右侧胸腔囊性病变，诊断考虑肺良性病变，遂于当地医院行胸腔镜辅助小切口手术治疗。手术中可见包虫囊肿位于右肺斜裂、下叶与中叶之间，高渗盐水纱布保护术野后，行包虫囊肿穿刺，抽尽囊液，打开外囊，去除内囊皮，高渗盐水浸泡残腔后缝闭支气管瘘口，留置胸管后结束手术。术后第10日，因患者发热、咳嗽、胸闷不适，复查胸片提示右侧液气胸，考虑支气管胸膜瘘，遂转来我院。入院后予患者放置胸管一根，排出大量积液、积气，且胸管漏气较重，平静呼吸亦有明显漏气，遂决定行二次手术。术中可见右肺中叶斜裂面局部多处小的支气管胸膜瘘口在膨肺时持续漏气，遂将创面楔形切除，切缘使用3-0滑线连续缝合、加固两道。术后患者胸管无明显漏气，但胸膜腔反复出现感染，予患者反复胸水培养，根据药敏抗炎对症处理，术后3周患者康复出院。

讨 论

包虫病是棘球绦虫的幼虫寄生于人体组织器官所致的寄生虫病，在我国西北牧区较为常见，肺脏是常见的受累器官，而手术是目前治疗肺包虫病唯一确切有效的方法。胸膜肺包虫的手术方式需要根据包虫大小、位置、多少、是否破裂以及病人的一般情况等进行确定。总的原则是去除病灶的同时尽量保留有功能的肺组织。许多肺包虫囊肿的外囊壁上存在有支气管瘘口，因此当包虫囊肿破裂后，部分患者可有粉皮样物(实为包虫内囊囊皮)或者水样物(实为包虫内囊囊液)咳出。肺包虫手术中，找到并且缝闭这些支气管瘘口是手术的关键步骤，否则极有可能出现术后支气管胸膜瘘，影响患者预后[2]。此外，术中取除内囊后，将残留的外囊壁(残腔)缝闭，消灭死腔，也是防止术后支气管胸膜瘘的常用方法之一。

位于肺叶间的包虫囊肿，由于位置特殊，手术处理往往较普通包虫囊肿更为复杂。首先，由于叶间裂的存在和胸膜腔负压的作用，叶间肺包虫囊肿的体积常常较大；其次，叶间肺包虫囊肿常常累及两个肺叶、甚至多个肺叶，手术创伤较大；第三，叶间裂的深处有肺动脉血管分布，如包虫囊肿侵蚀血管导致血管破裂或者手术误伤血管，可导致致命性大咯血[3]。因此，对叶间肺包虫囊肿来说，手术中缝闭支气管瘘口以及关闭残腔难度较大，风险较高，一旦损伤到肺动脉血管，将产生较为严重的不良后果。而从理论上讲，只要术中将所有支气管瘘口缝闭，且术后保持引流通畅，术野无积液、积气残存，亦可不做残腔缝闭。因此，当包虫囊肿残腔位于叶间裂时，为避免损伤肺门血管，可将包虫残腔充分打开，保持引流通畅，而不做包虫外囊壁的闭合。

查阅国内外肺包虫病相关文献，涉及叶间肺包虫囊肿的文献较少。以“包虫和支气管胸膜瘘”、“包虫和叶间”检索万方数据知识服务平台、维普期刊资源整合服务平台、中国期刊全文数据库和中国生物医学文献数据库，多数文章为概述性描述，并未详细解释发生支气管胸膜瘘的肺包虫囊肿的位置、手术方式及可能原因；以(echinococcosis OR hydatidosis OR hydatid) AND (bronchopleural fistula OR BPF)、(echinococcosis OR hydatidosis OR hydatid) AND (interlobar)检索PubMed数据库，经过筛选后有两篇文章与本文内容相关，其中一篇对叶间肺包虫囊肿和结核渗出所致的囊性病灶进行了影像学等方面的对比分析[4]；而另一篇中，Petrov D等对13例体积较大的肺叶间包虫囊肿进行了观察研究，研究者在常规肺包虫手术后，于叶间裂留置18-20号引流管进行引流，通过该项操作，可最大程度地改善肺膨胀，促进包虫外囊壁的粘连闭合，减少了残腔的形成，13例患者的平均术后住院时间为13.4天，短期和远期效果均较理想[5]。

本文3例患者在手术中均进行了水试验，未见肺漏气后才结束手术。患者术后早期恢复尚可，无发热等感染征象，术后3-5天胸管无明显漏气、排液，均已将胸管拔除，表明手术中对包虫外囊支气管瘘口的缝扎确切有效。患者在拔除胸管后6-15日内再次出现发热、胸闷等症状，胸片显示局限性的液气胸，行胸腔闭式引流术后胸管持续漏气，出现典型的支气管胸膜瘘症状，提示在其他因素的作用下，导致已经缝闭的支气管瘘口愈合欠佳，再次出现漏气症状，究其原因可能包括：首先，手术中为了避免损伤叶间裂深部走形的肺动脉血管，在缝合支气管瘘口的时候往往进针较浅、缝合组织较少，在肺组织膨胀、剧烈咳嗽、粘连牵扯时可能导致已经缝闭的瘘口裂开、漏气；其次，叶间包虫手术后，可能出现术野粘连，导致局部引流不畅，在长时间的浸泡、侵蚀下，导致原瘘口裂开或者新瘘口的形成；再者，肺包虫囊肿手术为污染较重的手术，细菌可以通过外囊壁上的支气管瘘口进入包虫内外囊之间，并随手术操作而污染整个术野，加之术野出血、渗血等易感因素，术后感染风险大，如术野局部发生感染，将影响支气管瘘口愈合，最终导致支气管胸膜瘘的发生；此外，本文例3中使用了胸腔镜辅助实施手术。虽然胸腔镜手术可大大减少手术创伤，但在视野暴露、操作角度、手术技巧、熟练程度等方面对术者仍有很大要求，术中的反复牵拉、缝合角度的限制等可能会影响支气管瘘口的闭合效果，导致术后支气管胸膜瘘的发生。

总之，叶间肺包虫囊肿是一类特殊位置的包虫囊肿，术中处理不当可能会增加术后支气管胸膜瘘发生的概率，术中对支气管瘘口确切有效的缝闭、保持术野引流通畅、防止感染等的发生等可降低支气管胸膜瘘的发生。除胸腔引流装置外，放置叶间裂引流管可能对改善术野引流有所帮助。

[1] 温浩，邵英梅，赵晋明，等.包虫病学[M].北京:人民卫生出版社,2015:247-269.

[2] 谢冬,姜格宁,费苛，等.肺切除术后支气管胸膜瘘的治疗进展[J].中华胸心血管外科杂志,2013,29(8):502-504.

[3] Ghanaati H,Shakouri Rad A,Firouznia K,et al.Bronchial artery?embolization?in?life-threatening?massive?hemoptysis[J].Iran Red Crescent Med J，2013,15(12):e16618.

[4] Ingber E.Intercurrent interlobar cystic tuberculosis effusion and echinococcosis of lungs; radiological aspects, comparison, possibilities and limitations of differential diagnosis[J].Sem Med，1955,106(13):372-376.

[5] Petrov D,Goranov E,Plochev M,et al.Operative procedure for treatment of large and oversize cysts with interlobar location in pulmonary hydatid disease[J].Khirurgiia(Sofiia)，2000,56(5-6):10-11.

10.3969/j.issn.1009-6663.2017.06.053

830054 新疆 乌鲁木齐，新疆医科大学第一附属医院胸外科

张昌明，E-mail：zhanghaipingxj@163.com

2016-06-27]