介入栓塞手术治疗额部和上睑及眶区先天性动静脉畸形1例

邹敬江　廖 选　李升红　刘宏伟（暨南大学附属第一医院整形外科，再生医学教育部重点实验室，广东 广州 510630）



介入栓塞手术治疗额部和上睑及眶区先天性动静脉畸形1例

邹敬江廖 选李升红刘宏伟
（暨南大学附属第一医院整形外科，再生医学教育部重点实验室，广东 广州 510630）

动静脉畸形(AVM)是动静脉之间存在异常交通的复杂结构的病变，通常在患者出生时即已存在,具有与身体成比例地生长、不能自发消退等特点[1-3]。由于AVM具有侵犯性的生长特点,晚期往往轻则演变成病变部位的溃疡、出血,重则危及生命,加上治疗后易复发，因此成为临床治疗中的棘手难题。近年来，随着介入技术的快速发展，为动静脉畸形治疗提供了新方法。2014年9月22日我科收治了1例额部、上睑、眶区先天性动静脉畸形患者，采用介入栓塞手术治疗后效果良好。

1　病历介绍

患者女，33岁，出生时额部有一类圆形紫红色肿块，随时间逐渐增大， 2003年5月后肿块基本稳定。2009年9月多次磕破额部后肿块迅速增大，2012年3月右侧上睑磕伤后出现大出血，随后右侧上睑和眼眶部逐渐出现蓝黑色肿物。经查体：额部、右侧上睑、眼眶部可见肿块突出于皮肤。额部肿物大小约7 cm×3 cm，右侧上睑肿物大小约1 cm×1 cm，上睑皮肤稍下垂，眶区肿胀。肿物表面微现蓝色至浅紫色，隐约可见曲张盘旋的血管，扪之柔软，边界不清，伴压痛，皮温较高，触之有搏动感及震颤,听诊有明显血管杂音。周围皮肤颜色正常。CT检查显示：等密度异常软组织膨隆，增强检查显示肿物密度明显增加并接近于邻近血管密度，回流静脉均提前显示，可见AVM内血管丛走形及分布范围。数字减影血管造影（DSA）显示：额面部可见一畸形血管团，以右侧为主，主要由双侧舌下动脉、右侧面动脉、上颌动脉及颞浅动脉供血（见图1）。利用同轴导管技术将微导管分别超选择至右侧颞浅动脉、上颌动脉、面动脉、舌下动脉及左侧颞浅动脉，再依次放置弹簧卷圈栓塞上述动脉。24 h后行额部、右侧上睑、眶区动静脉畸形矫正+局部动脉缝扎+局部皮瓣转移修复术，术中见主要供血动脉血管内血栓形成且闭塞,部分病变血管发生皱缩和缺血坏死改变，可见多处蓝紫色曲张盘旋血管团及组织。采用4号丝线结扎，最后以局部皮瓣转移缝合创面。术后2周可见额部肿物大小约2 cm×3 cm，右侧上睑肿物大小约1 cm×1 cm，眼眶部肿胀明显减退，肿物血管搏动明显减弱，患者出院。3周后返我科再次行额部、右侧上睑、眼眶动静脉畸形矫正+局部动脉缝扎+局部皮瓣转移修复术，术中见已结扎血管团供血血管病变处出现皱缩，颜色变浅，部分有缺血坏死表现，分离右侧颞浅动脉并予以4号丝线结扎，当分离头顶部血管时出现大出血，迅速止血缝合后终止手术。患者出院时额部肿胀基本消退，肿块颜色变淡，上睑、眶区仍存在少许肿胀，皮温降低，搏动感和血管杂音明显减弱。额部下方、右侧上睑、眶区经多普勒检测血流流速较慢。经随访，效果良好（图2，见封三）

图1　DSA检查(A：右侧颅面部畸形血管团，主要由双侧舌下动脉、面动脉、上颌动脉及颞浅动脉供血； B：提前显影的粗大引流静脉)

2　讨 论

先天性动静脉畸形是由大动静脉瘘和广泛的微小动静脉瘘共同构成血管畸形结构引起的异常血流动力学状态,这种畸形结构一方面会导致局部血流量增大和抗阻能力降低，促使病灶进一步扩张和发展；另一方面动静脉瘘效应导致滋养区域出现缺氧状态，使得局部组织营养和愈合能力都低下，同时缺氧还可促进新生血管形成从而加重血管畸形。这一病理基础使得畸形血管团存在异常复杂的交通供血动脉关系，不易根治。采用栓塞或手术结扎治疗后会不可避免地造成局部缺氧环境，促进血管新生，加重血管团畸形，从而引起动静脉血管畸形复发，甚至引起严重后果。大多数AVM通过介入技术或外科手术治疗或两者综合应用能获得较高控制率和治愈率，但仍缺乏较好的根治方法。

2.1AVM临床诊断颅面部软组织动静脉畸形因大多位于体表而可较容易做出诊断。如为组织深部病变，则常需借助CT、MRI、DSA影像学检查来诊断。影像学辅助AVM临床诊断时应注意：3D-CT血管造影(CTA)可以显示滋养动脉、回流静脉，能够精确反应畸形血管团大小，其不足之处在于，DSA为选择性插管，每次只对单一动脉供血的畸形血管团显影，从而导致所显示的病灶可能比实际偏小。相较之下，DSA对静脉显影时间和血流动力学状态显示方面优于CTA。

2.2AVM治疗主要包括介入治疗和外科手术治疗及两者综合应用。林晓曦等[4]根据临床表现将动静脉畸形分为静止期、扩张期和失代偿期,并推荐在不同分期使用相应的治疗方案。本例在近一段时间内虽有逐渐扩张增大的趋势，但由于尚未出现皮肤或黏膜的自发溃疡或坏死，按照上述分期，应属于扩张期，由于肿块体表面积较大，故先行介入栓塞以缩小病灶，有利于手术切除和控制并发症发生。

2.2.1AVM介入治疗栓塞材料的选择栓塞材料根据物理形态分为固态（聚乙烯醇颗粒、弹簧卷圈等）和液态（正丁基-2-氰基丙烯酸酯和无水乙醇等）。需要根据AVM不同解剖部位及血供特点选择相应栓塞材料。本例畸形血管团动静脉流量较大，依照不同畸形血管团供血动脉内径大小选择相应规格弹簧卷圈进行了栓塞。介入治疗的关键在于利用微导管尽可能接近AVM病灶（超选择性栓塞），栓塞供应血管巢末级动脉[5]并遵循由里到外的血管栓塞顺序[6]，可避免残存畸形血管团或瘘口低阻抗却高血流量导致的潜在交通动脉扩张而引起复发。

2.2.2AVM中手术治疗手术治疗中应注意切除的范围和修复方法。手术前影像学资料为手术切除范围提供依据。术前成功的介入栓塞除了可减少术中出血外，还可以减小切除的范围。修复中应注意，利用皮肤游离移植覆盖创面或切口缝合张力过大都可造成缺血环境，诱发血管新生，导致潜在动静脉瘘开放，应选择血供丰富的游离皮瓣、岛状瓣和局部皮瓣修复[7]。传统的血管结扎治疗AVM可引起更为严重的畸形血管扩张，造成严重后果[5]。本例患者由于畸形血管团范围较大、供血动脉丰富且动脉间交通关系复杂，手术无法完全切除畸形血管团及其供血动脉和分支，而手术切除后局部组织的缺氧又会促进新生血管形成从而加重血管畸形，所以很难通过一次手术达到理想效果。第2次手术中，为了进一步控制和减少动静脉畸形而再次结扎同侧颞浅动脉和头顶部畸形血管团时，术区出现了大出血，考虑到血管新生形成新的血管团结构紊乱，且管壁发育不成熟，在钳夹过程中容易撕裂、反复出血且出血量较大，可能危及性命，所以终止手术。虽然畸形血管团的变化发展引起结构紊乱，导致二次手术不能顺利切除病灶，但患者出院时颜面部动静脉畸形得到一定程度的控制：颜面部肿胀较入院时消退，肿块颜色变淡，皮温降低，波动感和血管杂音减弱，血流流速减慢。

2.3AVM治疗后随访由于目前对于动静脉畸形的治疗尚未有很好根治方法，加上有一定的复发和进展可能，术后3~6个月行CTA或DSA便于及时发现开放的潜在病灶或评估原有病灶变化情况，根据评估结果决定后续治疗方案。鉴于AVM中的畸形血管团结构复杂并会继续变化发展，临床工作中难免顺利达到预期理想治疗效果，但可在一定程度控制和缓解病情。

参考文献

［1］Mulliken JB,Glowacki J.Hemangiomas and vascular malformations in infants and children:a classification based on endothelial characteristics[J]. Plast Reconstr Surg，1982，69(3):412-422.

［2］Jackson IT,Carreño R,Potparic Z,Hussain K.Hemangiomas,vascular malformations, and lymphovenous malformations: classification and methods of treatment［J］.Plast Reconstr Surg，1993，91(7):1216-1230.

［3］Kohout MP,Hansen M,Pribaz JJ,Mulliken JB.Arteriovenous malformations of the head and neck: natural history and management［J］.Plast Reconstr Surg，1998，102(3):643-654.

［4］林晓曦,李伟,陈达,董佳生,毛青,范兴东,曹谊林,王炜.先天性动静脉畸形的新分期与治疗选择［J］.中华整形外科杂志,2003,19(5):342-346.

［5］Donnelly LF,Adams DM,Bisset GS 3rd. Vascularmalformations and hemangiomas:a practical approach in a multidisciplinary clinic［J］.AJR Am J Roentgenol，2000，174(3):597-608.

［6］Burrows PE,Laor T,Paltiel H,Robertson RL.Diagnostic imaging in the evaluation of vascular birthmarks［J］.Dermatol Clin,1998,16(3):455-488.

［7］Tark KC,Chung S.Histologic change of arteriovenous malformations of the face and scalp after free flap transfer［J］. Plast Reconstr Surg,2000,106:87-93.

DOI:10. 3969/j. issn. 1672-8521. 2016. 01. 015

基金项目：国家自然科学基金资助项目（81372065）；广州市科技信息局重大项目（201508020253）；广州省产学研项目（32714005）；暨南大学科研培育与创新基金青年基金（21614310）

通讯作者：刘宏伟，主任医师（E-mail：liuhongwei0521@hotmail.com）

收稿日期：（2016-02-06）