右肾上腺淋巴管瘤1例

孟 杰 李海波 李超志

右肾上腺淋巴管瘤1例

孟 杰 李海波 李超志

肾上腺淋巴管瘤;诊断;治疗

肾上腺淋巴管瘤(adrenal lymphangioma，AL)属于肾上腺良性肿瘤之一，AL发病机制尚不清楚，其明确诊断需要病理检测的支持，其他的影像学检查不能明确诊断。我院2013年12月12日收治1例AL患者，经积极治疗后，随访至今，疗效满意。

1 病例资料

患者，男性，29岁，间断性右上腹胀痛不适2个月，加重1周入院。查体:血压115/70 mmHg，一般体格检查尚无明显异常。实验室检查:血、尿常规、血生化(肝、肾功能、电解质)均未有明显异常;内分泌激素相关检测:血管紧张素Ⅱ、24 h尿香草基扁桃酸、血皮质醇、肾素、醛固酮、儿茶酚胺、17－羟皮质类固醇、17－酮类固醇也未有明显升高。泌尿系彩色多普勒彩超示:右肾上腺区域见约2.0 cm×3.1 cm囊性肿物，边界清晰，并可见数个钙化影。肾上腺CT(平扫+增强):右侧肾上腺见结节状低密度影，边界清楚，大小约3.0 cm×1.8 cm，CT值约21 HU，其内多发斑点状钙化灶，增强扫描病灶未见明显强化，考虑右肾上腺占位(考虑良性病变，结核待排)，左侧肾上腺形态及密度未见明显异常，见图1。2013年12月16日在全麻下行后腹腔镜右肾上腺切除术，术中见右肾光滑，其上极肾上腺组织内有一囊性肿物，呈球形，包膜完整，大小约3.5 cm×1.5 cm，肾上腺下级、外侧仍有肾上腺组织。顺利切除囊性肿物，取出切开肿物组织，其内为无色水样透明液体，壁较薄且光滑，有少量“米粒样”组织。术后恢复良好，伤口Ⅰ期愈合。术后病理提示肾上腺部位囊性组织中1个AL，见图2。术后随访8个月未见复发。

2 讨论

肾上腺囊性病变是非常罕见的，其发现主要是在放射学检查或手术无关的其他原因检查中偶然确认的。在尸体解剖中，其发病率为0.064% ～0.180%［1］。肾上腺囊肿虽位于肾上区域，但其可刺激肾脏、脾脏和胰腺囊肿。尽管现今的影像技术的已经有了进一步的发展，但肾上腺囊肿的来源在某些情况下仍然无法区分［2］。

有文献报道［3］淋巴管瘤以小儿为主，在成人中发病率低，并且大于50%的淋巴管瘤患者是先天性的原因导致的，约90%的淋巴瘤患者在2岁前发病，男女发病率未有明显的统计学差异。对于AL的机制，目前文献报道［4］主要有4种学说。淋巴管发生形态变化:肾上腺淋巴管在胚胎发育时，未能与其他淋巴系统相通，导致其自身发生囊性改变。淋巴管阻塞:特别是各种原因导致的淋巴管炎症纤维化，致使淋巴回流障碍，从而引起淋巴管扩张，产生囊性改变。淋巴管损伤:肾上腺的各种损伤(主要为外伤和邻近区域手术)，引起其淋巴液引流不通畅，亦可引起该疾病。④各种理化因素导致的淋巴管闭锁:部分淋巴管闭锁，淋巴液引流不通畅，引起扩张形成。

早期AL患者的病史、体征、症状及内分泌检查项目未有明显的特征，因此其诊断主要方法仍为影像学检查。影像学检查主要有彩超、CT和MRI。彩超主要表现为无回声的囊性改变，呈多房或单房，房内可有分隔，囊肿边界清晰，形态多为不规则形或类圆形，部分囊壁可出现钙化，钙化多考虑为感染导致［5，6］。三维彩超扫描直径在1 cm以上的囊肿，更为准确。

目前，对AL患者的治疗可参照肾上腺偶发瘤的治疗指南。肾上腺偶发瘤的治疗［7］主要根据患者有无内分泌检查异常和影像学上的良恶性。目前推荐手术治疗的适应证为:有内分泌异常者、肿瘤直径＞4 cm者和可疑恶性者。可选择手术治疗的适应证:肿瘤直径直径＜4 cm，无内分泌异常者。对于基础条件较差的AL患者，手术风险较大，多采取保守治疗，可在B超引导下行穿刺抽吸术，但该方法治疗后，AL的复发率较高［8］。

近年来，腹腔镜下肾上腺切除术国内外报道越来越多，其具有创伤小、出血量少、术后恢复快、住院时间短等优点，已成为首选的治疗方法。本例患者行腹腔镜下肾上腺切除术，术后恢复良好且无并发症。AL一般预后较好，本例随访至今无复发。但由于病例较少，且没有大样本、多中心的病例资料，其远期情况仍有待于进一步观察。

［1］Akand M，Kucur M，Karabagli P，et al.Adrenal lymphangioma mimicking renal cyst:a case report and review of the literature［J］.Case Rep Urol，2013，91(2):245 －248.

［2］Schlittler LA，Dallagasperina VW，Carlotto JRM，et al.True adrenal cyst mimicking renal cancer in a young woman:a case report［J］.Cases J，2009，2(1):7351 － 7351.

［3］Okazaki T，Iwatani S，Yanai T，et al.Treatment of lymphangioma in children:our experience of 128 cases［J］.J Pediatr Surg，2007，42(2):386 －389.

［4］Giguere CM，Bauman NM，Smith RJ.New treatment options for lymphangioma in infants and children［J］.Ann Otol Rhinol Laryngol，2002，111(12):1066 －1075.

［5］崔兰兰，刘荣波，徐香玖，等.淋巴管瘤的 CT影像学特征与临床病理分析［J］.兰州大学学报:医学版，2012，38(4):50－54.

［6］杨翔，徐振宇，周文泉，等.肾上腺海绵状淋巴管瘤一例［J］.江苏医药，2012，38(3):363 －364.

［7］那彦群，叶章群，孙光，等.中国泌尿外科疾病诊断治疗原则［M］.北京:人民卫生出版社，2011:405.

［8］Tagge DU，Baron PL.Giant adrenal cyst:management and review of the literature［J］.Am Surg，1997，63(8):744 －746.

10.3969/j.issn.1000 －0399.2015.05.039

230031 安徽合肥 中国人民解放军第105医院泌尿外科

李海波，lihaibo105@sina.cn

(2014－12－20收稿 2015－03－10修回)