骨盆良性肿瘤 201 例流行病学分析

金韬 刘巍峰 邓志平 李远 牛晓辉

骨盆良性肿瘤 201 例流行病学分析

金韬 刘巍峰 邓志平 李远 牛晓辉

目的分析骨盆良性肿瘤的流行病学特征及影像学特点，提高对骨盆良性肿瘤的认识及疾病的诊断水平。方法回顾北京积水潭医院肿瘤科 1958 年 7 月至 2011 年 10 月收治的 201 例骨盆良性肿瘤患者资料，记录患者的年龄、性别，分析骨盆肿瘤的好发年龄、性别比例；回顾病理资料，确定肿瘤的病理类型；影像资料由两位高年资骨肿瘤专科医生阅片，确定肿瘤的解剖部位、影像学特点；综合上述资料按性别、年龄、肿瘤类型、发生部位、影像学特点进行统计，分析各骨盆良性肿瘤的流行病学特点。结果男 114 例，女 87 例，男∶女为 1.31∶1；发病年龄 5～72 岁，中位年龄 28.0 岁，平均 30.1 岁。20 岁以下病例 58 例 ( 28.86% )，21～30 岁 52 例 ( 25.87% )，31～40 岁 54 例 ( 26.87% )， 41～50 岁 21 例 ( 10.45% )，50 岁以上 16 例 ( 7.96% )。较多见的有骨巨细胞瘤 59 例，骨软骨瘤 53 例，单纯性骨囊肿 17 例，动脉瘤样骨囊肿15 例，骨纤维结构不良 14 例，软骨母细胞瘤 13 例。髋臼周围为肿瘤好发部位，骨巨细胞瘤及动脉瘤样骨囊肿具有较强侵袭性，易累及多个分区。结论骨盆良性肿瘤好发于 40 岁以下人群，好发于髋臼周围。综合流行病学情况及影像学研究有利于疾病的早期诊断和鉴别诊断。

骨盆；盆腔肿瘤；流行病学研究；病理状态，解剖学

骨盆肿瘤约占全身原发骨肿瘤的 4% 左右。其位置深在，解剖复杂，组织来源及病理分型多样，临床诊断及治疗存在一定困难。对大样本骨盆肿瘤病例进行年龄、性别、发病部位、各种肿瘤分布、影像学特点的流行病学分析有利提高对疾病的认识和诊断水平。1958 年 7 月至 2011 年10 月，我科共收治资料完整的骨盆肿瘤 798 例，其中良性肿瘤 201 例，原发恶性肿瘤 384 例，转移癌213 例。本研究总结分析 201 例骨盆良性肿瘤，现报告如下。

资料与方法

一、一般资料

本组 201 例均经临床、影像、活检或手术病理确诊。对复发病例不做重复计算。依据 WHO 骨与软组织肿瘤的组织学分类 ( 2002 年 ) 进行分析讨论。

二、研究方法

整理病例资料，记录患者的年龄、性别，分析骨盆肿瘤的好发年龄、性别比例；回顾病理资料，确定肿瘤的病理类型；影像资料由两位高年资骨肿瘤专科医生阅片，确定肿瘤的解剖部位、影像学特点；综合上述资料按性别、年龄、肿瘤类型、发生部位、影像学特点进行统计，分析各骨盆良性肿瘤的流行病学特点。

结 果

一、骨盆良性肿瘤患者的性别、年龄分布

201 例中，男 114 例，女 87 例，男∶女为1.31∶1。发病年龄 5～72 岁，中位年龄 28.0 岁，平均 30.1 岁。20 岁以下病例 58 例 ( 28.86% )，21～30 岁 52 例 ( 25.87% )， 31～40 岁 54 例 ( 26.87% )，41～50 岁 21 例 ( 10.45% )，50 岁以上 16 例 ( 7.96% ) (图1 )。

二、骨盆良性肿瘤的病理学特点

201 例中，骨巨细胞瘤 59 例，其次为骨软骨瘤 53 例，单纯性骨囊肿 17 例，动脉瘤样骨囊肿 15 例，骨纤维结构不良 14 例，软骨母细胞瘤13 例。其它包括朗格汉斯组织细胞增多症 9 例，骨血管瘤 8 例，骨样骨瘤 7 例，骨良性纤维组织细胞瘤 3 例，骨脂肪瘤 1 例，骨瘤 1 例，骨促结缔组织增生性纤维瘤 1 例 (图2 )。

三、骨盆良性肿瘤的发生部位按与临床关系最密切的肿瘤发生部位分析

I 区肿瘤 79 例，骨软骨瘤最为常见，为 35 例，其次为骨巨细胞瘤 15 例，单纯性骨囊肿及骨纤维结构不良也较为常见，均为 8 例。II 区肿瘤 14 例，发病前三位为骨软骨瘤、骨巨细胞瘤及软骨母细胞瘤，分别为 5 例，3 例及 2 例。III 区肿瘤 29 例，其中骨软骨瘤 17 例，骨巨细胞瘤及软骨母细胞瘤各 2 例。I＋II 区肿瘤 24 例，最常见的为单纯性骨囊肿 6 例，动脉瘤样骨囊肿 5 例，骨纤维结构不良4 例。I＋IV 区肿瘤 9 例，其中 8 例为骨巨细胞瘤，1 例为动脉瘤样骨囊肿。II＋III 区肿瘤 34 例，最常见的为骨巨细胞瘤 20 例，动脉瘤样骨囊肿 6 例，软骨母细胞瘤 3 例。I＋II＋III 区 10 例，其中骨巨细胞瘤为 7 例，动脉瘤样骨囊肿、软骨母细胞瘤各1 例。I＋II＋III＋IV 区 2 例，动脉瘤样骨囊肿及骨巨细胞瘤各 1 例 (表1 )。

表1 骨盆良性肿瘤的发病部位分布Tab.1 Distribution of benign pelvic tumors by location

四、骨盆良性肿瘤的一般影像学特点

本组骨盆各良性肿瘤，骨软骨瘤为生长于骨外的病变，其余各肿瘤均为骨内病变。在 X 线上，部分软骨母细胞瘤影像学上可见软骨基质钙化影，骨样骨瘤、骨瘤表现为骨内成骨病灶，骨巨细胞瘤、单纯性骨囊肿、动脉瘤样骨囊肿等表现为溶骨型骨改变。

五、各常见骨盆肿瘤的临床特点

1. 骨巨细胞瘤：本组骨巨细胞瘤 59 例，男23 例，女 36 例，平均年龄 37 岁。共有 34 例发生于髋臼周围。39 例肿瘤侵犯两个或两个以上分区。其影像学表现为溶骨性骨改变，易呈“皂泡状”改变；病灶破坏边缘，有筛孔状改变，边缘硬化不明显。16 例肿瘤巨大，突破骨皮质，累及多骨，其中7 例肿瘤同时累及髂骨、髋臼及耻坐骨，8 例肿瘤突破骶髂关节，累及骶骨，1 例肿瘤同时累及同侧的髂骨、骶骨、髋臼、耻骨、坐骨，病灶边缘不清，在增强 CT 中，病变强化明显。

2. 骨软骨瘤：本组骨软骨瘤 53 例，男 40 例，女 13 例，平均年龄 27.6 岁。该病好发于髂骨，为35 例，其次为耻、坐骨，为 17 例，无多个分区受累。其影像学表现为骨皮质外表面的骨性突起，具有肿瘤皮质与宿主骨皮质相连，肿瘤髓腔与宿主骨髓腔相通。

3. 单纯性骨囊肿：本组单纯性骨囊肿 17 例，男10 例，女 7 例，均为单发病变，平均年龄 29.8 岁。17 例病例中，14 例发生于 I 区或 I 区＋II 区。其影像均表现为边界清楚的溶骨病变，部分有边缘硬化，部分病例可出现较为明显的骨膨胀。CT 值提示为液性，病变强化不明显。

4. 动脉瘤样骨囊肿：本组动脉瘤样骨囊肿15 例，男 10 例，女 5 例，平均年龄 21.1 岁。15 例病例中 13 例发生于髋臼周围。均表现为溶骨破坏及膨胀生长，可出现液平。14 例侵犯两个或两个以上分区，呈“皂泡样”改变，病灶内可见骨小梁状间隔，边缘菲薄。在 CT 及 MRI 中，病变有强化，表现出明显的液-液平面。

图1 201 例骨盆良性肿瘤的年龄分布Fig.1 Age distribution of 201 patients with benign pelvic tumors

图2 201 例骨盆良性肿瘤的发病比例Fig.2 Incidence rates of 201 patients with benign pelvic tumors

5. 骨纤维结构不良：本组骨纤维结构不良14 例，男 3 例，女 11 例，平均年龄 29.7 岁。病灶好发于髂骨或髋臼周围，8 例侵犯髂骨，6 例累及以髋臼为中性的两个或以上分区。所有病灶呈囊状透光区及膨胀性生长，部分出现“磨砂玻璃样”改变，边缘有薄层硬化，骨皮质多较完整。

6. 软骨母细胞瘤：本组软骨母细胞瘤 13 例，男 5 例，女 8 例，平均年龄 22.8 岁。其好发部位呈髋臼旁分布。5 例累及两个或两个以上分区。其影像学表现为边界清楚的类圆形或椭圆形的溶骨性病灶，可有薄层的硬化缘，在 X 线片上肿瘤内钙化灶表现不明显，但在 CT 中可见到典型的瘤内钙化灶。

7. 朗格汉斯细胞组织细胞增多症：本组朗格汉斯细胞组织细胞增多症 9 例，男 7 例，女 2 例，平均年龄 27.4 岁。好发于髋臼或靠近髋臼的区域。病灶表现为圆形或椭圆形溶骨破坏，进展迅速，边界不清，部分病灶周围有菲薄的硬化带，但在 CT 及MRI 中均未见周围软组织肿块。

8. 骨血管瘤：本组骨血管瘤共 8 例，男女各4 例，平均年龄 35 岁。8 例病例中，4 例发病于髋臼周围。在 X 线中病灶表现为边界清楚的溶骨型骨改变，病灶内可见点状致密影，边缘轻度硬化。典型的网格状骨小梁并非常见，本组病例仅有 3 例较典型。CT 表现较 X 线更为典型，在增强 CT 中，病灶强化明显。

9. 骨样骨瘤：本组骨样骨瘤 7 例，男 6 例，女1 例，平均年龄 17.9 岁，所有患者均表现为局部疼痛。好发于髋臼周围，7 例病例中，5 例位于髋臼，1 例位于髂骨，1 例位于耻骨。病灶表现为圆形或椭圆形透亮区，6 例直径＜1 cm，1 例直径 2 cm，CT 可显示肿瘤中央有骨化致密影，周围有环形硬化带，较 X 线更为明显。

讨 论

1. 骨盆良性肿瘤的发病概况：骨盆肿瘤约占全身骨肿瘤 4% 左右[1]。Unni 等[2]报道其恶∶良性肿瘤比例约为 2.4∶1。我科收治的骨盆原发肿瘤的恶∶良性肿瘤比例为 1.91∶1。基本与其一致。本组骨盆良性肿瘤的发病率依次为：骨巨细胞瘤、骨软骨瘤、单纯性骨囊肿、动脉瘤样骨囊肿、骨纤维结构不良、软骨母细胞瘤。Unni 等[2]报道为：骨软骨瘤、骨巨细胞瘤、软骨母细胞瘤、骨样骨瘤及骨母细胞瘤。本组与其基本一致，但本组病例骨巨细胞瘤比例高于 Unni 组。

2. 骨盆良性肿瘤发病的年龄分布：本组 40 岁以下的患者 164 例，占总数的 81.6%。骨巨细胞瘤好发于 30～40 岁，这与 Unni 等[2]的报道一致。而软骨母细胞瘤、骨样骨瘤、动脉瘤样骨囊肿则在20 岁左右好发，Dahlin 等报道，60% 左右的软骨母细胞瘤发生于 10～20 岁，约 76% 的骨样骨瘤发生于 5～24 岁；Rapp 等[3]及 Dahlin[4]均报道约 80%的动脉瘤样骨囊肿患者在 20 岁以内，本组数据与其报道均较一致。单纯性骨囊肿平均年龄 29.8 岁，高于文献报道，可能因本组只统计骨盆病例，而骨盆骨囊肿好发于 20 岁以上的患者[5]。朗格汉斯组织细胞增多症、骨纤维结构不良好发于 30 岁左右，均高于文献报道的平均年龄，可能因部分年幼患者就诊于小儿骨科有关。Moreno 等[6]报道，骨血管瘤多发于 30～50 岁，本组中该病平均年龄 35 岁，与文献一致。骨软骨瘤症状稳定，统计其发病年龄多与患者就诊时间密切相关，故而其发病年龄对疾病诊断意义不大。

3. 骨盆良性肿瘤的好发部位：本组 201 例中，各骨盆良性肿瘤的发病部位呈以髋臼为中心的分布，部分骨巨细胞瘤发生于骶髂关节附近。可能因骨盆中的髋臼及骶髂关节是相当于长骨干骺端的部位，各肿瘤易在该区域发病[7]。

4. 常见骨盆肿瘤的临床特点：骨巨细胞瘤好发于长骨的干骺端，偶见于扁平骨，约 5% 发生于骨盆[2]。其影像多表现为溶骨性破坏，周围有成熟皮质骨壳包绕，大的病灶可向骨皮质膨胀，呈皂泡样改变，可突破骨皮质至周围软组织内。在本组病例中，骨巨细胞瘤表现为较强的侵袭性，部分肿瘤病灶巨大，呈膨胀性生长，边缘不清，可突破关节累及多个分区。动脉瘤样骨囊肿在长骨及脊柱中多见，占总数约 60%～70%。骨盆区发病相对少见。在骨盆中，该病亦表现出较强的侵袭性，本组有 1 例病灶突破骶髂关节，累及骶骨及髂骨；1 例同时累及髂骨、髋臼及坐骨；1 例同时累及髂骨、骶骨、髋臼、耻骨及坐骨。病灶较大，表现为明显的膨胀性溶骨性病灶，类似于骨巨细胞瘤的“皂泡样”改变，但病灶内可见液平。在血管造影中，其病灶周围出现较少的血管，区别于骨巨细胞瘤大量的肿瘤血管。单纯性骨囊肿在 20 岁以内多见于管状骨，而＞20 岁的患者中，该病好发于髂骨 ( 2% )及跟骨[5]。本组 17 例中，15 例发生于髂骨或靠近髋臼的髂骨部，影像均较为典型。骨纤维结构不良多见于长骨，本组骨盆病例中，其好发于髂骨或靠近髋臼的髂骨区，I 区及 I 区＋II 区病例占 12 例。影像表现为骨膨胀性生长，皮质变薄，无骨膜反应，但典型的毛玻璃样改变并不出现在所有病例。软骨母细胞瘤好发于长管状骨的骨骺，骨盆病例约占 8.8%[2]，病灶呈髋臼旁分布[8]。本组病例影像表现与文献一致，均为边界清楚的圆形或椭圆形的溶骨性病变，周围可有薄层硬化，约有半数病例其肿瘤内可见钙化，虽有文献报道在骨盆中钙化并不多见[9]，但本组病例影像较为典型。朗格汉斯组织细胞增多症多起病于儿童，好发于扁平骨如颅面骨及长骨干骺端。其典型影像学表现多样，通常表现为快速生长的溶骨性破坏，周围有炎性反应，疾病进展后边界不清。本组病例中，病灶分布于髋臼周围，侵袭范围较大，边界不清，处于疾病的进展期。骨血管瘤于椎体及颅面骨常见，骨盆病例仅占3% 左右[2]。本组病例影像表现为边界清楚的轻度扩张的溶骨性破坏，仅 3 例伴有典型的网状的骨小梁。骨样骨瘤好发于长骨，骨盆病例约占 2.3%。固定性疼痛是该病的特征。其典型影像学表现为中央区圆形或卵圆形透亮区，直径一般＜1 cm，周围包绕均质硬化带。在本组病例中，影像学特点较为典型，但 1 例肿瘤直径为 2 cm。

本研究通过流行病学的调查发现，骨盆良性肿瘤好发于 40 岁以下人群，骨巨细胞瘤、骨软骨瘤、单纯性骨囊肿、动脉瘤样骨囊肿、骨纤维结构不良等较为常见。骨巨细胞瘤及动脉瘤样骨囊肿具有侵袭性，易累及多个分区。朗格汉斯组织细胞增多症、骨血管瘤等少见病种及骨脂肪瘤等罕见病种在诊断中亦应警惕，避免误诊或漏诊。及时、准确的进行骨肿瘤病例的登记，建立完善的数据库，定期利用其进行统计分析，了解骨肿瘤的流行病学情况，对临床诊断、治疗和科研均有重要的意义。

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( 本文编辑：王永刚 )

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An epidemiological analysis of benign pelvic tumors: 201 cases report

JIN Tao, LIU Wei-feng, DENG Zhi-ping, LI Yuan, NIU Xiao-hui. Department of Orthopedic Oncology, Beijing Jishuitan Hospital, Beijing, 100035, PRC

ObjectiveTo deepen the understanding of benign pelvic tumors and to improve the level of diagnosis through analyzing the epidemiological and radiological features of benign pelvic tumors.MethodsThe data of 201 patients with benign pelvic tumors who were adopted in our department from July 1958 to October 2011 were reviewed. The age and gender of patients were recorded, and the age group in which pelvic tumors occurred frequently and the sex ratio were analyzed. The pathological data were reviewed to determine the pathological types of tumors. The radiological data were examined by 2 veteran bone tumor specialists to determine the anatomic sites and radiological features of tumors. Based on the data stated above, epidemiological features of all kinds of benign pelvic tumors were analyzed, with statistical analysis of gender, age, tumor types, positions and radiological features.ResultsThere were 114 male patients and 87 female patients, and the ratio of males to females was 1.31:1; Age of onset was 5-72 years old, the median age was 28.0 years old, and the mean age was 30.1 years old. 58 patients were younger than 20 years old ( 28.86% ), 52 patients were of 21-30 years old ( 25.87% ), 54 patients were of 31-40 years old ( 26.87% ), 21 patients were of 41-50 years old ( 10.45% ) and 16 patients were older than 50 years old ( 7.96% ). The common tumors were giant cell tumor of bone ( 59 cases ), osteochondroma ( 53 cases ), simple bone cyst ( 17 cases ), aneurysmal bone cyst ( 15 cases ), osteofbrous dysplasia ( 14 cases ), and chondroblastoma ( 13 cases ). Tumors occurred frequently around the acetabulum. Giant cell tumors of bone and aneurysmal bone cysts were more invasive, and often involving multiple partitions.ConclusionsThe peak time for the incidence of benign pelvic tumors is younger than 40 years old, and the most frequent location is around the acetabulum. The understanding of the epidemiological and radiological features is helpful for early diagnosis and differential diagnosis of benign pelvic tumors.

Pelvis; Pelvic neoplasms; Epidemiologic studies; Pathological conditions, anatomical

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.02.007

R738.1

100035北京积水潭医院骨肿瘤科

牛晓辉，Email: niuxiaohui@263.net

2013-03-08 )