脊柱骨巨细胞瘤的影像学诊断及临床相关性研究*

赵 晖 胡永成 王林森 潘 涛 陈 思

骨巨细胞瘤（giant cell tumor，GCT）是一种低度恶性肿瘤，生长活跃且具有侵袭性，术后易复发，好发于四肢长骨的骨端，以股骨远端、胫骨近端及桡骨远端最为常见，发生于脊柱的骨巨细胞瘤较为少见，临床症状多表现为局部的疼痛和压痛。由于脊柱解剖结构复杂，周围紧邻大血管及脊髓，发现时肿瘤体积较大，且肿瘤血运丰富，给手术治疗带来不便，因此早期检出、定位及术前定性对于制定治疗方案及患者的预后显得尤为重要。本文对11例脊柱骨巨细胞瘤的影像学资料及临床情况进行回顾性分析，以期提高对脊柱骨巨细胞瘤的认识和治疗。

1 材料与方法

回顾性分析2003年4月至2011年10月间天津医院11例病理证实的脊柱骨巨细胞瘤患者，其中男8例，女3例，年龄18～52岁，平均年龄35.2岁。患者初期症状不明显，提重物或轻微外伤后出现颈、胸、腰背部局部疼痛不适，且进行性加重。8例患者出现一侧上肢或下肢麻木、疼痛，2例患者出现不同程度的瘫痪，3例患者出现骶区疼痛。所有11例患者均行X线、CT及MR检查，且利用三维CT重建技术，观察椎体形态，其中3例患者术前行CTA造影检查。使用Siemens公司Somatom Sensation 10 CT扫描机，扫描条件为120 Kv，90～100 mAs，层厚3 mm。MR检查设备为SIEMENS MAGNETOM CI磁共振扫描仪，采用体部表面线圈，常规做脊柱矢状位T1WI（TR350ms，TE17ms，矩阵256×256）、T2WI（TR2200ms，TE128ms，矩阵256×256）和横断T2WI（TR2200ms，TE128ms，矩阵256×256）。所有患者均经手术病理证实。

2 结果

2.1 发病部位

颈椎2例（均为C6），胸椎4例（T113例，T121例），腰椎2例（L3、4各1例），骶椎3例（同时累及S1、22例，同时累及S2、31例），共累及14个椎体。

2.2 病理结果

所有病例均行病灶广泛切除，植入钛网内固定，手术病理证实均为骨巨细胞瘤，其中术后复发3例（腰椎1例，骶椎2例），伴有动脉瘤样骨囊肿3例（颈椎1例，胸椎2例）。

2.3 影像学表现

2.3.1 X线表现 受累椎体呈偏心性膨胀性溶骨性破坏，其中8例椎体变扁，破坏区稍显膨胀，软组织情况显示不清，3例复发的椎体呈“虫蚀状”溶骨性破坏，4例患者表现为相邻椎体半脱位。

2.3.2 CT表现 受累椎体呈膨胀性、偏心性的溶骨性破坏区，密度表现为软组织密度，夹杂囊性密度灶，5例同时累及附件结构，三维CT重建技术显示3例伴有动脉瘤样骨囊肿的病例椎体变扁更为明显，3例复发椎体破坏区呈“虫蚀状”溶骨性破坏，边界模糊不清（图1A），其余8例受累椎体皮质变薄或破裂，部分破坏灶边界硬化，破坏区内未见明显钙化灶，7例形成椎旁软组织肿块，8例受累椎体病理骨折累及椎体后壁，所有病例因受累椎体病理骨折或椎管内软组织肿块造成不同程度椎管狭窄。3例行CTA造影检查显示受累椎体及软组织肿块周围血运丰富，软组织肿块部分包绕血管（图1B）。三维CT的MPR矢状位重建显示4例患者相邻椎体半脱位。

2.3.3 MR表现 肿瘤的实体部分在T1WI上呈等、低信号（图2A），在T2WI上呈混杂高信号，镜下瘤组织主要由基质细胞和多核巨细胞构成。软组织肿块在T2WI上显示团块状高信号，4例显示T2WI的更高信号，镜下显示为陈旧出血形成的囊变及肿瘤坏死区。3例伴有动脉瘤样骨囊肿的椎体变扁更为明显，且受累椎体在T2WI上显示大小不等的“囊状”明显高信号（图2B），考虑与富含大量血窦有关。伴有病理骨折的椎体变扁呈哑铃状，椎体后缘呈球形向后突入椎管内，病灶突破骨皮质显示很清楚，低信号的骨皮质为异常信号的肿瘤组织替代并形成软组织肿块，3例复发病例椎旁软组织肿块分别侵犯左侧输尿管、双侧腰大肌，病变椎体相邻椎间盘信号无明显异常。

图1 腰4椎体巨细胞瘤术后复发Figure 1 Post-operative recurrence of giant cell tumor of the fourth lum⁃bar vertebral body

图2 胸11椎体骨巨细胞瘤伴动脉瘤样骨囊肿及病理骨折Figure 2 Giant cell tumor of the eleventh thoracic vertebral body with an⁃eurysms bone cyst and pathologic fracture

3 讨论

骨巨细胞瘤（giant cell tumor of bone）又称破骨细胞瘤（osteoclastoma），生长较为活跃、侵袭破坏性较大，有复发和转移倾向，血运较为丰富，为低度恶性肿瘤。骨巨细胞瘤约占原发性骨肿瘤的4%～5%［1］，好发于长骨的骨端，发生于脊柱的较为少见［2］，国外文献报道仅占所有骨巨细胞瘤的2.5%～5.6%［3］，国内陈东等［4］报道约占5%～8%。患者的发病年龄在诊断中有较重要的意义，国内外报道［5-6］中，发生于脊柱的巨细胞瘤比四肢长骨的发病年龄轻，且以20～40岁女性发病率较高，发病部位以骶椎最为常见，其次为胸椎、颈椎、腰椎。本组病例平均年龄35.2岁，男性8例，女性3例，发病部位以胸椎4例为最多，骶椎3例，颈椎及腰椎各2例，与文献报道不太相符，可能与病例较少有关。发生于骶椎的病变都累及2个椎体，颈椎、胸椎、腰椎的病变均累及1个椎体，病变较大的累及附件结构，与文献报道相符［6］。

骨巨细胞瘤的组织来源尚未明确，大体标本为囊实性肿物，呈红色或灰褐色，血供丰富，易囊变和出血。镜下主要由卵圆形或梭形单核基质细胞构成，其间富含大小不等的多核巨细胞［7］。巨细胞瘤的组织学表现变异很大，包括巨细胞的大小、数量和基质细胞的形状均可以变化很大。基质细胞异型性大，表示肿瘤的恶性程度高，复发率也高［8］。有报道［9］曾将其组织学上分为3级：Ⅰ级为良性、Ⅱ级为边界型生长活跃的Ⅲ级为低度恶性。但是目前认为骨巨细胞瘤的病理分级不能给预测病变的预后带来帮助，与肿瘤生物学行为关系不密切，组织学分级常不能完全代表其生物学性质［10］，镜下分化成熟的肿瘤，临床可以表现为恶性，常影响治疗方案的制定。随着研究地不断深入，2002年WHO新分类提出将骨巨细胞瘤分为两种：巨细胞瘤（Giant cell tumor），组织形态为良性，但局部侵袭性生长，少数也可以发生远处转移，但死亡率低；恶性巨细胞瘤（Malignancy in giant cell tumor），组织学为恶性，预后相对于高恶性级别的肉瘤。董书堃等［8］的研究指出骨巨细胞瘤的单核基质细胞异型性对预知肿瘤的复发与转移有意义，且肿瘤刮除与完整切除的复发率有显著性差异，复发组和无复发组的多核巨细胞数目、每个细胞核数和面积差异无统计学意义。本组病例均行病灶广泛切除，钛网植入内固定，术后复发3例（27.3%），骶椎3例中有2例复发，腰椎2例中有1例复发，而颈椎及胸椎共6例则没有复发。本研究认为复发的病例除了组织学差异和手术方案的选择相关以外，考虑与肿瘤的发病部位有关。骶椎相对于颈、胸、腰椎解剖结构显复杂，病变范围较大，术中出血也较多，复发的机会更多一些。但是本组研究中免疫组织化学做的比较少，尚需今后进一步的研究。骨巨细胞瘤临床病理变化较大，有复发、转移倾向，其诊断必须遵循临床、影像学、病理学相结合的原则。

脊柱骨巨细胞瘤的患者一般都有疼痛，可以表现为神经根症状或不同级别的瘫痪［7］。位于骶骨者可出现骶区疼痛，括约肌功能障碍等症状［11］。Sanjay等［12］报道的24例患者均有疼痛，且8例患者有神经根症状，其中4例表现为不同程度的瘫痪。Fidler等［13］的研究中全部患者均有疼痛，1/3患者出现神经症状。在本组患者中，全部患者均有不同程度的疼痛，有8例患者在临床查体中出现上、下肢麻木、感觉减退，且有反射亢进，考虑与病理骨折或者椎管内肿块造成椎管狭窄有关。

脊柱骨巨细胞瘤的影像学表现为膨胀性、偏心性的溶骨性破坏区，受累椎体大多变扁，发生病理骨折。X线平片依旧是对有怀疑的患者进行门诊初查的基本影像学检查手段，脊柱解剖结构复杂，重叠较多，CT检查能够提供比X线平片更多的信息，肿瘤密度为软组织密度，其内夹杂囊性低密度灶，大部分病灶边界较清晰，少数病变呈“虫蚀状”破坏，边界不清，提示病变有恶变倾向。病灶内无明显钙化，无明显骨膜反应及新生骨，CT在这些方面的检查都体现了其明显的优势，尤其是多螺旋CT的三维重建技术，使病变与周围组织关系显示更为清楚。MR检查具有良好的组织分辨率，能根据骨髓信号的变化发现早期病变，并且能清楚显示病变范围。肿瘤的实体部分在T1WI上呈等低信号，在T2WI上呈混杂的高信号，部分病例T2WI上信号更高，考虑和囊变及肿瘤坏死相关。Aprile等［14］报道腰椎骨巨细胞瘤T1WI和T2WI分别呈高信号和低信号，病理证实为含铁血黄素和正铁血红蛋白所致。病变椎体压缩呈“哑铃状”，椎体后缘呈球形向后突入椎管内，考虑与病灶为囊实性有关。本组3例复发病例的影像学表现为虫蚀状溶骨性破坏，边界不清，而无恶变的病例破坏区边界有部分硬化，病灶的骨破坏形态对于复发病例的早期判断是否有帮助还需要更多的病例证实。骨巨细胞瘤的血供丰富，常发生出血、坏死，继发动脉瘤样骨囊肿。本组病例中伴有动脉瘤样骨囊肿3例（颈椎1例，胸椎2例），其镜下显示局灶性动脉瘤样骨囊肿，相应的在CT图像上表现为多囊状的低密度灶，由于富含大量的血窦，病灶在MR的T2WI上表现为大小不等的多囊状更高信号，肿瘤囊性部分较多，实体部分较少，病变椎体压缩的情况比不伴有动脉瘤样骨囊肿的更严重。Sciot等［15］通过研究认为，伴有动脉瘤样骨囊肿的骨巨细胞瘤，是因为其染色体有异常排列的情况。MR检查对于病变压迫脊髓以及周围的软组织肿块均能够清晰的显示，为病变的诊断提供帮助。本组病例中有7例形成椎旁软组织肿块，另8例患者病理骨折，MR对其压迫脊髓情况及肿块侵及范围都清晰的显示，对手术方案的制定起到了指导作用。Swanger等［16］报道了3例脊柱骨巨细胞瘤具有不常见的影像学表现，包括病理性压缩性骨折、后方半脱位及椎间盘受累。本组病例中有8例病理骨折，占全部病例的72.7%，4例椎体半脱位，但是未见椎间盘受累，本组研究表明，病理性压缩性骨折及相邻椎体半脱位并不少见，尤其是伴有动脉瘤样骨囊肿的患者，这两个表现更为常见，考虑与病变破坏区较大，残留骨质较少有关，轻度外伤就形成病理性压缩性骨折，破坏区累及椎小关节，导致半脱位的发生。椎间盘受累未见到，可能与病例较少有关。

脊柱骨巨细胞瘤应主要与以下病变进行鉴别［4-5］：1）血管瘤：为最常见的脊柱肿瘤，典型表现为栅栏状改变，其内多见硬化；2）动脉瘤样骨囊肿：为膨胀性多囊性破坏，呈“气球样变”，附件受累更为多见，与GCT的鉴别最为困难；3）转移瘤：多见于有原发病灶的老年人，常为多发，多累及椎弓根，椎旁软组织肿块较少；4）脊索瘤：多发生于骶骨和颅底，病变多为中心性，其内有钙化影，肿块较大；5）成骨细胞瘤：多累及附件结构，为骨性密度，硬化明显；6）嗜伊红肉芽肿：发病年龄较小，多见于儿童，典型表现为病变椎体压缩明显，称之为“钱币椎”。

脊柱骨巨细胞瘤的治疗必须考虑到3个问题：椎体广泛的溶骨性破坏的力学问题、神经受累的问题和肿瘤的复发问题［17-18］，最佳处理方法是尽可能大范围的肿瘤切除，本组病变均对肿瘤侵犯椎体行广泛手术切除，并行植骨后钛网内固定术。研究表明［19］骨巨细胞瘤血供比较丰富，所以术前行CT动脉造影（com⁃puter tomography angiography，CTA）是有必要的，CTA检查可以了解病灶周围血运情况并对肿瘤供血动脉进行栓塞，以减少术中出血［7］。本组病例中对其中3例患者进行了术前CTA检查，了解了肿瘤供血动脉，并于术中进行栓塞，取得了良好的手术效果。

骨巨细胞瘤有术后复发倾向，这是治疗上面临的重要问题，Campanacci等［20］报道骨巨细胞瘤常在术后3～6年内发生局部复发，且发生于骶骨和骨盆的巨细胞瘤复发率比发生于其他骨骼的复发率高。本组病例中3个术后复发的病例分别发生于腰椎（1例）、骶椎（2例），且分别在术后2、3、6年发现肿瘤复发，发生率与报道较为一致。考虑与骶椎解剖结构复杂，发现时病变范围较大有关。Shimada等［17］研究认为复发与病变切除范围较小有关。Junming等［21］对22例颈椎骨巨细胞瘤的研究显示，病变椎体次全切除术后有71%的病例复发，而病变椎体全切术后仅有7.7%的病例复发。本组3例复发的病例结合其原始资料，其中1例在外院行原病灶手术刮除植骨，2例为病灶切除后植入钛网，考虑与其第一次手术切除范围和肿瘤部位有关。由于脊柱骨巨细胞瘤的复发倾向，有报道［7］对病变椎体实行手术切除和术后放疗的联合治疗，取得了不错的效果。Bennett等［22］研究证明，骨巨细胞瘤是对放疗敏感的肿瘤，近年来的研究显示［23］，脊柱骨巨细胞瘤切除术后放疗降低了复发的几率。本组1例病例进行术后放疗，但是依然复发，考虑与其恶性程度有关，有待于多个病例的证实。

脊柱骨巨细胞瘤比较少见，具有侵袭性，术后易复发，影像学以偏心性溶骨性破坏为主要特征，为囊实性肿物，伴有动脉瘤样骨囊肿的病例囊性变及病理性压缩更为明显，治疗主要是病灶切除后，植入钛网内固定，并进行术后放疗，综合治疗可以降低复发的危险。

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