异位卵巢输卵管合并异位妊娠一例

栗 航，缪 静，余葱葱，谯 朗（通信作者）

（1 成都中医药大学临床医学院 四川 成都 610072）

（2 四川省中西医结合医院功能科 四川 成都 610042）

（3 四川省中西医结合医院亚健康中心 四川 成都 610042）

异位卵巢输卵管自1959 年Wharton 最初的描述以来，迄今为止报道的病例不到50 例[1-2]，其发病率约在1:90 000 ～1:29 000 之间[3]，输卵管发育异常包括输管缺失或输管痕迹、输卵管发育不全、副输卵管、单侧或双侧双输卵管等，卵巢发育异常包括卵巢未发育或发育不良、异位卵巢、副卵巢。而同时合并异位妊娠1986 年以前只有3 例相关病例报道[4]，本文通过报道四川省中西医结合医院收治的一例异位卵巢输卵管合并异位妊娠病例，为临床诊断提供参考。

1 病例报道

1.1 患者主诉及病史

李XX，女，30 岁，停经11+2周。患者11+2周前停经，2022 年2 月26 日完善血人绒毛膜促性腺激素（human chorionic gonadotropin, HCG）2 731 mlU/mL，常规经阴道超声（transvaginal sonography, TVS）未见宫内孕囊及宫外包块，右卵巢未显示。给予口服药物（米非司酮50 mg 一天三次及中药口服）治疗后3 月11 日复查HCG 625 mlU/mL，常规TVS 未见宫内孕囊及宫外包块，右卵巢未显示。嘱患者动态观察。3 月27 日再次复查HCG提示4 000+mIU/mL，较前明显升高，腹部彩超未见明显包块，右卵巢未显示，3 月28 日（凌晨）出现右上腹呈持续性剧烈疼痛，无腹胀恶心、阴道出血、胸闷、气紧等不适。

1.2 婚育史及月经史

28 岁结婚，配偶体健，孕2 产0，顺产0，流产2。初潮年龄14 岁，月经周期30 ～60 天，月经期5 ～7 天，无痛经，经量正常，白带正常。

1.3 体格检查

神志清楚，表情痛苦，急性病容，腹部外形正常，右上腹压痛、无反跳痛，未触及肝脏、肾脏、脾脏。

1.4 实验室检查

2022 年2 月26 日血HCG 2 731 mlU/mL，3 月11 日HCG 625 mlU/mL，3 月27 日HCG 4 000+mIU/mL，较前明显升高。余（-）。

1.5 影像学检查

二维彩超TVS（3 月28 日）：子宫呈前位，大小约5.5 cm×4.2 cm×5.7 cm（上下径×前后径×左右径），宫内膜双层厚约0.7 cm，宫腔内未见分离。宫壁回声均匀，CDFI：未见异常血流信号。附件：右侧卵巢显示不清，左侧卵巢可见，双侧附件区未见明显异常回声。盆腔：见游离液性暗区，深约2.8 cm，内透声差，见絮状回声。右侧肝肾间隙见大小约4.4 cm×2.5 cm 混合回声团块，边界可见，内回声不均匀，其周边见线状无回声。提示盆腔积液（透声差）、右肝下叶及肝肾间隙混合性团块，腹腔妊娠可能，脏妊娠不除外，建议超声造影检查。见图1。

图1 二维彩超TVS：右侧肝肾间隙见混合回声团块

超声造影（3 月28 日）：经肘静脉团注SonoVue 1.2 mL，肝右叶下缘未见造影剂溢出，肝表面见受压轻度凹陷，肝肾间隙杂乱回声呈无增强，其内下方见一环状高增强区，超声造影诊断：腹腔妊娠，非肝脏妊娠。见图2。

图2 超声造影：肝肾间隙无增强杂乱回声，其内下方见一环状高增强区

1.6 初步诊断

停经后阴道流血待诊，异位妊娠：腹腔内妊娠可能、输卵管异位妊娠流产可能、其他。

1.7 手术记录

于2022 年3 月29 日行经脐单孔腹腔镜下右侧输卵管切除术、肠粘连松解术、脐整形术。

术中发现：盆腹腔内常见不凝血，量约300 mL，子宫前位，偏向右侧盆壁，体积略饱满，表面光滑。左输卵管及左卵巢外观正常，右侧卵巢及右侧输卵管自子宫角沿着右侧结肠旁沟上行至右肝后叶下缘达肝肾间隙，并与升结肠、横结肠肝区包裹粘连，右侧肝肾间隙可见直径约5 cm 血凝块，附着于肝下缘、横结肠肝区及右侧输卵管伞端，予清除血凝块后见肝脏表面及腹膜表面光滑，未见确切占位，右输卵管壶腹部增粗膨大，直径约2 cm，膨大处长约3 cm，与卵巢表面粘连处可见破口伴出血，沿输卵管走形切除输卵管至右侧宫角。右卵巢呈长条形，长度约7 cm，宽2 cm，固定于右侧结肠旁沟。大网膜及肠系膜表面可见陈旧性血凝块附着，予以清除。术中剖视右输卵管见其内为陈旧性血凝块及机化组织。腹腔内积血过滤后未见确切绒毛样组织。

1.8 术后病理

右输卵管查见胎盘绒毛组织，余输卵管慢性炎，并合并系膜附中肾管囊肿；腹腔内异位妊娠病灶：送检组织大部分为血凝块，其内见少许滋养叶细胞。

1.9 最终诊断

右输卵管异位妊娠破裂型、右卵巢及右输卵管发育异常、肠粘连。

2 讨论

近年来，异位妊娠发病率呈逐渐升高的趋势，占总妊娠的1%～2%，占孕早期孕产妇死亡原因的80%[5]。目前，普遍认为异位妊娠的病因主要有输卵管炎、输卵管发育异常、子宫内膜异位症、盆腔肿物压迫等，而异位卵巢输卵管合并异位妊娠十分罕见，发病率极低，1986 年以前只有3 例同侧输卵管隐降引起的异位妊娠病例[4]。

卵巢发育异常的发生率很低，在0.3%～2%之间，可能是单侧或双侧，可发生在从肝脏到大阴唇的横带过程中[6]，而异位或隐降卵巢是一种罕见的胚胎异常，其特征是上极附着在髂总血管上方的区域，常见在右侧，更可能位于腹膜后[7]，这种情况可能发生在子宫正常的患者中，但在子宫异常的病例中发生率更高。此类病例1986 年以前只有10 例相关报告。见图3。如下降过度，可位于腹股沟疝囊内。

卵巢隐降的胚胎机制尚不清楚，卵巢开始发育位于靠近肾脏的腹膜间隙后面，泌尿生殖沟内侧[6]，在胎儿生命的第3 个月，发育中的卵巢由性腺引导逐步下降到最后位于骨盆的位置，未降卵巢可能是由于性腺没有尾端下降而进入真骨盆，腹膜不能正常附着，导致卵巢下降失败[8]，此发生率估计为0.3%～0.5%[9]；或是泌尿生殖嵴中产生性腺和输卵管的部分发育迟缓的差异生长[4]，导致性腺和输卵管同时出现，由泌尿生殖嵴形成的卵巢位于副中肾管发育异常侧，在腹部的位置可能高于正常的盆腔位置[10]。在大多数情况下，功能明显的卵巢在其纵轴上被拉长，并与拉长的输卵管相连，输卵管的毛状末端同样延伸到靠近卵巢头侧附着点的真骨盆上方，由于输卵管被拉长，增加了输卵管妊娠可能性。所有异位的卵巢都有发生肿瘤的倾向，应予以切除。

一般而言，多数的异位妊娠诊断并不困难，通过停经史、腹痛情况及阴道流血等典型症状，结合血尿HCG、彩色多普勒超声、二维超声检查，大多能实现早期诊断和早期治疗。未降卵巢输卵管引起破裂流产形成血块型妊娠因病位异常，如位于右侧，易受肝脏位置影响，且彩色多普勒超声检查和二维超声在血流低速、病变位置较深以及血供缺乏的部位诊断会受到一定干扰，很难正确判断病灶的血流情况，因而不能正确判断孕囊的着床位置，易误诊为腹腔妊娠及肝脏妊娠。超声造影可借助静脉注射血池造影剂SonoVue 和超声造影谐波成像技术，在超声二维图像的基础上可更好地检出病灶的整体形态，对病灶低速血流信号有着较高的敏感性，可明显增强对比剂、组织回声之间的差异[11]及廓清过程，可显示病灶内血流灌注情况，通过动态记录血流变化[12]，在妊娠相关疾病中的应用具有较高价值并对胎儿和母亲均无不良影响[13]，不仅能够对输卵管管腔内形态进行清晰、动态、连续地显示，可以较准确地评估肝脏出血，区分输卵管内及周围的血块、坏死组织等，还可通过病灶处是否有造影剂灌注，可提供以下诊断信息：①正确判断妊娠部位；②区分胎盘植入部位与坏死组织，造影表现植入部位有造影剂灌注，而坏死组织造影灌注缺失[12]；③还能通过造影剂的弥散速度直观地显影输卵管的空间走向、结构，进而评估其通畅性[14]，对输卵管壁、管内等的血块的回声进行有效的区分，将肿大积血的输卵管显示出来，从而有效鉴别诊断输卵管妊娠流产或破裂[15]。

此例未降卵巢输卵管合并输卵管妊娠破裂易受肝脏位置干扰误诊为肝脏妊娠，而肝脏属于双重血供，血供丰富，超声造影能够连续观察并记录肝脏从动脉期至延迟期表现的动态全过程，呈现不同的增强强度、方式、时相，在评估肝脏出血、占位、妊娠可能方面具有较高价值，可为进一步排除肝脏妊娠提供依据，有助于促进临床决策。

3 结论

未降卵巢输卵管在生殖器发育异常中发生率极低，其引起的输卵管妊娠破裂出血型临床报道中甚少，超声检查输卵管发育异常较困难，需依靠子宫输卵管造影和腹腔镜等方法检查确诊，因临床罕见，几乎均为手术时发现，对于不明原因上腹部疼痛，血尿HCG 阳性年轻女性，而常规超声未见明显异常或见腹腔混合回声团块，排除腹腔脏器病变可能的前提下仍需考虑不排除异位妊娠可能，必要时可行超声造影检查明确妊娠部位及进一步排查腹腔脏器病变，为临床判断病情及下一步治疗提供影像学支持。