支气管动脉栓塞后急性心肌缺血证实冠状动脉-支气管动脉瘘1 例

陈丹萍，单菊萍，吴娟

肺咯血是临床常见的呼吸急症，支气管动脉栓塞术（BAE）治疗肺咯血是临床药物控制不佳的首选方法，术前血管评估和术中治疗极为重要。浙江省台州医院收治1 例肺咯血患者，BAE 后出现极为罕见的心肌梗死表现，发现并证实一种罕见的血管畸形：冠状动脉-支气管动脉篓（CBF）。本文报道1 例CBF 患者，并探讨BAE 治疗存在CBF 患者肺咯血的应对方法，以避免一些难以预料的不良反应，现报道如下。

1 病例

患者男性，74 岁，既往“高血压、脑梗死”病史，不规律口服降压药及阿司匹林。因“胸闷气促1 周，咯血1 d”入院，咯鲜红色血，量约200 ml。急诊行支气管动脉CTA 检查（64 排螺旋CT，GE），显示“左侧气胸（左肺压缩约5%），两肺感染”，因患者呼吸控制不佳，该检查能够显示支气管动脉的异常增粗（封三彩图5），但对支气管细小血管交通显示不理想。血常规：白细胞计数10.5×109/L，血红蛋白118 g/L，肌钙蛋白、BNP 未见明显异常。入院查体神志清，精神软，双肺呼吸音粗，未闻及干湿啰音，心律齐，各瓣膜未及杂音，腹软，肝脾未及，双下肢无水肿。心电图：窦性心动过缓，左室高血压，V3 ～V6 T 波改变。

予抗感染、平喘化痰及止血治疗后仍有咯血，控制不佳，遂行BAE，先行右侧支气管动脉造影（封三彩图6），微导管超选择后（封三彩图7），予300 ～500m 微球颗粒栓塞；再行左侧支气管动脉造影，支气管动脉增粗、扭曲，局部与肺动脉交通（封三彩图8），微导管超选到位后，予少许（10 颗）500 ～700m 明胶海绵颗粒（南京）栓塞，再次造影见异常血管（封三彩图9），然而此时并未注意到此血管，继续予少许（10 颗）500 ～700m明胶海绵颗粒栓塞，再次造影发现该血管（封三彩图10），怀疑为冠状动脉，未再继续栓塞，改用药物治疗。BAE 后第1 天患者出现急胸闷气促加重，查肌酐蛋白-I 为16.193 ng/ml，术后第2 天升至最高为20.111 ng/ml。心电图提示急性下壁心肌梗死，ST-T 改变。考虑咯血存在，予抗血小板、调脂等对症治疗。BAE 后连续7 d 未再出现咯血症状后，行冠状动脉造影进一步评估患者病情（封三彩图10），示左前降支中段（白箭头）见一细小分支（黑箭头）向右后绕行左心房（封三彩图11）。LAD近中段斑块浸润，中远段心肌桥（封三彩图12）。结合BAE，该细小血管（黑箭头）为BAE所示扩张迂曲的左支气管动脉及左冠状动脉前降支的交通支，考虑该异常交通血管为CBF。本例患者住院期间未再发生咯血症状，心肌缺血症状也逐步好转，随访3 个月亦未再复发咯血及心肌梗死症状。

2 讨论

肺咯血是临床上常见的呼吸急症，发病急，严重咯血甚至可导致窒息或失血性休克，危及生命。支气管循环是肺咯血的主要出血来源，因此BAE是肺咯血药物治疗效果不佳前提下的首选一线治疗方法，但其亦有可能造成一些不良反应，如胸痛、吞咽困难及严重的脊髓缺血等[1]。极小部分患者在BAE术后出现反复咯血，或者其他罕见的不良反应，如心脏缺血或心律失常等[2]。本例患者行BAE 术后出现罕见的急性心肌缺血症状，术中发现左支气管动脉存在异常交通支，冠脉造影证实了该细小血管为支气管动脉与冠状动脉之间的吻合支，即CBF。

CBF是冠状动脉主干或（和）分支与支气管动脉之间的异常交通，是一种极为少见的血管畸形，患病率为0.08%～0.61%，冠脉造影的检出率为0.1%～0.2%[3]。支气管动脉供应支气管壁和肺组织的营养，其来源可发生变异，一般起自于约平第3 至第6 胸椎水平的胸主动脉，除该水平外沿主支气管走向的支气管动脉称为迷走支气管动脉或支气管动脉异位[4]。有研究认为先天性CBF 是因为胚胎发育过程中心肌组织存在许多窦状间隙，大部分逐渐随着心肌发育被压缩，最终形成细小的冠脉血管[5]，极少部分在胚胎发育中退化不完全，与一支走行在心外膜后方的支气管动脉分支形成异常吻合支[6]。冠状动脉和支气管动脉均起源于主动脉，其内流动着动脉血，血管内压力相当，血流动力学呈平衡状态，因此冠状动脉、支气管动脉的异常吻合支虽然存在，但不开放，不具有功能性，临床上多无明显症状[7]。肺结核、急性感染、支气管扩张及肿瘤等肺部疾病可引起细交通血管扩张[8]，使得原本无功能的异常吻合支增粗，血流动力学压力失衡，因此吻合支开放具有功能性，当异常血管交通支分流量较大时，可引起“冠状动脉窃血”，造成胸闷、胸痛及心绞痛等心肌缺血症状[9]。

本例患者行BAE 术后出现罕见的急性心肌缺血症状，左侧支气管动脉初次造影仅发现支气管动脉和肺动脉之间局部交通，少量微球颗粒栓塞后再次造影发现异常交通血管，因血流动力的影响该异常血管仅部分显示，怀疑该血管可能与冠状动脉存在交通，1 周后的冠脉造影证实了支气管动脉与冠状动脉之间吻合支的存在。笔者推测该例患者两肺感染，使得先天性存在的异常细吻合支扩张，BAE中左侧支气管动脉与肺动脉交通，微导管超选500 ～700m明胶海绵栓塞后，异常吻合支的血流动力学平衡被打破，左支气管动脉端压力增高，使得部分微球颗粒经过扩张的异常吻合支进入左冠状动脉前降支少许，再次造影，左支气管动脉端压力进一步升高，微球颗粒进入冠状动脉左前降支显影更加明显，从而导致心左前降支中段管腔狭窄，以远血管血容量减低，造成该血管供血区心肌缺血及心肌梗死。

BAE治疗肺咯血术后出现难以预料的不良反应或出血短期复发，应当考虑到责任血管检测不够全面，尤其是当血液供应涉及非支气管动脉体循环时。为了避免产生类似本例患者术后罕见的心肌梗死，BAE 治疗肺咯血术前必须明确出血源。在严格控制呼吸运动的前提下，支气管动脉CTA 可以清晰显示支气管动脉，明确血管走行和异常引流血管吻合支。若术前发现CBF，考虑有以下几种方案：（1）BAE 术中超选弹簧圈栓塞支气管动脉，从而避免CBF分流；（2）当责任血管管径较细小时，使用大颗粒液体胶（700 ～900m）或聚乙烯醇（PVA）颗粒栓塞，较使用微球颗粒栓塞的预期位置相比，闭塞近端更靠近主支，避免微球颗粒不可控制进入CBF；（3）冠状动脉球囊辅助下栓塞支气管动脉，即使CBF 血流动力学产生改变，微球颗粒不会经CBF 造成梗死冠状动脉血管的不良反应。

综上所述，CBF是一种罕见的血管畸形，BAE治疗合并CBF 的肺咯血可以根据临床情况、血管分流情况等综合评价，选取适当方式介入治疗。

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