1例内镜下黏膜切除术治疗降结肠囊性淋巴管瘤病例报告

丁彬彬，吴达军，陈世华，黄智聪

中南大学湘雅医学院附属株洲医院消化内科 湖南株洲 412000

淋巴管瘤是一类少见的良性病变[1]，多呈团块状，主要来源于淋巴管的扩张增生，常见于头颈部和腋下，也可见于纵隔及腹部[1-2]，发生于消化道的淋巴管瘤很少见。淋巴管瘤在早期可无明显症状，随着瘤体增长，其可能对周围组织器官形成压迫。淋巴管瘤若是发生于头颈部等影响外观的部位，可得以相对早期发现并引起患者重视，但若是发生在隐蔽部位且瘤体所处的周围空间较大，患者未出现相应的临床症状，则早期诊断的难度较大，临床中易漏诊、误诊。目前临床中治疗淋巴管瘤的方法包括手术切除、硬化剂注射疗法、激光治疗、药物治疗等[3-4]，治疗方案需要根据病变特点、患者全身情况及患者的治疗意愿综合考虑。笔者团队收治了1例老年女性降结肠囊性淋巴管瘤患者，采用内镜下黏膜切除术（endoscopic mucosal resection，EMR）治疗并取得了较好的效果。现将该患者的诊治过程报告如下，与同道交流。

1 病例资料

1.1 病史介绍

患者女性，68 岁，因“体检发现降结肠肿物4月余”入院。患者自诉4月余前于外院内镜中心接受电子结肠镜体检时发现“降结肠巨大黏膜隆起”，当日检查医师考虑良性病变（囊肿）可能性大，但是建议患者至上级医院进一步明确诊断，患者因自认为无明显腹痛腹胀、粪便性状改变及排粪习惯改变等特殊不适，加之当日检查医师考虑良性病变可能性大，故拒绝进一步检查及治疗，要求继续随访观察，期间无特殊不适。日前患者为求复查在外院内镜中心再次接受电子结肠镜检查，检查结果提示“降结肠巨大黏膜隆起”较前增大，并完善胃镜检查示“慢性浅表性胃炎伴糜烂、十二指肠球部憩室”，腹部彩超示“胆囊息肉、左肾无回声团（左肾囊肿？）”，当日施行电子结肠镜检查的医师建议患者至上级医院进一步诊治，患者为明确病变性质、寻求治疗遂来诊。近4个月来，患者精神、食欲、睡眠可，大小便正常，体重无明显下降。门诊拟“结肠良性肿瘤”收入院。患者既往因“子宫内膜癌”进行“子宫及附件切除术”，术后病情稳定，多次复查未见复发；因“急性阑尾炎”进行“阑尾切除术”；因车祸外伤致“右腿胫腓骨骨折”进行“胫腓骨内固定术”；自测血糖“升高”，未定期监测，未系统诊治。

1.2 体格检查

体温36.0 ℃，脉搏68次/分，呼吸20次/分，血压146/78 mmHg。神清，浅表淋巴结未扪及肿大，心肺查体未见异常，腹部查体见右下腹一长约3 cm斜形陈旧性手术瘢痕，下腹部一长约10 cm竖形陈旧性手术瘢痕，全腹无压痛，未扪及包块。四肢、脊柱活动尚可。

1.3 辅助检查

（1）实验室检查：血常规、粪便常规、肝肾功能、输血前检查、糖链抗原125、糖链抗原199、癌胚抗原均未见异常。尿常规示镜检白细胞（2～4）个/HP，细菌（2+）/HP，白细胞1+。空腹血糖7.65 mmol/L，糖化血红蛋白7.0%，OGTT后1小时血糖14.37 mmol/L，OGTT后2小时血糖17.44 mmol/L；甲胎蛋白9.48 ng/mL；甘油三酯1.88 mmol/L。

（2）器械检查：

①胸部+腹部+盆腔CT：双肺少许纤维增殖灶，数个小结节（LU-RADS 2 类）；主动脉及冠脉粥样硬化；降结肠肠壁增厚；右肝及左肾小囊肿；左侧肾上腺结节，考虑为腺瘤可能性大；所示右髋关节前部及右大腿前部各肌群肌肉明显萎缩；胆囊炎？

②24 小时动态血压：全天平均收缩压升高，白天平均血压正常，夜间平均收缩压升高，血压昼夜节律消失。

③结肠镜：距肛门55 cm横结肠可见一处大小约4 mm×4 mm广基息肉，表面欠光滑，距肛门40 cm降结肠可见一大小约25 mm×20 mm 广基隆起，半透明囊感，形态欠规则，中央凹陷，表面黏膜光滑，与周边一致，探头按压质软。

④超声内镜（图1）：降结肠管壁层次结构清晰，隆起型病变位于管壁黏膜下层，呈无回声团块，凸向管腔内，中央可见分隔，有完整包膜，切面大小约19 mm×13 mm，管壁未见肿瘤破坏征象，管壁外未见明显肿大淋巴结图像。

图1 降结肠肿物的超声内镜镜下图像

1.4 术前专科诊断

1.降结肠肿物性质待查；2.横结肠息肉；3.慢性浅表性胃炎伴糜烂；4.十二指肠球部憩室；5.阑尾切除术后。

1.5 治疗相关情况

笔者团队讨论后认为患者的降结肠肿物有手术指征：患者于4 月余前在外院体检发现降结肠肿物，日前复查电子结肠镜发现降结肠肿物较前增大，入院后超声内镜检查结果提示囊肿可能，但不排除肿物体积随着病程延长而进一步增大，以致肠腔受累扩张、引起一系列不适症状，甚至可能发生肠梗阻或肠套叠。入院后检查结果提示肿物体积较大（约25 mm×20 mm），对于直径＞20 mm的肿物，临床多建议进行外科手术。患者入院后确诊2型糖尿病及高血压病，患者及其家属认为患者合并基础疾病多、全身情况欠理想、既往接受多次其他手术治疗，难以耐受再次外科手术带来的创伤，强烈要求进行内镜下手术治疗。考虑到肿物体积较大、肠壁薄、肠腔内操作空间有限，内镜下黏膜剥离术（endoscopic submucosal dissection，ESD）操作过程中发生出血或穿孔的风险较高，且超声内镜及腹部CT检查结果提示肿物深度局限在黏膜下层，有完整包膜，由此认为采用EMR治疗相对更加安全可靠。因EMR同样存在内镜下手术治疗的相关治疗风险，故与患者及其家属积极沟通，告知患者的病情及其相应的治疗方案选择，患方选择采用EMR治疗并对EMR的相关治疗内容、治疗风险明确知晓，签署EMR治疗知情同意书。

排除手术相关禁忌证并制定内镜下手术治疗方案后，术前予磷酸钠盐进行肠道准备。患者取左侧卧位，采用静脉麻醉，麻醉满意后将电子结肠镜进镜至距肛门40 cm 处，可见一大小约25 mm×20 mm广基隆起，半透明囊感，触之软，进行黏膜下注射，待病变明显抬起后，予以圈套器完整套住肿物至基底部，使用高频电刀进行电凝电切，术后仔细观察创面，创面无出血、无穿孔，创面可见隔膜，使用金属钛夹夹闭创面，固定病理标本并送检。手术相关操作见图2、图3、图4。术后病理诊断（图5）：（降结肠肿物）考虑囊性淋巴管瘤。

图3 切除降结肠肿物后的创面

图4 切除降结肠肿物后用钛夹夹闭创面

图5 降结肠肿物病理检查所见

1.6 术后管理与随访

术后禁食、禁饮24 h，给予补液、预防感染等治疗，嘱患者卧床休息，观察患者生命体征和临床症状（重点观察有无腹痛、发热及出血），术后24 h后予以流质饮食，3 d后改为半流质饮食。住院期间控制血压、血糖平稳，患者术后恢复情况良好，未诉发热畏寒、腹痛腹胀、粪便性状改变等不适，于术后第5天办理出院。术后第7天电话随访，患者未诉特殊不适，嘱其恢复正常饮食。术后每6个月复查1次结肠镜，降结肠术区未见复发，结直肠其余部位亦未见新发肿物。随访1年后，建议患者可每年门诊复查1次结肠镜，嘱其平日注意有无腹部不适、粪便性状改变、排粪习惯改变等情况，若有不适症状，需要及时就诊。

2 讨论

文献报道，淋巴管瘤的发生与淋巴循环障碍存在关联，而炎症、手术创伤或辐射等均可引起淋巴循环障碍[5]。根据病变类型的不同，淋巴管瘤可分为囊性淋巴管瘤、海绵状淋巴管瘤、单纯性淋巴管瘤等，其中以囊性淋巴管瘤多见[6-7]。淋巴管瘤所引起的临床症状与瘤体大小、部位、生长方式均有关。对于发生在消化道的淋巴管瘤，当瘤体较小时常无临床症状，可在内镜检查或腹部影像学检查时偶然发现，随着病程的延长，瘤体可逐渐增大，引发消化道症状或压迫症状，较大的瘤体甚至可能引起肠梗阻，目前也有结肠淋巴管瘤引起肠套叠的个案报道[8]。当发生囊腔内感染时，结直肠淋巴管瘤可引起急性腹痛[9]。消化道淋巴管瘤还可引起消化道出血，有观点认为可能是瘤体内淋巴引流异常所致[10]。

消化道淋巴管瘤的内镜下表现及影像学表现具有一些特点，可供辅助诊断。在电子结肠镜下，淋巴管瘤可表现为（黏膜下）隆起型病变，圆形或不规则形，表面光滑，宽基底，呈灰白色或粉红色，半透明状，活检钳探触可发现瘤体质软，推压后可见瘤体局部凹陷变形[6,11]。超声内镜检查对于消化道黏膜下肿物的诊断具有重要的临床价值，可查看黏膜下肿物的大小、回声的高低、回声的均匀程度、肿物的起源层次、边界是否清楚及其与周围器官的关系。文献报道囊性淋巴管瘤在超声内镜下可见整体呈海绵样，中间有光带分隔，瘤体位于黏膜下并被固有肌层包围[11-12]。消化道淋巴管瘤的影像学检查主要包括腹部超声及腹部CT检查，两者可显示肿物的部位、大小、形态、范围及其与周围器官的关系，其中腹部超声检查可见单个或多个低回声或无回声的囊性包块，内部可见薄的分隔，各囊腔之间互不交通，病灶内无血流信号[7,11]；腹部CT检查可见密度均匀且边界尚清晰的囊性低密度肿块，CT 值多接近于水，有多个囊腔者可见不规则分隔，增强后囊壁及分隔有强化，但囊液不强化[7]。

结肠淋巴管瘤需要与其他结肠黏膜下隆起型病变相鉴别，包括脂肪瘤、囊肿、气囊肿、平滑肌瘤和神经内分泌瘤[13]：脂肪瘤常表现为起源于黏膜下层的高回声肿块；囊肿常表现为起源于黏膜下层的无回声囊状结构；气囊肿常表现为起源于黏膜下层的蜂窝状混合回声肿块，内部有高回声气体；平滑肌瘤常表现为起源于黏膜肌层的低回声肿块；神经内分泌瘤多为起源于黏膜下层或黏膜肌层的低回声或中低回声肿块。部分病变体积较小，CT 检查无法有效判断；部分病变依靠电子结肠镜及活检钳探触亦难以初步判断其性质，而超声内镜检查有助于提高诊断准确率；部分病变经多种检查依然无法初步判断其性质，需要依靠病理检查明确诊断，且不同类型的淋巴管瘤的镜下表现各有特点[6-7,9,11]。笔者团队认为，结肠淋巴管瘤属于黏膜下肿物，活检阳性率低，若取材不良会导致诊断困难，故将肿物完整切除并送病理检查是优选方法。

手术切除是腹部淋巴管瘤的首选治疗方法[7]。相对于外科手术，内镜下手术的手术创伤小、患者术后恢复快，更容易被患者接受，但是手术治疗方案需要综合患者的多个方面的因素来制定。随着内镜治疗技术的发展，内镜下手术切除治疗黏膜下良性肿瘤的有效性与安全性已得到证实，而且目前已有文献报道直径为5 cm 的结肠囊性淋巴管瘤经内镜下手术成功切除的案例[14]。笔者团队认为，若结肠淋巴管瘤直径≤20 mm，选择ESD或EMR进行治疗更为安全可靠。总的来说，ESD 切除范围大，瘤体完整切除率高，术后复发风险低，但ESD 对术者的内镜操作水平要求较高，同时由于操作技术难度大，花费时间长，出血、穿孔并发症发生率高等问题，技术限制使得ESD 在基层医院难以推广应用；相对于ESD，EMR 的操作难度较低，花费时间较短，出血、穿孔并发症发生率较低，该技术容易在基层医院推广应用，但是EMR 可能导致瘤体切除不完整，残留病变的风险增加。有研究指出，瘤体完整切除后复发率较低（10%～27%），但是瘤体部分切除后复发率为50%～100%[15]。若瘤体较大（直径＞20 mm），或合并有出血、梗阻、肠套叠等时，由于内镜下切除的难度增加及出血、穿孔的风险增加，应考虑外科手术切除，常用方式为腹腔镜下或剖腹探查进行病变肠段切除术。也有观点认为，无症状的淋巴管瘤可进行定期随访观察，并不排除瘤体自身消退的可能[6,11,16]。

本例患者为老年女性患者，电子结肠镜检查结果提示肿物大小约25 mm×20 mm，考虑后期肿物导致肠腔受累扩张及急腹症的可能性较大，虽然淋巴管瘤的生长速度相对缓慢，但是肿物可随着病程的延长而进一步增大，故笔者团队讨论后认为患者有手术指征。经与患方积极沟通，最终对本例患者施行EMR 治疗，笔者团队对此治疗方案的有效性与可行性分析如下：（1）术前评估提示瘤体较大，病变深度局限在黏膜下层，有完整包膜，ESD 操作难度大，出血、穿孔并发症发生率高，EMR 更为安全可靠；（2）EMR 操作难度低，花费时间短，既能完整切除肿物，又能良好保留消化道结构的完整性，切除病变术后夹闭创面更为简单，患者术后恢复快，术后生活质量受影响小；（3）术前已充分与患者及其家属沟通，若内镜下手术失败，可考虑外科手术进行补救，患方表示理解并同意。经治疗，本例患者术后恢复情况较为理想，术后随访1年期间患者无复发。

关于采用EMR 治疗结肠淋巴管瘤的临床操作，笔者团队认为需要注意以下几点：（1）病变深度是判断能否进行EMR 治疗的关键，若深度超过黏膜下层，则不适合采用该方法治疗，故术前应进行超声内镜检查以充分评估；（2）若黏膜下注射后病变抬举不佳，则不宜进行EMR 治疗；（3）黏膜下注射后，圈套器应尽量套住瘤体基底部，将瘤体及周围少许黏膜套入，以提高完整切除成功率；（4）避免直接套住瘤体体部进行切除，直接套住瘤体体部切除可能会引起瘤体破裂，导致不能完整切除，增加复发风险。EMR 术后常见并发症包括局部出血、局部感染及钛夹脱落等，这些因素会影响手术治疗的效果。因此，术前应做好肠道清洁准备；术中注意预防出血、穿孔并发症，切除病变后应仔细观察创面，确定无出血、无穿孔后严格夹闭创面，术后应严密观察患者腹部体征及有无便血，并予以抗生素预防感染，禁食、禁饮24 h 后，若患者无特殊不适，可恢复流质饮食，其后逐步过渡至正常饮食。

结合本例患者的诊治过程，笔者团队认为对于病变局限在黏膜下层且有完整包膜的结肠囊性淋巴管瘤，若患者因个人治疗意愿拒绝外科手术，或合并基础疾病较多而无法耐受外科手术时，EMR 不失为一种治疗选择。总的来说，EMR 安全性良好，既能达到完整切除肿物的目的，又能良好保留消化道结构的完整性，且手术创伤小、花费时间短、患者术后恢复快。但是，临床医师需要结合病变特点与患方积极沟通并告知替代方案，在征得患者的同意后开展治疗。

利益冲突声明全体作者均声明不存在与本文相关的利益冲突。