对小关节矢状面倾斜角与颅底凹陷合并寰枢椎脱位程度相关性的探讨

盛厦庆 孟阳 丁琛 王贝宇 洪瑛 刘浩

颅底凹陷(basilar invagination,BI)是一种由于发育异常所致的枕颈部畸形，常合并寰枢椎脱位(atlantoaxial dislocation,AAD)、寰枕融合、Chiari畸形及Klippel-Feil综合征等异常情况[1-3]。对于合并有寰枢椎脱位的颅底凹陷，其病理特点为同时合并纵向脱位和横向脱位，即齿状突向上、向后突入枕骨大孔，压迫延髓和脊髓并导致相关症状[4]。有学者提出寰枢关节的解剖异常以及韧带组织异常可能是BI合并AAD的病理学进展原因[5-8]。然而，目前相关证据较少。同时，随着许多其相关手术治疗方法的提出和改进,外科医生在复位过程中必须更加清晰客观地认识正常人以及AAD合并BI患者的寰枢小关节形态。这需要一些易于测量并且能有效反应脱位程度的客观指标，如小关节的角度和方向,以为外科医生在制定手术计划或进行手术时提供更多参考和帮助。本研究的目的是探究BI合并AAD患者的小关节矢状面倾斜角与正常人之间的差异及其与横向及纵向脱位程度的相关性。

资料与方法

一、资料

1.纳入标准：(1)纳入标准：①诊断为颅底凹陷畸形。②合并寰枢椎脱位。③年龄为18～75岁。④具有完整的颈椎CT三维重建影像片，且完整显示枕颈交界区及硬颚影像。(2)排除标准：①有颅底或颈椎手术史。②有颅颈部外伤史。③患有肿瘤、颈椎感染或其他严重的全身性疾病。本研究已经过四川大学华西医院生物医学伦理委员会审查并批准。

2.数据来源：从医院病历及影像系统中纳入于2010年1月至2017年1月四川大学华西医院骨科诊治的颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者40例及正常健康体检者40名数据。

二、方法

1.观察指标：记录检查者的基本信息，包括：性别、年龄、身高、体重。于枕颈CT三维重建正中矢状位片中测量Chamberlain线(CL)、Wackenheim's线(WL)、寰齿间距(atlantodens interval,ADI)及双侧的小关节矢状面倾斜角(sagittal slope angle,SSA)(图1)。CL正常值低于3 mm，WL正常值不超过0 mm，ADI正常值小于3 mm。SSA若向前方成角计为正值。相反，若向后方成角则计为负值。左右两侧小关节SSA差值计算为：(左侧SSA-右侧SSA)的绝对值。左右两侧小关节平均SSA则计算为：(左侧SSA+右侧SSA)/2。由两名医生通过PACS v 4.0软件(GE Healthcare,Milwaukee,WI,美国)分别测量以上影像学指标，并取均值纳入统计分析。若出现差别较大者，则由第3名医生进行测量并取值。

图1 CT三维重建矢状面各参数测量方法 A 正中层。CL为由硬腭后缘向枕大孔后上缘作一连线，测量齿状突超过此线的距离。WL为做颅底斜坡的延长线，测量齿状突超过此线的距离。ADI为测量寰椎前弓后侧皮质与齿状突前侧皮质距离 B 于双侧小关节最清晰平面测量SSA。先于正中层做C2下终板延长线(即a线，若C2-3不分节，则做C3下终板延长线)，再于小关节层中做上关节面延长线(即b线)，测量a线和b线的成角(此病例SSA为-49.37°)

结 果

共计纳入40例BI合并AAD的患者组和40名健康体检的正常对照组，两组在性别、年龄、体质指数(body mass index，BMI)方面差异无统计学意义(表1)。

患者组的左侧小关节SSA为(-24.6±22.3)°；对照组左侧小关节SSA为(15.4±6.0)°，二者之间差异有统计学意义(P<0.001)。两组右侧的小关节倾斜角度之间也存在相似的结果。对于左、右两侧小关节SSA差值的绝对值而言，患者组平均差值为(13.9±15.5)°；对照组仅为(4.9±3.4)°，两组之间差异有统计学意义(P<0.001)(表2)。两组中共有21例患者的左右侧小关节SSA差值的绝对值大于10°，其中患者组共有17例，而正常组仅4例大于10°(P=0.0018)。

回归分析结果显示左侧SSA与CL(r=-0.371,P=0.018)和ADI(r=-0.492,P=0.001)均存在显著的相关性。右侧SSA与CL(r=-0.376,P=0.020)、WL(r=-0.382,P=0.015)和ADI(r=-0.361,P=0.022)均存在显著相关性。左右侧SSA均值同样与CL(r=-0.422,P=0.007)、WL(r=-0.380,P=0.016)和ADI(r=-0.491,P=0.001)存在相关性(表3)。

讨 论

颅底凹陷合并寰枢椎脱位是一种由于发育不良而导致同时具有横向压迫和纵向压迫的畸形。有学者提出其病理发展受到寰枢小关节的形态以及韧带组织改变的影响[8]，而小关节矢状面倾斜角可能与BI合并AAD的严重程度有关[9]。此外，近年来众多同道一直在探索和改进BI合并AAD的手术治疗方法。其相关手术策略也日益增多，如：后路寰枢侧块关节撑开复位技术(Goel技术)[10-11]、C1-2钉棒复位复位技术[12-13]、后路矢状面旋转钛棒复位技术[14]、经口咽前路寰枢椎复位钢板系统内固定技术(TARP技术)[15-16]、直接后路两步撑开复位技术(TSDR技术)[4,17]等。但无论采取何种手术策略，外科医生都需要对寰枢小关节的解剖形态具有更加客观深入的认识。

表1 患者组与正常对照组的基本资料比较

表2 患者组与正常对照组的小关节倾斜角度对比

表3 颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者SSA与脱位程度的相关性

颅底凹陷畸形合并寰枢椎脱位患者的小关节SSA比正常人更小，且常向后成角。颅颈区的解剖是非常复杂的。在人类进化过程中枕寰枢为了给头颈部提供足够大的活动度而牺牲了部分稳定性，而寰枢椎又支撑着整个头部的重量[18-19]。在本研究中，正常对照组的小关节SSA平均值为(15.4±5.7)°，也就意味着大多数正常人的小关节矢状面向前成角，即前缘高和后缘低的形态。这种形态的小关节可以避免枕骨寰椎复合体向前下滑动，从而维持正常的颅颈交接区的解剖状态。而患者组的SSA平均值为(-23.8±18.7)°，其小关节矢状面呈现为前缘低和后缘高的形态。这类患者在出生时枕骨寰椎复合体就已经具有向前下滑动的趋势，在其生长发育中这种滑动将会逐步导致寰枢脱位，齿状突向上顶入枕骨大孔内压迫延髓，向后压迫脊髓，从而形成横向及纵向脱位。这同时也解释了为什么这类患者刚出生时没有症状表现，而通常在成年期才出现相应症状。Yin等[20]将寰枢小关节形态分为4种类型。Ⅰ～Ⅲ型大概表现为前倾程度逐渐递增；Ⅳ型则定义为角度后倾。其研究发现所有的BI合并AAD患者均属于Ⅰ～Ⅲ型；Ⅳ型中均未发生寰枢椎脱位。Chandra等[9]测量齿状突后缘连线与C2小关节矢状面成角，虽然与本研究的测量方法不同，但其同样发现BI患者的小关节更偏向于形成前缘低和后缘高的形态，而正常对照组则相反。

SSA与BI合并AAD的严重程度具有一定的相关性。CL、WL是评估颅底凹陷畸形齿状突纵向顶入枕骨大孔程度的公认有效指标。ADI则是评估寰齿横向脱位的指标。在本研究中，SSA均值越小，CL、WL、ADI越大，横向及纵向脱位的程度越重，且左右两侧的SSA具有类似的结果。这进一步证明小关节SSA可以用于评估颅底凹陷合并寰枢椎脱位严重程度。

此外，颅底凹陷畸形合并寰枢椎脱位患者的左右两侧小关节相比于正常人更加不对称。目前并未有研究对寰枢椎小关节不对称进行明确的定义。在本研究中，共有21例左右侧SSA差值的绝对值大于10°，其中81%是颅底凹陷畸形患者。这表明颅底凹陷畸形合并寰枢椎脱位患者的小关节更不对称。小关节不对称可能会导致斜颈、旋转畸形、颈痛等。这符合颅底凹陷畸形患者的临床表现。

本研究表明颅底凹陷畸形合并寰枢椎脱位患者的寰枢小关节更多的表现为前缘低和后缘高的前倾形态；其SSA明显小于正常人。且SSA越小，脱位程度越严重。此外，BI合并AAD患者的小关节相比于正常人更加不对称。本研究同样存在一定的局限性。首先，由于颅底凹陷合并寰枢椎脱位的发病率不高，所以难以收集到大量的样本。其次，本研究为回顾性研究，若要更好的证明SSA是BI合并AAD患者的病理发展因素，则需进行前瞻性队列研究，对幼年患者进行长期甚至终身随访。