睾丸腺瘤样瘤1例报告

边晓东 双卫兵 赵长剑 卫拴昱 李肖萌

腺瘤样瘤是一种形态学类似于腺瘤、间皮细胞起源、好发于生殖系统的少见良性肿瘤。腺瘤样瘤发生在睾丸实质内的十分罕见。山西医科大学第一医院泌尿外科诊治1例睾丸内腺瘤样瘤患者，现报告如下。

患者，男，36岁，因“发现右侧睾丸肿物18个月，显著增大12个月”入院，患者自述无阴囊坠胀感及疼痛。既往无高血压、糖尿病、结核病史，无吸烟、饮酒史。专科体检：右侧阴囊皮肤无红肿、破溃，其内可触及大小约7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm的肿块，质稍硬，表面光滑，无触痛，沉重感明显，肿瘤位于睾丸实质，考虑恶性的可能性大。实验室检查：HCG<10 mIU/ml，AFP 1.6 IU/ml(0～16.7 IU/ml)。PET-CT示右侧睾丸软组织肿胀，密度不均，代谢增高，SUVmax=7.96，部分病灶边缘模糊，恶性肿瘤可能性大(未见淋巴结转移)(图1)。完善术前准备后，于2020年7月8日行右侧睾丸根治性切除术。

A：右侧睾丸代谢增高，SUVmax=7.96，边缘模糊，大小约7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm，考虑恶性睾丸癌的可能性大；B：右侧睾丸代谢增强，未见周围淋巴结转移图1 PET-CT结果

取右侧阴囊上方1 cm斜行切口，术中沿精索向下充分游离右侧睾丸鞘膜。迁出右侧阴囊内容物，可见大小约7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm的肿瘤组织(图2A)，横行切开肿块，可见大片乳白色区域，占据整个肿块的85%，包绕类似缩小坏死的睾丸组织，未见正常的睾丸及附睾组织(图2B)。

A：术中完整剖离肿瘤，大小约7.0 cm×6.0 cm×5.5 cm；B：横行切开瘤体，乳白色区域占据85%，中间类似萎缩坏死的睾丸组织图2 肿瘤大体观及切面图

术中冷冻检查：组织镜下可见多个大小不等的囊腔结构，其间可见散在淋巴细胞及形态较为一致的细胞浸润，胞核大小一致，无异型性，考虑脉管源性肿瘤、低级别生殖细胞肿瘤，不除外卵黄囊瘤。石蜡病理：可见大量的上皮组织和间皮成分，其间散在囊腔样结构(图3)。免疫组化示CK、VIM、Calretinin强阳性，HBME1弱阳性(图4)。阴性结果有EMA、CD30、CD31、D2-40、PSA、NSE、PLAP。病理诊断：右侧睾丸腺瘤样瘤，部分区域细胞增生活跃。

图3 石蜡病理(HE染色,×100)

A：CK染色强阳性；B：VIM染色强阳性；C：Calretinin染色强阳性；D:HBME1弱阳性图4 免疫组化(Envision染色，×100)

出院后3个月电话随访，患者无异常主诉，肿瘤无复发。

讨论腺瘤样瘤由Golden等于1945年首次提出，通常被认为是起源于间皮细胞的良性肿瘤[1-2]。腺瘤样瘤常见于生殖系统，男性生殖系统腺瘤样瘤常见于睾丸旁组织，约占睾丸旁肿瘤的30%，其中最常见于附睾(77%)，其次是睾丸鞘膜和白膜(22%)，而发生于睾丸内的腺瘤样瘤非常罕见[3-4]。

睾丸腺瘤样瘤的发病年龄为20～50岁，临床表现通常无明显症状，瘤体生长缓慢，肿瘤一般为单发，质韧，无触痛，而且体积一般均较小(≤2 cm)，肿瘤标志物均在正常值范围内[5]。也有疼痛的临床表现，可能是由于肿瘤体积增大牵拉白膜或者伴随有梗死的发生[6]。

腺瘤样瘤无特征性影像学表现。在超声中可表现为低回声、等回声及高回声结节，其中等回声结节最常见，约占50%[7-8]。CT检查对于帮助判断睾丸肿瘤的性质和明确有无腹膜后淋巴结转移意义较大[9]。MRI检查可以较清楚地显示肿瘤边界与周围组织的解剖关系[10-11]。PET-CT可从组织代谢水平的高低来判断肿瘤的良恶性，其具有较高的准确性及敏感性[12]。虽然价格昂贵，不作为首选和常规检查手段，但是对于可以承受其费用的家庭来说，在确定有无转移及定性时行PET-CT检查较CT及MRI更加敏感。本例患者来我院时已做PET-CT检查，虽然对睾丸肿瘤定性没有做出确定诊断，但是排除了微转移灶的存在。

有研究表明，腺瘤样瘤主要有上皮细胞和间皮组织两种成分[13]，这与本例镜下所见一致。免疫组化对确定诊断帮助很大，Alexiev等[14]指出CK、VIM、Calretinin和D2-40阳性对于确定诊断至关重要。沈国菊等[15]报道了10例睾丸腺瘤样瘤的免疫组化检测结果，VIM、CK7和AE1/AE3的阳性表达率为100%，而WT-1和Calretinin的表达率为80%。结合文献报道，我们认为所有腺瘤样瘤CK、VIM染色均阳性，EMA、Calretinin、MC(HBME1)、D2-40、WT1等部分阳性，具有支持诊断价值。本病例免疫组化示CK、VIM、Calretinin强阳性表达，HBEM1为弱阳性表达，结合病理切片，可以做出睾丸腺瘤样瘤的确定诊断。

对于肿块位于睾丸的一侧，直径<2 cm，且体积小于睾丸体积的30%，多建议行保留睾丸的肿块切除术[5]。腺瘤样瘤是罕见恶变的良性肿瘤，手术完整切除可获得很好的预后[16]。本例患者瘤体较大，且其与睾丸组织失去明显的界限，遂行根治性右侧睾丸切除术，术后3个月随访，肿瘤无复发。