应用改良Pemberton骨盆截骨术治疗6岁以上发育性髋关节发育不良患儿的中期随访结果

李岱鹤 刘万林 韦宜山 白锐 赵振群 王勇 孙超 孙亮

发育性髋关节发育不良(developmental dysplasia of the hip, DDH)是一种常见的儿童期髋关节病理改变，通常表现为系列性形态异常[1]。DDH的早期诊断和治疗对于获得满意的结果至关重要，而对延误治疗导致的或治疗后残余的髋关节发育不良通常需要借助手术治疗。与低龄儿童相比，大龄(≥6岁)儿童DDH的治疗更具挑战性。这是由于随着时间的推移，DDH患儿髋关节的各个面软骨厚度减少，关节囊变形挛缩，反转的关节盂唇位置固定，圆韧带增厚，髋臼内纤维组织填充，股骨头形态不规则，股骨近端旋前等病理改变更加复杂[2-3]。我们采用改良Pemberton骨盆截骨术联合或不联合股骨转子下旋转短缩截骨术治疗大龄DDH患儿，获得了令人满意的疗效，现报道如下。

资料与方法

一、资料

1.病例纳入与排除标准：(1)病例纳入标准：①年龄 6～15 岁，诊断为DDH；②采用切开复位改良Pemberton骨盆截骨术伴或不伴股骨转子下旋转短缩截骨术治疗；③随访时间≥24个月；④临床资料和影像学资料完整。(2)病例排除标准：①手术时年龄<6岁；②随访时间<24个月；③临床和(或)影像学资料不完整。

2.一般临床资料：对 2001年1月至2017年12月内蒙古医科大学第二附属医院小儿骨科采用改良Pemberton骨盆截骨术联合或不联合股骨转子下旋转短缩截骨术一期治疗的DDH患儿60例(74 髋)的临床资料进行回顾性分析。其中男22例，女38例；手术年龄(8.20±2.56)岁；左侧20例，右侧26例，双侧14例。术前Tonnis分级：Ⅱ级38髋(51.35%)，Ⅲ级10髋(13.51%)，Ⅳ级26髋(35.14%)。联合应用股骨转子下旋转短缩截骨52例(61髋)，未联合应用股骨转子下旋转短缩截骨8例(13髋)。初次治疗50例(64髋)，残余畸形治疗10例(10髋)。依年龄将全部患儿分为6岁≤年龄<8岁和年龄≥8岁2组。

二、方法

1.手术方法：行全身麻醉或腰部连续硬膜外阻滞麻醉，患儿取仰卧位，患髋垫高。采用 Smith-Peterson切口，常规显露髋关节，取得同心圆复位后紧缩缝合关节囊。如患髋为完全脱位接受首次治疗或残余畸形股骨前倾角≥40°，则行股骨近端旋转短缩内翻截骨术。改良Pemberton骨盆截骨术：在坐骨切迹水平，于髂骨内侧和外侧骨膜下分别置入1个宽剥离子或拉钩，充分暴露髋臼的前下部、顶部及后部。借助术中透视确定截骨高度。采用30°角骨刀进行截骨，始于髂前下棘稍上方的髂骨外板，在不截断髂骨内板的前提下绕髋臼前方、上后方及下方截骨。术中多次定位，以确定髂骨外板的截骨厚度约为髂骨厚度的1/3，截骨深度接近“Y”形软骨，截骨限于髂骨内板和外板之间，不进入髋臼，截骨以远包含髋臼前下至后方约2/3髋臼缘。用撑开器分开截骨间隙，使髋臼向前、外侧和下方旋转，并改变朝向，术中定位确保覆盖满意。从髂嵴前方取适宜大小的三面皮质髂骨嵌插植骨于撑开的截骨间隙，以获得股骨头的理想覆盖。对移植骨块无需行内固定。再次活动患肢检查髋关节复位后稳定性，并行术中定位确认。

2.术后处理：对个别患儿术后行髋人字石膏固定6～8周；大部分配合手术较好的患儿不需要石膏固定。4～6周后行股四头肌训练及髋关节功能锻炼并逐渐负重。对术后4～6个月髋关节功能仍不令人满意者及时行麻醉下活动髋关节。

3.随访：对术后行髋人字石膏固定患儿，术后6～8周首次门诊复查；对无石膏固定患儿，术后4～6周首次门诊复查。首次复查摄骨盆正位X线，并指导患儿进行臀、腿肌力和髋关节功能锻炼。二次复查时间为首次复查后的1个月，主要评估经康复训练后的臀、腿肌力和髋关节功能。后期复查计划：术后1年内，每半年复查1次；1年后每年复查1次；复查时摄骨盆正位X线并评估髋关节功能。

4.评估指标：采用McKay临床评定标准(表1)对手术临床效果进行评价[4]。采用 Severin 影像学评定标准(表2)对骨盆正位X线表现进行评价[5]。采集术前髋臼指数(acetabulum index，AI)和Tonnis分级以及末次随访AI和中心边缘角(center edge angle，CEA)并进行比较；依据末次随访骨盆正位X线，记录股骨头缺血坏死(avascular necrosis，AVN)发生例数及相应的Kalamchi-MacEwen分型。

表1 McKay临床评价标准

表2 Severin影像学评价标准

结 果

本研究组随访时间(5.86±3.63)(2～17)年。末次随访结果：AI=(14.11±5.76)°，与术前(37.18±10.68) °相比减少(23.07±11.80)°；CEA=(38.59±11.14)°；发生AVN 12例(14髋)(20%，18.9%)，其中Kalamchi-MacEwen分型Ⅱ型10例[16.67%，12髋(16.22%)]，Ⅲ型1例[1.67%，1髋(1.35%)]，Ⅳ型1例[1.67%，1髋(1.35%)]；Severin评价优21髋(28.38%)，良32髋(43.24%)，可19髋(25.68%)，差2髋(2.70%)，优良率为71.6%；McKay评价优34髋(45.95%)，良21髋(28.38%)，可19髋(25.68%)，优良率为74.3%。2个年龄组McKey和Severin评价结果差异均无统计学意义(均P>0.05)。见表3。

表3 2个年龄组末次随访McKay与Severin评价结果的比较[n(%)]

影响术后McKay和Severin评价结果的单因素均为是否出现AVN(均P<0.001)和术前Tonnis分级(P=0.002，<0.001)(表4)。对单因素筛选结果中存在统计学意义的单因素进行多因素筛选，针对术后McKay和Severin评价结果的多因素筛选选择Logistic回归模型，结果显示Tonnis分级为Ⅲ～Ⅳ级和发生AVN是危险因素(表5)。

表4 术后McKay与Severin评价结果影响因素的单因素筛选结果[n(%)]

表5 影响术后疗效的多因素筛选结果

典型病例见图1～3。

图1 患儿女，6岁。右侧DDH, Tonnis Ⅳ度,行改良Pemberton骨盆截骨术+股骨近端旋转短缩内翻内固定术 A 术前骨盆正位X线 B 11.5岁，术后5.5年，末次随访X线，Severin评价为优 C 11.5岁末次随访髋关节功能良好，McKay评价为优 图2 患儿女，6岁。左侧DDH,Tonnis Ⅲ度,行改良Pemberton骨盆截骨术+股骨近端旋转短缩内翻内固定术 A 术前骨盆正位X线 B 术后6个月X线 C 13岁，术后7年X线 D 23岁，术后17年，末次随访X线，Severin评价为优 E 23岁末次随访髋关节功能良好，McKay评价为优 图3 患儿女，11岁。右侧髋关节残余畸形，半脱位, Tonnis Ⅱ度，行改良Pemberton骨盆截骨术+股骨近端旋转短缩内翻内固定术 A 术前骨盆正位X线B 13岁，术后2年X线 C 14岁，术后3年末次随访X线，Severin评分为优 D 14岁末次随访髋关节功能良好，McKay评分为优

讨 论

通常情况下，为适应不同时期髋关节的病理改变，DDH的治疗方案主要依据患儿年龄选择，基本共识为DDH患儿年龄越大其治疗方案越复杂，治疗结果不良率越高[1,6]。一般认为DDH患儿手术治疗的上限年龄在8岁，在8岁之后治疗的并发症所带来的结果可能并不比未治疗的临床效果好[7-8]。即便如此，许多学者对大龄DDH患儿仍秉持积极的治疗态度，力图通过努力尽可能获得股骨头和髋臼的同心圆匹配。Salter等[9-10]在1961年报道Salter截骨术时提出该术式适用于18个月～6岁DDH患儿，但在其后续报道中证实Salter截骨术在大多数符合适应证的青少年甚至成人DDH患者中亦获得成功。同样，Pem-berton[6]在1965年报道Pemberton术式时认为该术式适用于年龄跨度较大的患儿，其纳入的91例患儿(115髋)年龄为1～12岁，其中50%年龄>4岁，治疗均获得了相对满意的结果。

本研究采用的改良Pemberton截骨术，为我科在近30年应用Pemberton截骨术的过程中不断加以改进而形成，其在大龄DDH患儿治疗中也取得了令人满意的结果。该术式与传统Pemberton术式的主要区别在于骨刀行进路线位于髂骨内外板之间，绕髋臼前方、上后方和下方截骨，始终保持髂骨内板完整，力争实现髋臼理想覆盖。该术式与San Diego术式在形式上类似，区别是并未切断坐骨大切迹，骨刀止于坐骨大切迹前方，形成相对完整的绕髋臼前方、上方和后方的弧形截骨。该术式与Dega截骨术的区别在于Dega截骨远端在离坐骨切迹1 cm处停止，并未弯向“Y”型软骨。因此，改良Pemberton截骨术的技术特点包括髂骨内外板间截骨，未切断坐骨大切迹，截骨远端弯向“Y”型软骨。经过临床应用证实改良Pemberton截骨术有如下优势：①可保留原始骨盆的完整性；②对下翻外翻髋臼不需要内固定；③对6岁以上患儿不需要行外固定；④矫形效果好，髋臼前外侧覆盖令人满意，截骨下压后的弧形髋臼更加顺应股骨头的外形，从而使股骨头和髋臼匹配更好；⑤适用患者年龄广泛。该术式的适应证包括髋臼发育不良或髋关节半脱位(髋臼大而股骨头小)、髋臼浅平且更多向前外侧倾斜、髋关节完全脱位(髋臼大而股骨头小)以及神经源性DDH(由脑瘫、脊髓脊膜膨出等引起)；其绝对禁忌证包括股骨头与髋臼基本相称、髋臼小而股骨头大以及DDH残余髋臼内壁增厚，相对禁忌证为“Y”型软骨闭合。

目前，治疗DDH的手术方式有多种，治疗目的均为实现髋臼对股骨头的良好覆盖并维持髋关节的稳定。其中骨盆截骨技术分为3类：①髋臼再定向截骨(Salter截骨，triple截骨、PAO截骨)；②髋臼成形术(Pemberton截骨、Dega截骨、San Diago截骨)；③髋臼扩大术(Chiari截骨，Staheli髋臼扩大？)。现有文献证实，在排除患者年龄和特殊病理改变因素的前提下，没有一种术式整体优于另一种术式[11]。另外，目前尚无高质量系统性回顾研究或荟萃分析研究对多种骨盆截骨手术技术的临床和放射学结果进行比较，更多报道局限于病例系列研究和研究者个人的临床经验[12]。医生对所选择术式的深刻理解以及规范熟练的操作对于术后结果至关重要。

本研究中年龄<8岁组与≥8岁组患儿的McKay和Severin评价结果差异均无统计学意义(均P>0.05)，原因可能有以下3个方面：第一，本研究排除了年龄<6岁的DDH患儿，因此术后疗效组间差异可能不如患者年龄跨度较大的研究项目显著。第二，年龄≥6岁DDH患儿，原发和继发症状可能均不如低龄DDH患儿随年龄增长进展显著，且术后随生长发育再发生恶变的概率可能相对较低。可类比儿童发育中后期骺板损伤引发畸形的治疗，为避免过早手术术后畸形复发，需要等待骨骼接近成熟或成熟后再行手术矫正，以获得更高的手术成功率和术后疗效稳定性。第三，髋臼重塑潜力在6岁以后急剧下降[13]。 因此在6岁后实施骨盆截骨术，髋臼重塑潜能可能已下降到不足以影响术后效果的水平，即6岁后年龄因素可能相对次要甚至不影响预后。

本研究证实了我们前期发表的研究结论，即术前Tonnis分级较高和AVN的出现是术后髋关节功能不理想的危险因素[14]。Wyles等[2]对288例PAO术后患者进行了回顾性分析，证实术前Tonnis分级较高的DDH进展到需行全髋关节置换术的可能性显著增加；甚至认为可以根据Tonnis分级状况(包括PAO术后和未治疗的DDH)对未来患者5年和10年预后进行预测。先前规模更大的队列研究和时间更长的随访研究结果也已证明，Tonnis分级较高的DDH患者接受治疗后预后更差[11，15-17]。Li等[18]对79例接受切开复位治疗的晚期DDH患儿的临床和影像学资料进行了回顾性分析，结果证实出现AVN是髋关节功能不满意的独立危险因素。Roposch等[19]也报道了类似的结果。本研究组AVN发生率为18.9%(12例，14髋)，其中术前Tonnis Ⅳ级9髋(64.29%)，Tonnis Ⅲ级2髋(14.29%)，Tonnis Ⅱ级3髋(21.42%)。发生AVN的术后McKay和Severin中+差的评价率分别是没有发生AVN组的18.55倍和36.84倍(表5)。AVN的发生与DDH治疗中的多方面因素相关。Pemberton[6]在1965年曾报道，在髋关节完全脱位患儿，复位后股骨头相对髋臼较小，同时在髋关节半脱位患儿为防止复位股骨头滑向外侧假臼，保证股骨头复位后的稳定性，建议对髋臼行极度下压，提出了“负髋臼角”的概念。而Alassaf[20]认为过度下压髋臼可增加再脱位的风险，同时使股骨髋臼撞击综合征(femoroacetabular impingement， FAI)和AVN的发生率增加。Wu等[21]报道因过度下压髋臼，使股骨头下移明显，AVN的发生率可达51%。在临床实践过程中我们逐渐摒弃了Pemberton的观点，认为适度下压至保持骨性髋臼角15°～25°可较好地维持股骨头的稳定性，同时减少术后AVN的发生。

本研究组患儿手术年龄已远超最佳治疗年龄范围，通过术前影像学检查结果即可预期部分患儿术后可能出现AVN、髋关节功能不良和疼痛等并发症。而末次随访未见再次脱位、截骨吸收和髋臼覆盖不良，出现AVN 12例[20%，14髋(18.9%)]，Severin评分优良率为71.6%，McKay评分优良率为74.3%。2例Severin评分为差的患儿均为双侧DDH，术前Tonnis分级双侧均为Ⅳ级。其中1例手术年龄为6岁，末次随访为术后11年；另1例手术年龄为7岁11个月，末次随访为术后5年。Severin评分为差的一侧均出现不同程度髋关节半脱位，Shenton线不连续，但均未见假臼形成。对侧Severin评价分别为优和可。这2例患儿末次随访McKay评价均为可，Severin评价为差的一侧均出现髋关节活动部分受限，跛行步态。

对大龄DDH患儿行手术治疗的目的是防止和延缓潜在关节炎的发生，以期改善甚至逆转退行性疾病的进展，避免患者在相对年轻的年龄需要关节置换[22]。部分骨盆截骨术只适用于没有早期关节炎的患者，治疗目标的实现依赖于对手术适应证和禁忌证的严格遵守以及对一定的先决条件和手术技术细节的掌控。本研究尝试了一种新的截骨术(暂且以改良Pemberton截骨术命名)，取得了较好的临床及放射学效果。该技术也存在一些局限性：①较其他单一髂骨截骨技术复杂，较难掌握，学习曲线长；②改变了髋臼的形态容积；③如矫形过度，易造成股骨头和髋臼不匹配；④该截骨为单一方向截骨，无法达到股骨头和髋臼全方位匹配。

综上所述，采用改良Pemberton骨盆截骨术治疗6岁以上儿童DDH有效且安全，出现AVN和术前Tonnis分级较高是影响术后疗效的独立危险因素。