3例基底动脉穿支动脉瘤临床资料分析

刘军，李雪源，冯雷

1 济宁市第一人民医院，山东济宁272000；2 济宁医学院临床医学院

中脑周围蛛网膜下腔出血如果未发现动脉瘤， 被称为中脑周围非动脉瘤性出血。其可能发病原因为静脉或毛细血管破裂出血、基底动脉穿支破裂、隐匿性血管畸形、毛细血管扩张症或小节段动脉夹层［1］。然而，有时即便进行细致的影像学检查和开颅探查，仍不能发现出血原因。基底动脉穿支动脉瘤多因自发性蛛网膜下腔出血（SAH）发病，约占颅内动脉瘤的0.1%［2-3］。此类病变常规脑血管造影有时很难发现，可能需要重复的脑血管和3D旋转造影才能明确诊断［4］。截至2017 年6 月，研究报道的破裂基底动脉穿支动脉瘤接受介入治疗的患者仅7例［5］。基底动脉穿支动脉瘤保守治疗再出血率为15%，平均再出血时间为21.6 d，开颅夹闭或介入治疗未有再出血发生［6-7］。由于位置深，解剖复杂，基底动脉穿支动脉瘤的外科手术夹闭或介入栓塞治疗都有较大难度。此类动脉瘤发病率低，学界对自然病史和最佳治疗方案仍存在争议［8］。现就3 例双支架套叠治疗成功的基底动脉穿支动脉瘤病例报告如下。

1 资料分析

病例1，男，67 岁，因突发剧烈头痛伴意识不清3 h 于2017 年6 月18 日入院。颅脑CT 示广泛SAH，脑室内积血，脑室系统扩大（图1a）。查体：浅昏迷，疼痛刺激睁眼，可发声，肢体有屈曲，GCS 8 分（2+2+4）。右侧瞳孔直径4 mm、对光反射消失，左侧瞳孔直径3 mm、对光反射迟钝。四肢肌张力正常，双侧巴氏征阴性，颈抵抗。Hunt-Hess分级Ⅳ级。入院当日行脑血管造影未见明显异常（图1b），4 d后再次脑血管造影发现基底动脉穿支动脉瘤，直径约2.5 mm（图1c），动脉瘤经3D 旋转造影证实（图1d）。拟行介入手术治疗。术前4 h 给予阿司匹林300 mg、氯吡格雷300 mg 顿服。同时，选择LVIS D 支架（3.5 mm×15 mm）2 枚在基底动脉内重叠释放覆盖动脉瘤。即刻造影动脉瘤显影模糊（图1f）。术后给予拜阿司匹林100 mg/d，氯吡格雷75 mg/d 口服。术后患者情况稳定，予以卧床休息、脱水降颅压、镇痛、镇静、预防血管痉挛等对症支持治疗。术后第2 天行引流血性脑脊液，术后第12天行脑血管造影证实动脉瘤仍有造影剂充盈。患者症状好转后出院。术后3 个月行DSA 检查示动脉瘤消失，基底动脉通畅（图1e）。

病例2，男，45 岁，因开车时突发剧烈头痛头晕伴恶心呕吐于2018 年1 月22 日入院。颅脑CT 示前纵裂池、双侧侧裂池、环池、鞍上池高密度影（图2a）。查体：嗜睡，呼唤睁眼，简单对答，可按指令动作，GCS 13 分（3+4+6）。Hunt-Hess 分级Ⅱ级。改良Fisher 分级4 级。入院当日行全脑血管常规造影及3D 旋转造影未见明显异常（图2b）。8 d后再次给予全脑血管造影及3D 旋转造影、DSA 检查，发现基底动脉穿支动脉瘤延迟显影。侧位造影发现直径约2.8 mm 囊性动脉瘤，起自基底动脉中段右侧壁（图2c）。穿支动脉直径细小，微导管超选动脉瘤失败，仅能微导丝超选入瘤腔，考虑行电凝闭塞瘤腔。经3 次给予solitaire 电解脱器电凝失败，动脉瘤仍显影。决定行双支架套叠术，先后置入两枚LVIS 支架，支架定位满意后释放，支架打开贴壁良好，复查造影，动脉瘤显影延迟（图2d）。支架释放后用替罗非班（5 mg/100 mL）5 mL 静脉推注，术后以4 mL/h静脉泵入。术后神经功能检查发现患者左侧外展神经麻痹，复视，言语缓慢。左侧上下肢偏瘫，肌力4 级。术后第1 天患者运动性失语，左侧上肢肌力1级、下肢肌力2级。复查颅脑CT 示脑内血肿吸收，脑干未见明显梗死，继续泵入替罗非班5 mL/h维持24 h。术后第3 天，运动性失语消失，左侧上肢肌力2 级、下肢肌力3 级。术后第10 天复查颅脑CT 提示桥脑穿支梗死。1 月后复查DSA 提示动脉瘤消失，基底动脉支架重建后通畅（图2e）。左侧上肢肌力3级、下肢肌力4级。

病例3，男，42 岁，因突发剧烈头痛头晕、恶心呕吐、咳粉红色泡沫痰于2018 年3 月14 日入院。颅脑CT 示桥前池、基底池、双侧侧裂池、环池广泛SAH，四脑室积血（图3a）。入院查体：浅昏迷，无言语，疼痛刺激睁眼，GCS 评分8 分（2+1+5）。Hunt-Hess 分级Ⅳ级。入院常规DSA 检查示基底动脉前壁穿支动脉瘤（图3b）。考虑到动脉瘤体积小、宽颈，给予重叠支架辅助弹簧圈栓塞。LVIS D 支架（4.5 mm×20 mm）1 枚半释放，弹簧圈Hypersoft 2 mm×4 cm、1 mm×4 cm 各1 枚在动脉瘤颈处做塞子填塞，完全释放支架后，再次选择LVIS D支架（4.5 mm×20 mm）1 枚在基底动脉内重叠释放覆盖动脉瘤。即刻造影显示动脉瘤不显影（图3c）。术后复查CT 未见新发梗死灶。患者症状好转后出院。随访9 个月，动脉瘤未见复发。

2 讨论

前循环穿支动脉瘤多位于大脑中动脉M1 段的外侧豆纹动脉［5］。有关基底动脉穿支动脉瘤疾病发展史、分级和治疗的文献报道很少。该病最初由GHOGAWALA 等［9］于1996 年描述，截至2020 年，在英文文献中报道的病例数少于50 例。基底动脉穿支动脉分为3 组，即尾段、中段、头段。尾段有2～5个穿支，直径80～600 µm，约50% 与周围穿支有侧支吻合。中段穿支丰富，有5～9 支，血管直径210～940µm，约66.6% 与周围穿支吻合。头段有1～5 支穿支，直径190～800 µm，约41.6% 与周围穿支吻合［10］。最近，SATTI等［5］提出了基于基底动脉穿支动脉解剖起源的三分类法，其中Ⅰ型动脉瘤起源于基底动脉干，毗邻穿支动脉，但不累及穿支；Ⅱ型动脉瘤起源于穿支动脉基底部，Ⅱa 型动脉瘤和穿支动脉从基底动脉合并发出、Ⅱb 型穿支动脉起源于动脉瘤穹隆；Ⅲ型为累及穿支动脉远端的梭形动脉瘤。

图1 病例1手术前后颅脑影像学检查结果

图2 病例2手术前后颅脑影像学检查结果

图3 病例3手术前后颅脑影像学检查结果

基底动脉穿支动脉瘤为男性好发，研究报道该病男女发病比例为3∶1［3］。该类病变均为破裂出血的动脉瘤，是引起广泛中脑前、桥脑前SAH 的主要原因，第1 次DSA 检查假阴性率约33%［3］。由于此类动脉瘤体积小，穿支血管管径纤细，有周围血管遮蔽，颅底骨影响显影，以及动脉瘤内血栓的形成，导致动脉瘤显影淡且延迟，发现比较困难。因此，对于桥前池有血肿的患者，行高分辨率DSA 有重要价值。对于第1 次DSA 检查阴性的患者，可结合颅脑CT 出血的部位判断动脉瘤位置，多角度造影结合3D 动态观察，避免遗漏微小病变。必要时可适当增加造影剂的剂量和压力泵的注射压力。高度怀疑颅内动脉瘤破裂出血的，可等待1～2 周后再行DSA 检查。DSA 检查应包括完整的动脉期、毛细血管期和静脉期。患者如果不能配合，应全麻抑制呼吸后造影，避免患者头部活动或呼吸运动对造影结果的影响。

由于基底动脉穿支动脉瘤位置深，血管解剖复杂，无论是对开颅夹闭或是介入栓塞均有难度［11-12］。保守治疗是一种治疗选择，先前的报道表明基底动脉穿支动脉瘤有约50% 的自发消退率［13］，但是动脉瘤破裂早期有10% 的再次破裂率［14］。显微夹闭后循环动脉瘤病死率为7.2%～10.5%［15］。动脉瘤通常发生在基底动脉远端，外科显微操作相对困难。同时手术夹闭有闭塞穿支血管的风险，报道中穿支血管仅有25%的保有率［5］。

随着介入材料和技术的进步，介入治疗已成为基底动脉穿支动脉瘤的首选治疗手段。CHEN 等［16］在2012 年最早用血管内治疗的方法治疗基底动脉穿支动脉瘤。介入治疗主要包括弹簧圈栓塞、Onyx液体胶栓塞、电凝、双支架套叠、覆膜支架和血流导向装置等。有50% 的基底动脉穿支动脉瘤的介入治疗选择支架重叠，未发现明确的穿支缺血并发症［5］。介入治疗失败的原因多为基底动脉分支位置远、血流量低，穿支动脉直径细小，穿支血管锐角发自基底动脉，无法决定是否闭塞血管，动脉瘤颈窄，微导管超选置入困难等［5，16］。近年来，血流导向装置介入治疗经验不断积累，单纯支架置入治疗的报道越来越多。血流导向装置血管覆盖率在50% 以上，由于存在潜在致死性缺血或出血并发症，目前对其应用仍存在争议［5，12］。PHILLIPS 等［17］报道血流导向装置治疗后循环动脉瘤有14% 的穿支梗死发生率，因此不作为首选。LVIS D 支架金属覆盖率约17%，理想释放情况下，金属覆盖率最高为34%，低于单个Pipeline。支架置入后，可以降低动脉瘤内血流速度，促进血栓的形成，保留穿支动脉通畅。一项关于侧壁动脉瘤模型的血流动力学研究发现，置入1 个或多个支架覆盖瘤颈，可以显著降低动脉瘤内血流速度、涡流和血管壁的剪切力［18］。因此，选择非血流转向支架重叠释放，既可以达到需要的金属覆盖率，又可以最大程度降低穿支闭塞的风险。基底动脉相邻的穿支血管之间可能存在自然吻合，如果一根血管被牺牲，潜在的代偿血流可能开放，但是基底动脉尖丘脑穿通支除外［19］。

本研究3 例患者的临床及影像学表现、治疗及预后均与其他后颅窝造影阴性的SAH 患者有所不同。本组病例发病形式及临床表现中突发头痛、恶心呕吐、颈项强直等SAH 症状和体征与一般动脉瘤性SAH 病例相似，但一过性意识障碍、呼吸循环功能障碍发生率较高，程度较重，Hunt-Hess分级Ⅱ～Ⅳ级。头颅CT显示后颅窝广泛SAH，尤其是桥前池血肿，第三、四脑室积血。我们体会，对这类患者，介入治疗后严密的影像学监测是至关重要的，可以评估治疗是否有效或是否需要进一步治疗。本组患者3个月内基底动脉穿支动脉瘤均闭塞，提示支架重叠释放是治疗难治性基底动脉穿支动脉瘤的有效方法。

综上所述，基底动脉穿支动脉瘤发病率低，诊断困难，治疗经验少，无统一治疗标准。对于首次造影阴性、高度怀疑后循环颅内动脉瘤的患者，应积极复查高质量的DSA 和3D 旋转造影，以免漏诊或误诊。该病自然病史不明确，介入治疗是一种有效的治疗手段。