15例巨大胎盘绒毛膜血管瘤孕妇足月经阴道分娩的临床结局分析

丁卫敏 白晓霞 栗宝华

胎盘绒毛膜血管瘤是胎盘最常见的非滋养细胞肿瘤样病变，由绒毛组织血管发育异常所致，临床上相对罕见，据报道其发生率为1%[1]。而一般将直径＞5 cm的胎盘绒毛膜血管瘤定义为巨大胎盘绒毛膜血管瘤，其可影响胎儿的血液动力学和血液循环的改变，导致一系列母儿妊娠并发症，如产前出血、子痫前期、溶血性贫血、非免疫性胎儿水肿、羊水过多、胎儿宫内生长受限、早产、胎膜早破、胎儿宫内死亡等[2]。目前国内外对于妊娠合并巨大胎盘绒毛膜血管瘤的分娩方式意见不一，本文通过回顾性分析浙江大学医学院附属妇产科医院15例妊娠合并巨大胎盘绒毛膜血管瘤且有阴道分娩意愿的足月孕妇经阴道分娩的临床结局，旨在为此类孕妇在分娩方式的选择上提供更多参考。

1 对象和方法

1.1 对象 收集2003年1月至2019年12月在本院诊断为妊娠合并巨大胎盘绒毛膜血管瘤且有阴道分娩意愿的足月孕妇15例。所有胎盘绒毛膜血管瘤均经产后胎盘病理检查确诊，均为自然受孕、单胎；年龄23～38（28±4）岁；BMI 21～32.8（27.0±3.3）kg/m2；孕次 1～4（1.9±1.1）次；产次 1～2（1.0±0.3）次；分娩孕周 38～40（38.9±0.5）周；初产妇13例（86.7%），经产妇2例（13.3%）。本研究经医院医学伦理委员会审批通过（20180044）。

1.2 诊断标准 产前彩色多普勒超声检查表现为胎盘胎儿面（可靠近脐带胎盘插入处）、母体面或实质内圆形或类圆形不均质低回声或中等回声，边界清，个别为强回声或囊实性回声，可见血流信号[3]。产后病理检查包括肉眼可见胎盘胎儿面、母体面、胎盘实质内肿块，切面灰红、暗褐，无分层结构，质中，界欠清；镜下检查可见干绒毛膨大，绒毛间质中可见大量增生的毛细血管，与周围组织边界欠清，未形成明显的结节，血管排列无规律性，细胞呈梭形，胞质少，核呈圆形或卵圆形；血管周围围绕疏松网状纤维束；未累及终末绒毛，部分呈海绵状血窦样[4]。

1.3 方法 分析15例孕妇的一般临床特征、肿瘤大小、肿瘤位置、血流情况、妊娠合并症、分娩方式、分娩结局和子代结局等。

2 结果

2.1 巨大胎盘绒毛膜血管瘤的特征 15例孕妇均在分娩前经本院彩色多普勒超声检查诊断，初始发现孕周为 17～40（31.7±6.9）周。肿瘤大小为 5.0～10.9（6.7±1.5）cm；肿瘤血流情况：可见血流信号10例（66.7%），可见丰富血流信号3例（20.0%），未见血流信号2例（13.3%）；肿瘤位置：位于胎儿面3例（20.0%），母体面1例（6.7%），胎盘实质内8例（53.3%），胎盘边缘3例（20.0%）。

2.2 妊娠合并症 合并妊娠期糖尿病1例（6.7%），经生活指导，血糖控制良好；合并妊娠期肝内胆汁淤积症1例（6.7%）；合并子痫前期1例（6.7%），无脏器损害；合并羊水过多2例（13.3%）；合并胎膜早破2例（13.3%）。

2.3 分娩过程及结局 15例孕妇中，自然临产10例（66.7%），计划性引产5例（33.3%）。引产方式：缩宫素静脉滴注引产3例、普贝生联合缩宫素静脉滴注引产1例、宫颈扩张球囊联合普贝生引产1例。最终顺利经阴道分娩 13例（86.7%），总产程为（557.6±244.5）min，无产程异常，无不良妊娠结局；中转剖宫产2例（13.3%），中转原因：宫腔感染1例（6.7%），胎儿窘迫1例（6.7%）。产后出血1例（6.7%），出血量共计580 ml，考虑宫缩乏力经药物积极促宫缩后控制。

2.4 子代结局 产时发生胎儿窘迫4例（26.7%），其中1例中转剖宫产，新生儿Apgar评分1、5 min均为10分。分娩女婴10例（66.7%），男婴 5例（33.3%）；体质量为（3 254±460）g；合并先天性异常 2例（13.3%），其中合并双足外翻1例（6.7%），合并腹腔畸胎瘤1例（6.7%）。

3 讨论

胎盘绒毛膜血管瘤确切的发生机制目前不明，考虑为孕期胎盘血管发育异常或动静脉异常分流所致，是胎盘非滋养细胞肿瘤中最常见的肿瘤。有文献报道，胎盘绒毛膜血管瘤易发生在高海拔地区，可能与缺氧刺激内皮生长因子有关[5]。胎盘绒毛膜血管瘤临床较罕见，据报道其发生率为1%[1]。本院2003年1月至2019年12月胎盘绒毛膜血管瘤发生率为0.043%（99/229 780），因彩色多普勒超声无辐射、经济方便、且可动态观察肿瘤的变化，目前普遍认为彩色多普勒超声是早期诊断胎盘绒毛膜血管瘤的主要方法[3]。另外，MRI可作为彩色超声的重要补充诊断工具[6]。

胎盘绒毛膜血管瘤发生率的增加与孕妇高龄、高血压、糖尿病、新生儿性别、早产、初次分娩和多胎妊娠均有关[7]。据报道，孕育女性胎儿者并发胎盘绒毛膜血管瘤的概率更高。Guschmann等[8]调查了136例胎盘绒毛膜血管瘤患者，其中女性胎儿占72.2%。同样Wou等[9]发现的23例胎盘绒毛膜血管瘤孕妇中有16例是女性胎儿（69.6%）。本研究显示，15例妊娠合并巨大胎盘绒毛膜血管瘤孕妇中女性胎儿占66.7%，与文献报道一致。胎盘绒毛膜血管瘤尤其是肿瘤直径＞5.0 cm的巨大胎盘绒毛膜血管瘤可影响母胎的血液动力学，进而引起一系列妊娠并发症。文献报道巨大胎盘绒毛膜血管瘤引起的并发症包括羊水过多、子痫前期、胎儿贫血、非免疫性胎儿水肿、胎儿宫内生长受限、早产和宫内死亡等，总的围生儿死亡率高达30%～40%[10-11]。本研究孕妇合并妊娠期糖尿病1例（6.7%），经生活指导，血糖控制良好；合并子痫前期1例（6.7%），孕期进行高危管理无脏器损害；合并羊水过多2例（13.3%）；合并胎膜早破2例（13.3%），入院后预防感染的同时积极引产。可见早期发现妊娠合并症、做好妊娠期的管理对于合并胎盘绒毛膜血管瘤孕妇的预后及其重要。在妊娠并发症中胎儿合并先天异常最早是由Ulrich等[12]在1999年报道，其发现分娩的女婴患有多种畸形（Wolf-Hirschhorn综合征），而本研究中胎儿合并先天性异常亦有2例，1例为先天性足外翻，1例为合并巨大腹腔畸胎瘤，目前原因尚不明确，是否与胎盘绒毛膜血管瘤的胚胎源性相关仍需大样本的研究。

因分娩过程中随着宫腔压力的增加，存在血管瘤破裂致胎儿失血、胎盘早剥和胎儿窘迫等风险，Batukan等[13]亦报道了1例分娩过程中胎盘绒毛膜血管瘤破裂导致胎儿状况急剧恶化最终死亡的病例，故目前临床上多趋向于采取择期剖宫产结束分娩。但在本研究中，15例有阴道分娩意愿的孕妇最终顺利经阴道分娩 13例（86.7%），总产程为（557.6±244.5）min，无一例产程延长，且无不良妊娠结局，其中1例因产程中胎儿窘迫及时中转剖宫产，新生儿结局良好。由于病例较少，无法准确地得出这种胎儿窘迫是否是由胎盘绒毛膜血管瘤引起的。杜趁香等[14]也报道了1例巨大胎盘绒毛膜血管瘤经阴道分娩，新生儿结局良好。故在做好孕妇妊娠管理筛查下，即使是合并巨大胎盘绒毛膜血管瘤，对于大部分无阴道分娩禁忌证的孕妇仍可选择先行阴道分娩，但应密切监测产程及胎儿情况。

随着二胎政策的开放，产前筛查技术的不断提高，妊娠合并胎盘绒毛膜血管瘤的诊断率也不断提高，而该类孕妇的生育及分娩问题管理仍存在欠缺，争取成功的阴道分娩是产科长期的追求目标。目前，尚无针对胎盘绒毛膜血管瘤孕妇管理的指南，在分娩方式的选择上还需要大样本的研究。对于该类孕妇应密切监测产程及胎儿情况，若发现产程异常、胎儿窘迫等，应尽早中转剖宫产，从而减少不良母儿结局。