痉挛型和不随意运动型脑性瘫痪儿童疼痛特点及对运动康复的影响①

张尚，李晓捷，郭爽

1.佳木斯大学康复医学院，黑龙江佳木斯市154002；2.黑龙江省小儿脑瘫防治疗育中心，佳木斯大学小儿神经疾病研究所，黑龙江佳木斯市154002

脑瘫是一组持续存在的中枢性运动和姿势发育障碍、活动受限症候群，这种症候群是由于发育中的胎儿或婴幼儿脑部非进行性损伤所致。脑瘫的运动障碍常伴有感觉、知觉、认知、交流和行为障碍，以及癫痫和继发性肌肉、骨骼问题[1]。近年来，脑瘫儿童疼痛问题已成为国内外医学界普遍关注的热点。据报道，3/4的脑瘫儿童伴有不同程度的疼痛，疼痛已经成为大多数脑瘫儿童的共性问题[2-3]。疼痛不但影响肢体运动发育，加重肢体的畸形及造成异常姿势的强化，并且在心理层面造成脑瘫儿童的负面心理及强烈的疼痛不愉快感，降低脑瘫儿童的主观幸福感，并减少他们的社会参与感，严重影响其生活质量[4-5]。国内目前关于脑瘫儿童疼痛的研究匮乏，本研究观察不同类型脑瘫儿童疼痛的不同特点，探讨疼痛对脑瘫儿童康复治疗效果和功能独立性的影响，为脑瘫儿童疼痛管理及防治，提高脑瘫儿童康复效果提供参考。

1 资料与方法

1.1 一般资料

选择2017年1月至10月在黑龙江省小儿脑性瘫痪防治疗育中心门诊及住院治疗的适龄痉挛型与不随意运动型脑瘫儿童125例。

诊断标准：中国脑性瘫痪康复指南(2015)对脑瘫的定义、诊断及分型标准[1]。

纳入标准：①年龄4～12岁；②粗大运动功能分级系统(Gross Motor Function Classification System,GMFCS)Ⅱ～Ⅳ级；③无严重认知障碍，智商(intelligence quotient,IQ)≥70；④获得患儿父母或监护人知情同意，能配合完成实验。

排除标准：①其他类型脑瘫儿童；②伴有遗传代谢性疾病、外伤性疾病及并发其他严重疾病；③过去半年接受过肉毒毒素注射及正在服用镇痛药物、减低肌张力药物、缓解不随意运动药物；④家长及患儿不愿配合；⑤之前从未接受过康复治疗。

本研究已经本院伦理委员会审批通过。

1.2 方法

参照近年来国内外有关脑瘫儿童疼痛问题的文献[6-8]，自制脑瘫儿童疼痛调查问卷。入院时对家属及患儿进行问卷调查，根据调查结果将观察对象分为疼痛组(n=40)和无疼痛组(n=85)。疼痛组中，痉挛型脑瘫患儿23例，不随意运动型脑瘫患儿17例。剔除资料不全病例，最终纳入痉挛型脑瘫患儿20例，不随意运动型脑瘫患儿15例。对纳入患儿进行问卷调查。

采用随机数字表法在疼痛组中选取痉挛型和不随意运动型脑瘫儿童各15例作为观察对象。同法，在无疼痛组中选取痉挛型及不随意运动型脑瘫儿童各15例作为观察对象。分析比较疼痛组中痉挛型和不随意运动型脑瘫儿童疼痛特点。

疼痛组和无疼痛组儿童均接受本院常规康复训练。记录治疗前、治疗4周、治疗8周后各组粗大运动功能测试(Gross Motor Function Measure-88,GMFM-88)、精细运动功能测试(Fine Motor Function Measure,FMFM)、儿童功能独立性评定(Wee Functional Independence Measure,WeeFIM)评分及被动关节活动度。

1.2.1 调查问卷

《脑瘫儿童疼痛调查问卷》主要内容包括患者的一般资料、过去3个月疼痛的平均强度、疼痛部位、疼痛原因、疼痛频率、疼痛加重缓解因素及发生疼痛时的处理方式等。该调查问卷主要由患儿家属完成，采用数字等级量表(Numerical Rating Scale,NRS)对患儿进行疼痛程度评估，将疼痛程度用0到10这11个数字表示，“0”分代表无痛，“10”分代表剧痛，患儿或患儿家长根据患儿疼痛感受在其中一个数字标记。

1.2.2 常规康复治疗

针对患儿具体情况选择以下治疗方法。

1.2.2.1 运动疗法

主要采用以Bobath技术和Rood技术为主的神经发育学疗法，配合运动控制、多功能网状密集训练、常规运动疗法等训练方法。每次40 min，每天1次。

1.2.2.2 作业疗法

设计有针对性的作业，训练患儿双手精细能力及手眼协调能力，改善上肢及手的拿取及操作功能，提高日常生活活动能力。每次30 min，每天1次。

1.2.2.3 言语治疗

采用一对一或小组课形式对患儿进行发音训练、构音器官运动训练、摄食吞咽训练等，以促进患儿言语及认知发育。每次30 min，每天1次。

1.2.2.4 感觉统合治疗

通过对患儿进行触觉训练、前庭平衡训练、运动感觉训练等促进中枢对感觉运动的处理，实现大脑与身体各功能的联系与协调，每次30 min，每天1次。

1.2.2.5 推拿治疗

根据辩证取穴原理，运用各种手法进行推拿治疗。每天30 min，每天1次。

1.3 评定方法

两组治疗前后的各项评定均由本院未参与实验的临床评定医师独立完成。

1.3.1 GMFM-88

采用GMFM-88评估患儿粗大运动功能，记录A、B、C、D和E能区总分，并将总分转换为标准分，各区每项均采用3级评分，完成特定动作记2分，部分完成动作记1分，不能完成动作记0分[9]。

1.3.2 FMFM

采用FMFM评估患儿精细运动功能，记录A、B、C、D和E能区总分，各区每项均采用4级(0、1、2、3)评分，将总分转换为标准分。

1.3.3 WeeFIM

采用WeeFIM测量患儿独立生活能力。该表是针对残疾儿童进行功能评估的量表，具有良好的信度和效度[11]。WeeFIM分为7级6类18项，包括自理能力、括约肌控制、转移、行走、交流、社会认知，最高得分为126分(其中运动功能最高评分91分，认知功能最高评分35分)，最低为81分。

1.3.4 被动关节活动度

患儿取仰卧位，采用关节角度尺测量内收肌角、腘窝角、足背屈角角度。

1.4 统计学分析

采用SPSS 19.0统计软件进行统计学处理。计数资料采用χ2检验；计量资料采用(xˉ±s)表示，组内比较采用配对t检验，组间比较采用独立样本t检验。显著性水平α=0.05。

2 结果

2.1 一般资料比较

疼痛组和无疼痛组性别、年龄、GMFCS等方面无显著性差异(P＞0.05)。见表1。

表1 两组一般资料比较

2.2 疼痛特点

2.2.1 疼痛部位

疼痛组中，痉挛型脑瘫患儿疼痛部位集中在小腿(55.0%)、臀部(35.0%)及足/踝、大腿(25.0%)；不随意运动型脑瘫患儿疼痛部位集中在腹部(46.7%)、足/踝(40%)及膝部(33.3%)。痉挛型脑瘫患儿小腿疼痛多于不随意运动型脑瘫患儿(P＜0.05)。见表2。

表2 疼痛的发生部位[n(%)]

2.2.2 疼痛原因

痉挛型脑瘫患儿疼痛的主要原因为肌张力过高(75.0%)和运动疗法(65.0%)，其次为关节畸形(35.0%)和矫形鞋不适引发(25.0%)；不随意运动型脑瘫患儿疼痛的主要原因同样为肌张力过高(66.7%)和运动疗法(60.0%)，其次为便秘(46.7%)、腹泻(26.7%)、矫形鞋不适(26.7%)和关节畸形(26.7%)。便秘对不随意运动型脑瘫患儿疼痛的影响高于痉挛型脑瘫患儿(P＜0.05)。见表3。

表3 引起疼痛的原因[n(%)]

2.2.3 疼痛加重及缓解因素

两种不同类型脑瘫患儿疼痛加重主要由活动和康复训练导致，疼痛缓解的主要因素为休息和睡眠；且睡眠因素对不随意运动型脑瘫患儿疼痛起双向作用。见表4。

表4 疼痛加重及缓解因素[n(%)]

2.2.4 疼痛处理方式

50.0 %痉挛型脑瘫患儿发生疼痛时不做任何处理，30%选择求助医生；73.0%不随意运动型脑瘫患儿对疼痛不做任何处理，26.7%患儿在发生疼痛时求助医生。见表5。

表5 疼痛处理方式[n(%)]

2.2.5 疼痛强度、频率、持续时间

两种类型患儿的性别、年龄及GMFCS分级无显著性差异(P＞0.05)。痉挛型脑瘫患儿平均疼痛程度明显高于不随意运动型(P＜0.01)，不随意运动型脑瘫患儿疼痛持续时间显著长于痉挛型脑瘫患儿(P＜0.001)，疼痛频率明显高于痉挛型脑瘫患儿(P＜0.01)。见表6。

2.3 康复治疗评定

2.3.1 GMFM-88

治疗前两组GMFM-88评分无显著性差异(P＞0.05)。治疗4周和8周后两组GMFM-8评分均显著高于治疗前(P＜0.001)，治疗4周后两组间比较无显著性差异(P＞0.05)，治疗8周后无疼痛组高于疼痛组(P＜0.05)。见表7。

2.3.2 FMFM

治疗前两组FMFM评分无显著性差异(P＞0.05)。治疗4周和8周时两组FMFM评分均显著高于治疗前(P＜0.001)，治疗4周时两组间比较无显著性差异(P＞0.05)，治疗8周时无疼痛组高于疼痛组(P＜0.05)。见表8。

表6 疼痛组两类型患儿一般资料及疼痛强度、频率、持续时间比较

2.3.3 WeeFIM评分

治疗前两组WeeFIM评分无显著性差异(P＞0.05)。治疗4周和8周后两组WeeFIM评分均显著高于治疗前(P＜0.001)，治疗4周后两组间评分比较无显著性差异(P＞0.05)，治疗8周后无疼痛组评分高于疼痛组(P＜0.05)。见表9。

2.3.4 内收肌角度

治疗前两组内收肌角度无显著性差异(P＞0.05)。治疗4周和8周后两组内收肌角度均显著高于治疗前(P＜0.001)；治疗4周后两组间比较无显著性差异(P＞0.05)，治疗8周后无疼痛组内收肌角度高于疼痛组(P＜0.05)。见表10。

2.3.5 腘窝角角度

治疗前两组双侧腘窝角角度无显著性差异(P＞0.05)，治疗4周和8周后两组双侧腘窝角均明显高于治疗前(P＜0.01)；治疗4周后两组间比较无显著性差异(P＞0.05)，治疗8周后无疼痛组双侧腘窝角角度均高于疼痛组(P＜0.05)。见表11、表12。

2.3.6 足背屈角度

治疗前两组双侧足背屈角度无显著性差异(P＞0.05)。治疗4周和8周后两组双侧足背屈角度均显著高于治疗前(P＜0.001)，治疗4周后两组间比较无显著性差异(P≥0.05)，治疗8周后无疼痛组双侧足背屈角度均高于疼痛组(P＜0.05)。见表13、表14。

表7 两组治疗前后GMFM-88标准分比较

表8 两组治疗前后FMFM标准分比较

表9 两组治疗前后WeeFIM评分比较

表10 两组治疗前后内收肌角度比较(°)

表11 两组治疗前后左侧腘窝角比较(°)

表12 两组治疗前后右侧腘窝角比较(°)

表13 两组治疗前后左侧足背屈角度比较(°)

表14 两组治疗前后右侧足背屈角度比较(°)

3 讨论

本研究结果显示，痉挛型和不随意运动型脑瘫患儿疼痛比例为32%(40/125)。国外学者近期的研究表明，35%左右的脑瘫患儿存在疼痛问题[12-13]，与本研究结果大致相同。疼痛问题已成为脑瘫儿童不可忽视的问题之一。

由于脑瘫患儿的个体情况差异，不同群体甚至不同个体脑瘫患儿的疼痛特点不尽相同。本研究显示，痉挛型脑瘫患儿疼痛部位以下肢和臀部为主，不随意运动型脑瘫患儿腹部、足踝、下肢疼痛问题更为突出。两种类型脑瘫患儿疼痛的主要原因均为肌张力过高和物理治疗。长期或间断肌肉痉挛限制了脑瘫患儿肢体活动，容易引起肌肉废用萎缩、骨密度降低，局部肌肉痉挛加重关节畸形，引起髋关节脱位/半脱位等问题，这些肌骨问题可能引起或加重脑瘫患儿疼痛问题。痉挛型脑瘫患儿由于多存在长期的下肢肌肉痉挛，容易出现下肢及髋部的疼痛。在本研究中，便秘是引起不随意运动型脑瘫患儿疼痛的重要因素，提示此类患儿胃肠道消化问题更普遍，在进行康复治疗的同时要注重加强消化系统管理。有研究表明，疼痛的主要原因集中在肌骨疼痛、严重运动损伤、髋关节脱位/半脱位、肌张力障碍、便秘、癫痫、父母失职等方面[14-16]。除此之外，医源性疼痛在脑瘫患儿中普遍存在，且往往被忽视或未引起足够重视，尤其在以运动疗法为主的物理治疗过程中，如被动牵伸训练、支撑训练、抗阻训练等，其他如针灸、作业疗法也会引起部分患者的疼痛问题，最终可能影响患儿康复训练效果。此外许多患儿家属认为，与运动疗法相关的身体疼痛是影响患儿生活质量的重要因素[17]，医源性疼痛应引起临床医务工作者的重视，尽量避免由此带来的负面作用。值得注意的是，部分患儿及家属反映由矫形鞋引起的疼痛。由于矫形鞋材质过硬及脑瘫患儿站立、行走时生物力线异常等问题，在穿戴矫形器具时可能引起疼痛；目前临床使用的矫形器，如矫形鞋，在改善患儿功能和预防畸形的过程中也限制了部分关节活动。未来应将矫形器具引起的疼痛问题考虑在内，设计更有效、更人性化的辅助器具。

本研究显示，痉挛型脑瘫患儿疼痛程度高于不随意运动型脑瘫患儿，但不随意运动型疼痛更频繁，每次疼痛持续时间更长，提示痉挛型患儿可能多经历短期频繁的疼痛，而不随意运动型患儿可能更容易经历长期慢性疼痛。有研究表明[18-20]，脑瘫儿童平均疼痛强度为6.1(数字等级评估)，11%～36%的患儿每天1次，35%～52%的患儿每周1次，疼痛程度及疼痛频率均高于本研究结果。本研究仅纳入了痉挛型和不随意运动型脑瘫患儿，可能由于实验样本量和纳入对象的不同而产生不同的结果。我们注意到活动和康复训练是疼痛加重的主要因素，在进行日常活动和康复训练期间应避免患儿过度劳累，保持患儿充沛的体能，改变家属“越多越好”的错误观念。Ramstad等[21]报道，最常见的减轻脑瘫患儿疼痛的方式为休息、按摩和口服药物等，与本研究大致相同。本研究问卷调查发现，发生疼痛时，多数患儿家属选择不做任何处理，约30%的家属选择求助医生。Ramstad等[21]研究发现，伴有肌骨疼痛的脑瘫患儿，疼痛的发生与拜访家庭医生和特殊儿童中心无密切相关性，他们会自行采取措施减轻疼痛，但不会因疼痛前往特殊儿童中心，除非疼痛非常严重。疼痛问题并未引起临床医务工作者及患儿家属的足够重视。

本研究通过观察疼痛组和无疼痛组患儿治疗前后GMFM-88、FMFM、WeeFIM评分变化及内收肌角、腘窝角和足背屈角度变化，探讨疼痛对脑瘫患儿康复治疗效果和功能独立性的影响，结果发现，短期内疼痛对脑瘫儿童康复治疗效果和儿童功能独立性可能无明显影响，但随着时间推移，疼痛对脑瘫患儿康复治疗效果及功能独立性可能起消极作用。疼痛被认为是减少脑瘫患儿日常活动和参与的最重要因素之一，且与其心理健康及低生活质量密切相关[22-23]。目前尚未见疼痛对脑瘫儿童康复治疗效果影响的研究。

关于脑瘫继发性影响的文献都提到疼痛为最常见的继发性损害[24-25]。本研究表明疼痛在脑瘫患儿中普遍存在，尽管不同类型脑瘫患儿之间疼痛特点不尽相同，但疼痛对脑瘫患儿康复治疗效果和功能独立性均产生远期不良影响。本研究尚存在一些不足，如受患者量限制，样本量不够大，以小年龄组患儿为主等，后续仍需作进一步的研究。

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