睾丸腺瘤样瘤2例并文献复习*

沈 华李 权缪俊俊谢建军曹文舟邵 强邓君鹏**

1. 苏州市立医院东区泌尿外科（江苏苏州　215001）；2. 苏州市立医院东区病理科



睾丸腺瘤样瘤2例并文献复习*

沈 华1李 权1缪俊俊2谢建军1曹文舟1邵 强1邓君鹏1**

1. 苏州市立医院东区泌尿外科（江苏苏州215001）；2. 苏州市立医院东区病理科

摘要目的提高对睾丸腺瘤样瘤的诊疗认识。方法回顾性分析2例经病理证实的睾丸腺瘤样瘤的临床及病理学资料，并结合文献分析和讨论。结果2例患者入院诊断均为右睾丸肿物。病例1行右睾丸根治性切除术，术后病理结合免疫组化诊断为睾丸腺瘤样瘤，患者术后6个月复查无明显异常。病例2行右睾丸肿块切除术，结合术后病理学特征也诊断为睾丸腺瘤样瘤，术后恢复良好。结论睾丸腺瘤样瘤较少见，临床确诊主要依靠病理及免疫组化检测，预后良好。手术切除是其选择性治疗方法。

关键词睾丸； 腺瘤样瘤； 病理检测

doi∶10.3969/j.issn.1008-0848.2016.02.008

腺瘤样瘤是一种少见的、发生于男女性生殖系统的良性肿瘤，女性多见于输卵管和子宫，很少发生于卵巢；男性则多见于附睾、睾丸白膜和精索，少见于睾丸内［1， 2］。Hamamatsu等［3］报道腺瘤样瘤也可以发生在肾上腺、脐带、胰腺、纵隔淋巴结、胸膜和心脏等处。原发于睾丸实质的腺瘤样瘤更是临床上罕见的良性肿瘤，该瘤的临床多无明显症状，易误诊和漏诊。我院2015年05月和2015年10月分别收治了1例睾丸腺瘤样瘤患者，现报告如下，并结合文献进行探讨。

临床资料

病例1 患者，男，74岁，因“发现右阴囊肿块10年，显著增大1年”入院。患者于10年前，在无诱因情况下，发现右阴囊肿块，约鹅蛋大小，平卧后肿块不消失，自觉有下坠不适感，无疼痛。无尿频、尿急、尿痛。无腹胀、腹泻，肛门排便排气正常。10年来肿块渐进性增大，因无特殊不适未诊。入院查体示：双肾区、输尿管及膀胱检查未见异常体征；左侧睾丸正常，右侧阴囊可触及7cm×6cm×5cm大小包块，不可回纳，质稍硬，表面光滑，无触痛，轻微压痛。双侧腹股沟区未及肿大的淋巴结或异常肿块。查CT示未见腹部及盆腔淋巴结肿大，右侧睾丸肿物，大小约6.5cm×5.5cm。血人绒毛膜促性腺激素（HCG）＜0.10mIU/mL，甲胎蛋白（AFP）4.13ng/mL。术前诊断右睾丸肿物，在联合麻醉下行右睾丸根治性切除术。术后病理标本示右睾丸及肿物，切面灰白色，质地中等，镜下示梭形细胞间叶源性肿瘤，结合免疫组化结果倾向腺瘤样瘤（以梭形细胞为主），免疫组化示： Inhibin-α（-），PLAP（-），CEA（-），S100（-），CD117（-），CD99（+），CD10（+），Vimentin（+），Ki-67（+＜1%），SMA（+），AE1/AE3（+），Desmin（-），CD34（-），Bcl-2（-），HMB45（-）。D240（-），calretinin（-），EMA（-）。患者术后恢复良好，出院嘱定期来院复查。患者出院6个月后来院复查，经检查血肿瘤指标和全腹部及盆腔CT未见明显异常改变，患者自觉症状良好，阴囊部位无特殊不适，嘱其以后可1年复查一次。

病例2 患者，男，52岁，因“发现右阴囊内肿块半年余”在我院接受治疗。患者约半年前偶然发现右侧阴囊内有一肿块，无胀痛等不适感，无放射痛。近半年来肿块无明显增大，无发热，无血尿、尿痛等不适。门诊拟“右睾丸肿物”收治入院。入院查体示：心肺体检正常，无腹痛压痛，肝脾肋下未及；双肾区、输尿管及膀胱检查未见异常体征；右睾丸头部可触及一肿块，大小约1.2cm×1.0cm，质硬，表面光滑，活动度可，轻微触痛，压痛明显。双侧腹股沟区未及肿大的淋巴结或异常肿块。彩超示右侧睾丸上极探及10.3mm×7.1mm×11.2mm的低回声区，边界清晰，性质待定，CDFI未见异常彩色血流信号（图1）。血、尿常规及凝血功能检测都正常，血沉在正常范围，HCG＜0.10mIU/mL，AFP 2.68ng/mL。诊断右睾丸肿物，在联合麻醉下行右睾丸肿块切除术。手术取右阴囊横向切口，逐层切开阴囊皮肤、肉膜及各层筋膜。完全分离睾丸鞘膜，打开鞘膜，见右睾丸上极有一大小约1.2cm×1.0cm肿物，遂将之完整切除，缝合止血后将睾丸回纳阴囊内，逐层关闭切口，切除肿物送病理检验。术后病理结果：肿物一块，大小约1.5cm×1.0cm，切面灰白色，质地中等，结合镜下细胞形态学，诊断为右睾丸腺瘤样瘤（图2）。患者术后恢复良好，出院嘱6个月后来院复查。

图1　彩超检查

讨　 论

一、概述

1945年由Golden和Ash最早提出形态学上类似于腺瘤的一类肿瘤为腺瘤样瘤，它是一种少见的好发于生殖系统的良性肿瘤［1］。关于腺瘤样瘤来源曾有间皮源说、内皮源说、中肾源说和Mtfller管说4种学说，目前大多数研究主要支持间皮源学说，认为其是间质组织来源的良性肿瘤。Delahunt等［4］通过免疫组化研究，认为它来自间皮源性的良性肿瘤，这与我国周辉良等［5］的研究观点相符；Taxy等［6］通过电镜观察研究附睾腺瘤样瘤组织细微结构，也认为此瘤起于间皮；刘川等［7］通过回顾性分析男性生殖系统腺瘤样瘤的病理学资料，也同样认为腺瘤样瘤是间源性的。在女性，腺瘤样瘤则多见于输卵管、子宫及卵巢及子宫阔韧带，偶见于腹膜后、肾上腺等部位；在男性，腺瘤样瘤主要发生在附睾（约占附睾肿瘤的77%），少见于睾丸白膜，罕见于阴囊、睾丸内、精索、射精管及前列腺［8， 9］。所以发生于睾丸实质内的腺瘤样瘤是一种十分罕见的良性肿瘤。

图2　术后病理切片（HE，200×）

二、发病特点

睾丸腺瘤样瘤一般发病年龄多为20～50岁。由于肿瘤生长缓慢，体积较小（多＜2cm），且临床上通常无明显症状，患者常在洗澡时偶然触及或体检时发现，所以一般就诊患者病程较长。睾丸腺瘤样瘤一般单发，多为圆形或卵圆形，质硬或韧，呈结节状，边界清楚但无包膜，无明显压痛，阴囊内无红肿及触痛。患者血AFP、HCG检测常常都在正常范围。报道称少数患者可伴有疼痛，这些患者以急性炎症和疼痛起病就诊，还有一部分患者常合并睾丸鞘膜积液就诊而发现。由于本病无明显症状，肿瘤指标正常，睾丸腺瘤样瘤术前诊断比较困难。睾丸腺瘤样瘤诊断的重点即与睾丸恶性肿瘤进行鉴别。虽然腺瘤样瘤几乎均为良性，预后好，大多数报道无复发及转移，但已有其个别恶性病例报告证实其存在恶性倾向的可能［10］。Evans［11］报道了1例睾丸腺瘤样瘤在一个月内迅速增大，发现肿瘤在睾丸实质内呈浸润性生长。

三、诊断及鉴别诊断

由于睾丸腺瘤样瘤病例数少，且缺乏典型的临床表现，临床中很难考虑其为第一诊断。患者常无明显临床症状，多在洗澡时偶然触及或体检时发现阴囊内小结节而就诊。体检可触及睾丸上有一肿物，多呈体积较小结节状，边界清楚，且压痛不明显。患者血AFP、HCG检测都在正常范围。这往往易导致误诊或漏诊。该瘤术前的超声及影像学检查，对本病的诊断具有重要的临床价值。睾丸腺瘤样瘤超声表现为睾丸局部实性占位病变，直径一般较小，常为单侧性，边界多清楚，肿物内部回声均质，表现多为低回声或与周围组织等回声。超声检查可清楚显示睾丸肿物的部位、大小、形态及与周围组织的关系，同时彩色多普勒血流显示血供增加、减少或正常，盆腔及腹股沟区有无肿大淋巴结图像等结果［12， 13］，对睾丸肿物的诊断与鉴别诊断具有重要的临床意义。李志强等［14］回顾性分析阴囊内腺瘤样瘤的超声声像图资料以探讨超声诊断价值，其中3例发生于睾丸内。他认为当腺瘤样瘤生长于睾丸内时，最需与睾丸恶性肿瘤相鉴别。

睾丸腺瘤样瘤CT示睾丸内稍低密度影，边界清楚或不清，为高密度，密度均匀，一般无钙化或坏死表现，病灶常较小；MRI表现睾丸内小结节稍高密度影。 CT对明确睾丸性质及判断是否有腹膜后淋巴结转移有重要意义，MRI能够非常直观的显示肿瘤边缘与周围组织的关系及是否有区域淋巴结肿大。睾丸腺瘤样瘤的CT、MRI虽无特异性表现，但在睾丸良恶性肿瘤的诊断鉴别方面有一定临床价值。

诊断最终依靠病理检查。病灶大体标本多呈实性结节状，质硬或韧，边界常清楚，无明显包膜，切面灰白或灰黄色，多呈编织状或旋涡状纹理，部分肿瘤切面可见明显细小腔隙或腺样结构。类上皮细胞内出现空泡样结构为腺瘤样瘤主要病理学特征［15］。光镜下腺瘤样瘤是由上皮样细胞和纤维性间质2种成分构成的一种形态多样的肿瘤，肿瘤细胞排列成管腔样、腺泡状、实体状或网状，细胞呈立方形、扁平状或印戒状，瘤细胞胞质丰富红染，核圆形或卵形，核分裂像极少见［16］。

间叶来源细胞内存在一种中间丝蛋白为波形蛋白（Vimentin），它是间叶分化的标记；而上皮膜抗原（EMA）广泛存在于各种上皮细胞膜系结构中，与细胞角蛋白（Cytokeratin）同为较好的上皮源性标记物。如果肿瘤细胞可不同程度地双相表达Vimentin、EMA和细胞角蛋白（CK），显示出向上皮和间叶双相分化的特点，且对于间皮源性肿瘤的重要标记物Calretinin、间皮细胞（MC）及Wilm's瘤基因（WT-1）均为阳性表达，更支持该肿瘤具有间皮分化的特点。刘川等［7］通过对12例诊断为腺瘤样瘤的临床病理结果分析，均表达阳性的指标有：Vimentin、Cytokeratin、EMA、MC；均表达阴性的指标有：癌胚抗原（CEA）、CD34、单核巨噬细胞抗原。黄维清等［16］通过对20例诊断为腺瘤样瘤的临床病理结果研究，表达阳性：Vimentin （100%）、Cytokeratin（100%）、SMA（50%）、EMA（40%）、S-100（10%）；表达阴性：Lysozyme、FVIII、CEA、NF。沈国菊等［17］通过对10例诊断为腺瘤样瘤的临床病理结果分析示，表达阳性Vimentin（100%）、CK7（100%）、AE1/AE3（100%）、WT-1（80%）、Calretinin （80%）以及CEA阴性表达。病例1患者病理结果Vimentin（+）、AE1/AE3（+）、SMA（+），免疫组化检测尚待进一步完善。结合文献研究报道，作者认为Vimentin、Cytokeratin、EMA对睾丸腺瘤样瘤具有临床诊断意义，此外MC、CK、Calretinin、WT-1等具有一定支持诊断价值，而CEA、NF、Lysozyme、CD34等在其他睾丸肿瘤的鉴别诊断中具有重要价值。

四、治疗及预后

睾丸腺瘤样瘤为良性肿瘤，一般采用单纯行肿瘤切除术即可，尽量保留睾丸、附睾，术后无复发或恶变，预后良好。睾丸腺瘤样瘤患者选择保留睾丸手术治疗对其性功能及心理均有非常重要的意义，特别对年轻的有生育要求的患者。我们推荐Elert等［18］认可的术中冰冻切片病理检查为睾丸良性肿瘤处理前的金标准，其诊断明确可靠，敏感性和特异性均较高。若病理结果证实为睾丸腺瘤样瘤或其他良性肿瘤，即行规范的睾丸良性肿瘤手术［19］；若证实为睾丸恶性肿瘤，则常规性睾丸根治性切除术。尽管腺瘤样瘤为睾丸少见的良性肿瘤，但其也有个别恶性倾向报道［11］，所以手术后的定期复查也是非常必要的。

参 考 文 献

1Golden A， Ash JE. Adenomatoid tumors of the genital tract. Am J Path 1945； 21（1）∶ 63-79

2Jablokow VR， Jagatic J， Rubnitz ME. Adenomatoid tumors of the genital tract∶ report of 12 cases and review of the literature. J Urol 1966； 95（4）∶ 573-576

3Hamamatsu A， AraiT， Iwamoto M， et al. Adenomatoid tumor of the adrenal gland∶ case report with immunohistochemical study. Pathol Int 2005； 55（10）∶665-669

4Delahunt B， Eble JN， Srigley JR， et al. Paratesticular adenomatoid tumor. Assessment of calretinin immunoexpression and cell proliferation indices. J Urol Pathol 2000； （12）∶ 105-116

5周辉良， 罗义麒， 梁建钢. 附睾腺瘤样瘤Vimentin、EMA免疫组化研究. 中华泌尿外科杂志 1997； 18（8）∶499-500

6Taxy JB， Battifora H， Oyasu R. Adenomatoid tumor-A light microscopic， histochemical， and ultrastructura study. Cancer 1974； 34（2）∶ 306-316

7刘川， 吴小候， 张唯力， 等. 男性生殖系统腺瘤样瘤临床病理特征及诊治. 中国综合临床 2008； 24（1）∶ 67-67

8Rubenstein RA， Dogra VS， Sefiel AD， et a1. Benign intrascrotal lesions. J Urol 2004； 171（5）∶ 1765-1772

9Williams SB， Han M， Jone R， et a1. Adenomatoid tumor of the testes. Urology 2004； 63（4）∶ 779-781

10Umezu H， Kuwata K， Ebe Y， et a1. Microcystic variant of localized malignant mesothelioma accompanying an adenomatoid tumor-like lesion. Pathol Int 2002； 52（5-6）∶416-422

11Evans K. Rapidly growing adenomatoid tumor extending into testicular parenchyma mimics testicular carcinoma. Urology 2004； 64（3）∶ 589

12Kassis A. Testicular adenomatoid tumours∶ clinical and ultrasonographic haracteristics. BJU Int 2000； 85（3）∶302-304

13赵亮， 戴珂珂， 陈漫宇. 超声诊断睾丸旁腺瘤样瘤 1 例.中华超声影像学杂志 2005； 14（6）∶ 409

14李志强， 崔立刚， 陈文， 等. 阴囊内腺瘤样瘤的声像图表现. 中国超声医学杂志 2013； 29（11）∶ 1047-1049

15Burwick KW， Madri JA. An immunohistochemical study of adenomatoid tumors utilizing keratin and factor VIIIantibodies. Evidence for a mesothelial origin. Lab Invest 1982； 47（3）∶ 276-280

16黄维清， 纪萍， 魏红军. 20 例睾丸和附睾腺瘤样瘤的临床病理、特染及免疫组化观察. 河北医学 2001； 7（5）∶388-390

17沈国菊， 肖华静， 徐红雁， 等. 睾丸及附睾腺瘤样瘤10例临床病理分析. 大家健康·中旬版 2015；9 （9）∶ 7

18Elert A， Olbert P， Hegele A， et al. Accuracy of frozen section examinationof testiculartumors of uncertain origin. Eur Urol 2002； 41（3）∶ 290-293

19Rushton HG， Belman AB. Testis-sparing surgeryfor benign lesions of the prepubertal testis. Urol Clin North Am 1993； 20（1）∶ 27-37

（2016-01-08收稿）

中图分类号R 737.21

*基金项目资助：苏州科技技术局（编号：SYS201356）

Adenomatoid tumor in testis∶ 2 cases report and literature review*

Shen Hua1， Li Quan1， Miao Junjun2， Xie Jianjun1， Cao Wenzhou1， Shao Qiang1， Deng Junpeng1**
1. Department of Urology， Suzhou Municipal Hospital， Suzhou 215001， China；2. Department of Pathology， Suzhou Municipal Hospital Corresponding author∶ Deng Junpeng， E-mail∶ 785619312@qq.com

AbstractObjectiveTo improve the diagnosis and treatment of adenomatoid tumor in testis. MetthhooddssClinical and pathological data of two patients diagnosed as adenomatoid tumors in testis by pathological check， were analyzed retrospectively and the related literatures were reviewed and discussed. RessuullttssThe 2 patients were both admitted to hospital with diagnosis of right testicle tumor. The patient undergone right testicle radical resection in Case 1， was diagnosed of adenomatoid tumors by pathological and immunohistochemical detection. After surgical treatment for 6 months， patient's examination of case 1 was without signifi cant abnormity. The patient undergone right testicle tumor resection in Case 2， was the same diagnosed of adenomatoid tumors by pathologic detection with a good recovery. ConcluussiioonnAdenomatoid tumor in testis is very rare with a good prognosis. Its clinical diagnosis mainly depends on pathological and immunohistochemical analysis. Surgical resection is the main treatment for adenomatoid tomor.

Key wordstesticular neoplasms； adenomatoid tumor； pathological detection

**通讯作者，E-mail：785619312@qq.com