儿童腹部内胚窦瘤的影像表现

吴慧莹，徐文彪，田金生，艾　斌，李建明

（广州市妇女儿童医疗中心，广东 广州　510120）

儿童腹部内胚窦瘤的影像表现

吴慧莹，徐文彪，田金生，艾斌，李建明

（广州市妇女儿童医疗中心，广东 广州510120）

目的：探讨儿童腹部内胚窦瘤（Endodermal sinus tumor，EST）的影像诊断价值。方法：回顾性分析我院2008—2013年经手术、病理证实的36例腹部EST的临床资料及CT表现。结果：36例年龄5月～10岁，其中＜3岁的30例，平均年龄2.3岁；其中女27例，男9例。36例中4例发生于性腺（卵巢3例，隐睾1例），32例发生于性腺外，以骶尾部（17例）及盆腹腔（10例）最常见。转移12例，其中淋巴转移6例，周围浸润及血行转移12例。6例2年内复发。CT表现：肿瘤平均直径约为6 cm（1～10 cm），其中≥5 cm者25例。形态不规则20例，规则16例；平扫实性31例，囊实性5例。增强扫描早期见多发增粗迂曲小血管影，延迟扫描肿瘤周围见结节状及片絮状强化。结论：儿童腹部EST是一种高度恶性生殖细胞肿瘤，CT表现有一定的特征性，在诊断中具有重要价值。

内胚层窦瘤；腹部肿瘤；体层摄影术，螺旋计算机

内胚窦瘤（Endodermal sinus tumor，EST）又称卵黄囊瘤，是少见的高度恶性生殖细胞肿瘤。儿童期常发生于性腺，尤以男性睾丸多见；性腺外部位如后腹膜、阴道、大网膜、松果体、第三脑室、肝脏等亦可见报道［1-2］。本文收集的病例均为病理上单一成分的EST（不包括含有EST成分的混合性生殖细胞瘤），着重讨论发生于腹部EST的CT表现，以提高对该病的认识。

1　材料与方法

1.1临床资料

收集我院2008—2013年收治的经手术及病理证实的36例儿童腹部EST病例。所有患儿均经病理切片与免疫组化诊断为EST（排除混合性生殖细胞肿瘤）。其中男9例（25%），女27例（75%）。发病年龄5月～10岁，平均2.3岁；其中＜3岁的30例（83.33%）。临床表现多为腹部包块；排尿、排便困难；腹痛及阴道流血。本组资料扪及包块17例（47.2%），排尿困难6例 （16.7%），排便困难8例（22.2%），腹痛9例（25%），阴道出血5例（13.9%）。

1.2检查方法

对检查不合作的患儿在检查前给予口服10%水合氯醛镇静，剂量为0.5mL/kg。仪器使用东芝或飞利浦64排螺旋CT扫描。扫描参数为120kV、80mA、1.0 s，层厚5mm，螺距1，扫描范围自盆腔入口至耻骨联合下方，巨大肿块则增大扫描范围直至将肿块完整扫描。增强扫描采用非离子对比剂（优维显等）剂量为2mL/kg，静脉团注后立刻扫描，1～3min后作延迟扫描。

2　结果

2.1影像学表现

2.1.1肿块发生部位

分为性腺内及性腺外。发生在性腺组织4例（11.1%），其中卵巢3例（3/4），隐睾1例（1/4）；性腺外组织32例 （88.9%），其中骶尾部前方17例（17/ 32），盆腔性腺外10例（10/32），阴道5例（5/32）。

2.1.2肿块形态

分为圆形、椭圆形及不规则形。圆形或椭圆形16例（16/36），不规则形20例（20/36）。形态不规则多为性腺外部位 （18/20），其中骶尾部前方12例（12/20）及盆腔6例（6/20）。

图1a～1c男，1岁，发现骶尾部包块1天。图1a：尾骨前方见不规则软组织肿块影，平扫密度尚均匀，肿块左侧侵犯椎管内。图1b：增强扫描早期病灶明显不均匀强化，见较多迂曲增粗小血管影。图1c：镜下示肿瘤细胞部分空泡状，瘤细胞呈腺样腔隙样排列，可见S-D小体和透明小体。

Figure 1a～1c.A 1-year-old boy with a mass in sacrococcygeal region.Figure 1a：A mass is found in front of the tailbone.Plain CT scan shows the tumor has uniform density and invades the left side of the spinal canal.Figure 1b：Contrast CT scan shows early and heterogeneous enhancement，with more tortuous，dilated and enlarged vessels.Figure 1c：Low power photomicrograph shows some of the tumor cells are vacuoles.The tumor cells are arranged like gland and crack.Schiller-Duval bodies and transparent small body are seen.

图2a～2d女，8月，阴道流血1天。图2a：阴道内类圆形软组织肿块影，边缘清晰。平扫密度尚均匀。图2b：增强扫描早期示病灶不均匀明显强化，见不规则不强化区。图2c：延迟扫描强化明显。图2d：冠状位重建示病灶向下累及阴道，向上压迫直肠。

Figure 2a～2d.A 8-month-old girl with vaginal bleeding.Figure 2a：A round soft mass is found in the vagina with sharp edge.Plain CT scan shows the tumor's density is homogeneous.Figure 2b：Contrast CT scan shows early heterogeneous enhancement，with irregular non-enhanced region.Figure 2c：Delayed scan shows obvious enhancement.Figure 2d：Coronary reconstruction picture shows the lesion involves the vagina downwards and oppresses the rectum upwards.

2.1.3肿块大小

肿瘤最大约10.2 cm×9.5 cm×8.0 cm，最小直径约为1 cm，平均直径约6 cm。我们按照肿瘤的平均径线分为大、中、小3个级别（小：＜5 cm；中：5～＜10 cm；大：≥10 cm），其中小为11例，中为23例，大为2例。≥5 cm肿瘤为25例，占69.4%（25/36）；＜5 cm的肿瘤5例，占30.6%（11/36）。全部阴道EST均＜5 cm，且最小的肿瘤（直径约1 cm）亦位于阴道。

2.2CT表现

肿块为实性31例（86.1%），囊实性5例（13.9%），所有病例均未见钙化。平扫密度均匀13例（36.1%），不均匀23例（63.9%），肿块内见不规则更低密度区。CT增强早期肿瘤内部见多发迂曲增粗小血管影，部分血管呈 “蜂窝状”明显强化16例（44.4%），肿瘤周边见小片状或小结节状明显强化影；延迟扫描强化范围扩大，密度增高，仍以周边强化较多见。增强前、后对比，肿瘤强化幅度可增加约70～130HU。

表1　儿童盆腔EST统计表

2.3转移

36例中12例（33.3%）出现转移，且转移病例原发肿瘤直径均≥5 cm。我们按照转移的部位分为淋巴转移（6/12）、周围侵犯及远处转移（12/12）。其中7例出现腹水，6例出现多部位（2个或2个以上部位）转移。

淋巴转移：6例中腹腔或腹膜后淋巴结转移5例、纵隔淋巴结转移1例。

周围侵犯及远处转移：12例，且原发肿瘤均发生在性腺外组织，其中肺转移8例，肝转移4例，肾转移1例，腹腔侵犯或种植1例，骶尾骨破坏6例（肿瘤原发部位均为骶尾部前方，累及骶尾骨和/或椎管），远处骨转移1例（累及肩胛骨）。

2.4复发

图3a～3e男，2岁3月，发现右侧隐睾3天。图3a：盆腹腔右侧见一类圆形软组织肿块影，边缘清晰，其内密度不均匀，见大片稍低密度区。图3b：动脉期肿块不均匀明显强化，见迂曲增粗小血管影。图3c：延迟30 s扫描肿瘤实性部分强化范围较前略扩大。图3d：延迟1min肿瘤实性部分强化范围扩大，仍见大片不强化区。图3e：冠状重建图像示肿块位于腹部睾丸下降路线上。

Figure 3a～3e.A boy of 2 years and 3 months old found cryptorchidism on the right 3 days ago. Figure 3a：A round soft mass with sharp edge is found in the abdomen.The lesion is heterogeneous，with area of low density inside.Figure 3b：Contrast CT scan shows heterogeneous enhancement in the arteria phase，with more tortuous，dilated and enlarged vessels.Figure 3c：Contrast CT scan shows expanded enhancement 30 s later.Figure 3d：Solid component of the tumor is even more enhanced 1min later，but the non-enhanced region is still the same.Figure 3e：Coronary reconstruction image shows the mass is in the testicular descent route.

图4a～4e女，1岁3月，发现骶尾部肿块2周。图4a：平扫肿块局部向外侧突出，平扫密度尚均匀，与尾骨关系密切，腹壁淋巴结肿大。图4b：增强扫描早期病灶呈蜂窝状强化，见多发迂曲增粗小血管影。图4c：延迟20 s扫描示强化范围较前扩大。图4d：延迟1min扫描病灶强化范围较前继续扩大。图4e：纵隔淋巴结、肺内多发转移。

Figure 4a～4e.A one year and 3 months old boy found a mass in the sacrococcygeal region 2 weeks ago.Figure 4a：Plain CT scan shows the lesion grows outwards，with uniform density，and is close to the coccyx.Abdominal lymph nodes are found enlarged.Figure 4b：Contrast CT scan shows the lesion is early enhanced like a honeycomb，with more tortuous，dilated and enlarged vessels.Figure 4c：Contrast CT scan shows expanded enhancement 20 s later.Figure 4d： The enhancement range of the tumor is even expanded 1min later.Figure 4e：Metastases of lymph nodes are found in mediastinum and lung.

图5a～5c男，2岁。骶尾部EST复发。轴位、冠状位及矢状位示骶尾部软组织肿块，椭圆形，肿块内见多发迂曲增粗小血管影，肿物周边见片絮状、结节状强化。

Figure 5a～5c.Recurren sacral embryo sinus tumor in a 2-yearold boy.Axial，coronal and sagittal pictures show the tumor is elliptic.Enhanced CT scan shows nodular and flocculent enhancement around the mass with tortuous，dilated and enlarged vessels inside.

本组6例术后出现复发。复发时间最短3月，最长2年，其他病例复发时间为6月～1年。5例原发瘤位于为性腺外，其中1例为阴道EST复发。

3　讨论

3.1组织学起源、好发部位

生殖细胞早期（人胚21 d）出现于卵黄囊近尿囊处，并沿卵黄囊壁和后肠系膜向性腺嵴方向移动，第6周进入生殖嵴内，参与形成原始生殖腺。这些生殖细胞在移行过程中被阻留于体后壁中线附近，如不退化并继续生长和分化，就有可能生长为EST。为此，EST可发生在生殖细胞从卵黄囊迁移至生殖嵴的身体中线或中线附近部位，如松果体、眼眶、纵隔、腹膜后、盆腔生殖腺、骶尾部、阴道或睾丸等。

临床上，EST多发生于性腺组织。男性以睾丸组织多见，多见于儿童，女性以卵巢多见，多见于成年女性。但儿童期性腺外EST也不少见（本组资料仅统计发生于腹部的EST病例，且仅统计单纯EST，混合性生殖细胞瘤不在本研究范围之内），骶尾部EST占全部EST的10%～15%［3］。本组资料36例腹部EST病例，发生在性腺组织的仅4例（11.1%）；性腺外32例（88.9%），其中又以骶尾部（47.2%）最多见。提示儿童腹部EST以性腺外多见（性腺外∶性腺= 32∶4），其中性腺外又以骶尾部最常见。但是，值得注意的是，新生儿期骶尾部包块绝大多数都是良性的［4］，即新生儿期骶尾部肿瘤绝大部分不是EST。

3.2临床表现、转移及复发

儿童EST好发于婴幼儿。文献报道［4］＞3岁以上骶尾部肿瘤多考虑非生殖源性肿瘤；骶尾部及腹膜后的EST多在5岁以内，且以男性多见［5-6］。本组资料＜3岁病例占83.33%，与文献报道相近［4，7］。但女性发病率高于男性（男∶女=9∶27），与文献报道有偏差［5-6］。

婴幼儿缺乏表述能力，一般肿瘤生长较大时才被家长发现。临床多以盆腔、骶尾部包块（本组17例），排尿困难（本组6例），排便困难（本组8例），阴道流血（本组5例）等表现为主诉。其中，阴道流血及骶尾部包块等症状较明显，比较容易引起家长的注意。尤其是阴道流血症状，这可能是阴道EST虽然体积较小，但发病年龄较其他部位EST较早的原因。

EST恶性程度较高，早期可发生种植及转移。转移可为局部浸润、淋巴转移及血行转移。本组12例首次CT检查即可见肿瘤浸润及转移，其中并发腹水7例，6例发现多部位 （2个或2个以上部位）转移，且转移病例均为性腺外EST。推测可能是由于性腺外生殖细胞更原始、恶性程度更高所致。另外，由于骶尾部EST来源于尾骨尖部［7］，肿瘤更容易直接侵犯骶尾骨并造成椎管内转移。本组资料骶尾部EST 17例，其中骶尾骨破坏并椎管内转移6例。淋巴结转移多数发生在腹膜后及腹腔。本组5例腹腔或腹膜后淋巴结转移，1例远处淋巴结转移（纵隔淋巴结）。血行转移8例，其中肺转移8例，肝转移4例，肾转移1例，远处骨转移1例（累及肩胛骨）。本组4例肝转移患儿均伴有肺转移病灶，提示血行转移以肺转移多见。

EST术后复发率较高。我们发现复发病例中5例位于性腺外，仅1例发生于性腺，这可能与我们仅统计腹部EST，未统计睾丸及混合性生殖细胞肿瘤所致。儿童腹部EST复发率约为16.7%（6/36），复发时间最短3月，最长2年。其中6月～1年复发率最高。因此，我们认为术后3月、6月、9月、1年、1.5年、2年分别行CT检查十分重要。

EST一个重要的生物学特征是分泌甲胎蛋白（AFP）。Kurman用荧光法证实肿瘤细胞中和肿瘤内外的玻璃小体中显示AFP，且肿瘤复发与AFP水平呈正相关。瘤体大小、肿瘤发病部位、AFP值的高低与复发及转移情况的关系是我们今后研究的重点。

3.3病理学及免疫组化

肿瘤大体可见多个蜂房样小囊，肿瘤内常见胶样液体。本组资料肿瘤以实性多见，占86.1%（31/ 36），囊实性肿瘤相对较少（实性∶囊实性=31∶5），未见单纯囊性或囊性为主肿瘤。卵黄囊瘤的组织学发生已比较明确，系由全能生殖细胞或具有分化潜能的胚胎癌向胚胎外中胚层和内胚层方向发展，形成组织学形态复杂且具有一定特征的肿瘤。一般认为EST的组织学特点：①疏松网状结构；②多囊性结构；③内胚窦样结构（S-D小体、上皮样血管套样）；④PAS阳性的细胞内外透明小体（嗜酸性小体）为基本特征。其中网状结构相当于胚外中胚层的网状胶质；多囊性结构相当于胚外内胚层的卵黄囊；内胚窦样结构（血管套样结构）与大鼠的内胚窦很相似；细胞内外的透明小体是肿瘤细胞的分泌物之一。

免疫组织化学表现AFP（+）、AAT（+）、CK（+）更能支持本瘤的诊断，肿瘤的排除诊断指标为：HCG （-）、EMA（-）。最近，有学者提出把SALL4（+）作为诊断EST更为敏感的指标［8］。

3.4EST CT表现

结合本组资料，我们发现腹部EST好发于性腺外，以骶尾部多见，其次为盆腔及阴道，性腺EST相对少见。文献报道腹膜后EST一般较大，平均直径约为7.5～10 cm［9-11］。本组病例最大约为11.2 cm× 10.5 cm×9.0 cm，最小直径约为1 cm，瘤体平均直径约5 cm。我们初步把腹部EST按照肿瘤直径分为3组，≥5 cm肿瘤占绝大多数；＜5 cm的肿瘤全部位于阴道内。由于阴道EST常常以阴道流血为首发症状，容易引起重视，为此发生于阴道的EST发病年龄通常较小，本组3例直径＜1.5 cm。由于肿瘤较小，CT对软组织分辨有限，容易出现漏诊。常常要结合阴道流血史，仔细观察动脉期、静脉期肿块的表现才能发现肿块，必要时作AFP检查以便鉴别。

发生于腹部骶尾部以外的肿瘤一般呈圆形或卵圆形，形态较规则。发生于骶尾部的EST由于肿瘤容易向周围软组织侵犯，特别容易侵犯骶骨及骶管，造成肿瘤形态不规则。本组资料EST以实性为主（占86.1%），而病理上却往往表现为囊实性肿瘤，推测可能是肿瘤内胶样物质CT值较纯水高，肿瘤实质内又以疏松网状结构为主，导致肿瘤实质与囊液密度相近，肉眼观察以实性为主的原因。边界大多清楚，平扫密度一般不均匀，见大小不等、形态不规则的稍低密度区域。根据本组资料肿瘤的CT表现及病理学所见，我们推测这可能与大体病理中出现大量的胶样物质有关，且肿瘤内疏松网状结构、多囊样结构也可能是导致肿瘤CT平扫密度较低，且密度欠均匀的病理学基础。增强后动脉期肿块呈明显不均匀强化，肿瘤内可见多发小血管影［12］，典型的呈蜂窝状改变［13-15］，延迟扫描肿瘤强化范围较前扩大，周围见结节状、片絮状强化，但仍有部分不强化的低密度区。结合病理学，我们认为肿瘤内部内胚窦样结构、多囊性结构（腺泡状或腺管状结构）等均富含血管成分是肿瘤明显强化的病理学基础。本组有16例出现蜂窝状明显强化的血管影，延迟扫描可见肿瘤实性部分呈片状、结节状强化逐渐明显，强化范围逐渐扩大，有时周边可见明显强化的壁结节，增强前后对比，肿瘤强化程度可增加约70～130HU。

3.5儿童腹部肿瘤的鉴别诊断

儿童腹部肿瘤EST主要与生殖源性肿瘤（畸胎瘤、混合性生殖细胞肿瘤）、横纹肌肉瘤、神经源性肿瘤（神经母细胞瘤）及淋巴瘤相鉴别。

①恶性畸胎瘤：发病年龄较小，多数为囊实性混杂密度病变，一般均可见钙化灶和脂肪组织，实性部分强化程度比EST低，较少向远处转移，预后较好。实验室AFP阴性。②混合性生殖细胞瘤：发病年龄较小（大多数＜2岁），瘤体相对EST更大（平均直径＞10 cm）。肿瘤除具有EST成分外，可含有畸胎瘤、绒癌等成分，如含有钙化、脂肪等结构，更有助于鉴别诊断。③横纹肌肉瘤：盆腔的横纹肌肉瘤以膀胱、前列腺、阴道为好发部位。起源于腹部或腹膜后的相对少见［16］。横纹肌肉瘤一般有泌尿道症状。生长在膀胱内的一般位于膀胱三角区，瘤体相对较小，常呈菜花状或葡萄簇状，相邻膀胱壁局部增厚，瘤体呈轻度强化或无强化。来源于膀胱外的横纹肌肉瘤，瘤体较大，部分呈多中心生长，密度较均匀，一般没有钙化，多呈均匀强化，强化程度较EST差，可累及膀胱壁，导致膀胱壁局部增厚。实验室检查AFP值正常，可与EST相鉴别。④神经母细胞瘤：盆腔内好发于腹膜后骶尾部前区。肿块密度不均匀，绝大多数病例有钙化灶，坏死囊变多见。增强扫描见瘤体不均匀明显强化。以骨转移多见。尿VMA阳性。⑤淋巴瘤：一般表现为多发肿大淋巴结融合成的分叶状的肿块，密度均匀，钙化罕见，一般放疗或化疗前很少发生坏死，增强后可呈均匀轻-中度强化，强化程度较EST、横纹肌肉瘤实性部分差，肿块常侵及邻近肠系膜或包绕血管。

EST是少见的高度恶性生殖细胞肿瘤。结合本组资料，我们认为儿童腹部EST发病年龄一般＜3岁，好发于性腺外，尤其以骶尾部多见，其次为盆腔、阴道。瘤体一般较大（除阴道外，多数＞5 cm），形态不规则。增强扫描早期可见多发迂曲增粗小血管影，延迟扫描强化程度增高，范围扩大。肿瘤易发生转移，尤其以淋巴结及肺转移多见。当肿瘤较大，与其他盆腔肿瘤鉴别有困难时，血清AFP测定有助于鉴别诊断。

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Imaging findings of abdom inal endodermal sinus tumor in children

WU Hui-ying，XU Wen-biao，TIAN Jin-sheng，AI Bin，LI Jian-ming
（Guangzhou Women and Children's Medical Center，Guagnzhou 510120，China）

Objective：To evaluate imaging findings of abdominal endodermal sinus tumor（EST）in children.Methods：Thirty-six cases of pelvic and abdominal EST were retrospectively reviewed from 2008 to 2013.Clinical data and CT findings were analyzed.All cases were confirmed by operation and pathology.Results：Mean age of the patients was 2 years and 3 months（ranging from 5 months to 10 years old）and 30 patients were less than 3 years old.27 females and 9 males were included.The tumors were located in gonads in 4 cases（3 cases in the ovary and 1 case in the cryptorchidism），and out of the gonads in 32 cases，especially in sacrococcygeal region（17 cases）and pelvic and abdominal cavity（10 cases）.12 cases had metastasis，including 6 cases of lymphatic metastases and 12 cases of infiltration and hematogenous metastases.6 patients relapsed within 2 years.CT manifestations：mean size of the tumors was 6 cm（1～10 cm）.25 tumor were greater than 5 cm.20 tumors showed morphologically irregular and 16 were regular.31 cases revealed solid mass on plain CT scan and 5 cases revealed cyst-solidary mass.All tumors showed some tiny vessels and irregular reticular enhancement in post-contrast CT scan. Later，they showed nodular and flocculent enhancing around the tumor.Conclusion：EST in abdomen is a highly malignant germ cell tumor in children.CT findings have some features and have important value in diagnosis.

Endodermal sinus tumor；Abdominal neoplasms；Tomography，spiral computed

R737；R814.42

A

1008-1062（2015）02-0099-06

2014-08-22

吴慧莹（1980-），女，广东台山人，主治医师。