腰椎骨巨细胞瘤继发动脉瘤样骨囊肿1例

张正丰，王洪岗，郑文杰，李长青

·个案报道·

腰椎骨巨细胞瘤继发动脉瘤样骨囊肿1例

张正丰，王洪岗，郑文杰，李长青

腰椎; 巨细胞瘤，骨; 动脉瘤; 骨囊肿；病理报告

骨巨细胞瘤(giant cell tumor of bone，GCTB)是半恶性或潜在恶性的原发性肿瘤，具有高侵袭性和高复发性的特点。脊柱GCTB约占脊柱原发肿瘤的1.4%～9.4%，其中骶骨GCTB 约占2.5%，骶骨以外的脊柱GCTB 约占2.9%[1-2]，文献多是小数量的病例报告。动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cyst， ABC) 是一种具有侵袭性和破坏性的囊性良性病变，分为原发性和继发性。原发性ABC约占骨肿瘤中的1.4%，占脊柱原发肿瘤的15%[3]。脊柱ABC约1/3 (29%～35%)为继发性，最常见的原发病变为GCTB, 约占1 /3(19%～39%)[4]。绝大多数GCTB合并ABC的个案报告主要为骶椎，其次是颈椎和胸椎，未见腰椎的报道。本文报道L4GCTB继发ABC 1例，并采用脊椎整块切除(total en bloc spondylectomy， TES)的手术方式，取得了较好的效果。

1 资料与方法

1.1 一般资料

患者女，32岁，主述跌伤后腰痛20 d入院。20 d前从椅子上跌落在地，后反复腰痛，1周前在当地行CT检查示L4椎体破坏，考虑结核或肿瘤。患者3年前在当地医院行“乳腺肿瘤切除术”，1年前曾行子宫肿物穿出术，术后当地病理报告为良性。体格检查：腰部扣痛，无神经体征。实验室检查：血象正常，血沉正常。肿瘤标准物未见异常。B超检查全身腹部脏器无异常。X线片示肺部无异常，腰椎未发现异常。ECT全身骨静态扫描示L4片状放射性浓聚，其余骨结构未见异常，考虑L4骨代谢异常，可疑肿瘤骨转移。CT示L4偏心性溶骨性破坏，膨胀性、多房样皂泡改变；瘤体内有钙化/骨化和液化，边缘清晰、硬化边；右侧骨皮质变薄，有少许突破皮质。MRI T2WI示信号不均，呈低、等、高混杂信号；液-液平面; 右侧椎弓根信号改变。穿刺病理报告示富于巨细胞骨肿瘤(考虑纤维组织细胞瘤或GCTB)。诊断为L4GCTB(Tomita分型2型[5])。

1.2 手术方法

手术采用后前联合入路TES。患者俯卧位做后路正中切口，暴露L2～S1椎板并安放椎弓根钉。切除L3下关节突及L5上关节突，显露L4左右椎弓根。保护L3神经根，左侧椎弓根由骨刀切断。由于右侧椎弓根靠近椎体侧已有肿瘤侵犯，右侧椎弓根由线锯贴近横突处切断，完整取出L4椎体后复合结构。切断L3/L4/L5后纵韧带和椎间盘，安放椎弓根钉连接棒和横连，破坏L2/L3、L5/S1小关节，横突和椎板间植骨，安放引流管，缝合伤口。取左侧90°卧位，作右侧倒八字切口，暴露L3～L5，分离和牵开腹主动脉静脉，切断前纵韧带和椎间盘，完整取出L4椎体。作L3椎下终板和L5椎上终板植骨床准备，取大块髂骨和钛网植骨，安放L3、L5侧方单钉棒固定，冲洗，安放引流管，缝合伤口。手术时间：后路4 h，前路3 h。术中出血量后路900 mL，前路700 mL。术后当天引流12 h为650 mL，第2天24 h 为605 mL，第3天24 h 为100 mL，第4天24 h为20 mL。术后无神经症状，使用头孢一代抗生素3 d。术后病理报告示GCTB继发ABC(见图1)。巨细胞免疫祖化：CK(-)，CD68(+)，34βE12(-)，35βH11(-)，P63(+)，Ki-67.9%，Vimentin(+)，CD34(+)，SMA(+)。

图1 术后病理图片(HE，× 400)Fig.1 Postoperative pathological section ( HE, ×400)

2 结 果

术后X线片和CT示植骨和内固定物位置良好，2周后带硬腰围下床活动，2个月后去除腰围恢复工作，6月后复查X线片显示内固定物位置良好，CT显示植骨已愈合。12个月随访患者无腰部特殊不适。病例影像学资料见图2。

图2 病例影像学资料Fig.2 Radiologic data of the patient

a: 术前正位X线片 b: 术前侧位X线片 c: 术前CT示L4骨囊肿 d～f: 术前MRI示低、等、高混杂信号，右侧椎弓根信号改变 g,h: 完整取出L4椎体 i～k:术后X线片及CT示植骨和内固定物位置良好 l:术后6个月CT示植骨骨性愈合。

a: Preoperative anteroposterior roentgenograph b: Preoperative lateral roentgenograph c: Preoperative CT scan shows L4bone cyst changes d-f: Preoperative MRI show mixed signals and signal changes of right pedicle g,h: Total en bloc spondylectomy of L4i-k: Postoperative roentgenographs and CT scans show inter fixation and bone grafts l:Postoperative 6 months CT scan shows healing of bone grafts.

3 讨 论

脊柱GCTB继发ABC的报道多为个案病例，报道最多的为11例颈胸椎，所以没有发生率的统计数字和生物特性的报道。一般认为继发性ABC为良性病变，脊柱GCTB继发ABC主要表现为GCTB的生物性特性[6]。脊柱GCTB和ABC两者之间有很多共同的影像学特点，也容易误诊。脊柱GCTB特征性的表现是溶骨性、膨胀性、偏心性的骨质破坏。膨胀性破坏所致的骨壳不完整，部分病灶边缘可见硬化边，可突破骨皮质向外生长形成软组织肿块。溶骨性破坏病灶内骨质无钙化或有小碎片样残留骨质，软组织密度不均, 部分病例可见液平面。脊柱ABC表现为侵袭及破坏性的特征。膨胀性骨质破坏对骨壳皮质压迫吸收变薄形成压迹，部分缺损形成软组织肿块。病灶骨质破坏内常有粗细不一、不规则排列的骨嵴、钙化或骨化。病灶内软组织出现囊内血流液-液平面。本例影像学表现偏心性溶骨性破坏，膨胀性、多房样皂泡改变，为GCTB的特征。而瘤体内钙化/骨化和液化，边缘清晰、硬化边，为ABC的典型特征。右侧骨皮质变薄，有少许突破皮质，液-液平面是两者共有的特征。说明GCTB继发ABC在影像学上可表现为两者共同的特性，这可能是影像学上的一个诊断思路。

目前统计学上GCTB继发ABC的恶性程度没有比GCTB更高的报道，继发ABC的治疗原则为以治疗原发肿瘤方式治疗。脊柱GCTB的治疗有穿刺+射频+经皮椎体成形术；放射治疗；病灶内刮除；分块切除；TES等多种方法，但GCTB的术后复发率为19%～42%[7]。脊柱GCTB复发率与手术方式有明显相关性，有文献报道采用病灶内刮除、边缘切除、广泛切除的复发率分别为27%、8%、0%[8]，因此目前多数学者倾向TES治疗脊柱GCTB。即使采用TES手术，GCTB合并ABC术后也有复发的报道，但明显较分块切除较低[6]。TES包括胸腰椎的一期后路技术(Tomita)、前后联合入路(Boriani) 和下腰椎的后前后联合入路(Tomita)[9]。本例患者采用改良的下腰椎Tomita手术，采用后前入路完成了肿瘤完整切除和重建，适用于Tomita分型的1～5型，如果是6或7型建议采用后前后联合入路手术。本例患者随访12个月，已骨愈合，没有复发的征象，但还需继续随访。

[1]Sanjay BK, Sim FH, Unni KK, et al. Giant-cell tumours of the spine[J]. J Bone Joint Surg Br, 1993, 75(1):148-154.

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[3]Leithner A, Windhager R, Lang S, et al. Aneurysmal bone cyst. A population based epidemiologic study and literature review[J]. Clin Orthop Relat Res, 1999(363):176-179.

[4]Manaster BJ, Doyle AJ. Giant cell tumors of bone[J]. Radiol Clin North Am, 1993, 31(2):299-323.

[5]Tomita K, Kawahara N,Murakami H, et al. Total en bloc spondylectomy for spinal tumors: improvement of the technique and its associated basic background[J]. J Orthop Sci, 2006,11(1):3-12.

[6]Wu Z, Yang X, Xiao J, et al. Aneurysmal bone cyst secondary to giant cell tumor of the mobile spine: a report of 11 cases[J]. Spine (Phila Pa 1976), 2011, 36(21):E1385-1390.

[7]Luther N, Bilsky MH, H?rtl R. Giant cell tumor of the spine[J]. Neurosurg Clin N Am, 2008, 19(1):49-55.

[8]Campanacci M, Baldini N, Boriani S, et al.Giant cell tumor bone[J]. J Bone Joint Surg Am, 1987, 69(1):106-114.

[9]Kawahara N, Tomita K, Murakami H, et al. Total en bloc spondylectomy of the lower lumbar spine: a surgical techniques of combined posterior-anterior approach[J]. Spine (Phila Pa 1976), 2011, 36(1):74-82.

(本文编辑 于 倩)

张正丰(1968— )，博士，教授，主任医师

400037 重庆，第三军医大学新桥医院骨科

汤逊 tangxun657@126.com

R 738.1

B

1672-2957(2014)01-0062-03

10.3969/j.issn.1672-2957.2014.01.014

2013-02-01)