外伤性头皮动静脉瘘1例报告和国内病例分析

陈 谦

外伤性头皮动静脉瘘作为一种极为罕见的疾病，在我国此前仅报告11例，加上本例共12例。本文对这12例病例的性别年龄、外伤类型、起病时间和症状表现、部位和大小、术前检查和脑血管造影、治疗预后和病理检查等临床特征做了详细分析。

临床资料

男性，33岁，左颞锐器伤清创缝合后发现搏动性包块2年，渐闻左耳前杂音。查体左耳前裂伤瘢痕4.0cm，瘢痕下搏动性包块3.0cm×3.0cm，头皮无条索状血管突起表现，听诊可闻及吹风样杂音。多普勒检查和头部CT平扫示头皮肿物。术前化验检查未见明显异常。行全脑血管造影术，动静脉瘘主要由颞浅动脉供血，多个瘘口，畸形血管团形成包块，伴静脉湖形成，和颈内动脉系统无交通，引流静脉增粗迂曲，汇入颈外静脉(图1、2)。术中行弹簧圈、真丝线段、Onyx胶栓塞，仍有部分瘘口残留(图3)，为防复发行手术切除。局麻后沿原手术瘢痕切开头皮，分离出进入血管团的5支动脉(图4)，分别挂线、结扎和切断。沿颞肌筋膜分离已经缩小的血管团(图5)，直至引流静脉汇入颈外静脉的根部彻底切除。片状组织4cm×1.5cm×0.8cm送病理，剖开血管团块，可见栓塞材料和部分血栓形成(图6)。显微镜下阅片符合外伤性动静脉瘘改变(图7～9)。手术后患者左耳前杂音完全消失，8d拆线出院，随访至今12个月无复发。

图1 左侧颈外动脉造影，侧位像，可见畸形血管团，动静脉瘘形成，盗血明显，正常颈外动脉瘘口远端分支未见明显显影

图2 左侧颈外动脉造影，正位像，可见引流静脉粗大，汇入颈外静脉系统

图3 栓塞治疗后造影证实左颞浅动脉栓塞满意，静脉湖仅于动脉晚期显影，但仍有部分瘘口残留，颈外动脉分支显影较前好转

图4 小心剥离畸形动静脉团，可见5支主要的进入血管团的动脉，分别挂线标记

图5 分别依次双线结扎电凝后切断供血动脉，小心剥离至颞肌腱膜层，完整分离畸形血管团

图6 标本剖面可见栓塞材料和部分血栓形成

图7 血管分叉伴扩张充血(HE染色10×40光镜)

图8 聚集的静脉血管大小不同、数目增多，血管腔内炎性细胞渗出，管腔外及间质大量嗜中性粒细胞浸润(HE染色10×40光镜)

图9 动脉管壁增厚，管腔明显狭窄，血管中膜平滑肌及纤维组织增生(HE染色10×40光镜)

国内病例分析

有明确外伤史所致的头皮动静脉瘘形成至今中文文献共报道11例［1－7］，其中2例只提供了治疗方法和预后［2］，资料欠完善。这9例明确诊断的头皮动静脉瘘和本例共计10例，现分析如下。

1 性别和年龄 报告患者男性8例，女性2例，男性明显多于女性;年龄18～44岁，平均32.1岁。这可能和青年男性患者外伤的发生率较高的流行病学特点有关。

2 外伤类型 报告病例全部外伤史明确，其中可见动静脉畸形包块周围陈旧裂伤瘢痕的明确锐器伤患者5例，占50%，余为钝器伤。尽管外伤后头皮动静脉瘘的发生是否由锐器切割所致的动脉和静脉同时损伤并形成交通所致仍然存在争议，头皮动静脉直接短路连接状态的形成可能和复杂的外伤机制有关。也有可能是外伤成为了动静脉开通形成瘘道的诱发因素，也许是原本存在的先天性头皮动静脉瘘在外伤的作用下病情加重而表现出来。总之，陈旧手术瘢痕附近的头皮动静脉瘘清晰的表现出了外伤和动静脉瘘形成的可能关系，对于明确外伤性的诊断具有重要意义。

3 起病时间和症状表现 大多数报告病例在外伤后逐渐出现症状，19d～5年不等。症状表现为渐进性无痛包块，呈搏动性，大部分患者以头皮肿物就诊，位于颞部的都可闻及吹风样杂音，可能与距离耳部较近有关。

4 部位和大小 报告病例中位于左颞部6例，枕部3例，顶部1例。绝大多数患者发生于颞部，特别是左颞部，是否和左颞浅动静脉的特有解剖结构有关，其机制有待进一步研究。大小平均4cm左右，呈包块状，表皮均无破溃。半数患者在包块附近可见外伤愈合瘢痕。仅有1例［3］可见头皮广泛迂曲条索状血管隆起，搏动感强。头皮广泛的条索状隆起症状多见于自发性头皮动静脉瘘，外伤性多呈头皮局限肿物表现。

5 术前检查和脑血管造影 半数患者术前行浅表B超、头部CT和头部MRI检查，均除外颅内病情，最终诊断依靠脑血管造影检查，80%的报告病例术前行全脑血管造影术，颅内血管均未见明显异常，除外了硬脑膜动静脉瘘的可能。行脑血管造影检查的病例均明确了头皮动静脉瘘的诊断，颈外动脉供血和静脉相交通的情况清晰显示，同时可见瘘口数量和部位，多个瘘口的占50%(5/10)，1个瘘口的占50%(5/10)。

6 治疗和预后 在脑血管造影检查中2例瘘口单一的患者采取了单纯介入栓塞，辅助压迫颈动脉，1例多个瘘口患者介入栓塞后手术切除，余单纯手术切除。痊愈率100%，随访时间5d～8年，均无复发。仅有1例［5］术后复查脑血管造影证实疗效。

7 病理检查 半数患者送病理检查明确诊断，随着病例报告的时间推移，病理检查的例数逐渐增多，说明医生对病理的重视程度在提高，从开始的病理报告头皮蔓状血管瘤，到提供更多的动静脉畸形证据，甚至免疫组化检查，病理检查的重要性和对外伤机制的动静脉瘘形成的研究也在渐渐展开。

讨 论

外伤性头皮动静脉瘘的研究多从两个角度，一是作为头皮动静脉畸形的一种类型，还包括先天性、特发性和医源性头皮动静脉畸形。头皮自发性动静脉瘘，即动静脉畸形是一种较少见的动静脉畸形，胚胎早期脑血管的形成分5期，第3期分层期决定血管畸形位于头皮、硬脑膜或是脑。由于颅骨内病变对患者的生命和神经功能缺失的影响较大，硬脑膜和脑的动静脉畸形已经被广泛研究。由于相同的胚胎组织来源，头皮动静脉畸形作为表浅的血管畸形性疾病，其诊断治疗和研究更具有直观的可操作性。另一种是从外伤的角度，外伤性头皮动静脉瘘作为颅脑损伤的一种并发症，和其他部位的外伤所致的动静脉瘘相比有其自身的特点。由于明确的外伤性头皮动静脉瘘非常罕见，我国至今共报告11例，还有2例不是以病例报告的形式报道，患者的资料和检查治疗的具体情况不详细，加上笔者的报告，至今报告10例较明确的外伤性头皮动静脉瘘。因此不管从上述哪种研究角度出发，对该病的研究都是不完善的，而该病作为颅内动静脉畸形的外在模型，外伤是形成动静脉瘘的唯一原因还是使原本潜在的动静脉畸形表现出来，这些都有待进一步研究。

通过对我国病例的研究，可见外伤史明确、仅在外伤局部形成的头皮动静脉瘘罕见报道［1－7］，均以头皮肿物就诊，外伤至就诊的时间长短不等，与动静脉瘘的形成时间和瘘口逐渐开放时间可能有关。多见于左颞部［1－3，5－6］，可能与颞浅动脉在头皮上走形较长、比较表浅且和静脉伴行，易于受伤有关，也可见于双侧枕部［4，7］和顶部［7］。超声多普勒可初步诊断并与外伤性颞浅动脉假性动脉瘤相鉴别［8］，确定诊断依靠血管造影检查。血管造影可除外颅内病变并显示供血动脉和引流静脉，如果瘘口清晰且单发，可术中选择介入栓塞治疗［1］。如果瘘口数量较多，单纯介入栓塞治疗很难达到满意的疗效，本例患者采用了弹簧圈、真丝线段、Onyx胶等栓塞方法仍有部分瘘口残留，且短期内易复发，但可起到缓解症状，为手术切除创造条件的作用。由于头皮血运丰富且外伤形成动静脉瘘的机制复杂多变，不除外先天性动静脉畸形外伤后加重的可能［9］。局麻下的手术切除治疗取得了很好的疗效，发迹外的切口设计最好沿原外伤瘢痕开皮，术中要注意畸形血管团分支的仔细剥离、挂线结扎，先处理供血动脉，后处理引流静脉，完整切除，杜绝复发。术后最好再次行血管造影证实疗效，但治愈后患者很难配合检查，仅有1例术后复查造影。随访最长5年，本例随访至今12个月无复发。

由于该病通过脑血管造影可以诊断明确，因此对病理检查的重视和研究较少，笔者注意到本例患者病理除可见动脉管壁明显增厚，血管中膜平滑肌及纤维组织增生，静脉血管大小不同、数目增多、血管分叉伴扩张充血外，还可见明显的畸形动静脉血管腔内炎性细胞渗出，管腔外及间质大量嗜中性粒细胞浸润，这符合外伤性动静脉瘘诊断特点，在既往病例的报告中未见提及。

外伤性头皮动静脉瘘的诊断要求外伤史明确，可为钝器伤或锐器伤，几乎都是以头皮肿物就诊，半数患者可见陈旧外伤愈合瘢痕。左颞部最多见，伴有左耳可闻的吹风样杂音。外伤后至就诊的时间长短不等，搏动性包块和杂音症状进行性加重。诊断依靠血管造影，局麻下的手术切除疗效满意。这种极为罕见的外伤性疾病的发病机制、起病过程、病理检查和研究价值仍有待进一步研究。

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