语音训练治疗边缘性腭咽闭合不全的效果与预后因素分析

[摘要] 目的 探讨对腭裂术后边缘性腭咽闭合不全（MVPI） 患者进行语音训练的可行性及预后因素分析。方法 对腭裂术后确诊为MVPI 并接受语音训练的患者进行了回访。对比治疗前后患者的语音情况评估语音训练的效果。分别进行单因素和多因素逻辑回归检验，分析语音训练后MVPI 治疗效果的影响因素。结果 语音训练能明显改善患者的高鼻音、构音和语音清晰度，但未能明显改善患者的鼻漏气。逻辑回归分析表明，治疗时的年龄是影响预后的重要因素。8 岁以上患者的语音训练有效率（17.6%） 明显低于8 岁以下患者（58.3%）。结论 语音训练是改善MVPI 患者语音清晰度的有效治疗方法，年龄和是否存在鼻漏气可能是影响MVPI 语音训练效果的关键因素。

[关键词] 腭咽闭合不全； 腭裂； 鼻漏气； 语音训练

[中图分类号] R782.2+2 [文献标志码] A [doi] 10.7518/gjkq.2024068

腭裂是最常见的先天性颅颌面畸形之一，会损害包括语言、进食和听力在内的多种生理功能[1-2]。一期腭裂手术可以恢复腭咽部的生理功能，以促进后续的语音功能发展。虽然及时地进行一期腭成形术可获得较高的腭咽闭合（velopharyngealcompetence，VPC），但文献[3]报道一期手术后仍有5%～40%的腭咽闭合不全（velopharyngealincompetence，VPI） 患者需要进一步治疗。

除了VPI和VPC外，还有一种中间状态的腭咽状态，被称为边缘性腭咽闭合不全（marginal velopharyngealinadequacy，MVPI）。VPI患者应该接受手术治疗，而VPC患者如果言语清晰度仍不理想，则应接受语音训练。但MVPI的病理机制更为复杂，腭咽口轻微的功能缺陷和习惯性的发音错误可能互相影响，MVPI的治疗方案也更加复杂。

目前，关于MVPI的最佳治疗方案在国际上尚未达成共识。一些学者[4-5]主张在对所有MVPI患者进行手术治疗前都尝试进行语音训练，以避免不必要的手术风险。语音训练可以改善患者错误的发音习惯，使患者在发音时能最大程度地利用腭咽部肌肉，以达到完全闭合。

本研究旨在评估语音训练对MVPI的效果，并筛选出影响治疗效果的潜在预后因素。

1 材料和方法

1.1 研究对象

采用回顾性队列研究，收集2014—2021年在四川大学华西口腔医院唇腭裂外科就诊的先天性腭裂患者128例为研究对象。

纳入标准：1） 年龄在5岁以上；2） 接受过一期腭裂手术；3） 确诊为MVPI；4） 接受过语音训练治疗的MVPI；5）MVPI治疗后随访至少6个月；6） 有完整的语音训练前后语音报告和训练前鼻咽纤维镜检查记录。排除标准：1） 患有腭瘘；2）患有已确诊的综合征、肌张力低下或中枢神经障碍；3） 在随访期间接受过其他鼻咽部手术。

研究方案经四川大学华西口腔医院伦理审查委员会批准（WCHSIRB-D-2018-136）。所有参与者或其监护人均已签署书面知情同意书。

1.2 语音评估

主观评估由2名四川大学华西口腔医院唇腭裂外科的资深语音师完成[6]。语音评估采用了一套标准普通话语音测试材料[7-8]。语音人员通过示范、诱导和指导跟读来完成所有测试词和短语。鼻腔共鸣情况分为无高鼻音、轻度高鼻音、中度或重度高鼻音。鼻漏气被记录为未闻及或可闻及。构音情况分为正常、省略、代偿、省略加代偿，总体清晰度根据患者进行“辅音构音评估+标准句评估+自主对话评估”后的音节正确率来评定：评估中患者发音时的音节正确率为100%达到清晰；音节正确率达到85%以上为轻度不清晰；音节正确率为50%～85%为中度不清晰；音节正确率小于50%为重度不清晰[9]。

腭裂手术治疗结束至少6个月后进行一次术后评估，诊断为MVPI后患者将进行10次语音训练，在训练结束6个月后再次评估得出最终结果[10]。评估过程中若产生任何分歧，都会由语音病理学家进行讨论再得出结果。

1.3 鼻咽纤维镜

治疗前后均进行鼻咽纤维镜（Olympus OTVS1，Olympus Medical公司，日本） 检查[10-11]。腭咽闭合度（velopharyngeal closure ratio，VCR） 计算公式如下：VCR= （1-剩余面积／总面积） ×100%。

1.4 MVPI 的诊断

在主观评估中被判定有轻至中度高鼻音，加上鼻咽纤维镜检查结果表明VCR超过90%的患者会被诊断为MVPI[12-14]。

1.5 语音训练

包括吹气训练和鼓气训练，纠正唇、舌和下颌的不良运动习惯，遵循由简到难、循序渐进的训练原则，学习使用正确的构音位置，并学习如何去除错误的代偿性发音。语音训练以一对一的形式开展，每周2次，每次45～60 min。训练周期一般为10次。

1.6 统计分析

采用SPSS 24.0进行统计分析。分类变量以计数和百分比表示，连续变量以均数±标准差表示。组间比较时，二元变量采用卡方检验或Fisher精确检验，等级变量和不符合正态分布的连续变量采用秩和检验，符合正态分布的连续变量采用t检验。治疗后语音总体清晰度达到清晰的患者被归为有效组；其余患者归为无效组。采用单元逻辑回归模型分析检验治疗前变量与术后语音清晰度之间的关系，将单因素回归中Plt;0.05的因素纳入多因素回归模型控制混杂因素影响。利用受试者工作特征曲线（receiver operating characteristiccurve，ROC） 和约登指数（Youden index） 分析计算有意义的变量的截断值（cut-off value）。根据截断值将患者分组，利用卡方检验比较语音训练在各分组的效果差异，Plt;0.05被认为差异有统计学意义。

2 结果

共58例MVPI患者入选，全部接受了语音训练。语音训练能明显改善鼻腔共鸣情况、构音和语音清晰度，但不能改善鼻漏气（表1）。

进行治疗后语音清晰度达到清晰的患者被归入有效组，其余患者被归入无效组。

单元逻辑回归分析表明，治疗时的年龄（Plt;0.001） 和鼻漏气（P=0.033） 与语音训练的预后相关（表2）。

进一步的多因素回归分析仅证实了治疗时的年龄是语音训练的独立预后因素（P=0.031）（表3）。

ROC曲线显示，7.96岁为最佳截断值（图1）。8岁前接受语音训练的患者与8岁后接受语音训练的患者相比，语音清晰度明显更高（P=0.027） （表4）。

3 讨论

有学者[15]在1976年提出将“轻度或间歇性的腭咽部闭合不全”与“闭合完全和不完全之间的临界状态”定义为MVPI。虽然一些研究将VPC和MVPI都归为一期腭裂手术后的“成功”，但许多MVPI患者对自己的语言表达能力并不满意，还在寻求进一步的改善。

与VPC或VPI患者相比，MVPI患者作为一个临界状态，诊断更为复杂。早期研究仅根据头影侧位片进行诊断，并将腭咽间隙小于2 mm的患者诊断为MVPI。但事实证明此方法并不可靠，因为在腭咽间隙小于2 mm的患者中有50%为VPC或VPI[16]。Laine等[17]借助鼻压力计来推算通气孔的面积，并进行了分类。一些学者[18-19]仅根据语音主观评估来诊断MVPI。近期文献中的大多数研究者在进行MVPI诊断时都同时参考了客观检查和主观评估。在四川大学华西口腔医院唇腭裂外科治疗中心，有轻至中度高鼻音的患者会进一步接受鼻咽纤维镜检查，腭咽闭合率超过90%的患者会被诊断为MVPI。在将不同对MVPI的研究放在一起比较时，必须考虑是否有诊断标准上的差异。

MVPI并不是VPI的一种次要形式，它具有独特的病理机制。Smith等[20]认为，MVPI的病理基础是VPC系统在处理不同难度发音时的表现不同。有部分患者在发/Pa/音时腭咽部可以闭合完全，但在发/Pi/音时却不能，他由此猜想发/Pi/音时激活了腭舌肌，使软腭上抬需要更大的力，从而导致闭合不全。Warren等[21]观察到与VPC人群相比，MVPI患者的VPC时间滞后约50 ms。Morris等[19]则将MVPI分为几乎但不完全（almost but not quit，ABNQ） 和有时但不总是（sometimes but not always，SBNA） 2个亚型，他们认为前者是由于结构原因导致，后者是不良发音习惯引起。迄今为止，MVPI的病理机制仍存在争议。

目前，有关MVPI的最佳治疗方法还没有达成共识。对于VPI患者来说，通过手术恢复其正常的VPC功能无疑是首要干预措施。但对于MVPI患者来说，由于结构性缺陷和习惯性错误可能互为因果，因此治疗方案的规划更为复杂。具体来说，在鼻咽纤维镜下观察到的边缘性闭合不全可能是由不正确的发音习惯所导致，这种情况下仅进行语音训练就可以实现腭咽部的完全闭合。这就可以避免手术给患者带来的风险、经济和心理负担。

在医疗资源丰富的理想环境中，患者都应先采取非创伤性的治疗措施，只有那些语音训练效果不佳的患者才接受后续的手术治疗[5]。然而，在资源有限的现实环境中，就必须综合考量每种治疗方法的负担和成功率来定制个性化的治疗方案。在本中心就诊的患者中，有很大一部分来自于交通不便的地区。例如，来自西藏山区的患者需要长途跋涉数周才能到达医院就诊，而他们地区语音治疗师较少。在这些情况下，建议尝试语言训练是不可行的。Jones等[22]曾提出用手术治疗ABNQ亚型，用语音训练治疗SBNA亚型，但在分析治疗结果后，他们发现这种方法过于简化了MVPI的病理机制。

根据本团队的研究发现：对于MVPI患者而言，语音训练可以改善患者的鼻腔共鸣情况、构音和语音清晰度，但值得关注的是语音训练未能消除患者的鼻漏气。同时，单元逻辑回归分析表明：鼻漏气是影响语音训练的潜在预后因素。由此可推出，对于有明显鼻漏气的患者，可以考虑不将语音训练作为MVPI的首选，但这一说法还需要通过更大的样本量来进行验证。

本团队的研究表明：影响MVPI 治疗最明显的预后因素是治疗时的年龄。单元和多元逻辑回归分析都显示治疗时的年龄与语音训练的效果有关。分组比较显示：8岁以上患者的治疗有效率（17.6%） 明显低于8岁以下的患者（58.3%）（表4）。本研究数据和以下观察结果相符：随着患者的成长，错误的发音习惯变得更加根深蒂固，很难通过语音训练来纠正[23]。对于年龄较大的患者，应该考虑增加语音训练的时间，以便达到良好的效果。

患者是否愿意进一步改善语音功能也是他们选择是否接受后续治疗的关键[24-25]。大部分MVPI患者认为日常生活已无大碍，因此不愿意消耗大量的时间和费用进行进一步的治疗。也有部分患者对语音清晰度和发音可懂度有较高的要求。在本中心，医生会让患者主导是否接受后续治疗的决定。

本次研究还存在着一定的局限性。共有780名患者在本中心被诊断为MVPI，但只有58名患者接受了语音训练并被纳入研究，这可能会造成一些选择性偏移。除此之外，语音训练的效果在很大程度上取决于患者的依从性，而本研究并未对此进行评估。ROC曲线的AUC值显示诊断价值中等，虽然这个效率水平不是最理想的，但笔者认为在特定的临床情境下，该模型仍然可以提供有价值的参考信息，特别是在早期筛查和初步诊断中，这一模型可以作为辅助工具，帮助医生识别高风险患者群体。但这一模型的效率中等也意味着其结果需要在更广泛的临床环境中进行验证。在实际临床应用中，笔者建议将此模型作为一个辅助诊断工具，并且强调其结果应结合患者的具体情况和其他临床指标综合考量。语音训练预后的截止年龄还需要更多的样本来进一步证实。如上所述，由于缺乏统一的 MVPI诊断标准，研究间的横向可比性也会受到影响。

4 结论

语音训练能有效地改善部分MVPI患者的语音清晰度。年龄和是否有鼻漏气是MVPI治疗的预后因素。

利益冲突声明：作者声明本文无利益冲突。

5 参考文献

[1] Ruda JM， Krakovitz P， Rose AS. A review of theevaluation and management of velopharyngeal insufficiencyin children[J]. Otolaryngol Clin NorthAm， 2012， 45（3）： 653-669.

[2] Johns DF， Rohrich RJ， Awada M. Velopharyngeal incompetence：a guide for clinical evaluation[J]. PlastReconstr Surg， 2003， 112（7）： 1890-1898， 1982.

[3] Lindeborg MM， Shakya P， Rai SM， et al. Optimizingspeech outcomes for cleft palate[J]. Curr OpinOtolaryngol Head Neck Surg， 2020， 28（4）： 206-211.

[4] Harding A， Grunwell P. Active versus passive clefttypespeech characteristics[J]. Int J Lang CommunDisord， 1998， 33（3）： 329-352.

[5] Smith B， Guyette TW. Evaluation of cleft palatespeech[J]. Clin Plast Surg， 2004， 31（2）： 251-260.

[6] Henningsson G， Kuehn DP， Sell D， et al. Universalparameters for reporting speech outcomes in individualswith cleft palate[J]. Cleft Palate Craniofac J，2008， 45（1）： 1-17.

[7] Hu HM， Xi X， Wong LLN， et al. Construction andevaluation of the Mandarin Chinese matrix （CMNmatrix）sentence test for the assessment of speechrecognition in noise[J]. Int J Audiol， 2018， 57（11）：838-850.

[8] 马平川， 毛渤淳， 郭春丽， 等. 汉语普通话腭裂语音数据库的搭建与应用[J]. 华西口腔医学杂志，2020， 38（2）： 149-154.

Ma PC， Mao BC， Guo CL， et al. Establishment andapplication of mandarin cleft palate speech database[J]. West China J Stomatol， 2020， 38（2）： 149-154.

[9] Zhang B， Guo CL， Yin H， et al. The correlation betweenconsonant articulation and velopharyngealfunction in patients with unoperated submucous cleftpalate[J]. J Craniofac Surg， 2020， 31（4）： 1070-1073.

[10] Zhang B， Yang C， Yin H， et al. Preoperative velopharyngealclosure ratio correlates with Furlow palatoplastyoutcome among patients with nonsyndromicsubmucous cleft palate[J]. J CraniomaxillofacSurg， 2020， 48（10）： 962-968.

[11] Cheng X， Bo ZY， Yin H， et al. Age and preoperativevelar closure ratio are significantly associated withsurgical outcome of furlow double-opposing Z-plastyin palatal re-repair[J]. J Oral Maxillofac Surg，2020， 78（3）： 431-439.

[12] 尹恒， 郭春丽， 石冰， 等. 黏膜下腭裂的形态分类与腭咽功能分析[J]. 华西口腔医学杂志， 2016， 34（5）：488-492.

Yin H， Guo CL， Shi B， et al. Morphological classificationand velopharyngeal function analysis of sub‐mucous cleft palate patients[J]. West China J Stomatol，2016， 34（5）： 488-492.

[13] 马思维， 任战平， 文抑西， 等. 65 例腭裂术后MVPI患者构音特点及治疗策略探讨[J]. 实用口腔医学杂志， 2013， 29（6）： 844-847.

Ma SW， Ren ZP， Wen YX， et al. Articulation of 65patients with MVPI and the speech therapy approachafter repair of cleft palate[J]. J Pract Stomatol，2013， 29（6）： 844-847.

[14] 毛奇蓉， 尹恒， 李精韬. 边缘性腭咽闭合不全临床诊疗研究进展[J]. 国际口腔医学杂志， 2024， 51（1）：116-123.

Mao QR， Yin H， Li JT. Progress in the managementof marginal velopharyngeal incompetence[J]. Int JStomatol， 2024， 51（1）： 116-123.

[15] Krause CJ， Tharp RF， Morris HL. A comparativestudy of results of the von Langenbeck and the V-Ypushback palatoplasties[J]. Cleft Palate J， 1976， 13：11-19.

[16] Neely BJ， Bradley DP. A rating scale for evaluationof video tape recorded X-ray studies[J]. Cleft PalateJ， 1964， 16： 88-94.

[17] Laine T， Warren DW， Dalston RM， et al. Screeningof velopharyngeal closure based on nasal airflowrate measurements[J]. Cleft Palate J， 1988， 25（3）：220-225.

[18] Warren DW， Dalston RM， Mayo R. Hypernasalityand velopharyngeal impairment[J]. Cleft Palate CraniofacJ， 1994， 31（4）： 257-262.

[19] Morris HL， Smith JK. A multiple approach for evaluatingvelopharyngeal competency[J]. J SpeechHear Disord， 1962， 27： 218-226.

[20] Smith BE， Guyette TW. Pressure-flow differencesin performance during production of the CV syllables/pi/ and /pa/[J]. Cleft Palate Craniofac J， 1996，33（1）： 74-76.

[21] Warren DW， Dalston RM， Mayo R. Hypernasalityin the presence of “adequate” velopharyngeal closure[J]. Cleft Palate Craniofac J， 1993， 30（2）： 150-154.

[22] Jones DL， Morris HL， Van Demark DR. A comparisonof oral-nasal balance patterns in speakers whoare categorized as “almost but not quite” and “sometimesbut not always” [J]. Cleft Palate Craniofac J，2004， 41（5）： 526-534.

[23] Murthy J， Sendhilnathan S， Hussain SA. Speech outcomefollowing late primary palate repair[J]. CleftPalate Craniofac J， 2010， 47（2）： 156-161.

[24] Pamplona C， Ysunza A， Patiño C， et al. Speech summercamp for treating articulation disorders in cleftpalate patients[J]. Int J Pediatr Otorhinolaryngol，2005， 69（3）： 351-359.

[25] Derakhshandeh F， Nikmaram M， Hosseinabad HH，et al. Speech characteristics after articulation therapyin children with cleft palate and velopharyngealdysfunction-a single case experimental design[J].Int J Pediatr Otorhinolaryngol， 2016， 86： 104-113.

（ 本文编辑 王姝 ）

[基金项目] 四川大学华西口腔医院临床医学研究项目（LCYJ-2022-YF-2）