不同角色评估孤独症谱系障碍儿童核心症状一致性分析*

刘 舒 杨 昕 王 慧 童秀斌

复旦大学附属儿科医院厦门医院(厦门市儿童医院)儿童保健中心,福建省厦门市 361006

孤独症谱系障碍(Autism spectrum disorder,ASD)是一种神经发育障碍性疾病,临床表现主要为社会交流障碍、兴趣狭窄、重复刻板行为[1],准确诊断对于尽早开始有针对性的干预至关重要。评估工具在孤独症诊断中起到非常大的辅助诊断作用。儿童孤独症评定量表(CARS量表)是目前儿保门诊常使用的ASD诊断量表,通常由专业人员在评估中根据患儿诊室表现结合家长访谈完成;孤独症儿童行为评定量表(ABC量表)是目前常用的ASD筛查量表,通常由家长根据患儿日常表现来填写完成;格里菲斯心理发展量表中文版(GDS-C)由专业认证评估师对患儿进行现场评估。本研究拟探究ABC量表、CARS量表和GDS-C中个人社会和听力语言能区评估的一致性和相关性,为ASD患儿临床诊断评估工具的选择提供参考。

1 对象和方法

1.1 研究对象 本研究回顾性分析2019年5月—2022年1月于我院儿童保健中心就诊,初诊且第一诊断为ASD的147例患儿的临床资料。纳入标准：研究对象均由中级以上专科医师诊断,诊断符合美国精神障碍诊断统计手册第五版(DSM-5)中ASD的诊断标准,同时完成CARS量表、ABC量表和GDS-C量表评估。排除标准：所有患儿都接受了癫痫等常见合并症的检查,经过全面的医学观察和神经影像、遗传代谢、染色体等相关检查,排除了患有雷特综合征、脆性X综合征、遗传代谢紊乱和其他神经系统疾病如癫痫的儿童。研究通过复旦大学附属儿科医院厦门医院医学伦理委员会批准(批准文号：厦儿科伦审[2021]22号),并豁免监护人知情同意。

1.2 方法 收集患儿基本信息,包括：年龄、性别、父母文化程度;围生期情况以及既往重大疾病等。收集CARS量表、ABC量表和GDS-C发育评估的评估结果。

孤独症行为量表(ABC量表)[2]：包括5个因子,共 57个条目,每个条目根据其在量表中不同的负荷给予1～4分不等,总分越高提示病情越重。量表的筛查界限分为53分,诊断界限分为67分。该量表灵敏度高,特异度稍差。因其使用限制条件少,适合熟悉孩子习惯的家长填写,也可以进行异地评估,使用比较方便,所以基层医院及儿童保健机构应用较多。本研究ABC量表由患儿常带养人根据儿童真实表现填写,完成后由专业评估师算分出报告。

儿童孤独症评定量表(CARS量表)[3]：该量表适用于18个月以上的儿童、少年及成人ASD的辅助诊断,是国际上最常用的综合性、标准化ASD评估工具之一。其包括15个条目,评分标准分四个等级：1级表示“与年龄相当”计1分;2级表示“轻度异常”计2分;3级表示“中度异常”计3分;4级表示“严重异常”计4分。量表总分为60分;<30分为非孤独症;30～36分之间,且<3分的项目数少于5项,则为轻或中度孤独症;≥36分,且至少有5项的评分>3分,则为重度孤独症。该量表有较好的功能一致性。本研究中该表由中级以上临床医生通过诊室观察结合问诊完成评估。

格里菲斯心理发展量表中文版(GDS-C)：是用于评估儿童从出生到8岁的发育进展的诊断性工具。本研究中GDS-C被用来评估儿童的智能发育水平。三位经验丰富的发育行为儿科医生参加了这项研究,均接受过该测试的正式培训,并获得认证评估师资格证书,有资格使用该测试进行研究性评估。GDS-C包括六个能区,分别为：粗大运动、个人社会、听力语言、手眼协调、视觉表现和实际推理,本研究主要关注与ASD核心症状密切相关的个人社会和听力语言能区发育水平。“个人—社会”能区测试主要包括不断增长的自我意识、独立和社会互动;“听力和语言”能区测试主要是对儿童的听觉、听力、理解能力和表达能力进行评级。两个子量表发育商数的计算是用每个子量表所对应的发展年龄除以实际年龄,再乘以100。发育商数≥85为正常发育,发育商<70被认为发育明显延迟,而发育商≥70且<85表示轻微或可疑延迟。

1.3 统计学方法 采用SPSS21.0软件对所得数据进行统计分析,CARS量表、ABC量表和GDS-C评估之间的一致性分析采用Kappa一致性检验。CARS量表和ABC量表评分;GDS-C评估的个人社会能区和听力语言能区发育商,三者之间的相关性分析采用Spearman相关性分析。本研究以α=0.05作为检验水准,进行双侧检验,P<0.05表示差异有统计学意义。

2 结果

2.1 一般资料 本研究共计147例,月龄24～84个月,平均月龄(31.0±9.6)个月,其中男117例(79.6%),女30例(20.4%),男∶女=3.9∶1。ABC填写者：母亲101名,父亲41名,祖父母3名,其他带养人2名,父母填写比例为96.6%,母亲填写比例为68.7%。ABC量表填写者学历情况：硕士及以上学历5人(3.4%),本科学历87人(59.2%),大专学历46人(31.3%),大专以下9人(6.1%)。

2.2 不同角色评估一致性比较 CARS量表和ABC量表结果间一致性较差(κ=0.143,P=0.008<0.05),见表1。

表1 ABC量表和CARS量表一致性分析

CARS量表和ABC量表得分与GDS-C个人社会发育商不存在一致性(P>0.05);CARS得分与GDS-C听力语言发育商一致性差(κ=0.08,P=0.02<0.05);ABC量表得分与GDS-C听力语言发育商不存在一致性(P>0.05),见表2。

表2 ABC量表和CARS量表与GDS-C量表的个人社会和听力语言能区发育商一致性分析

2.3 不同角色评估相关性分析 CARS量表得分与ABC量表得分之间存在显著正相关(r=0.52,P<0.001);CARS得分与GDS-C个人社会能区发育商(SQ)和听力语言能区发育商(LQ)均呈显著负相关(r=-0.47、-0.52,P均<0.001);ABC得分亦与GDS-C个人社会和听力语言能区发育商均呈显著负相关(r=-0.37、-0.28,P均<0.001),CARS得分与GDS-C个人社会和听力语言能区发育商相关性较ABC得分与GDS-C个人社会和听力语言能区发育商大。

3 讨论

3.1 不同角色评估孤独症谱系障碍儿童核心症状具有的优缺点可能影响评估结果的一致性 ABC量表主要强调ASD患者的感觉、行为、情绪及语言,涉及 5 个方面：感觉能力、沟通能力、语言能力、运动能力和社会生活自理能力[4],父母或主要护理人员填写,主要根据父母对生活中儿童日常行为的观察进行评价,优点是比较方便,父母可以更充分地观察孩子的行为表现,缺点是父母没有相关的专业知识,量表掌握程度不高,容易产生个人情感不能排除父母在评价孩子时的主观倾向性。CARS量表涉及与他人的关系、模仿、情绪、肢体动作、适应能力、视觉反应、听觉反应、嗅觉反应、语言交流、智力等方面。评估者从观察、提问和病史中收集数据,根据行为的怪异性、频率、严重度和持续时间进行评分,优点是尽量减少父母在儿童评估时的主观倾向性,专家可以比较准确地评价诊室观察和家长访谈中患儿的行为表现和程度,缺点是由于时间限制,未能充分观察患儿的所有异常行为表现及异常行为发生频率,造成评价偏差。GDS-C量表由专家在发育评估室测量儿童现场行为表现,优点是专家经过训练,评估过程相对标准,但缺点是比较耗时,而且儿童评估当时的状态以及该测试人员与测试环境的适应程度在一定程度上影响测试结果的准确性。由于家长主观评价、专业人员门诊观察和家长访谈评价、患儿现场测量评价对ASD患儿发育行为评价各有优缺点,临床上应用评价结果可能出现一定程度的偏差。

3.2 三种评价方式之间均存在显著相关性,但一致性较差 ABC量表得分、CARS量表得分、GDS-C量表个人社会和听力语言发育商之间均呈显著正相关,CARS量表得分与GDS-C量表个人社会和听力语言发育商之间的相关性高于ABC量表得分,说明专业人员进行的CARS评价更接近于GDS-C量表的客观评价结果,家长进行的ABC量表主观评价结果与ASD患儿GDS-C量表客观评价结果间相关性不高。ABC量表得分和CARS量表得分之间亦存在相关性,相关性中等,说明家长对儿童行为的评价与专业人员在诊室中对儿童行为评价之间存在关联。在一致性方面,ABC量表得分和CARS量表得分一致性较差,进一步分析发现ABC量表检出的阳性患者数多于CARS量表。Rellini E等[5]的研究提示：ABC量表不能将自闭症患者与其他发育障碍区分开来,ABC的假阴性数量很高(46%),而CARS的假阴性数量为0%。这与本研究结果相反,其可能的原因是专业人员在进行CARS评估时是在门诊看诊过程中同时完成的,由于国内门诊量巨大,每位患者的看诊时间非常有限,临床医师不能在门诊有限的时间观察到ASD患儿所有行为表现,造成评价偏差。虽然ABC量表是具有家长主观性的评价工具,缺乏对患儿异常行为的专业判断,但家长是最了解患儿在自然环境下行为表现的人,所以在临床工作中不能忽视家长评价这一部分重要信息。同时在没有条件对患儿进行客观评价和专业人员评价的情况下,ABC量表也为ASD的随访提供有力保障。GDS-C量表中的听力语言能区发育商与CARS量表得分一致性差,而ABC量表得分与GDS-C量表听力语言和个人社会能区发育商均无一致性。GDS-C听力语言和个人社会发育商落后人数较CARS量表和ABC量表阳性检出人数多很多,说明客观评价指标对ASD的评价至关重要,但值得注意的是GDS-C量表评估是儿童的发育评估,听力语言和社会适应能区发育商与ASD核心症状存在相关性,可以一定程度客观反映ASD患儿症状,但由于其不是完整的ASD客观评价诊断性工具,因此存在条件限制,目前我国还没有全面推广ASD客观诊断性评价工具的情况下,其听力语言和社会适应发育商可以作为诊断和随访过程中的参考依据。

孤独症评估工具有利于护理人员早期发现儿童孤独症,为早期诊断和治疗提供可能。三种评估方式有各自优缺点和适用场景,临床工作中可以根据适用条件选择。孤独症的评价和诊断不是根据某个评估工具结果就可以下定论的,需要运用不同的评估方式,综合不同角色的评价信息做出诊断和评价。