以黑色胸腔积液为表现的胰腺假性囊肿胸腔瘘1例

许建平，王夏珍，崔晓敬

（1.河北省人民医院 感染性疾病科，石家庄 050055；2.长治市人民医院 呼吸与危重症医学科，山西长治 046000；3.中日友好医院 呼吸与危重症医学科二部，北京 100029）

患者男性，71 岁，因“间断胸闷、气短7月余，咳嗽、咳痰、咯血20 余天”，于2021年3月16日入中日友好医院呼吸与危重症医学科二部。患者7 个月前无明显诱因出现胸闷、气短，无发热、胸痛、咯血，外院查胸腔彩超及胸片提示“右侧大量胸腔积液”，行胸腔置管，引流出黑红色胸水，胸水：比重：1.028，细胞总数：460306/mm3。 胸水：总蛋白定量：31.5g/L，LDH：827IU/L。 曾有短暂腹痛症状，血淀粉酶异常升高。 腹部MRI 示腹腔积液及胰腺头颈部异常信号，禁食、抑酶等治疗后好转。 后气短进行性加重，复查胸部CT 示右侧胸腔积液基本消失，出现左侧大量胸腔积液、纵隔混杂密度影，胸水呈黑红色渗出液，乳酸脱氢酶明显升高。引流胸水后气短一度缓解，后气短再次加重，并出现咯血。 胸部CT 示左下肺实变，部分结构破坏，可见囊腔及液平。院外诊疗排除了肿瘤、结缔组织相关疾病、肺栓塞等因素，尝试各种抗生素、激素治疗无效。患者发病7 个月内体重下降10kg。

既往高血压病史，左下肢股骨头坏死（外伤），左髂总静脉血栓，曾行“取栓术”，于左髂总静脉植入支架1 枚，吸烟指数800 支/年，饮白酒40 余年，250g/d，戒酒7 个月。查体：T 36.5℃，R 20 次/min，BP 126/97mmHg，SpO2（未吸氧）97%，神清，精神可，查体配合；左肺呼吸音偏低，可闻及湿罗音；右肺未闻及干湿啰音；心率96 次/min，律齐；腹软，无压痛、反跳痛及肌紧张；双下肢无水肿。

入院查胰腺功能（血）：脂肪酶794 U/L，血淀粉酶425 IU/L；支气管肺泡灌洗（bronchoalveolar lavage fluid，BALF）检查胰酶：脂肪酶11585 U/L，淀粉酶1853IU/L；BALF 病原：涂片革兰染色、真菌涂片、抗酸染色、弱抗酸染色、细菌及真菌培养、Gene-Xpert、12 项呼吸道病原体核酸检测均为阴性。 BALF 人巨细胞病毒核酸检测、EB 病毒核酸检测均为阳性。 BALF-NGS：人单纯疱疹病毒1 型10532reads，人疱疹病毒7 型25reads， 屎 肠球菌 11reads， 曲 霉菌4reads。 曲霉菌IgG 抗体检测：134.16AU/ml。 2021年3月18日左侧胸腔穿刺，胸水常规：外观黑红色（图1，见封二）渗出液，LDH 4484IU/L。 胰功（胸水）：脂肪酶8646 U/L，淀粉酶48775 IU/L。 胸水病原学：细菌、真菌、分枝杆菌均阴性。 2021年3月23日胸腹部增强CT（图2，见封二）：胰腺假性囊肿-纵隔-左侧胸腔瘘；食管周围明显肿胀，左肺下叶炎症，可能合并化学性肺损伤；左侧后腹膜包裹性积液。磁共振胰胆管造影 （magnetic resonance cholangiopancreatography，MRCP）：胰体前方异常信号，胰尾周围、脾脏周围及左侧腹膜后包裹性积液可能；左侧胸腔积液；左肺异常信号（图3，见封二）。2021年3月26 腹膜后包裹性积液穿刺引流，外观黑色液体，胰功（腹膜后引流液）：脂肪酶316U/L，淀粉酶598 IU/L。 影像学检查及胸水、BALF 胰酶检查支持存在胰腺假性囊肿-纵隔-胸腔瘘、 化学性肺损伤，经禁食、肠外营养、生长抑素泵入、PPI 抑酸、抗感染、积液引流等治疗，复查血淀粉酶73IU/L、脂肪酶139U/L 明显降低。 为治疗胰腺假性囊肿，于2021年3月31日全身麻醉下行内镜逆行胰胆管造影 （endoscopic retrograde cholangiopancreatography，ERCP）+留置经鼻空肠营养管（图4，见封二）。 术后患者无发热、腹痛、呕血、便血等并发症，胸腔及腹腔引流液消失，给予拔除引流管管，逐渐过度至鼻饲肠内营养，监测血淀粉酶降至正常，患者好转出院。出院诊断：（1）慢性酒精性胰腺炎；胰腺假性囊肿-纵隔-胸腔瘘；胰源性胸腔积液；化学性肺损伤；胰源性腹腔积液。（2）高血压2 级，高危。 （3）贫血。 （4）低蛋白血症。 （5）反流性食管炎。 （6）慢性非萎缩性胃炎。 （7）左侧股骨头坏死。 （8）左髂总静脉支架植入术后。患者出院后3 个月内未再出现呼吸困难、咳嗽、咳痰、咯血，体重增加5kg，复查胸部CT示左肺渗出坏死较前明显吸收（图5、6，见封二），于门诊拔除空肠营养管，恢复经口进食，计划择期复查ERCP。

图1 患者黑色胸腔积液。图2 患者腹部强化CT示胰腺假性囊肿（红色椭圆），左侧后腹膜包裹性积液（绿色椭圆）。图3 MRCP可见胰腺胸腔瘘窦道通向胸腔（红色箭头）。图4 MRCP，蓝色箭头为造影剂流至胰腺假性囊肿囊腔，红色箭头为造影剂流至胸腔的路径。图5 2021-4-6胸部CT。图6 出院2个月后（2021-6-20）门诊复查胸部CT，示左下肺化学性实变明显吸收缩小。

讨论胰腺胸膜瘘 （pancreaticopleural fistula，PPF）较少见，胰腺炎患者发生胰胸膜瘘的几率约为0.4%～4.5%[1]。其症状常被误导，通常是由于明显的胸腔积液或压迫腹壁结构所致，胰腺胸膜瘘引起的胸腔积液主要特点是反复发作的大量胸腔积液，典型特征是胸腔积液中淀粉酶明显升高，平均水平可能>10000 IU/L[1]。 PPF 是急、慢性胰腺炎的罕见并发症，因胰管破裂而引起，胰液经膈孔（通常是主动脉裂孔或食管裂孔）进入纵隔，它可以转化为胸膜瘘或纵隔假性囊肿[2]。 此患者院外曾先后在右侧和左侧胸腔出现黑色胸腔积液，CT 曾发现纵隔混杂密度影，可能是通过这个原理转化为胸膜瘘所致，但当时右侧胸腔积液未检测淀粉酶，故已无从考证。胰胸膜瘘合并肺损伤极为罕见，文献检索发现有慢性胰腺炎并发PPF、酶促胸腔积液、肺脓肿的个案报道[3]。 该患者既往40 余年饮酒史，但平素无典型腹痛、腹胀等胰腺病变症状。入院后血清淀粉酶增高，予以支气管肺泡灌洗、胸腔穿刺，BALF、胸水淀粉酶及脂肪酶明显升高，且病原学检测均为阴性，支持胰源性化学性肺损伤、胰源性胸腔积液诊断。患者胸腔积液呈黑色，有报道称大量的黑色胸腔积液可能是胰腺假性囊肿的罕见并发症[4]。 故当患者存在长期饮酒，反复发作的大量胸腔积液，尤其是黑色胸腔积液， 应高度怀疑胰腺假性囊肿胸膜瘘，早期完善胸腔积液淀粉酶及脂肪酶等检查十分必要。研究示胸腹CT 发现胰腺纵隔瘘的敏感性约50%，CT 和MRCP在PPF 的术前诊断中起着至关重要的作用[5]。 本例患者通过胸腹部增强CT、MRCP 进一步从解剖上明确了胰腺胸膜瘘。 因胰管支架存在堵塞或脱落风险，需尽可能延长空肠营养管鼻饲喂养时间。该病例仍需要进一步随访观察长期预后。

在诊治不明原因胸腔积液时，应注意查胸腔积液淀粉酶、脂肪酶，应仔细采集病史，注意有大量饮酒史及伴腹痛、腹胀等消化道症状，以早期诊断胰腺假性囊肿胸膜瘘。