髂外动脉-回肠输出道瘘1例报告并文献复习

夏 维，刘佛林，邹晓峰，伍耿青，袁源湖，廖云峰，吴玉婷，何志华， 钟子芳， 徐江广， 赖世昌

(赣南医学院第一附属医院泌尿外科，江西赣州 341000)

髂外动脉-回肠输出道瘘为髂外动脉与尿流改道后的回肠输出道形成的内瘘，临床十分罕见，国内外文献多以单个病例报告为主，最早于1971年由BEAUGIE[1]首次报告，目前暂无单中心经验报道。髂外动脉-回肠输出道瘘起病凶险，多表现为大量肉眼血尿，常合并失血性休克。髂外动脉-回肠输出道瘘的常见治疗方法包括开放手术和血管腔内微创手术，但开放手术难度高、风险大，治疗相当棘手。赣南医学院第一附属医院于2019年11月收治1例右髂外动脉-回肠输出道瘘患者，采用覆膜支架管动脉瘤腔内隔绝术治疗，治疗效果良好，现总结报告如下。

1 病例资料

患者女性，67岁，因间歇性无痛性肉眼血尿1年余入院。计算机断层扫描(computed tomography，CT)检查发现膀胱多发占位，膀胱镜活检病理诊断为膀胱浸润性尿路上皮癌，低分化。临床分期T2N0M0。既往全身多发动脉粥样硬化，无高血压、血管畸形等相关病史。2019年9月行机器人辅助腹腔镜下根治性膀胱切除+扩大淋巴结清扫+Bricker回肠膀胱术，术中发生右侧髂外动脉起始部损伤，即刻请血管外科医生行右髂外动脉原位修补术。术后恢复顺利，痊愈出院。2019年11月1日患者因回肠输出道内出现大量血尿，伴右腰痛再次入院。查体：血压108/70 mmHg，脉搏90 次/min，右上腹轻压痛，右肾区叩痛。面部及四肢皮肤苍白、皮温稍低。CT示：右肾盂内低回声，考虑血块，右髂总动脉下段及髂内外动脉分支区域软组织影，与回肠输出道关系密切。予以抗炎、止血等对症治疗，血尿症状有所减轻。但3 d后回肠输出道内再次出现大量鲜红色肉眼血尿，可凝固，约1 500 mL，伴失血性休克表现：血压72/40 mmHg，脉搏120次/min，四肢皮温稍冷。

急诊在局部麻醉下行腹部血管数字减影血管造影(digital subtraction angiography，DSA)检查，发现右侧髂外动脉起始部假性动脉瘤形成(图1A)，瘤体与回肠输出道相通，确诊为右髂外动脉-回肠输出道瘘。行右髂内动脉主干弹簧圈栓塞+覆膜支架管右髂外动脉瘤腔内隔绝术。腔内治疗后，DSA示：髂外动脉假性动脉瘤消失，右髂外动脉及支架内管腔通畅，流速可，未见明显造影剂外渗(图1B)。术后血尿消失，随访3个月，未见血尿复发，血管彩超检查：右下肢动脉、静脉未见明显异常。

A:髂外动脉起始部假性动脉瘤形成；B:髂外动脉假性动脉瘤消失。

2 讨 论

髂动脉与泌尿收集系统之间形成内瘘的情况少见，多为动脉输尿管瘘(arterioureteral flstula，AUF)[2-3]，其中髂外动脉与回肠输出道形成内瘘，临床极为罕见。但其与AUF在疾病的发生发展中具有相同的过程[3]，主要表现为间歇性的大量肉眼血尿，传统影像学检查很难明确诊断，临床表现往往亦缺乏特异性。

髂动脉-回肠输出道瘘的危险因素包括：血管病变、盆腔手术、腹腔或盆腔放射治疗、尿路改道手术等。根治性膀胱切除+Bricker回肠膀胱术后出现髂动脉-回肠输出道瘘的可能原因有：①回肠输出道或输尿管-回肠吻合口直接置于髂动脉前方，易形成瘢痕粘连[4]，髂动脉持续搏动对回肠输出道或输尿管持续侵蚀致局部坏死，瘘道形成[5]；②盆腔局部感染，由于输尿管-回肠吻合术中少量漏尿导致慢性尿源性炎症，造成局部粘连、瘢痕组织增生及纤维化，回肠输出道逐渐变得固定和僵硬[1,6-7]；③膀胱癌根治术中行盆腔淋巴结清扫，髂动脉血管鞘被完全剥离清除，髂动脉管壁变得较脆弱[1]；④放射治疗使照射区组织微循环发生改变，形成瘢痕和纤维化，削弱了髂动脉及回肠输出道组织结构[1]；⑤血管吻合术后吻合口处易受血流动力学破坏而导致假性动脉瘤形成[8]，最终破溃侵入收集系统[2]。

本例患者发生髂动脉与泌尿收集系统之间形成内瘘的风险因素包括：膀胱肿瘤根治手术、尿流改道手术、血管损伤修复手术、髂动脉粥样硬化等。患者膀胱癌根治术中行扩大盆腔淋巴结清扫，打开髂动脉血管鞘，由于器械过度牵拉、频繁钳夹等操作损伤髂外动脉，行右髂外动脉原位修补后，吻合口处血管结构受到血流动力学破坏，动脉破损后于吻合口周围形成血肿，因动脉持续受到冲击，使血管破口与血肿相通形成搏动性血肿，即假性动脉瘤形成。由于动脉侧壁压力，血肿逐渐增大，并与回肠输出道粘连，因血肿压迫及炎症致回肠输出道管壁发生坏死、穿孔，最终形成髂动脉-回肠输出道瘘，从而出现大量血尿。

髂动脉-回肠输出道瘘的临床表现与AUF相似，主要表现为大量血尿，常出现低血压，甚至失血性休克危及生命[9]。在一项139例AUF病例系统性回顾研究中，最初表现均为血尿(镜下或肉眼)，其中103例(74%)血尿是唯一症状，24例(17%)伴有腰痛或腹痛，10例(7%)有感染症状，2例(1%)在最初伴有尿潴留[4]。血尿可从简单的间歇性少量血尿发展到巨大的灾难性出血[2]，且血尿发作的次数、持续时间和强度变化差异较大[9]。暂时性闭合血栓的形成是导致AUF患者出现这种血尿变化的主要原因，它在瘘口处起到瓣膜作用，患者早期可能出现周期性或慢性少量血尿，进而发展为急性大量血尿[5]。BEAUGIE[1]首次报告髂动脉-回肠输出道瘘在大出血之前曾出现“警告性出血”，而后发展到巨大的灾难性出血。回顾本例患者入院前也曾出现“警告性出血”，予以抗炎、止血等对症支持治疗后患者回肠输出道出血有所减轻，但3 d后出现“灾难性出血”，伴有失血性休克。分析原因为：“警告性出血”形成血栓关闭瘘口使出血暂时停止，同时血块堵塞回肠输出道及输尿管，继而出现右侧腰痛，但髂动脉持续搏动冲击最终使血栓脱落，瘘口再次开放发生髂动脉-回肠输出道灾难性出血。

临床上诊断髂动脉-回肠输出道瘘相对困难，暂时性闭合血栓造成血尿呈间断性，往往不能及时诊断。常规放射学检查，如静脉尿路造影、主动脉造影、非选择性髂动脉造影等无法显示是否存在瘘口[10]。CT血管造影(CT angiography，CTA)、DSA已成为诊断金标准。CTA可明确显示假性动脉瘤的位置、大小、近远端动脉以及侧支循环状况，有助于确定瘘口的位置[11]。DSA可以显示造影剂从血液循环系统外渗到泌尿系统，从而确诊[4,11-12]。由于血栓封闭瘘口使出血暂时停止，导致诊断困难，因此有学者提倡将激发性血管造影作为首选检查[13]，即通过插入或移位输尿管支架、动脉导管或直接插管而激发活动性出血。本例患者入院3 d后再发生回肠输出道内大量肉眼血尿，全腹部CT平扫检查示：右髂总动脉下段及髂内外动脉分支区域软组织不均质密度灶包块，与回肠输出道关系密切。结合患者临床表现，我们高度怀疑髂动脉-回肠输出道瘘形成，急诊在局部麻醉下行DSA检查示：右侧髂外动脉起始部假性动脉瘤形成，瘤体与回肠输出道相通，证实为右髂外动脉-回肠输出道瘘。

髂动脉-回肠输出道瘘的治疗方式包括开放手术及血管腔内微创手术。开放手术创伤大、出血多且恢复慢，同时大部分患者有腹部手术史，二次开放手术治疗难度较大而逐渐被摒弃[14]。腔内治疗技术因其速度快、操作简单、侵入性小而作为首选[4,13,15]。KERNS等[16]最早报道了自体移植静脉覆盖血管支架植入术治疗AUF，随后陆续有应用血管内支架成功治疗AUF的报道[17]。目前随着腔内治疗技术的发展及材料工艺的改进，血管腔内手术得到了广泛应用。覆膜支架管可迅速隔绝假性动脉瘤的破口，并重建动脉血管腔，且能保持远端血管血流通畅[18]，是较为理想的治疗方式。本例患者高龄，合并动脉粥样硬化且发生在膀胱癌根治及尿流改道手术后，右侧髂外动脉假性动脉瘤位置较深、瘤体和破口较大，压迫治疗难以显效，而急诊开放手术难度大，麻醉及术中、术后并发症发生风险极高，故选择血管腔内技术进行治疗。术中将覆膜支架管封堵并隔离动脉干破损处，不仅有效封闭了假性动脉瘤瘤口，同时保证了血流畅通，不会对邻近组织产生压迫症状，患者不需进行全身麻醉，术中出血较少，将假性动脉瘤瘤内血流快速阻断，出血得到明显改善，最终患者获得良好的转归。

血管腔内行单纯覆膜支架隔绝累及髂内动脉的髂动脉段假性动脉瘤，可能存在髂内动脉血流逆灌注造成中远期内漏的发生，为预防内漏发生，在隔绝动脉瘤之前需采用弹簧圈栓塞髂内动脉[19-20]。本例患者瘘口位于右侧自髂总动脉分叉处，单纯覆膜支架能隔绝髂外动脉瘤，但存在髂内动脉血流逆灌注，造成中远期内漏发生的可能。故在隔绝动脉瘤之前采用弹簧圈栓塞髂内动脉，而后行右髂外动脉覆膜支架管植入，将动脉瘤于血管腔内隔绝，腔内治疗后行DSA示：右髂外动脉假性动脉瘤消失，右髂外动脉及支架管管腔通畅，流速可，右髂外动脉破口消失，未见明显造影剂外渗。术后随访3个月未见血尿复发及支架感染、扭曲、断裂或支架内血栓等并发症发生，治疗效果良好，但远期疗效仍需进一步密切随访观察。

综上所述，髂动脉-回肠输出道瘘临床实为罕见，以大量肉眼血尿、低血压、失血性休克为特点，DSA是重要的诊断方法，血管内覆膜支架管植入术是治疗髂动脉-回肠输出道瘘的一种安全、有效的方法。