单角子宫合并腹股沟卵巢下降不良漏诊1例

修银玲，鲁海鸥，于月新

(中国人民解放军北部战区总医院生殖医学科，沈阳 110003)

子宫畸形可影响女性生育功能，导致不良妊娠事件的发生，其在普通人群中的发生率仅为6.7%[1]，在不孕或有不良孕产史的女性中发生率相对较高。有关报道指出子宫畸形在复发性流产患者中约占13.3%[2]。2013年6月，欧洲人类生殖与胚胎学会和欧洲妇科内镜学会发布了以解剖学为基础的分类共识[3]对子宫畸形进行分型，其中单角子宫(Unicornuate Uterus)发生率较高，是不孕、反复流产、早产及胎位不正的重要原因之一[4]。单角子宫系一侧副中肾管发育，另一侧副中肾管未发育或未形成管道的一种发育异常[5]，诊断单角子宫的临床手段包括四维超声检查、盆腹腔磁共振成像检查、子宫输卵管造影术、宫腹腔镜或开腹手术探查等，超声及核磁共振成像(MRI)检查有助于单角子宫分型[6]。临床上单角子宫患者合并卵巢异位或下降不良罕见，因此易被忽略。近期我院收治1例单角子宫合并卵巢下降不良漏诊病例，现回顾其临床资料报告如下。

一、病例资料

患者王某，因“继发不孕2年、单角子宫”于我院就诊。2013年结婚，婚后性生活正常，2016年生化妊娠1次，后未避孕一直未孕。既往2011年单位体检行腹部MRI检查发现“右侧肾脏发育不良”，因无不适未进一步检查。2015年行子宫输卵管造影术，结果提示单角子宫、左侧输卵管通畅。一般检查：身高155 cm，体重72.3 kg，体重指数(BMI)30.1 kg/m2。表型及外生殖器均未见异常。

2018年于我院行妇科检查未见明显异常，盆腔彩超示单角子宫(图1A)，左侧卵巢正常，右侧卵巢未显示，双肾超声提示右肾区囊性包块，考虑先天右肾发育不良。同年8月于我院行体外授精-胚胎移植助孕治疗，8月27日皮下注射亮丙瑞林3.75 mg降调节，30 d后血E2水平103.07 pmol/L、LH 0.461 U/L，遂予尿促性腺激素150 U启动，11 d后，给予HCG扳机；HCG日超声示左侧卵巢内可见直径大于1.4 cm的卵泡5枚，血E27 956.84 pmol/L，获卵7枚，形成3枚优质胚胎。取卵术后8 d患者自述腰部酸胀、无恶心、呕吐、腹痛腹胀，收治入院。

入院查体：一般情况可，近右侧腹股沟区似触及一肿物，活动欠佳；妇科检查：外阴发育正常，阴道畅，子宫常大，左附件区轻压痛、无反跳痛，右附件区未触及明显异常。遂复查盆腔彩超，超声提示：左侧卵巢增大，大小约5.8 cm×5.2 cm×4.0 cm，其内可见多个液性无回声区，较大者约1.5 cm×0.8 cm，内透声差(图1B)；盆腔右侧髂窝处可见大小约10.7 cm×8.0 cm×4.5 cm的囊性结构，边界清，壁光滑，内呈液性、透声好，伴多房样改变(图1C)。嘱患者高蛋白饮食，避免加腹压、剧烈活动。术后1个月复查盆腔彩超示左侧卵巢大小正常，盆腔右侧髂窝处可见大小约2.6 cm×1.7 cm低回声，与卵巢组织回声相似，其内可见2个暗区(图1D)。追问患者，无不适主诉。

A：单角子宫；B：取卵术后第8天的左侧卵巢；C：取卵术后第8天的 下降不良的右侧卵巢；D：取卵术后1个月的右侧卵巢图1 患者治疗过程中盆腔彩色超声图

二、讨论

女性生殖器官在形成、分化过程中，若受到内、外源性因素的影响，可能会出现先天性生殖道发育异常[7-8]。先天性生殖道发育异常包括阴道、子宫体、子宫颈、输卵管等的发育异常，伴或不伴卵巢、泌尿系统及其他器官的发育异常，主要以子宫发育异常最常见。其中单角子宫较常见，是由于仅一侧副中肾管发育，对侧副中肾管完全未发育或未能形成管道所致。与正常人相比，单角子宫早期流产率明显增加[9]，且单角子宫女性妊娠过程中易出现胎儿生长受限、胎位异常、胎儿窘迫、子宫收缩乏力、甚至子宫破裂等不良情况。这些并发症的发生可能与单角子宫血管、神经分布异常，仅能从一侧获得血供导致胎儿血供不足，宫腔容积相对较小、宫腔形态不规则，使胎儿生长受到影响，子宫颈机能不全等有关。部分单角子宫患者因不孕症、子宫内膜异位症和肿瘤等并发症被发现。其检查手段多为超声、MRI或子宫输卵管造影，仅有极少数患者合并卵巢异位或下降不良[10]。

单角子宫合并卵巢异位或下降不良在临床上较为罕见。因生殖腺在其发育过程出现异常，卵巢位置有两种情况：一是卵巢停留在胚胎期位置，未降入盆腔，这种情况常伴随卵巢发育不良[11-13]；另一种是卵巢下降过度，移位于子宫直肠窝，偶降入腹股沟内与腹股沟疝并存，这种情况临床上极少见。

受上述特殊病例的启发，我们将既往报道的单角子宫畸形合并卵巢异位或下降不良的病例资料进行回顾，探究卵巢异位或下降不良的发生情况。

1989年，Elliott等[14]报道的1例染色体正常患者，有正常的子宫及输卵管，同时左腹股沟另有1个卵巢和1个单角子宫。2004年，田秦杰等[15]报道了1位子宫发育正常的患者合并异位的卵巢位于左侧腹股沟，其发生原因和病理过程尚不清楚。2014年Webb等[10]报告了1例腹股沟管内有异位卵巢而没有相关疝的女性青少年患者及时进行手术矫正的病例。2016年李淑萍[16]报道了1例腹股沟异位卵巢经促排卵治疗后发生卵巢过度刺激综合征(OHSS)患者的资料分析。实际上我国最早在1985年孙桂芝[17]报道了行右侧腹股沟斜疝修补术时发现疝内容物为输卵管、卵巢；术中检查发现：子宫稍小，表面光滑，活动好，左侧附件正常，右侧附件缺失；病理报告：肿物为具有原始卵泡和生长卵泡及卵巢间质的完整卵巢和正常输卵管。

单角子宫合并卵巢异位或下降不良可通过子宫输卵管造影、手术探查、超声及MRI进行诊断，但因临床经验不足等因素影响，会出现漏诊情况。Ombelet等[13]指出，在做出单角子宫的诊断时，可进行克罗米芬卵巢刺激后的MRI检查，提高异位卵巢的诊断率。对于发现的异位卵巢处理，不同专家持不同意见。田秦杰等[15]报道的病例中证实该患者存在异位卵巢，虽然异位卵巢在形态上未见明显异常，但功能不足，表现为对侧卵巢切除后，雌激素水平下降和促性腺激素水平升高。因此，认为手术探查对于明确诊断是必要的。同时，应根据患者的年龄等情况，决定处理方式：如患者为年幼女婴，应及时手术，将卵巢还纳复位；而对于类似本例的成年妇女，应结合患者的年龄、对生育的要求和术前的化验结果等，决定是切除异位的卵巢，还是将异位卵巢还纳回腹腔。周福金等[18]则认为应最大程度保留卵巢组织。本例患者因“继发不孕2年、单角子宫”于我院就诊，结合患者既往辅助检查、体重指数及临床经验等，经验性地认为患者右侧卵巢缺失，行促排卵助孕治疗前并未行进一步的检查，导致患者下降不良卵巢内的成熟卵泡未被利用，获卵数下降，形成优质胚胎数下降，且因增大的下降不良卵巢压迫周围组织出现腰部酸胀不适症状，并增加患者发生OHSS的风险。

通过该病例，临床医生应从中汲取经验教训：若该患者促排卵前，能对其进行充分的检查与评估，发现右侧卵巢位于右侧髂窝，促排卵后可考虑通过经腹穿刺获得右侧卵巢内的卵子，增加患者优质胚胎数，继而增加患者受孕机会。在临床工作中，虽然单角子宫合并卵巢异位或下降不良罕见，且缺乏典型的临床症状及表现，但对于临床高度怀疑子宫发育异常者，应完善盆腹腔MRI、子宫输卵管造影等检查以明确诊断，必要时开腹探查。对于临床罕见病应加强专业知识的学习，提高对一些合并存在的生殖器畸形的认识和警惕性，慎重评估患者单角子宫分型及卵巢位置；加强IVF-ET助孕患者的监护与管理，重视病史询问，及时完善相关检查，全面评估卵巢功能，充分利用患者优势卵泡，增加患者受孕机会，避免出现OHSS、腹股沟卵巢疝等并发症。