患者,男,66岁,因“体检发现盆腔占位性病变2天”于2018年9月18日入住我院,既往无特殊疾病史。入院查体:生命体征平稳,神志清楚,心肺查体无异常,腹部无阳性体征。专科检查:肛门指检:肛门括约肌紧张度可,直肠肠壁光滑,后壁似可触及骶尾前一包块,上缘未能触及,弹性感,边界尚清,无压痛,未及其他异常肿物,指套退出无染血。入院行盆腔MRI 描述盆腔内直肠后、骶尾骨前侧见类圆形肿块影,大小4.6cm×4.3cm×3.4cm,边界清楚,与直肠后壁可见线样间隙影,提示:良性囊肿病变(见图1),排除明显手术禁忌证,于全麻下行腹腔镜探查+开腹经腹经肛骶尾骨间隙盆腔脓肿切除,患者术中行经腹腔镜囊肿剥离,发现术野暴露不佳,改为经腹经肛骶尾骨间隙剥离囊肿,锐性及钝性分离组织至囊肿上缘,见囊肿于骶前组织粘连,剥离中损伤骶前静脉丛见出血,予压迫止血,于肛缘后侧3cm 处进入,顺肛管方向剥离至囊肿下缘,予剥离出囊肿,于肛缘6点位距肛3.0cm 处留置一引流管引流,术中出血2 700ml,切下组织送病理,病理回报示:(盆腔骶前)符合表皮样囊肿。术后予多次输血、补液、止痛、换药冲洗等治疗后切口愈合可,好转出院。
图1 第1次手术术前盆腔MRI 检查结果
2019年8月15日患者因反复肛周肿痛伴流脓就诊我科,检查见于肛缘6点位距肛3.0cm 处有一外口,见有分泌物溢出,入院后完善相关检查,考虑骶尾部肿物(囊肿伴感染),因患者处于炎症期,经多学科会诊认为炎症期术中出血风险高,囊肿不易剥离,故暂予骶尾部换药等对症保守治疗。3个多月以来患者反复至我科门诊,于外口处用生理盐水及碘伏冲洗,经过间断反复冲洗见脓液逐渐减少,于2019年11月15日收治入科。入院查体:生命体征平稳,神志清楚,心肺查体可,腹部无阳性体征。专科检查:肛缘皮肤平整,肛缘6点位距肛3.0cm 处有一外口,挤压无明显脓液渗出,未见明显跨齿状线肿物,6点距肛门10cm 见手术疤痕,指入肛内顺,骶前扪及肿物,上缘未能触及,与周围组织有黏连感,活动度较差,无明显压痛,未扪及波动感,余未及明显肿物,指退未见染血,镜检欠配合。入院完善相关检查:血常规、生化、凝血四项大致正常,无相关病毒感染。血型:AB型Rh 阳性。胸片、心电图正常。肛管MRI 描述:骶前正中见一窦道影,呈反L型,盲端较前略膨大,宽径1.4cm,余窦道较前略变窄,宽0.8cm,盆内长度4.2cm,软组织内长度约3.0cm,盆内盲端约平尾5 椎体下缘水平,外口位于右侧肛提肌旁穿软组织走行(见图2)。
图2 第2次手术术前盆腔MRI 检查结果
通过术前讨论,决定手术方式选择经骶入路及部分尾骨切除。手术经过:在骶尾部中线由骶尾关节上方向下到肛门缘上方2~3cm 处开一纵向切口,切开皮肤及皮下组织,沿肿物边缘用超声刀钝锐性结合分离直到尾骨,切断部分肛尾韧带,术中邀骨科主任会诊协助切除第4、5 尾骨和部分第3 尾骨,超声刀沿肿物边缘向尾骨前方分离至第3 尾骨水平,沿肿物继续从尾骨两侧向前锐性、钝性结合分离,再将肿物下牵,由直肠后壁向下分离,术中见肿物与直肠后壁粘连明显,将囊肿完整剥离,双氧水、生理盐水、碘伏冲洗创面,仔细止血,3-0号可吸收线逐层缝合切口,在缝合前于底部放置硅胶管从右侧臀部戳开引出并持续接负压吸引,另一引流管从左侧臀部另戳口引出,外加敷料,包扎固定,酒精纱布压迫切口止血,敷料固定,术毕,术中出血量为20ml,切下组织送病理,病理回报示:(骶前肿物)慢性化脓性炎伴囊肿形成,囊壁周围糜烂坏死。术后予抗感染、补液止痛、引流管冲洗,术后第12天复查MRI 后拔出引流管,术后20 天后好转出院。随诊40 天见切口愈合良好,骶尾部及肛周无不适。
讨论骶前囊肿是发生在骶骨和直肠之前间隙内的肿瘤,也称直肠后肿瘤,是当今世界公认的外科领域的难治性疾病之一[1]。多见于中年女性,男女比例通常为1∶3。根据组织胚胎学来源和病理性质,临床最常见的有皮样囊肿、表皮样囊肿、畸胎瘤、恶性畸胎瘤。骶前囊肿起病隐匿,发展缓慢,早期无任何症状,症状出现时肿块已存在6~12个月,通常在体检时发现,症状的出现与囊肿的大小和感染有关,最常见的是疼痛与便秘,部分患者仅表现不同程度的肛门坠胀,疼痛多为骶尾或会阴部胀痛,偶尔发生在臀部、腰下部、肛门直肠或放射到下肢,坐时加重或表现为不典型的腰背痛,30%~50%的骶前囊肿可并发感染,局部形成脓肿[2]。本例患者体检时发现有骶前囊肿,平时肛周及骶尾部未见明显不适,第2次行手术切除病理提示慢性化脓性感染伴囊肿形成,可见骶前囊肿有并发感染机会。当体检发现盆腔有占位性病变,即刻完善盆腔MRI 检查,通过MRI 影像回报可清楚明确肿物的位置、大小、与周围组织的关系、肿块周围肌层变化、是否有包膜,通过横断面上显示囊肿与直肠、骶骨的关系及骨质是否破坏,通过信号特点进行分析。相关研究表明,MRI 检查对骶前囊肿的术前诊断明显优于临床检查及其他影像学检查[3]。骶前囊肿属于难治性疾病,通过两次术前MRI 检查清晰明确囊肿位置、大小、与直肠及骶骨、周边组织关系及两次术前对比,为制定手术方式提供很大帮助。
有文献报道[4],通过无水酒精注射法治疗骶前囊肿存在复发可能。相关文献报道,骶前囊肿有癌变可能,手术是治疗骶前囊肿的首选方法[1]。其手术切除方式有经腹、经骶或者两种结合。采取哪种手术方式,目前尚无一致意见,一般认为经腹部用于囊肿位置较高,指诊未触及,经骶尾部用于囊肿位置较低及伴感染的囊肿。骶前囊肿手术主要并发症是创面大出血和副损伤,创面大出血主要为创面大量渗血和髂血管损伤出血,创面大量渗血多由骶前静脉破裂出血或者创面钝性分离过猛所致。以上报道案例中,患者第1次采取经腹部入路,采用腹腔镜下切除,术中发现腔镜只能探及囊肿上缘,术野暴露不清楚,改经腹开放式后术中损伤骶前静脉丛引起大量渗血。术后于肛缘6点位距肛3.0cm 处留置引流管处反复肛周肿痛及有脓液溢出,提示术后继发感染。相关文献报道[5],骶前囊肿伴感染时需通过充分引流和抗感染治疗,待急性炎症消退后行MRI或盆腔内超声检查,明确诊断3~6月后再行二次手术治疗。术前复查MRI,通过影像辅助,考虑囊肿上缘在尾5 椎体下缘水平,属于中低位,采用经骶入路,此处有骶前静脉丛分布,术中采用超声刀,在切除第4、5 尾骨和部分第3 尾骨,术野直视下完整剥离囊肿,术后出血量少,术后缝线关闭切口,术后随访切口恢复可。本例患者因骶前囊肿经历了两种不同手术方式,呈现了两种不同的恢复情况,根据第1次MRI 影像回报提示患者骶前囊肿属于中低位,适合手术方式为经骶入路。经腹入路适用于囊肿部位较高,有文献报道[6]经腹腔镜下成功剥离囊肿的成功案例。
第1次手术因术者对骶前囊肿认识不足,未充分进行术前讨论及选择适宜手术方式,术中经腹腔镜下术野暴露不佳,临时更改为开放式经腹经骶,剥离中损伤骶前静脉丛导致出血量大,术后囊壁残留,骶前囊肿复发,术后留置引流管增加了感染机会,致囊肿合并感染形成。这与易汪洋等[7]报道成人骶前囊肿再手术原因相符。
骶前囊肿是外科领域的难治性疾病之一,因此,遇到这种难治性疾病,需充分完善术前检查,MRI是必要的检查手段,还需术者对骶前囊肿充分认识,做好充分术前讨论,选择最佳手术方式,做到一次性彻底切除囊肿,提高骶前囊肿手术成功率,减轻患者痛苦。