乌鲁木齐地区替牙期单侧完全性唇腭裂患者修复术后气道形态与舌骨位置研究

左森 古力巴哈·买买提力

唇腭裂是最常见的先天性颅颌面畸形，发病率高达1‰～2‰，我国1.624‰[1]。唇腭裂患者普遍存在较为严重的颅颌面发育畸形，通过手术治疗可以得到改善，但是由于唇腭裂患者术后的瘢痕挛缩，裂隙侧缺少骨组织以及骨组织外露等影响，常常会表现出上颌骨发育不足[2]，下颌骨后下旋转[3]，裂隙侧鼻腔体积减少[4]，上气道畸形[5]打鼾增多[6]及舌骨位置异常等[7-8]。本研究通过将乌鲁木齐地区替牙期单侧完全性唇腭裂患者与替牙期非唇腭裂人群进行比较研究，以了解该类患者的上气道形态结构及舌骨位置的差异性，使临床医生能够更加全面的评估新疆替牙期单侧完全性唇腭裂患者上气道发育畸形程度，有效的制定治疗计划，避免治疗中气道阻塞等并发症的发生为唇腭裂术后患者后续治疗提供重要解剖学依据。

1 资料与方法

1.1 样本选择与分组

纳入2017～2018 年来新疆医科大学第五附属医院就诊的乌鲁木齐地区腭裂修复手术后的骨性Ⅲ类替牙期非综合征型单侧完全性唇腭裂(complete unilateral cleft lip and palate，UCLP)术后患者30 例作为研究对象(UCLP组)，年龄范围7～12 岁，平均年龄(9.38±2.11)岁，依据头颅侧位片参照Baccetti改良CVM分期法对病例进行颈椎分期显示所有患者处于生长发育高峰期之前。选取与UCLP组性别、年龄、骨龄相匹配的乌鲁木齐地区替牙期非唇腭裂骨性Ⅰ类与骨性Ⅲ类患者各30 例作为对照组(骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组)。所有患者本人及家长均知情同意并签署知情同意书。收集患者相关资料并拍摄头颅侧位片。

1.2 纳入标准

UCLP组： ①乌鲁木齐地区维吾尔族替牙期，颈椎骨发育处于生长发育高峰期前； ②非综合征性单侧完全性唇腭裂； ③3～6 月龄接受唇裂修复术，9～36 月龄接受腭裂修复术； ④不伴有全身性、系统性或其他遗传性疾病； ⑤无正畸、正颌治疗史，无上气道部手术史； ⑥前牙反，ANB角<0; ⑦无口呼吸等不良习惯无腺样体和扁桃体肥大等上呼吸道疾患。

骨性Ⅰ类组：①乌鲁木齐地区维吾尔族替牙期，颈椎骨发育处于生长高峰前期； ②矢状骨面型I类， 3.3≤ANB角≤6.1； ③垂直向颌骨发育基本正常， 32.2≤MP-SN角≤39.4； ④无颜面部的发育畸形； ⑤无正畸、正颌治疗史，无上气道部手术史； ⑤无口呼吸等不良习惯无腺样体和扁桃体肥大等上呼吸道疾患。

骨性Ⅲ类组：①乌鲁木齐地区维吾尔族替牙期，颈椎骨发育处于生长高峰前期； ②矢状骨面型III类ANB角<0，前牙反； ③垂直向颌骨发育基本正常， 32.2≤MP-SN角≤39.4； ④无颜面部的发育畸形； ⑤无正畸、正颌治疗史，无上气道部手术史； ⑥无口呼吸等不良习惯无腺样体和扁桃体肥大等上呼吸道疾患。

1.3 测量方法

所有头颅侧位片由同一名研究者应用WinCeph7.0间隔1 周应用单盲法测量2 次，应用配对样本t检验比较2 次测量结果，差异无统计学意义后(P<0.05)，计算平均值得到最终结果。研究选取的气道标记点和测量项目，舌骨标记点和测量项目(图1)。

图1 测量标记点及测量项目

1.3.1 测量上气道矢状向的宽度指标 上气道测量项目共11 项：①鼻咽部(PNS-S：鼻咽部骨高度；PNS-Aa：鼻咽部骨长度；PNS-adl：气道在后鼻棘与颅底点连线上的宽度；PNS-ad2：气道在后鼻棘与蝶鞍点和颅底点连线垂直线上的宽度)； ②腭咽部(PNS-pl：软腭长度；Spl-Sp2：软腭厚度；vel-ve2：软腭至咽后壁最短距；pl-p2;软腭尖至咽后壁距)； ③舌咽部(pasl-pas2：气道在下齿槽座点与下颌角点连线处宽度；phl-ph2：舌咽部气道最短距；④喉咽部val-va2：会厌谷一咽后壁最短距)。

1.3.2 测量舌骨位置指标 舌骨位置相关测量项目共7 项: ①水平向(H-Or：舌骨在眶耳平面上的垂点到眶点的距离；H-RGn：舌骨一颏后点距：H-CV3ai：舌骨到第三颈椎前下点距离)； ②垂直向(H-MP：舌骨一下颌平面距：H-PNS：舌骨一后鼻脊点距；H-FH：舌骨一眶耳平面距;H-AP：舌骨一腭平面距)。

1.4 质量控制

本研究在选取研究对象时，在控制民族属性问题上，所选取的全部研究对象均属于同一民族并对其进行了家族的三代追溯，家族三代均居住于乌鲁木齐地区，确保三代以前的直系亲属均不存在不同民族通婚，尽可能的排除三代直系亲属间出现民族融合的情况， 33 组样本之间年龄、性别构成之间无统计学差异，使数据更为真实有效。

本研究对象选自新疆医科大学第五附属医院替牙期UCLP术后患者以及就诊于口腔科的替牙期骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类患者于正畸治疗前拍摄头颅侧位片，所有头颅侧位片均由同一位有着丰富摄片经验的口腔放射科医生完成拍摄。 3 组儿童的头颅侧位片均由同一口腔正畸科医生应用WinCeph 7.0软件严格按照X线头影测量定点测量的标准进行描绘，第一次结束后的1 周后仍由同一医生对头侧片用单盲法进行第二次测量，应用配对t检验进行一致性检验表明2 次检测无统计差异。可以将这2 次结果的平均值作为最终的统计分析数据。

1.5 统计学分析

采取SPSS 22.0统计学软件进行统计分析，对3 组研究对象的X线头影测量数据结果进行ANOVA单因素方差分析，并采用LSD统计学方法进行组间两两比较(分析比较2 组上气道矢状向宽度以及舌骨位置相关数据)，P<0.05为差异具有统计学意义。

2 结 果

3 组鼻咽段上气道宽度比较见表1。鼻咽部骨高度PNS-S 3 组之间数据具有统计学差异(P<0.05)。且UCLP组<骨性Ⅰ类组<骨性Ⅲ类组；UCLP组鼻咽部骨长度PNS-Aa较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组大(P<0.05)。其余指标均无明显差异。

表1 鼻咽段上气道宽度比较 (mm)

腭咽段上气道宽度及软腭形态比较见表2。UCLP组软腭长度PNS-p1较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组小(P<0.05)；UCLP组软腭至咽后壁最短距ve1-ve2、软腭尖至咽后壁距p1-p2较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组大(P<0.05)；UCLP组软腭厚度Sp1-Sp2较骨性Ⅲ类组小(P<0.05)。其余指标均无明显差异。

表2 腭咽段上气道宽度比较 (mm)

舌咽段及喉咽段上气道宽度比较见表3。UCLP组舌咽部气道最短距ph1-ph2较骨性Ⅰ类组小(P<0.05)但与骨性Ⅲ类组相比无统计学差异；骨性Ⅰ类组气道在会厌谷至咽后壁的距离va1-va2较骨性Ⅲ类组小(P<0.05)但与骨性Ⅰ类组相比无统计学差异。其余指标均无明显差异。

表3 舌咽及喉咽段上气道宽度比较 (mm)

舌骨位置比较见表4。UCLP组舌骨在眶耳平面上的垂点到眶点的距离H-Or较骨性Ⅰ类组大(P<0.05)；UCLP组与骨性Ⅲ类组舌骨一颏后点距H-RGn、舌骨到第三颈椎前下点距离H-CV3ai、舌骨一下颌平面距H-MP、舌骨一后鼻脊点距H-PNS、舌骨一腭平面距H-AP较骨性Ⅰ类组大(P<0.05)；骨性Ⅲ类组舌骨一眶耳平面距H-FH>UCLP组>骨性Ⅰ类组(P<0.05)。其余指标均无明显差异。

表4 舌骨位置比较 (mm)

3 讨 论

已有研究表明UCLP患者易发生睡眠呼吸暂停综合征[9-11]。目前国内外对UCLP患者上气道形态特征研究较多，但是关于替牙期UCLP修复术后患者上气道形态特征和舌骨位置的研究却并不多见。本研究严格按照纳入排除标准选取样本。且实验组与对照组的骨龄、年龄、性别相匹配，总的比较结果具是有意义的。

3.1 3 组之间鼻咽段气道宽度比较

鼻咽部骨高度PNS-S数据中UCLP组<骨性Ⅰ类组<骨性Ⅲ类组，分析导致这种结果的原因可能与UCLP患者的腭平面发生顺时针旋转[12]有关，由于腭平面的顺时针旋转导致后鼻棘点PNS位置更偏上有关；UCLP组鼻咽部骨长度PNS-Aa较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组大，因为UCLP患者的腭部裂隙可造成上颌骨后端骨量不足影响上颌骨长度的发育引起上颌骨PNS位置相对靠前，加之唇腭裂术后瘢痕限制上颌骨发育[13-15]。从而造成UCLP患者上颌骨长度发育不足[16]。

3.2 3 组之间腭咽段气道宽度比较

UCLP组软腭长度PNS-p1较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组小，UCLP组软腭厚度Sp1-Sp2较骨性Ⅲ类组小与以往研究相同[17-19]，原因是：①UCLP患者软腭裂隙造成软腭发育不足; ②UCLP患者术后软腭部位发生瘢痕挛缩造成软腭厚度增加以及运动受限和长度不足[20]。UCLP组软腭至咽后壁最短距ve1-ve2较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组大软腭尖至咽后壁距离p1-p2较骨性Ⅰ类组与骨性Ⅲ类组大,造成这种结果的原因可能是:①UCLP术后患者上颌骨由于裂隙与骨量不足出现后段发育不足从而导致软腭附着相对靠前; ② UCLP术后患者由于手术缝合以及瘢痕挛缩导致软腭长度不足。此结果与赵志婷[19]研究结果相似，提示UCLP组患者更容易发生腭咽闭合不全。但与傅震等[17]研究结果不一致，分析原因为本研究排除了腺样体肥大患儿，而傅震的研究样本没有排除腺样体因素， Sarmadi等[21]学者认为UCLP患者较之非唇腭裂患者更易发生腺样体肥大，肥大的腺样体将会导致鼻咽段与腭咽段上气道矢状径的减小。

腭咽闭合是指当发非鼻辅音时，软腭与咽壁相接触，分隔口咽腔和鼻咽腔，以便正常发音，闭合平面一般位于硬腭延长线的水平。如果出现腭咽闭合不全，无法完全分隔口腔与鼻咽腔，将会影响生活与沟通[22]。正常人群中，构成腭咽闭合的方式位：软腭上抬并与咽后壁和咽侧壁相接触，完成腭咽闭合；另一些在软腭上抬的同时咽侧壁及咽后壁向软腭移动形成闭合。国内有学者研究指出，唇腭裂术后有5%～40%的患者发生腭咽闭合不全。唇腭裂患者腭咽闭合不全的主要临床表现为语音障碍、听力受损、吞咽和呼吸方式异常。Mink等[23]研究得出，唇腭裂术后患者出现不同形式与不同部位的腭咽闭合不全的原因是：此类患者软腭较短且活动度差、咽侧壁与咽后壁的收缩能力不足。本研究也证实替牙期UCLP存在软腭变短、变薄。

3.3 3 组之间舌咽段与喉咽段的气道宽度比较

UCLP组舌咽部气道最短距ph1-ph2较骨性Ⅰ类组小，此结果与以往研究结果相类似造成该结果的原因可能与UCLP患者的下颌骨位置相对于骨性Ⅰ类组患者更加偏后且发生顺时针旋转有关[3]；骨性Ⅰ类组会厌谷-咽后壁最短距va1-va2较骨性Ⅲ类组小是由于骨性Ⅲ类组患者下颌前突牵拉下颌周围软组织所致。

3.4 3 组之间舌骨位置比较

UCLP组舌骨在眶耳平面上的垂点到眶点的距离H-Or较骨性Ⅰ类组大，而且UCLP组与骨性Ⅲ类组舌骨-颏后点距H-RGn较骨性Ⅰ类组大，原因是：UCLP患者舌骨向后移位[7]；UCLP组与骨性Ⅲ类组舌骨到第三颈椎前下点距离H-CV3ai、舌骨-下颌平面距H-MP、舌骨-后鼻脊点距H-PNS、舌骨-腭平面距H-AP较骨性Ⅰ类组大是由于UCLP患者上颌腭平面顺时针旋转，下颌平面角大，面高增加[12]所致；舌骨-眶耳平面距H-FH骨性Ⅲ类组>UCLP组>骨性Ⅰ类组与李志敏[24]有类似的结论。

舌骨是舌体肌肉的附着点之一，舌骨位置的改变导致舌体的形态和位置变化，从而影响舌咽部气道宽度。舌体肥大、舌骨位置偏后下、舌骨至颈椎矢状向的距离缩短等将引起上气道狭窄[25]。舌骨位置改变是阻塞性睡眠呼吸暂停综合征(OSAHS)发病的重要诱因已得到公认。有大量研究表明多数患者的气道阻塞发生于口咽部。原因是与正常人群相比OSAHS患者的舌骨位置明显降低，大部分OSAHS患者舌骨在第四至第六颈椎平面，而正常人舌骨多位第三到第四颈椎于水平。因此舌骨位置降低可能是造成唇腭裂患者发生OSAHS的重要原因之一。

3.5 UCLP患者上气道形态及骨面型与OSAHS的相关分析

OSAHS是在睡眠期间由于结构和功能异常导致上呼吸道出现阻塞的结果。OSAHS在我国的发病率为4%～7.3%[26]。虽然肥胖被认为是OSAHS的主要危险因素，但上气道与颅面形态也是OSAHS发病机制中的一个重要因素，如异常发育的下颌骨或上颌骨，都提示可能会有骨骼限制气道通畅的作用[27]。目前针对OSAHS诊断的金标准为多导睡眠监测(PSG)，但是PSG存在设备操作复杂、不可控因素多等缺点。有研究表明PSG中的两个主要诊断指标呼吸紊乱指数(AHI)、血氧饱和度(SPO2)，这两个指标与OSAHS的上气道结构与舌骨位置存在一定的相关性。本研究结果显示替牙期UCLP术后患者上气道结构及舌骨位置存在明显异常，故通过X线头影测量对此类人群OSAHS的诊断可提供一定的参考价值。

本研究结果显示UCLP组鼻咽段骨高度与舌咽段气道矢状径相对于骨性Ⅰ组出现不同程度的减小，相较于骨性Ⅲ类组鼻咽段骨高度与喉咽段气道矢状径存在不同程度的减少。孟怡彤等学者[28]研究结果表明呼吸紊乱指数AHI与舌根后气道间隙成负相关，血氧饱和度SPO2与H-FH呈正相关，与H-C3呈负相关。结合本研究结果可得知替牙期UCLP术后患者上气道结构及舌骨位置特征更趋于AHI偏大、SPO2偏小。而OSASH患者一般有较大的AHI与较小的SPO2，因此可以认为替牙期UCLP术后患者有较高的OSASH风险。

综上所述乌鲁木齐地区替牙期UCLP术后儿童由于上颌骨顺时针旋转造成鼻咽部气道垂直向高度不足。但是由于术后瘢痕与裂隙部骨外漏和缺乏骨量，形成上颌骨长度发育不足，造成腭咽部气道矢状向增宽。下颌骨发育不足且发生顺时针旋转导致舌咽部气道宽度减小。UCLP儿童普遍存在上下颌骨顺时针旋转，造成舌骨位置偏下偏后。乌鲁木齐地区替牙期UCLP术后儿童较替牙期非唇腭裂儿童上气道结构及舌骨位置存在差异，可以认为替牙期UCLP术后儿童有较高的OSASH风险，他们的颅颌面与上气道结构特征更符合OSASH患者的某些特征(上下颌骨顺时针旋转、鼻咽部气道体积减小、舌咽部气道宽度不足、舌骨位置偏后下等)。因此在行后续治疗时需引起重视。关于UCLP术后儿童软腭较短、薄，加之上颌骨长度发育不足可能是其腭咽闭合不全高发的原因之一[29]，对于上颌发育不足的UCLP术后儿童进行上颌骨前方牵引正畸治疗时要注意腭咽闭合不全的发生或加重。针对UCLP术后患者腭咽闭合不全的治疗应当应用功能训练结合软腭延长缩小咽腔。