脑瘫精细运动功能测试量表在偏瘫型患儿中需要重新建立评估标准与程序

李 惠 史 惟

与其他类型脑瘫患者相比，偏瘫型患者的粗大运动功能受损相对较轻，但是不少偏瘫患者上肢功能受到显著的影响，主要表现为肌张力不全、肌无力、选择性运动控制不全和感觉障碍等，从而在不同程度影响偏瘫患者的日常活动能力[1]，针对偏瘫型脑瘫患者的上肢功能干预受到了广泛的关注[2-3]。随着偏瘫型脑瘫患者上肢功能干预理念与方法的变迁，国际上对脑瘫患者上肢功能的评价开展了相应的研发或改良工作[4-15]。

脑瘫精细运动功能测试量表(FMFM)是国内被广泛使用的脑瘫患者精细运动功能评估工具[16, 17]，可以有效地检测不同程度脑瘫患者精细运动功能的差异、干预效果以及发育进程[18, 19]。FMFM是基于各种类型脑瘫患者的精细运动能力而研发，并没有明确地给出偏瘫型脑瘫患者的标准化评估程序，为了提升FMFM在偏瘫型脑瘫患者中的使用价值，有必要进一步明确FMFM在偏瘫型脑瘫患者中的测试原则。

标准化量表是临床医学尤其是康复医学界针对活动功能评价的重要手段，强化标准化量表的特性研究并提出相应的改良方法，可以提升量表工具在临床实践中的有效性。测量量表标准化程度的常用指标通常包括信度、效度、反应度、精确度以及项目功能差异(Differential item functioning，DIF)等。

当有证据表示某一项测试不公平地偏向特定的组别(如性别、种族、疾患种类等)，通常认为该项测试具有偏向性，测试项目在上述不同群体间具有功能性区别，测试项目在根据能力配对后的不同组别中仍存在功能性差异称为DIF[20]。与其他类型脑瘫相比，偏瘫型脑瘫上肢功能的评价更为复杂，需要兼顾患侧与对侧、单手与双手操作功能的差异，分析FMFM在偏瘫型和非偏瘫型间的DIF将有助于判定针对偏瘫型脑瘫是否可以继续沿用原有的FMFM架构和评分方法，还是需要另外进行重新架构。

本研究旨在明确以下几个问题：①FMFM的B～E区操作项目在偏瘫型与非偏瘫型间的DIF；②FMFM单手与双手项目在偏瘫型与非偏瘫型间的DIF。

1 方法

1.1 研究设计 收集脑瘫患儿FMFM评估数据，分别对其B～E区的56个项目及其中的单手项目和双手项目进行单维性分析以及偏瘫型脑瘫(焦点组)和非偏瘫型脑瘫(对照组)间的DIF分析。

1.2 脑瘫的诊断 依据2006年国际脑瘫会议制定的标准，脑瘫分型采用欧洲脑瘫监测组织推荐的方法[22]。

1.3 纳入标准 同时满足以下条件。①2001至2018年复旦大学附属儿科医院(我院)康复中心及其医联体儿童康复协作网中的13家合作单位(3家二级医院儿童康复科、9家社区卫生服务中心儿童康复基地、1家民营儿童康复机构)和8家上海市的特殊教育学校诊断为脑瘫的患儿；②行FMFM评估的患儿；③至少具有1次18个月以后的FMFM评估数据，同一患儿每2次FMFM评估时间>3个月；④偏瘫患儿仅纳入以对侧为主导的FMFM评估数据[18]；⑤不限于是否接受康复治疗(运动治疗或短暂的强制性诱导运动疗法，作业治疗，感觉统合训练，力量训练，针灸，推拿，引导式教育，肉毒毒素注射等)。

1.4 排除标准 伴有其他显著影响运动功能疾患(如臂丛神经损伤、脊柱裂、脊肌萎缩症、进行性肌营养不良等)的患儿，或接受过上肢手术治疗的患儿。

1.5 FMFM评估 ①FMFM评估环境设定为安静、独立、采光较好的房间，室温20～30℃，患者着衣1～2层，每例评估时间约30 min。②在12家合作单位中实施评估的医生和治疗师均在我院康复中心接受过>3个月的相关评估培训，熟练掌握评估方法；在8所特殊教育学校接受康复治疗和教育的脑瘫儿童和青少年均由我院康复中心派员进行评估[21]，前期研究显示本研究团队FMFM评估具有很好的各项心理测量学特性[16, 23]。③FMFM主要测定脑瘫患儿的5个能区61个项目，视觉追踪(A区5项)、上肢关节活动(B区9项)、抓握(C区10项)、操作能力(D区13项)和手眼协调能力(E区24项)，采用0、1、2、3四级等距评分法，满分为183分，通过查表转换为0～100的FMFM分值[16]。FMFM中A区与上肢单手和双手操作功能无明显关联，因此只纳入B～E区的56个项目，并基于这些项目的原始分(共计168分)开展分析。其中偏瘫患者包括对侧和患侧主导的两种分值，纳入本次分析的为对侧主导的分值。

1.6 随机抽样和匹配原则 从FMFM评估数据中提取偏瘫患儿对侧数据，以Excel随机数字表选择30%样本作为DIF的焦点组样本；以整体样本中非偏瘫型与偏瘫型的比例确定对照组匹配比例；以FMFM中B～E区的56个项目最高得分168分计，每21分为1个分层，得出8个亚组，每个亚组按照焦点组的样本数，根据匹配比例随机抽取相应的非偏瘫型样本组成对照组。

1.7 单手和双手操作项目分析

1.7.1 项目分析团队 由1名具有15年以上儿童康复经验的康复医师、2名具有10年以上经验的儿童康复作业治疗师和2名具有2年经验的作业治疗师组成单手和双手操作项目分析小组。

1.7.2 区分单手双手项目原则 当难以清晰区分单手双手项目时，①如果某一项目活动采用双手协同操作可以显著提升操作能力(包括完成度、准确度和速度)时将该项目归为双手项目；②如果某一项目活动3级评分标准中，有1级(通常为3分项目)要求双手操作的话，将该项归为双手项目。

1.7.3 项目分析流程 第1轮分析：5名小组成员独自对每个项目进行归类，如果某项目≥4人一致，则该项目完成分类；第2轮分析：间隔2周后行余下项目分析，同第1轮方法确定项目归属；第3轮分析：小组讨论确定尚未被完成分类的项目归属。

1.8 统计学分析 使用Microsoft Access和Microsoft Excel进行数据输入、整理和转化。采用Excel随机排序采集随机样本，采用SPSS 19.0软件通过Mann-Whitney检验分析焦点组与对照组间的FMFM原始分值差异。

采用Conquest软件把焦点组和对照组的合并数据样本与FMFM中B～E项目进行Rasch分析，以内聚拟合度(Infit)的均方(MnSq,mean-square values)来确定量表的单维性，标准为MnSq在0.6～1.4，MnSq值不在上述区间的项目被判定为不适合项目，最终确立项目中不适合项目的比例控制在5%以下，即确定该项目组具有单维性[16]。然后采用Conquest软件内置的DIF分析程序进行焦点组与对照组间的DIF分析，如果两组项目难度尺度对数值之差的绝对值>0.5[15, 6, 24]，则该项目被计为差异具有统计学意义的DIF项目，计算DIF项目在项目组中的占比。

2 结果

2.1 研究对象一般情况 表1显示，符合本研究纳入和排除标准的脑瘫患儿1 556例；男1 024例(65.8%)，女532例；首次评估时年龄3.4个月至20.0岁，年龄中位数5.8岁；痉挛型四肢瘫364例(23.4%)、痉挛型双瘫678例(43.6%)、痉挛型偏瘫401例(25.8%)、徐动型53例(3.4%)，肌张力障碍型35例(2.2%)，共济失调型25例(1.6%)。

2.2 FMFM评估数据一般情况 1 556例脑瘫患儿产生了3 442个FMFM评估数据，偏瘫型对侧数据占661个(19.2%)。基于此，①根据设计在偏瘫型对侧数据中按照30%比例随机抽取198个FMFM对侧评估数据进入焦点组分析；②偏瘫型对侧数据占19.2%，以4∶1匹配对照组FMFM评估数据(792个)。表1显示，单独样本配对检验显示焦点组和对照组FMFM分值[112(96，146)vs113(95，145)]差异无统计学意义(z=0.180，P>0.05)。

表1 纳入焦点组与对照组样本的年龄分组、分型分布及FMFM分值[n(%)]

注 *：与焦点组相比z=0.180，p>0.05

2.3 FMFM中B～E区56个项目的Rasch分析和两组DIF分析 焦点组和对照组共有990个样本，与FMFM中B～E区的56个项目进行Rasch分析后，表2显示，Infit MnSq值0.6～1.4以外的项目有3项，判定为不适合项目(5.4%，3/56)。FMFM中B～E区的56个项目平均难度估值焦点组为-3.79对数，对照组为3.79对数，两组DIF分析差异有统计意义(χ2=44 502，P<0.001),焦点组明显低于对照组(差值为7.59)；全部56个项目中难度尺度对数值之差的绝对值>0.5有41个(73.2%)。

表2 对照组与焦点组间的DIF分析

续表1 27(D3)敲击杯子1.04-0.88单侧1.08-1.45∗∗28(D4)连接方木0.99-2.03双侧∗∗0.84-0.9529(D5)拍手1.33-2.27双侧∗∗1.23-0.9430(D6)拿住3块方木1.08-1.74双侧∗∗0.98-0.5031(D7)用勺子敲击0.99-0.24单侧0.90-0.64∗∗32(D8)打开瓶盖0.79-1.30双侧∗∗0.920.1033(D9)翻书0.89-1.03双侧∗∗1.110.4334(D10)剪开纸1.00-1.29双侧∗∗1.150.3335(D11)剪纸成两半1.01-1.10双侧∗∗1.110.2936(D12)系纽扣1.15-1.29双侧∗∗1.290.3437(D13)在线条之间涂色0.96-1.66双侧∗∗1.03-0.0138(E1)手触小丸2.240.29单侧2.001.80∗∗39(E2)手指戳小钉板0.87-0.43单侧0.83-0.29∗∗40(E3)放方木0.74-0.39单侧0.73-0.94∗∗41(E4)放小丸0.66-0.36单侧0.63-0.88∗∗42(E5)放小木桩0.750.04单侧0.72-0.48∗∗43(E6)造塔0.900.22单侧0.78-0.15∗∗44(E7)插形状1.07-0.96单侧1.05-1.56∗∗45(E8)造塔1.21-0.35单侧0.93-1.13∗∗46(E9)造火车0.94-0.94单侧0.89-1.85∗∗47(E10)穿珠子0.74-1.25双侧∗∗0.840.2948(E11)模仿画垂线1.07-1.47双侧∗∗1.380.1449(E12)模仿画水平线0.84-0.97双侧∗∗0.960.5450(E13)放小丸0.93-1.27单侧1.04-2.14∗∗51(E14)穿线1.05-1.68双侧∗∗1.21-0.0752(E15)临摹十字0.73-1.41双侧∗∗0.760.2453(E16)描线0.72-1.56双侧∗∗0.750.1254(E17)搭楼梯0.90-1.03单侧0.77-2.14∗∗55(E18)临摹十字0.69-1.41双侧∗∗0.720.4556(E19)搭金字塔0.84-1.17单侧0.83-2.36∗∗57(E20)两点连线0.85-1.43双侧∗∗0.910.4358(E21)模仿正方形0.79-1.47双侧∗∗0.830.4559(E22)剪圆形0.83-1.47双侧∗∗0.850.5360(E23)折纸0.87-2.09双侧∗∗0.920.1961(E24)剪正方形0.77-1.95双侧∗∗0.790.30不合适或DIF项占比(%)5.4(3/56)73.2(41/56)6.7(2/30)76.7(23/30)0(0/26)34.6(9/26)

注 标红为Infit不适合项目或两组间项目难度尺度对数值之差的绝对值大于0.5的项目；*表示该项目没有被纳入该项目组

2.4 FMFM单手和双手操作项目分析 FMFM中56个项目第1轮项目分析后有11个项目未能区分出单手或双手项目，第2轮尚有4个未能区分出单手或双手项目项目，第3轮讨论后30个项目归入单手项目组，26个项目归为双手项目组(表2)。

2.5 FMFM单手项目的Rasch分析和DIF分析 表2显示，单手30个项目进行Rasch分析后，不适合项目占总项目的6.7%(2/30)，单手30个项目平均难度估值焦点组为-4.28对数，对照组为4.28对数，两组DIF分析差异有统计意义(χ2=16 265，P<0.001),焦点组明显低于对照组(差值为8.56)，30个项目的难度尺度对数值之差的绝对值>0.5有23个(76.7%)。

2.6 FMFM双手项目的Rasch分析和DIF分析 表2显示，双手26个项目Rasch分析显示没有不适合项目。双手26个项目平均难度估值焦点组为1.18对数，对照组为-1.18对数，两组DIF分析差异有统计意义(χ2=22743，P<0.001),对照组明显低于焦点组(差值为2.36)，26个项目的难度尺度对数值之差的绝对值>0.5有9个(34.6%)。

3 讨论

DIF以往通常在教育和心理相关学术界受到较多的关注，常见用于评价教育及心理测试时在不同性别和种族间的公平性[25, 26]，近年来医学界也开始重视标准化评估工具的DIF分析，多用于同一工具不同语种版本间的DIF分析[27]，也有研究者用于分析普适性评估量表在不同疾病间的DIF[28]。尽管偏瘫型脑瘫属于脑瘫的一种类型，但是与非偏瘫型相比其功能发育水平，尤其是上肢功能水平发展有着明显的差异，为了更好地适应偏瘫干预措施的目标制定、效果评价，有必要确认FMFM在偏瘫型与非偏瘫型脑瘫中的项目功能是否存在差异。DIF分析早期采用的项目排序法、能力组法已经被摒弃，而分层样本的卡方方法Mantel-Haenszel(M-H)多用于二分类项目(答案为是或否的项目)，在非参数研究中DIF的方法包括SIBTEST和Dorans标准化等，然而在过去20多年中，随着基于项目反映理论的DIF分析法的研发，使得DIF研究更为全面与深入[20]。

测试人群中不同组别分值的平均分数(均值或中位数)存在差异，只能说明不同组间人群能力存在差异，并不能验证存在DIF，因此无论采用何种DIF分析方法，只有在相似能力的被试者间进行焦点组(通常在整体中处于相对少数的群体，本研究即非偏瘫组)与对照组(在整体中处于相对多数的群体)的DIF分析才是合理的，基于能力进行不同组间的配对是DIF分析中重要环节[20]，由于测试总分通常最能反映被试者的能力，因此本研究采用FMFM分值进行能力配对，从FMFM的构成框架可以发现，除了A区(视觉追踪)5个项目以外，其余项目(共计56项)几乎都与上肢的操作能力相关，所以把56项的原始总分作为配对标准。

本研究采用了2001至2018年我院医联体儿童康复协作网的12家儿童康复机构以及来自上海的8家特殊教育机构的FMFM评估数据，可以较好地反映在上海接受康复和特殊教育的脑瘫患儿的精细运动功能状况，共计纳入1 556例脑瘫患儿，为2008年建立FMFM时样本的2.24倍，偏瘫占比为25.8%，几乎与2008年样本的偏瘫占比保持一致(26.6%)[16],与国外文献报道也极为近似(23.9%～27.3%)[29]，显示偏瘫型脑瘫在脑瘫整体人群中具有稳定的占比。可能由于偏瘫患者相对整体功能障碍较轻，比较难以获得长期随访数据，因此在评估整体样本中偏瘫的占比下降至19.2%，由于基于项目反映理论的DIF分析要求，首先需要进行单维性分析，采用Rasch分析法进行单维性分析通常要求具有200个样本，纳入本研究的偏瘫样本共有661个，因此按照30%的比例抽取了198个偏瘫FMFM对侧评估数据，并采用FMFM原始分分层法以1∶4随机配对了792个非偏瘫组样本，结果显示两组FMFM56个项目的原始分值差异无统计学意义，从而成功完成焦点组与对照组的能力配对。

基于焦点组与对照组990个样本和FMFM的56个项目进行项目反映理论的DIF分析，首先需要确保测试项目在被试样本群中具有单维性，采用单参数的Rasch分析显示，56个项目中有3个项目被判定为不适合项目，虽然没有达到小于5%的要求，但是处于接近的水平(5.6%)，为了不破坏原有量表的完整性，决定保留全部56个项目进行下一步DIF分析，DIF分析结果显示两组间存在明显的DIF，焦点组的平均项目难度估值明显低于对照组(差值为7.59)，要使两组间的项目功能等效，焦点组项目难度估值需要提升3.79对数，而对照组需要降低3.79对数。如何处理DIF，通常采用的方法为移除具有DIF的项目，可以一次性移除所有项目，但是更为推荐的是从DIF最为显著的项目开始进行迭代移除[20]，如果具有DIF的项目占比过高，则可以考虑对项目组进行重新建构，目前并没有明确的指标来判断达到多少占比就应该重新建构，本研究FMFM的56个操作项目中具有DIF的项目占比高达73.2%，显然通过移除项目是无法消除两组间的DIF的。

根据偏瘫患儿上肢发育特征，目前采用较多的干预方法有手-臂双侧强化训练(HABIT)和/或强制诱导运动疗法(CIMT)，要求功能评估能兼顾单手和双手的功能，由于FMFM构建时手-臂双侧强化训练理念上没有普遍推广，对于单手和双手操作技能的理解不够深入与清晰，加之强制诱导运动疗法(CIMT)相对占主导地位，因此当时在对FMFM项目单双手操作技能划分时，把较多的项目归入单手操作项目[18]，本研究邀请了5位从事儿童手功能评估与干预的专业人士重新理清概念，通过3轮项目分析，最终把56个项目分为单手30项和双手26项，进一步分析焦点组与对照组在单手和双手项目组中是否依然存在DIF，结果显示不论单手项目组和双手项目组中，焦点组与对照组都存在显著的DIF，但是与单手组相反，双手组的对照组平均项目难度估值低于焦点组，平均项目难度估值的差值与DIF占比也明显低于单手组(2.36vs8.56；34.6%vs76.6%)，提示FMFM的操作项目部分在偏瘫组与非偏瘫组间的DIF更多地表现在单手项目组。尽管双手项目组的项目功能差异小于单手项目组，但是DIF占比仍然处于30%以上的较高水平，因此为了更为精准地评价偏瘫患儿的精细运动功能，需要重新建立评估标准与程序。

本研究的意义和存在的不足：通过本研究确立了FMFM在偏瘫组与非偏瘫组间存在DIF，用于比较两组间的功能差异可能难以等效，为了进一步适应偏瘫型脑瘫患儿的康复干预技术，需要重新构建针对偏瘫型的FMFM评估策略。主要不足之处在于DIF是常见然而又是极其复杂的现象，尽管尽可能地排除并控制了可能的外在影响因素，但是导致DIF最深层的原因还有待于进一步探索。