脊柱放线菌感染引发脊髓压迫1例报道并文献回顾

冯法博 朱丹杰 杨迪 李晓 林邹成

（杭州医学院附属人民医院浙江省人民医院骨科，杭州310014）

放线菌病是放线菌引起的以脓肿和肉芽肿形成为特征的慢性化脓性感染，常发生于颜面、胸部、腹部、牙齿，而脊柱和中枢神经系统较少发生。迄今为止，国内外文献报道脊柱放线菌感染仅百余例，伴发脊髓压迫症状的仅有13例。国内报道脊柱放线菌感染伴脊髓压迫症仅有3例[1]。由于脊柱放线菌感染的临床和影像学表现无特异性，常易与转移性脊柱肿瘤、脊柱结核、其他非特异性脊柱感染性病变相混淆而导致漏诊、误诊。2017年1月收治1例脊柱放线菌感染病例，现对其临床资料进行分析，结合文献探讨其临床、影像学特点及诊疗思路。

1 临床资料

1.1 一般资料

患者，男，72岁，主因“胸背部疼痛不适2月余”入院。入院前2个月无明显诱因下出现胸背部痛，为持续针刺样疼痛，较为剧烈，偶有盗汗，无双下肢放射痛，无发热，1个月前疼痛加剧，至当地医院行胸椎MRI示T3-T5椎体骨质破坏伴周围软组织肿块形成，考虑结核，遂转入本院。

体格检查：体温37.0℃，脉搏80次/分，呼吸20次/分，血压138/89 mmHg。脊柱轻度侧弯畸形，胸背部叩击痛阳性，双下肢感觉、肌力正常，腱反射可正常引出，病理征阴性。

因患者疼痛剧烈，数字评分法（numerical rating scale,NRS）为6分，给予非甾体抗炎药口服+丁丙诺啡透皮贴剂（每周5 mg）外用联合镇痛，患者疼痛有部分缓解，复评NRS评分为2～3分。完善血常规、C反应蛋白（C-reactive protein,CRP）、红细胞沉降率、肿瘤标记物、结核感染T细胞（T-SPOT）、血轻链、尿轻链、免疫球蛋白+补体、蛋白电泳等实验室检查。行胸椎CT、MRI、ECT、PET-CT、胸部增强CT等影像学检查。

1.2 实验室检查

肿瘤标记物CA-125 67.8 U/ml（0～35 U/ml）；细胞角蛋白-195.6 ng/ml（0～3.8 ng/ml）；尿轻链Kap 163 mg/L（0～18.5 mg/L）；血轻链Lam 67 mg/L（0～50 mg/L）。血生化：总蛋白60.5 g/L；白蛋白29.5 g/L；T-SPOT（-）。血常规：白细胞计数8.38×109/L；中性粒细胞百分比83.4%；血红蛋白90 g/L。红细胞沉降率102 mm/h（0～15 mm/h）。CRP 96.1 mg/L（0～8 mg/L）。

1.3 影像学检查

胸椎正侧位X线片未见椎体压缩，椎弓根破坏征象，椎间隙无狭窄，胸椎退行性变（图1）。胸椎CT+矢状位重建示T3-T5胸椎虫蚀样骨质破坏，累及附件，以T4胸椎为著，椎旁可见软组织团块影（图2）。胸椎MRI增强示T3-T5胸椎骨质破坏，累及附件，以T4胸椎为著，椎旁及椎体后方椎管内可见软组织团块影，呈不均匀强化，椎管狭窄，脊髓轻度受压，椎间盘未受累（图3）。ECT示T3-T5椎体及附件浓聚，考虑炎性病变或肿瘤（图4）。PET-CT示T3-T5椎体及附件成骨性改变，病变周围软组织影（向前凸入肺内及纵膈，向后累及T3-T5胸椎椎体水平脊髓），脱氧葡萄糖代谢异常增高，上述病变首先考虑恶性病变，骨转移瘤周围组织累及、肺来源可疑（图5）。胸部增强CT示T4椎体骨质破坏伴T3-T5椎体周围软组织肿块形成，胸髓受侵，临近肺实质少许炎症。两肺散在结节，转移不排除（图6）。

图1 胸椎正（A）侧（B）位X线片

图2 胸椎CT平扫（A）+矢状位重建（B）

图3 胸椎MRI增强（A、B）

1.4 诊断及鉴别诊断

图4 ECT

图5 PET-CT（A、B）

图6 胸部增强CT（A、B）

鉴别诊断主要考虑3个方面：①脊柱感染性病变：常见于腰椎，常累及2个椎体和其间的椎间盘，椎间隙往往变窄；不连续椎体和椎弓根受累罕见。患者多有全身症状，如发热病史，CRP及红细胞沉降率常升高明显，敏感抗生素治疗有效。少见的感染如布氏杆菌脊柱感染多有牛羊接触史、加工史[2]。②脊柱结核：患者可有低热、盗汗等表现，常继发于肺结核、胃肠道结核等。影像学以骨质破坏和椎间隙狭窄为主，较少累及附件。可形成冷脓肿，多数患者TSPOT（+），CRP及红细胞沉降率升高，PPD试验、结核抗体检查等可辅助诊断。③脊柱肿瘤：可分为原发性脊柱肿瘤及转移性脊柱肿瘤。原发性脊柱肿瘤相对少见，多为单发，可表现为溶骨性、成骨性或混合性表现，可侵犯椎体及附件结构，形成软组织包块，椎间盘一般不受累，朗格罕细胞组织细胞增生症多发病于青少年[3]。转移性脊柱肿瘤多见，可累及多个节段，椎间盘一般不受累，PET-CT有助于发现原发病灶。对于怀疑脊柱肿瘤的病例，CT引导下穿刺活检可有助于明确病变性质。

根据本例患者病史、影像学及实验室检查结果，经专业组及科室讨论得出初步诊断：胸椎肿瘤可能性大，转移性肿瘤首先考虑。诊断要点如下：①患者无发热病史，有明显贫血，CT无肺结核表现，T-SPOT（-）；②影像学表现未侵犯椎间盘，椎间隙无狭窄，附件有部分受累，有软组织团块影；③CA125、CYFRA21-1升高，PET-CT及胸部CT增强均提示肺来源恶性肿瘤转移。

1.5 治疗过程

为明确病变性质，首先行CT引导下穿刺活检。病理回报（图7）：“T4椎体活检标本”血凝块组织内见散在死骨组织及中性粒细胞浸润伴组织细胞吞噬反应，另见数个小菌团（霉菌考虑）；未见明显转移癌证据。穿刺液常规：有核细胞550/ul，淋巴细胞分类6%，中性粒细胞分类77%，间皮细胞分类5%，李凡他试验（+）。术中送细菌培养加药敏，5天培养结果（-）。请感染科会诊，无法确定病原菌类型，感染科建议再次穿刺。

患者在等待穿刺期间出现双下肢肌力减退，不能行走。查体：双下肢肌力Ⅳ级，双侧巴氏征（+）,下肢肌张力增高，腱反射活跃。胸椎MRI复查示椎管内占位较前明显加重，脊髓明显受压。考虑胸部脊髓损伤（ASIA C级），不全瘫。给予急诊全身麻醉下行T3-T5全椎板切除减压+后路T2-T6椎弓根螺钉内固定术。椎板切除后发现T3-T5硬膜外肉芽肿样组织（图8）。术中将T4双侧肋横突关节切除后，从后外侧行脊髓腹侧减压，切除部分肉芽肿样组织，将胸脊髓彻底减压。术后送病理回报（图9）：“T4椎体”送检椎体组织，骨小梁间大量纤维结缔组织增生伴淋巴细胞、浆细胞、中性粒细胞浸润及脓肿形成，符合骨髓炎病理改变。术中送细菌培养加药敏，5天培养结果（-）。最后经过病理科、感染科、检验科多学科会诊，根据病理切片在显微镜下的特殊表现，确定该病例为放线菌感染。根据感染科建议：青霉素（480万U/8 h静脉滴注）+复方新诺明（口服，每日3次，每次1片）。

经过手术减压后患者双下肢肌力恢复正常，恢复行走。术后给予非甾体消炎镇痛药静滴3 d+丁丙诺啡透皮贴外用联合镇痛，术后1周胸背痛明显减轻，NRS评分1分。治疗2周后复查CRP 11.1 mg/L。患者回当地医院行青霉素静滴继续治疗4-6周。

1.6 随访计划及评价指标

图7 穿刺活检病理镜下表现（A、B）

图8 术中减压后所见（A、B，绿色箭头所指为肉芽肿样组织）

图9 术后病理镜下所见（A、B）

术后1个月随访，患者疼痛消失。切口愈合良好。复查CRP恢复正常。复查X线片示内固定位置可（图10）。予以继续口服抗生素治疗。

术后3个月随访，患者无胸背部疼痛，复查CRP正常。复查胸椎MRI示T3-T5病灶基本吸收，椎管内无占位（图11）。

2 讨论

2.1 临床表现

图10 术后1个月复查X线片

图11 术后3个月复查胸椎MRI（A、B）

放线菌感染脊柱的途径有2个：直接蔓延和血行播散，以直接蔓延为主要感染途径。脊柱放线菌感染首先由学者Cope于1951年在JBJS杂志报道[4]，此后，国外陆续有文献开始报道脊柱放线菌感染[5-8]。根据以往报道，脊柱放线菌感染累及部位以颈椎、胸椎多见[9]，上颈椎，颅颈交界也有报道。脊柱放线菌感染早期的神经症状轻微，仅表现颈、背部疼痛；晚期，硬膜外脓肿或肉芽组织形成，压迫脊髓或神经根导致脊髓病或神经根刺激症状[10]。由于脊柱硬脊膜的屏障作用，放线菌播散不易累及鞘膜内结构，故极少引起鞘内积脓，而通常表现为硬膜外脓肿和肉芽肿，以脓肿形成更为常见，肉芽肿则极为少见。

2.2 影像学表现

脊柱放线菌感染有独特的影像学表现：放线菌不侵犯椎间盘，由于影像学上椎间盘不被破坏的特点，因此极其容易与脊柱肿瘤混淆。脊柱放线菌感染MRI表现一般有以下特点：常为多个节段椎体连续受累，椎体溶骨性、成骨性或混合性骨质破坏，硬膜外积脓或硬膜外软组织肿块，附件常受累，椎体塌陷较少见，椎间盘完整，常见骨膜外新生骨形成。本例同样未累及椎间盘，因此开始误诊为转移性脊柱肿瘤。

2.3 细菌学检查

抽吸和穿刺活检标本经组织学和微生物学检测，符合以下标准可以明确诊断：①脓液中含有特征性的硫磺颗粒；②脓液中细菌菌丝革兰染色阳性；③细菌学培养分离出放线菌。放线菌感染微生物学诊断极其困难，约50%病例的放线菌在厌氧培养基环境下生长缓慢，其他厌氧菌和需氧菌高度繁殖，其数目远超过放线菌，以致于难以分离出放线菌，这也解释了本例无论穿刺还是标本的细菌培养均为阴性。

2.4 治疗

内科治疗首选静脉滴注青霉素G 6～8周+口服抗生素4～6个月的序贯治疗。对于伴有硬膜外积脓产生脊髓压迫症状的患者，则通常需要外科行脊髓减压和脊柱稳定手术，术后同样需要行静脉滴注青霉素G 6～8周+口服抗生素4～6个月的序贯治疗。本例患者经外科减压固定手术和抗生素序贯治疗，最后完全恢复神经功能，感染也得到彻底根治。