主要表现为眼部肿胀的非外伤性颈外动脉-海绵窦瘘1例并文献复习

何寿春 欧念飞

1.病例资料

患者女性，52岁，因“左眼反复肿胀、流泪4月余，再发7天”入院。患者于4月余前无明显诱因下出现眼胀、流泪，尚可忍受，偶有头胀痛、眼痛，无恶心、呕吐，无抽搐、肢体乏力、麻木，无畏寒、发热等不适。既往有2年余高血压病病史，血压最高达170/100mmHg,自服卡托普利控制血压，血压控制尚可。否认冠心病、脑梗死、糖尿病、肾病等慢性病史，否认肝炎、结核等传染病史，否认手术、外伤、输血史，否认食物、药物过敏史。患者病后曾多次在当地医院就诊，予治疗(具体不详)后好转，但病情反复发作，为进一步诊治，患者前来广西壮族自治区桂东人民医院就诊，考虑“左眼青光眼”，收住眼科住院治疗。发病以来一般情况尚可。入院查体：体温36.4℃，心率72次/分，呼吸20次/分，血压168/99mmHg，神清，右眼压18mmHg，左眼压29mmHg，左眼睑水肿，左球结膜充血水肿，心肺腹查体未见异常，双下肢未见水肿，神经系统查体未见明显阳性体征。初步诊断：①慢性开角型青光眼，②高血压病2级高危组。入院予完善相关检查后于2016年3月10日行左眼激光周围虹膜切除术，术后予控制眼压、改善循环、消肿等治疗。患者仍有明显左眼肿胀，结膜充血水肿，于2016年3月11日行头颅CTA示：左侧颈内动脉海绵窦段-左侧海绵窦瘘，左眼静脉明显增粗、迂曲。为进一步诊治转我科。于2016年3月11日行DSA示：左侧颈外动脉-左侧海绵窦瘘畸形，供血动脉为脑膜副动脉(如图1)，建议患者进一步行Onyx胶栓塞治疗。经与患者及家属沟通后于2016年3月12日行左侧海绵窦血管瘘栓塞术。从右股动脉送入指引导管，到达颈外动脉，路径图下将漂浮导管送入副脑膜动脉至海绵窦，予Onxy胶两支分两次栓塞海绵窦及副脑膜中动脉，过程顺利，复查造影无异常血流显影，无造影剂外渗潴留，左侧海绵窦血管瘤完全消失(如图2)。术后安返病房，予脱水降颅压、消肿、止吐等对症及加强营养支持等治疗。术后5天，患者一般情况好，已无眼胀、流泪、头痛、呕吐等不适，左眼肿胀消失，左球结膜充血水肿消退，予出院。

图1

图2

2.讨论

海绵窦位于蝶窦和垂体两侧，硬脑膜层与骨膜层之间，前至眶上裂内侧部，后达颞骨岩部尖端，与周围静脉有广泛联系和交通。前方接眼静脉和大脑中静脉，后外经岩上窦、岩下窦联通横窦、乙状窦或颈内静脉。颈内动脉呈“S”型行走其中，紧贴海绵窦内侧壁向前上，至前床突的内侧又向上转弯并穿出海绵窦而分支，故颈动脉-海绵窦瘘多见于外伤致颈内动脉海绵窦段破裂。有报道认为75%为外伤引起海绵窦瘘[2]。其余为自发性海绵窦瘘，外伤性和自发性海绵窦瘘均以颈内动脉-海绵窦瘘多见。本病例为自发性颈外动脉-海绵窦瘘，临床较少见，极易误诊。Barrow等根据DSA颈动脉与海绵窦瘘的关系将其分为四型：A型：颈内动脉主干与海绵窦直接交通;B型：颈内动脉分支与海绵窦交通;C型：颈外动脉通过硬脑膜分支与海绵窦交通;D型：颈内动脉分支和颈外动脉同时与海绵窦交通[3]。A型多见于外伤，大部分B型、C型、D型为自发性，本病例即为C型颈外动脉通过硬脑膜分支与海绵窦交通病例。

颈动脉-海绵窦瘘临床表现多种多样。唐景峰针对既往的海绵窦瘘回顾性分析，认为海绵窦瘘主要临床表现为盗血与缺血两大症状，复视也是颈动脉海绵窦瘘的一个常见症状[4]。Gmmann等的研究显示，结膜充血水肿、眼球突出、眼球运动受限等是颈动脉-海绵窦血管瘘的主要表现[5]。殷路的一项研究显示：颈动脉-海绵窦瘘中有93.8%的病例出现球结膜水肿，81.3%的病例有眼球突出，62.5%合并颅内血管杂音，68.8%伴有不同程度头痛，并且极易误诊为青光眼、眼眶炎性假瘤等疾病[6]。本病例起病亦被误诊青光眼，仍需更多病例总结分析此疾病临床特征，为临床诊断提供借鉴。MRA与CTA等检查对诊断颈动脉-海绵窦瘘有一定帮助，但目前公认诊断颈动脉-海绵窦瘘的金标准是DSA，敏感性和特异性最高，对瘘口位置及大小、瘘口血供及血流量显示直观、可靠[7]。

颈动脉-海绵窦瘘治疗的关键是尽早封闭瘘口。Serbinenko 1972年首开先河，成功应用可脱性球囊支架血管内治疗颈动脉-海绵窦瘘[8]。比起开放性手术，血管内治疗颈动脉海绵窦瘘创伤小，患者痛苦小，疗效确切，恢复快，血管内治疗颈动脉-海绵窦瘘逐渐取代开创性手术成为国内外首选的治疗方式。经过多年技术积累及应用材料科学的发展，血管内治疗颈动脉-海绵窦瘘可选材料已不仅限于可脱性球囊，还有微弹簧圈、Onyx胶、覆膜支架等，可在血管内治疗颈动脉-海绵窦瘘栓塞术中根据患者病情单独应用或联合应用；而血管内栓塞路径的选择也不仅限于动脉路径，静脉路径也有成功开展，包括经股静脉-颈内静脉-岩下窦途径栓塞治疗[9]、经眼上静脉途径栓塞治经疗[10]、颈内静脉-面静脉途径栓塞治疗[11]等均有报道。治疗本例手术术者李林，早在2002年即开展血管内治疗海绵窦瘘，应用电解可脱性弹簧圈成功栓塞1例自发性间接型颈内动脉海绵窦瘘[12]。与之不同，本病例采用onyx胶，右股动脉-颈外动脉路径栓塞。Onyx胶是一种有粘附性栓塞材料与聚N-异丙基丙烯酰胺混合制成的纳米凝胶涂层粘贴血管覆膜，有较高粘滞性、相对不黏连性、良好弥散性、较快的聚合性等特点，在栓塞治疗时有适当可控性，并能反复推注至病灶完全栓塞。Arat于2004年首次成功应用Onyx治疗颈动脉-海绵窦瘘[13]，此后Onyx胶单独或联合其他栓塞材料应用于颈动脉-海绵窦瘘血管内栓塞治疗均见有报道。国内陈昱云等曾报道应用Onyx或/和弹簧圈+Onyx栓塞取得较好效果[14]。Onyx胶不足之处为对颅神经的毒性作用，曾在动物试验中有致脑血管痉挛、脑梗死的文献报道[15]。陈颖东等总结使用Onyx胶栓塞颈动脉-海绵窦技术上应注意:①为避免撤管困难微导管不应进入海绵窦内太深;②严格控制Onyx反流，术中须密切观察Onyx胶的弥散方向;③封闭瘘口后，应即刻回撤导管，在透视下使导管处于持续张力下缓慢回撤，以免使Onyx胶移位造成瘘口再通，或者用力过猛导致导管断裂[16]。应用Onyx胶栓塞颈外脉-海绵窦血管瘘技术要求较高，既往应用Onyx胶栓塞颈动脉-海绵窦病例多为外伤性及颈内动脉，本病例成功栓塞颈外脉-海绵窦血管瘘的经验希望能为以后开展更多Onyx胶栓塞颈外脉-海绵窦血管瘘治疗提供借鉴。

1 赵然，赵永辰，李德需.以眼部肿胀为表现的颈动脉海绵窦瘘1例并文献复习[J].医学研究与教育，2016，33(1):78-80.

2 罗靖，王晓健，程宏伟，等.可脱性球囊栓塞治疗外伤性颈内动脉海绵窦瘘的临床探讨[J].安徽医科大学学报，2010，4(1):80-82.

3 Barrow DL，Spector RH，Braun IF，et al.Classification and treatment of spontaneous carotid-cavernous sinus fistulas[J]. J Neurosurg，1985，62(2):248-256.

4 唐景峰，肖绍文.颈动脉海绵窦瘘的血管内治疗的进展[J].国际神经病学神经外科学杂志，2011，38(6)：580-584.

5 Gmmann AJ，Boivin-Faure L，Chapot R，et al.Ophthalmologic outcome of direct and indirect carotid cavernous fistulas[J]. Int Ophthalmol，2012，32(2):153-159.

6 殷路，马翔，任厚杰，等.16例颈动脉海绵窦瘘眼部表现和临床分析[J].大连医科大学学报，2015，37(1):73-76.

7 孙树清，季艳琴，贲智进，等.可脱性球囊介入治疗外伤性颈内动脉海绵窦瘘[J].中华神经外科疾病研究杂志，2009，8(3):256-259.

8 Hamid RS，Tanveer-ul-Haq，Shamim MS，et al. Endovascular approach as primary treatment for traumatic carotid cavernous fistula:local experience from Pakistan[J].Pak Med Assoc，2011，61(10):989-993.

9 郭元星,李铁林.颈动脉海绵窦瘘血管内治疗的若干经验[J].广东医学,2006,27(4):451-453.

10 郭元星,李铁林,段传志,等.创伤性颈动脉海绵窦瘘的血管内栓塞治疗[J].第一军医大学学报,2004,24(10):1177-1180.

11 BIONDI A,MILEA D,COGNARD C,et al.Cavernous sinus du-ral fistulae treated by transvenous approach through the facial vein:report of seven cases and review of the literature[J].Am J Neuroradiol,2003,24(6):1240-1246.

12 李林，杜德坤.经岩下窦入路栓塞1例自发性间接型颈内动脉海绵窦瘘[J].中国微侵袭神经外科,2003,8(2):566-567.

13 Arat,CEKIRGES,SAATCII,et al.Transve nous injection Cavernousfistualas[J].Neuroradio1,2004,46:1012-1015.

14 陈昱云，谷震，王磊，等.经动脉入路Onyx栓塞外伤性颈内动脉海绵窦瘘[J].实用放射学杂志，2014,30(1):182-183.

15 Niimi Y，Song J，Madrid M，et al. Endosaccular treatment of intracranial aneurysms using matrix coils:early experience and midterm follow-up[J].Stroke，2006，37(4):1028-1032.

16 陈颖东，全伟，彭彪.球囊辅助Onyx胶栓塞外伤性颈内动脉海绵窦瘘[J].广州医药，2009，40(2):17-20.