重度僵硬性脊柱侧后凸合并Chiari畸形的截骨手术治疗及疗效观察

赵浩　马华松*　陈志明　王晓平　吴继功　谭荣　陆明　赵福江

·临床论著·

重度僵硬性脊柱侧后凸合并Chiari畸形的截骨手术治疗及疗效观察

赵浩1，2马华松1，2*陈志明2王晓平2吴继功2谭荣2陆明2赵福江2

（1.安徽医科大学，安徽合肥230032；2.解放军306医院全军脊柱外科中心，北京100101）

背景：重度僵硬性脊柱侧后凸畸形合并Chiari畸形（Chiarimalformation，CM）的手术治疗难度大，风险较高，目前国内相关临床研究较少。目的：探讨重度僵硬性脊柱侧后凸畸形合并CM的后路全脊椎截骨术（posterior vertebral column resection，PVCR）治疗及近期临床疗效。方法：回顾性分析2011年2月至2015年2月收治的17例重度僵硬性脊柱侧后凸畸形合并CM患者的临床资料，其中男7例，女10例；年龄14～27岁，平均（19.7±7.3）岁。其中11例患者一期后颅窝减压术（posterior fossa decompression，PFD）术前存在神经损害症状。术前冠状位主弯Cobb角88°～135°，平均109.8°± 21.6°；矢状位后凸Cobb角80°～128°，平均92.7°±11.9°。所有患者均已完成一期PFD，准备二期行PVCR，记录患者术中出血量、手术时间、术后2周及末次随访时的影像学改变。结果：二期PVCR手术时间为286～570min，平均（369.5±102.1）m in；出血量为1700～4300m l，平均（2195.8±1092.4）m l。二期PVCR后全部获得随访，随访时间为8～39个月，平均（14.7± 3.5）个月。随访期间无断钉断棒发生，术后未出现新的神经损害并发症。术后2周冠状位主弯Cobb角25°～70°，平均46.2°±10.7°，矫正率为（54.3±11.5）%；术后2周矢状面后凸Cobb角为38°～65°，平均45.7°±12.4°，矫正率为（52.6±12.8）%，与术前相比较均有统计学差异（P＜0.05）。末次随访冠状位Cobb角为30°～82°，平均48.7°±11.3°，丢失率为（3.8±2.6）%；矢状位Cobb角为40°～75°，平均47.9°±13.2°，丢失率为（5.7±3.4）%，与术后2周相比较均无统计学差异（P＞0.05）。结论：对于重度僵硬性脊柱侧后凸合并CM患者，采用一期PFD、二期PVCR可获得满意的矫形效果，具有较高的手术安全性。

【Abstract】Background:It isdifficultand high-risk of surgical treatment for severe rigid kyphoscoliosisassociatedwith Chiarimalformation（CM），and there are few domestic clinical researches on it.Objective:To research the therapeutic regime of posterior vertebral column resection in severe rigid kyphoscoliosis combined w ith CM and its short-term clinicalefficacy. Methods:Seventeen patientswith severeand rigid kyphoscoliosisassociatedw ith CM treated from February 2011 to February 2015 were enrolled in this retrospective study.Therewere 7males and 10 femaleswith an average age of（19.7±7.3）years（range，14-27 years）.Neurologic deficit syndrome existed in 11 patients before operation.Themean preoperativemajor coronal Cobb angle w as 109.8°±21.6°（range，88°-135°）.Themean kyphosis Cobb angle w as 92.7°±11.9°（range，80°-128°）.Posterior vertebral column resection（PVCR）was prepared after posterior fossa decompression（PFD）in all patients. Intraoperative blood loss，operation time and imaging changes（preoperatively，2 weeks postoperatively and at the last follow-up）were recorded.Results:The average operation time of PVCR w as（369.5±102.1）m in（range，286-570m in）.The average blood losswas（2195.8±1092.4）m l（range，1700-4300m l）.The averageperiod of follow-up was（14.7±3.5）months（range，8-39months）in all the patients.There was no instrument failure or new neurologic deficits at the final follow-up. Tw o w eeksafter PVCR，themajor coronal Cobb anglew as46.2°±10.7°（range 25°-70°）w ith the average correction rate being（54.3±11.5）%；the kyphosis Cobb anglewas 45.7°±12.4°（range 38°-65°）w ith the correction rate being（52.6±12.8）%. Therewere significant differences in themajor coronal Cobb angle and kyphosis Cobb angle before and after PVCR（P< 0.05）.At the final follow-up，the coronal Cobb angle and kyphosisCobb anglewas 48.7°±11.3°（range 30°-82°）and 47.9°± 13.2°（range 40°-75°），respectively；the average lost rate was（3.8±2.6）%and（5.7±3.4）%.No significant differences were found in the coronal Cobb angle or kyphosis Cobb angle 2 weeks after PVCR and at the last follow-up（P>0.05）.Conclusions:Tw o-staged surgery is safe and effective for severe rigid kyphoscoliosisassociated w ith CM.

【Keywords】Scoliosis；Arnold-ChiariMalformation；Osteotomy

小脑扁桃体下疝畸形，由Chiari于1891年首次报道，故也称Chiari畸形（Chiarimalformation，CM），是胚胎期后小脑先天性发育不良，在解剖上为小脑扁桃体等结构疝入上颈椎管内，发病率约0.7%［1，2］。僵硬性脊柱侧后凸畸形的矫形手术属神经高危手术，合并CM的矫形难度更大，神经损伤风险更高，目前国内相关临床研究较少。2011年2月至2015年2月采用一期行后颅窝减压术（posterior fossa decompression w ithoutduraplasty，PFD），二期行后路全脊椎截骨术（posterior vertebral column resection，PVCR）治疗重度僵硬型脊柱侧后凸畸形合并CM患者17例，均获得良好的矫形效果，现汇报如下。

1　资料与方法

1.1临床资料

2011年2月至2015年2月共收治重度僵硬型脊柱侧后凸畸形合并CM患者17例，男7例，女10例；年龄14～27岁，平均（19.7±7.3）岁。术前冠状位主弯Cobb角88°～135°，平均109.8°±21.6°；矢状位后凸Cobb角80°～128°，平均92.7°±11.9°。术前冠状面躯干偏移16～39mm，平均（27.1±12.7）mm；矢状面躯干偏移14～37mm，平均（25.4±13.2）mm。全脊柱MRI均确诊CM，其中14例伴随脊髓空洞，均已完成一期PFD，术后无神经系统并发症。一期PFD术前11例患者存在神经损害表现：其中膝腱反射减弱5例（双侧3例，左侧1例，右侧1例）；左下肢肌力减退并肌肉萎缩1例；腹壁反射减弱或消失4例，躯体感觉减退1例。

所有患者均行全脊柱正侧位和左右最大侧屈位（bending像）X线片、全脊柱CT平扫+三维重建、全脊柱MRI检查，以明确脊髓病变情况；行心脏超声、肺功能及血气分析等检查，评估术前心肺功能。

1.2手术方法

1.2.1一期PFD：完善术前检查后进行术前评估。本组17例重度僵硬性脊柱侧凸合并CM患者均已完成一期PFD：采用全身麻醉，取俯卧位，Mayfield头架固定，设计枕外粗隆至C3，棘突后正中直切口，沿项韧带分离暴露枕骨鳞部、枕大孔区及寰椎后弓，将枕骨大孔上方骨质去除约3 cm×4 cm，咬开枕大孔后缘约3 cm，并将寰椎后弓咬除1.5～2 cm（进行小骨窗减压，不进行颈枕融合，维持颅颈交界区稳定），切除增厚的寰枕筋膜，完成硬膜外减压术。双极电凝下疝的小脑扁桃体使之皱缩，或行小脑扁桃体软膜下部分切除使之回缩至枕大孔平面以上，5-0显微缝线间断缝合软膜切口，术中严密止血，人工硬膜修补材料减张、严密缝合硬膜，不置引流管，分层严密缝合肌层、筋膜及皮肤各层。

1.2.2二期PVCR：PFD术后2周至2个月，患者一般情况恢复良好，11例患者术前存在的神经损害表现术后未加重，无新的神经损害并发症，完善术前检查后进行术前评估，二期行PVCR，采用全身麻醉，患者取俯卧位，标准后正中切开，骨膜下剥离显露手术区域，植入椎弓根螺钉，并透视确定螺钉位置的准确性。通过切除顶椎区拟进行截骨节段脊柱后方椎板、小关节，分别经凸侧、凹侧经椎弓根切除前方椎体及其相邻上下节段椎间盘及软骨板，并切除椎管前壁骨质结构（防止在加压合拢时损伤脊髓），截骨完成后采用钉棒系统进一步矫形，并进行凸侧加压闭合截骨间隙，凹侧进行撑开，在矫形过程中必须反复检查硬膜边缘有无截骨残留压迫，完成脊柱畸形的矫正。术中对患者进行唤醒实验，确认双下肢运动正常后，充分制做植骨床，利用自体骨（或同种异体骨）进行植骨融合。手术均在运动诱发电位（motor evoked potential，MEP）和体感诱发电位（somatosen sory evoked potential，SSEP）监测下进行，术中若出现诱发电位波幅下降或潜伏期延长，应立即减少矫形度数并进行唤醒试验，探查截骨断端及内固定，以判断术中是否出现脊髓、神经损伤并发症。

1.2.3术后处理及康复：术后常规抗生素治疗3～5 d；所有患者采用引流管闭合引流，24 h引流量＜50m l时拔除引流管。术后卧床7～10 d后佩戴支具下地进行功能锻炼，佩戴支具保护至术后6个月。

1.3观察指标

记录术前、术后2周及末次随访时冠状面及矢状面主弯Cobb角；并观察矫形率及丢失率的变化情况。观察患者随访期间神经系统并发症、内固定并发症情况。矫形率=（术前Cobb角-术后Cobb角）/术前Cobb角×100%。Cobb角丢失率=（末次随访Cobb角-术后即刻Cobb角）/术后即刻Cobb角×100%。侧弯柔韧性指数=（术前Cobb角-侧屈位Cobb角）/术前Cobb角×100%。冠状面平衡（冠状面躯干偏移距离：C7铅垂线与骶骨正中线的距离）；矢状面平衡（矢状位躯干偏移：C7铅垂线与过S1后上角垂线的距离），分别以冠状面及矢状面躯干偏移距离＞20mm为冠状面、矢状面失平衡。

1.4统计学处理

采用SPSS 18.0统计软件进行数据处理，计量资料以均数±标准差表示，采用t检验进行统计分析，以P＜0.05为有统计学差异。

2　结果

2.1一般情况

二期PVCR均为侧凸顶点单椎体截骨，切除T7椎体1例，T8椎体3例，T9椎体5例，T10椎体6例，T11椎体2例。手术时间为286～570 m in，平均（369.5±102.1）m in；出血量为1700～4300 m l，平均（2195.8±1092.4）m l。

二期PVCR术后均获得随访，随访时间为8～39个月，平均（14.7±3.5）个月。

2.2临床疗效

术后2周冠状位主弯Cobb角25°～70°，平均46.2°±10.7°，矫正率为（54.3±11.5）%；术后2周矢状面后凸Cobb角为38°～65°，平均45.7°±12.4°，矫正率为（52.6±12.8）%，与术前相比较均有统计学差异（P＜0.05，表1）。末次随访冠状位Cobb角为30°～82°，平均48.7°±11.3°，丢失率为（3.8±2.6）%；矢状位Cobb角为40°～75°，平均47.9°±13.2°，丢失率为（5.7±3.4）%，与术后2周相比较均无统计学差异（P＞0.05，表1）。

术后2周冠状面躯干偏移5～17mm，平均（8.7± 6.2）mm；矢状面躯干偏移6～17mm，平均（7.6±5.9）mm。末次随访冠状面躯干偏移平均7～23mm，平均（9.2± 11.3）mm；矢状面躯干偏移8～19mm，平均（9.1±7.6）mm。术后2周冠状位及矢状位躯干偏移得到满意纠正，末次随访有2例患者出现冠状面失平衡。典型病例见图1。

2.3并发症情况

本组17例患者术后无瘫痪及永久性神经损伤并发症。5例术前膝腱反射减弱和4例腹壁反射减弱轻度改善，1例躯体感觉减退明显改善，1例肌萎缩随访未见进行性加重，2例出现胸腔积液，1例行胸腔闭式引流术，1例保守治疗，均痊愈。2例患者随访期间出现冠状位失平衡，无感染及断钉断棒并发症。

表1　17例患者术前、术后及随访时的矫形情况（n=17，x±s）

3　讨论

3.1合并CM的诊断及治疗

CM是一种以小脑扁桃体下疝为主要特征的先天性疾病，多数伴有脊髓空洞（48%～88%）［3］，本研究17例患者中14例伴随脊髓空洞，其发病机制尚不清楚。M ilhorat等［4］研究认为CM的产生与遗传关系密切，CM的发病存在着明显的遗传倾向，至于何种基因在起作用尚需大量循证医学研究。CM最常见的神经损害体征为腹壁反射消失或不对称、浅感觉减退和肌力下降。以上神经损害由于不严重易被忽略或被脊柱侧弯的外观畸形所掩盖。MRI检查可以明确CM和脊髓空洞症，明确小脑扁桃体的位置及脊髓异常情况，对脊髓病变的检查具有高度灵敏性和特异性，在显示椎管内病变方面具有不可替代的优势，对于以脊柱侧凸为首诊的患者，应常规进行MRI检查，有助于CM的明确诊断。对于CM的手术治疗目的主要是为了解除颈枕部脊髓压迫，使神经损害症状得到缓解［5］。Ferguson等［6］报道1例患者未接受CM及脊髓空洞治疗而直接施行脊柱矫形术，术中唤醒实验阳性，腰部以下全瘫，立即取出内固定物，术后1周恢复正常而行支具保守治疗，其神经损伤机制尚不完全清楚，笔者认为CM以及脊髓空洞的存在减小了原本有限的椎管内容积，随着脊柱三维矫形的快速发展，无论凹侧撑开、凸侧加压、去旋转，还是截骨技术，或多或少都会对椎管容积产生影响，进而引发脊髓神经损伤。现今脊柱外科学者们的共识是先对CM进行处理，以极大降低脊柱矫形的手术风险，提高手术安全性。但也有学者对此持怀疑态度，Xie等［7］对13例脊柱侧凸合并CM患者行一期后路脊柱侧凸矫形术，术后及随访未发现任何因手术而导致的神经并发症，3例术前有神经症状的患者术后神经症状得到逐步改善，因此认为矫形术前的后颅窝减压术不是必要的。脊柱矫形技术飞速发展，矫形效果大大提高，但考虑到神经并发症一旦发生结果多为灾难性的，故将CM患者交由神经外科医师处理成为众多骨科医师的不二选择。现今对于CM的处理观点是重建后颅窝的容积［8］，因此最为经典的PFD成为治疗该类疾病的首选［9］。本研究认为PFD作为重度僵硬性侧后凸合并CM患者行截骨矫形术前的准备性手术，有利于减少脊柱侧后凸矫形时可能出现的神经并发症，PFD对于CM合并脊髓空洞的治疗作用得到一致认同，国外大量随访研究表明PFD术后临床症状会有所好转，影像学也证实伴有空洞的塌陷或直径减小，磁共振血管造影（magnetic resonance angiography，MRA）检查提示脑脊液流体力学研究也证实枕大池内脑脊液流动明显改善，远期疗效值得肯定［10-13］。本研究随访观察也证实PFD术后神经症状未加重甚至有所好转，对小部分随访患者行MRI检查见脊髓空洞范围缩小，本组患者一期PFD术前颅颈交界区结构正常，后颅窝小骨窗减压尽量保留原有结构，未进行枕颈固定融合，随访未出现寰枢关节不稳定及脱位并发症，至于将来是否会出现寰枢关节不稳或脱位还需进一步临床随访观察。

图1　患者，男，23岁，重度僵硬性脊柱侧后凸合并CM，行一期PFD，二期PVCR治疗

3.2重度僵硬性脊柱侧后凸的手术治疗

一般认为冠状位Cobb角＞80°为重度脊柱侧凸，Bending位X线片矫正率＜30%为僵硬性脊柱侧凸［14］。矢状位Cobb角＞80°为脊柱后凸，重度僵硬性脊柱侧后凸畸形复杂，脊柱柔韧性差，手术难度大，出血多，神经并发症风险高，常规方法矫形效果不理想，后路截骨技术如Sm ith-Peterson截骨（SPO）和经椎弓根闭合截骨技术（PSO）常用于脊柱侧凸矫形，其对于冠状位及矢状位重建的矫形力度不如PVCR截骨，其应用于僵硬性脊柱侧后凸畸形矫正仍有限制和不足之处。PVCR是全部切除1个或1个以上的脊柱节段，对骨性结构进行离断，实现脊柱序列重塑矫形，1个节段的PVCR可以获得50°～70°侧凸或后凸的矫形效果，而且前柱按需要进行重建，可以达到同时矫正矢状面和冠状面上畸形的目的。Suk等［15］采用PVCR矫正重度僵硬性脊柱侧凸患者16例，平均矫形率为58.7%，取得良好矫形效果。史亚民等［16］对58例僵硬性脊柱侧后凸患者使用顶椎截骨治疗，术后患者侧凸、后凸矫正率分别为62.4%、63.5%。海涌等［17］对26例重度僵硬性脊柱侧后凸患者行PVCR治疗，侧凸、后凸矫正率平均在61.1%和51.6%。本研究中17例患者采用PVCR术治疗，侧凸、后凸矫正率分别为（54.3±11.5）%和（52.6±12.8）%，获得满意矫形效果。然而PVCR手术难度大，对术者的要求高，截骨量多，风险高，尤其是神经损伤并发症高是当前PVCR手术推广的瓶颈。

3.3合并CM的重度僵硬性脊柱侧后凸手术治疗的安全性及近期疗效评估

合并CM的重度僵硬性脊柱侧后凸手术的治疗难度和神经损伤风险高，Bradford和Tribuslul［18］报告了24例行截骨手术患者中发生神经系统并发症3例，发生率12.5%。Berven等［19］报告的13例截骨患者中发生暂时性下肢麻痹4例（30.8%），术后半年随访时症状消失。马华松等［20］对321例脊柱畸形截骨患者神经并发症分析认为，Cobb角＞100°的重度脊柱侧后凸截骨治疗神经并发症的发生率为5.9%。本研究中17例患者术后未出现新的神经并发症，术前已存在的神经症状术后未加重，部分患者神经症状在随访期间有所改善。邱勇等［21］通过对52例伴发CM和（或）脊髓空洞的脊柱侧凸患者的治疗方案和临床疗效进行分析表明，对于无神经症状患者经牵引2周后无神经功能变化可直接行矫形手术，对有神经损害症状患者，应先做预防性手术处理，然后再行脊柱侧后凸畸形矫形手术，可获得安全有效的矫形效果。吴继功等［22］对合并无自觉症状的ChiariⅠ型畸形的脊柱侧凸患者，为防止脊柱侧凸矫形过程中脊髓受到牵拉而引起小脑和脊髓的损害，先行PFD后再进行脊柱侧凸矫形，取得满意的矫形效果。Charry等［23］认为PFD术后3～6个月后再行脊柱后路矫形术可以降低脊髓神经损伤的风险。以上国内外临床研究未涉及重度僵硬性脊柱侧后凸畸形合并CM的截骨矫形研究。回顾分析本研究中17例重度僵硬性脊柱侧后凸合并CM患者术前及术后的影像学表现可见侧后凸畸形严重，矫形难度大，采取分期手术治疗可降低矫形手术后神经并发症的风险，并取得了良好的矫形效果，随访期间出现2例冠状位失平衡，予以支具外固定保护，其余患者恢复满意，矫形无明显丢失。

PVCR是治疗重度僵硬性脊柱侧后凸畸形的有效方法，但是该手术操作难度大，风险高，对术者要求高，神经系统并发症是最严重的并发症之一。马华松等［20］认为术前已存在神经损害的患者为神经并发症的高危因素，术前存在神经损害提示脊髓已出现受压，手术操作更易加重神经损伤。术中实施SSEP、MEP和唤醒试验对降低神经损伤发生率具有重要作用，因此在重度僵硬性脊柱侧后凸合并CM患者的矫治过程中，不仅要取得满意的矫形效果，同时还要对患者可能出现的神经系统并发症进行全面的评估，术中实施SEEP及MEP监测尤为重要。

综上所述，对于合并CM的僵硬性脊柱侧后凸畸形患者，一期进行PFD，去除颈枕部脊髓压迫，使神经损害症状得到缓解，降低神经并发症的发生率，二期行PVCR，可取得良好的矫形效果，具有较高的手术安全性。本研究不足之处在于病例数较少、随访时间较短，随着患者年龄的增长，后期脊柱畸形矫形丢失是否会进展，神经损害是否加重，尚待继续随访观察。

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Efficacy ofosteotomy in the treatmentof severe rigid kyphoscoliosisassociatedw ith Chiarimalformation

ZHAO Hao1，2，MAHuasong1，2*，CHEN Zhim ing2，WANG Xiaoping2，WU Jigong2，TAN Rong2，LUM ing2，ZHAO Fujiang2
（1.AnhuiMedicalUniversity，Hefei230032，Anhui；2.Departmentof Orthopedics，SpinalCenterof PLA，the306th Hospitalof PLA，Beijing 100101，China）

2095-9958（2016）02-0016-06

10.3969/j.issn.2095-9958.2016.01-03

马华松，E-mail：mahuasong@vip.163.com

【关健词】脊柱侧凸；Arnold-Chiari畸形；截骨术