人工肘关节置换术治疗肘关节色素绒毛结节性滑膜炎1例报道并文献综述

高晨鑫 龚旭鸣 肖涟波

【关键词】 色素绒毛结节性滑膜炎；人工肘关节置换术；关节炎，类风湿；病案报道；文献综述

doi：10.3969/j.issn.2095-4174.2016.03.010

色素绒毛结节性滑膜炎（pigmented villonodular synovitis，PVNS）是一种较少见、性质介乎炎症和良性肿瘤之间的滑膜疾病，绒毛型更近似炎症，结节型似良性肿瘤[1]。本病常以单个关节发病，因双膝滑膜占全身滑膜的1/2，且为负重关节，故膝关节PVNS最为常见[2]。本病全身症状不明显，患者基础症状显示正常，血象无明显变化，炎症指标表现也不典型，容易误诊。笔者诊治PVNS患者1例并行左肘关节人工关节置换术，现报道并综述如下。

1 病例资料

患者，女，61岁。因左肘关节疼痛4年，加重伴伸直受限3个月入院。患者于4年前无明显诱因出现左肘关节肿痛，不伴晨僵，无双手掌指关节、指间关节肿痛，无大关节游走性疼痛，发病以来无体质量进行性减退。患者既往体健，否认重大手术外伤史，无过敏史。体格检查：各系统均无特殊变化。专科检查：左肘活动度45°～90°，左肘关节肿胀压痛明显，左手远端手指感觉正常，余关节均无特殊改变，MAYO评分30分。实验室检查示WBC 6.37×109·L-1，中性粒细胞比率68.4%，Hb 107 g·L-1，C-反应蛋白（CRP）67.49 mg·L-1，红细胞沉降率（ESR）12 mm·h-1，降钙素原0.05，类风湿因子（-），ENA 7项均正常，抗链球菌溶血素“O”试验（-），HLA-B27（-），T-SPOT（+）；X线片提示两肺纹理增多，主动脉弓突出、硬化，右上肺内带一小片结节状影（提示陈旧性肺结核可能）。肿瘤指标正常范围。左肘关节MRI及X线片

提示关节退变，关节间隙狭窄，关节腔滑膜增生积液，类风湿关节炎改变可能。左肘CT提示关节毛糙狭窄伴虫蚀样改变，关节软组织略肿胀。余系统无特殊改变。关节腔穿刺抽液：关节液穿刺呈血性，略有黏稠，左肘关节穿刺抽液细菌培养结果提示未见细菌生长。初步诊断：考虑左肘关节色素绒毛结节性滑膜炎（待术中取滑膜做冰冻检查明确诊断）。

治疗经过：患者肘关节无红肿热痛等症状，白细胞、中性粒细胞、关节腔穿刺均未见明显异常，初步排除感染，同时T-SPOT（+），故给予患者异烟肼0.4 g·d-1+利福平0.45 g·d-1+吡嗪酰胺

1.5 g·d-1+乙胺丁醇1 g·d-1四联抗结核治疗。后复查CRP 62.33 mg·L-1，ESR 16 mm·h-1，患者全身无低热乏力等症状，且MRI示滑膜增生明显，初步可排除TB感染。患者自述疼痛剧烈，活动受限，手术意愿强烈，且关节面破坏明显。充分与患者沟通交流后，告知手术风险，以及人工肘关节置换术后可能的并发症等，患者表示理解并积极配合，排除感染、神经源性以及骨缺损等问题后，完善相关检查、行关节清创术备人工关节置换术。手术过程：取左肘后侧手术切口长约15 cm，术中注意保护尺神经，尺骨鹰嘴向尺侧半脱位，沿尺骨鹰嘴肱三头肌腱止点钝性袖套样分离三头肌腱止点向桡侧牵开，打开关节腔，可见关节面破坏明显，间隙消失，关节腔内滑膜大量增生且呈咖啡色样。取滑膜组织送冰冻病理检查，低倍镜下可见明显的绒毛和结节样改变。高倍镜下可见大量细胞基质，同时伴有成纤维组织、多核巨细胞、黄瘤细胞，及铁血黄素沉积，即行清理左肘关节腔，暴露肱骨内外侧髁、尺骨鹰嘴及上尺桡关节，清理关节腔内的增生滑膜组织。向后脱位肘关节，切除桡骨小头，按照小号试模外形切除肱骨内外侧髁间骨质，暴露髓腔，取小号肱骨试模扩大髓腔，试装XS号短柄假体试模配合良好；清理尺骨鹰嘴内及周围增生骨质，暴露鹰嘴窝，取鹰嘴窝内中点处，进入髓腔，试用小号尺骨试模扩大髓腔，试装XS号假体配合良好。正式安装左肘关节假体，锁芯由尺侧向桡侧安装，锁帽由桡侧向尺侧安装，活动左肘关节，见左肘活动度0°～140°，侧方稳定，将肱三头肌腱及止点缝回原处。患者术后5 d负重训练，术后随访

3个月，患者无特殊主诉不适。术后2周MAYO评分为80分。

2 病案讨论并文献复习

PVNS常发生于滑膜组织或腱鞘[3]，以滑膜高度增生及棕黄色含铁血黄素沉着为特点。PVNS按病变的分布范围可分为弥漫性和局限性2种[4]。20世纪40年代诸多学者提出了PVNS的炎症理论。最早PVNS由Jaffe等[5]发现，电镜下发现巨噬细胞内含有大量含铁血黄素，且在滑膜细胞中发现大量胶原及玻璃样变性物质，这些特点与炎症病理过程非常相似；但未能确认为PVNS与炎症作用相关性联系。Oehler等[6]研究表明，炎症对PVNS的发病有重要影响，慢性炎症对关节内小血管的破坏明显，大大增加了出血的概率，进一步扰乱了滑膜中巨噬细胞对铁的消化能力，而局部高浓度的铁含量使巨噬细胞转化为B型滑膜细胞和成纤维细胞，且异常细胞增殖行为使机体具有其他不典型的表现。1968年，Hirohata等[7]对PVNS又有了新的认识，认为PVNS的产生可能与局部的脂肪代谢异常有关。他推测胞内胆固醇和磷脂代谢障碍会促使关节腔内的局部炎症而导致出血，同时炎症刺激下的滑膜基质细胞继续增生，形成了PVNS。

人工肘关节置换术最初被应用于类风湿关节炎患者的肘关节破坏中，随着医疗技术的发展，现今也逐渐被运用于创伤性骨关节炎、老年新鲜的肱骨远端骨折等患者；但肘关节置换术的远期疗效一直被质疑[8]。肘关节假体从1885年发展至今，有了长足的进步。根据肱骨假体对尺骨假体之间是否允许除伸屈单轴活动以外的其他轴向活动，可将假体植入关节成形术分为限制性、半限制性与非限制性3类[9]。本例患者采用的是Zimmer公司的半限制铰链假体，假体设计特点为：珍珠面柄带翼肱骨假体，微孔面柄尺骨假体设计，假体与骨接触处采用骨水泥固定。Gill等[10]报道了该型假体全肘关节置换的远期（10～15年）效果，功能优良率为88%，Kaplan-meier分析表明，假体5年生存率为95%，10年生存率为92.4%，并发症发生率为13%，X线松动率为8%。

鉴别诊断（1）关节结核：全身症状明显，有低热、盗汗、乏力等。DR可见关节肿胀，关节间隙变窄，关节骨质破坏[11]。CT可显示关节囊肿胀、积液[12]。MRI可见①关节软骨面以及骨皮质表面明显受损，骨皮质边缘T2压脂高信号，提示有缺损明显；②关

节腔内滑膜组织增生不明显，该患者T-SPOT（+），影像学表现提示关节软骨破坏明显，但是MRI表现不明显[13]。（2）类风湿关节炎：是一种病因未明的慢性、以滑膜炎症为主的系统性疾病。以手足等小关节的对称性侵袭性病变为主要特征，并且伴有晨僵，常导致关节畸形及功能丧失，实验室检查有类风湿因子以及抗CCP抗体阳性[14]；DR表现为关节间隙变窄，关节面及边缘骨质局限性侵蚀破坏，周围骨质疏松表现，MRI表现常为滑膜炎渗出表现，TIWI呈低信号，T2W1为高信号[15]。（3）痛风：是一种发病机制清楚、嘌呤代谢异常、尿酸增高、局部关节红肿疼痛的代谢性疾病[16]。早期痛风X线检测常常无明显特征性表现，可有局部关节肿胀[17]。而后期随着疾病的发展，痛风石形成，痛风石及其周围骨质破坏明显，可见边缘呈翘状突起；关节软骨面破坏，关节面不规则。根据痛风石的灰化程度不同在CT扫描中可表现为灰度不等的斑点状表现。痛风石在MRI检查的T1和T2影像中均呈低到中等密度的块状阴影。（4）血友病性关节炎：为一组因凝血因子缺乏而引起的遗传性疾病[18]，实验室检查常有部分凝血酶时间延长，第ⅤⅢ因子、Ⅸ因子、Ⅺ因子缺乏，其病理改变主要由骨关节反复出血所致，反复出血者可有含铁血黄素沉积，X线下可见滑膜增殖引起软骨边缘和软骨下骨侵蚀。软骨的退变与破坏导致关节间隙狭窄甚至消失。长期的废用关节也会导致局部应力性骨质疏松[19]。

3 小 结

PVNS目前尚无特效药物治疗，主要集中于关节镜下治疗和关节镜下治疗合并化疗等手段，方式单一。笔者认为，在临床上应加强医师对本病的认识，对症状类似的疾病做到充分鉴别，有理有节；相关部门加紧对PVNS的基础研究。该患者关节症状明显，MRI示大量滑膜增生，术前诊断不明确，最好能予以肘关节镜下取滑膜标本病理检测以明确诊断，诊断性治疗应更加重视。

4 参考文献

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收稿日期：2015-11-09；修回日期：2016-02-01