口底皮样囊肿伴舌瘘1例

吴平凡 雷振革 吴坚 陈林林

南昌大学附属口腔医院口腔颌面外科，南昌 330006

皮样囊肿为胚胎发育时遗留于组织中的上皮细胞发展而形成[1]，属于发育性囊肿，可发生于人体各个部位，通常发生于皮下，口底为口内最常见的部位，占全身皮样囊肿的1.6℅[2]。皮样囊肿多见于青年期，生长缓慢，一般为口底孤立性包块，伴有舌瘘者少见。本文报道1例口底皮样囊肿伴舌瘘的病例，并对其诊断、治疗及发生原因进行探讨。

1 病例报告

患者赵某某，女，20岁，2014年12月因舌下反复肿胀伴舌尖溢分泌物2年收入南昌大学附属口腔医院。患者2年前出现舌下反复肿胀，且舌尖部有分泌物流出，行抗炎治疗，肿胀可缓解，但不能完全消退。5 d前口底舌下明显肿胀，于南昌大学第一附属医院行细胞穿刺检查：舌尖及口底囊肿伴感染。本院门诊以“口底皮样囊肿伴舌瘘”收治入院。临床检查：口底舌系带根部可见一肿物（图1），大小约1.5 cm×1.5 cm，表面黏膜色泽正常，边界清楚，微突出于黏膜表面，质地中等，不活动，无压痛。舌尖处有一针尖大小瘘口，吞咽时或挤压口底包块可见舌尖瘘口处有黄色角化物溢出。舌活动自如，无麻木感。结合病史及穿刺检查考虑皮样囊肿可能性大。

图1 口底边界清楚的包块，大小1.5 cm×1.5 cmFig 1 Well marked swelling in the floor of the mouth measuring about 1.5 cm×1.5 cm

完善术前检查后，于全身麻醉下行口底皮样囊肿切除术+瘘管切除术，术中采取舌下正中纵行切口摘除囊肿，见肿物位于黏膜下，钝性分离囊肿时，可见舌尖部有角化物溢出，包膜完整，与周围组织无粘连，追踪瘘管从舌腹部一直到舌尖舌背部（图2），切除舌尖瘘口周围部分舌肌，分层缝合伤口，口底留置橡皮引流条一根。术后病理：口底皮样囊肿合并瘘管形成（图3）。

图2 手术切除囊肿与瘘管Fig 2 The macroscopic image of the surgical extract showing the cystic formation and fistula

图3 术后病理影像 HE × 100Fig 3 Postoperative pathological image HE × 100

2 讨论

皮样囊肿属于胚胎发育时多功能上皮残留产生的先天性疾病，主要位于胚胎裂隙融合处。口腔部好发于口底正中，通常认为是胚胎发育时下颌骨、舌骨鳃弓在中线融合时原始上皮碎片或残留内陷引起的[3]。本病例中皮样囊肿位于口底正中靠近舌系带根部，笔者认为系第一、第二对鳃弓在中线融合时被埋入的上皮剩余或上皮碎片增生发育而成。

皮样囊肿在成人中好发于20～30岁，表现为无痛性缓慢增长的包块，大小从几毫米到几厘米，取决于其初期临床表现，位于口底区可因逐渐出现阻塞现象如说话及吞咽困难而被重视，位于颏下区可被人误认“双下巴”而漏诊。囊肿生长缓慢，不易发现，如在青春期突然迅速增大，系皮脂腺分泌大量的皮脂和上皮脱落造成[3]。本例患者因舌尖处瘘口有豆渣样物流出而就诊，此亦为该疾病的临床特征之一。彩超、头颅CT或MRI等检查可了解病变的囊实性、准确部位、范围及与周围组织的解剖关系等。囊肿内毛发的强回声团块及声影是皮样囊肿的超声特征性表现，但尚不具备显示除毛发外其他皮肤附属结构的能力[4]，故对病变的鉴别诊断尚需结合病史及其他辅助检查，如细针吸取活检仍为明确肿物性质的首选。皮样囊肿应与其他口腔囊肿相鉴别，如表皮样囊肿、囊性水瘤、神经纤维瘤、舌下腺囊肿。同时，还要与脂肪瘤、血管瘤及畸胎瘤相鉴别。

术中可见与囊肿相连的瘘管从舌腹正中部一直到舌尖背部，瘘口开口于舌背。患者否认舌背有外伤及手术史，但有过肿胀疼痛等炎症表现，因此瘘管可能是囊肿感染后形成或先天性的。如为先天形成，笔者认为与舌的胚胎发育有密切关系。胚胎第5周时，第一对鳃弓内侧隆突迅速发育增长，并在中央部联合形成舌体和舌尖。两侧的侧隆突如果在中线融合不良，则产生分叉舌、瘘管等先天性畸形，如果在中线融合时表面的上皮未能全部退化，残留上皮组织在出生后异常增殖、囊性变，即可形成中线性上皮性囊肿，并发感染时亦可发生瘘管。本例患者瘘管在舌腹面正中，符合这一论断。

手术切除是口底皮样囊肿的最佳治疗方法，一般极少复发。虽然皮样囊肿为先天性良性病变，但仍有潜在的恶变可能，如恶变为鳞状细胞癌，因此宜尽早手术。本病例术中采取舌腹正中纵形切口进路可避开舌下腺、颌下腺导管、舌神经、舌深动静脉等口底重要结构，因而出血少，损伤小，并便于操作；但切开时应注意舌下肉阜的后方正中部位，避免损伤下颌下腺导管开口。

[1]于世凤. 口腔组织病理学[M]. 6版. 北京: 人民卫生出版社, 2007:309.

[2]Makos C, Noussios G, Peios M, et al. Dermoid cysts of the floor of the mouth: two case reports[J]. Case Rep Med, 2011,2011:362170.

[3]Jadwani S, Misra B, Kallianpur S, et al. Dermoid cyst of the floor of the mouth with abundant hair: a case report[J].J Maxillofac Oral Surg, 2009, 8(4):388-389.

[4]贾译清. 临床超声鉴别诊断学[M]. 2版. 南京: 江苏科学技术出版社, 2007:166.