3例尿道平滑肌瘤的诊治报告并文献复习

黄建生 蓝 宇 孟 勇

汕头大学医学院第一附属医院泌尿外科，广东汕头 515041

3例尿道平滑肌瘤的诊治报告并文献复习

黄建生 蓝 宇 孟 勇

汕头大学医学院第一附属医院泌尿外科，广东汕头 515041

目的 探讨尿道平滑肌瘤的临床特征及诊治方法。 方法 回顾性分析我院2011～2012年收治的3例尿道平滑肌瘤患者的临床资料并对相关文献进行复习。 结果 3例患者尿道口肿物均行手术完整切除，术后病理检查证实为尿道平滑肌瘤。随访28～34个月，未见复发。 结论 尿道平滑肌瘤是一种罕见的良性尿道肿瘤，无特征性临床表现，确诊有赖于病理检查。手术切除可治愈，预后好。

平滑肌瘤；良性尿道肿瘤；雌激素受体；病理

尿道平滑肌瘤是一种罕见的尿道间叶组织良性肿瘤，国内外个案报道极少，本文总结分析了我院2011～2012年发现并收治的3例病例并复习了国内外最新相关文献，对该病的临床特征及诊治方法进行归纳整理，现报道如下。

1 临床资料

病例1，女性，27岁，因产前检查时发现尿道口肿物1个月收入我院，未诉排尿困难、尿频、尿急、尿痛、血尿等不适。既往无特殊病史。查体：双肾区无叩痛，输尿管行程区无压痛，膀胱区无膨隆、压痛。见尿道外口靠近尿道右前壁约2.0cm×1.0cm×1.0cm类圆形实性肿物，边界清，质韧，色微红，表面光滑，无破溃及分泌物。辅助检查：尿常规示潜血（+）、白细胞（-）、镜检红细胞1 ～ 3/HP，泌尿系统彩超及血性激素水平未见明显异常。术前诊断：尿道肉阜。

病例2，女性，49岁，因发现尿道口肿物8个月收入我院，无排尿困难、血尿及尿路刺激症状。既往无特殊病史。查体：双肾区无叩痛，输尿管行程区无压痛，膀胱区无膨隆、压痛。尿道口位于尿道前壁见约2.0cm×1.5cm×1.5cm隆起性肿物，呈息肉样，质韧，表面潮红，无破溃出血，无触痛。辅助检查：尿常规示潜血（+）、白细胞（-）、镜检红细胞0 ～ 2/HP，泌尿系统彩超未见明显异常，测残余尿7mL。术前诊断：尿道外口息肉。

病例3，女性，54岁，因发现尿道外口旁肿物10余年收入我院，偶有尿不尽感，无肉眼血尿及尿路刺激症状。既往高血压病史。查体：尿道外口位于尿道右侧前壁见约3.5cm×3.5cm×3.0cm类圆形肿物，呈囊性感，界限清，色灰白，表面光滑，无分泌物，无触痛。辅助检查：尿常规正常，泌尿系统彩超示会阴部居中低回声肿块。术前诊断：尿道外口囊肿。

2 手术方法

3例患者均在腰硬联合麻醉成功后常规行膀胱尿道镜检，镜下观察肿瘤包膜完整，基底均位于尿道前壁近外口处，余尿道黏膜及膀胱内均未见新生物，遂退出膀胱镜，完全暴露肿物基底部，沿肿物基底包括基底周围少许尿道组织将尿道口肿物完整切除后送病检，创面黏膜用5-0可吸收线缝合彻底止血，术后予留置尿管，创面予碘伏纱加压包扎，术程顺利。

3 结果

3例患者均在术后第5天拔除尿管后排尿通畅，伤口愈合良好，恢复出院。随访28～34个月，无排尿不畅和不适感，未见肿瘤复发。术后病理报告：病例1尿道平滑肌瘤，瘤细胞生长活跃，分化良好，异型性小，免疫组化：Actin（+）、S-100（-）、Vim（+）、CD34（-）。病例2 尿道口梭形细胞肿瘤，细胞核呈棒状，染色质呈细颗粒状，无核分裂象，免疫组化：SMA（+）、S-100（-）、Vim（+）、CD57（-）、Ki-67（1%+）、ER（+）、PR（+），考虑为平滑肌瘤。病例3 尿道口平滑肌瘤（图1），免疫组化：SMA（+）、S-100（-）、Vim（+）、Ki-67（＜1%+）、ER（+）、PR（+）。

图1 尿道平滑肌瘤形态（HE×200）

4 讨论

尿道平滑肌瘤是一种间叶组织来源的非上皮性良性尿道肿瘤，发生于尿道平滑肌的环状纤维，较为罕见。文献报告其发病年龄多见于20～50岁的女性，男性患者极其罕见，故有女性尿道平滑肌肿瘤之称，平均发病年龄在40岁左右[1-3]。本组3例患者均为女性，年龄分别为27、49及54岁，平均年龄43岁。

目前本病的发病机制尚未明确，多数学者认为尿道平滑肌瘤发病因素与体内雌激素水平的增高密切相关，这点类似于女性子宫肌瘤。Alvarado-Cabrero等[4]采用免疫组织化学技术对尿道平滑肌瘤标本进行雌激素受体（estrogen receptor，ER）的检测，结果为不同程度阳性表达，证实了尿道平滑肌瘤ER的存在，并提示该肿瘤的发生可能与ER表达相关。本组有2例免疫组化结果ER（+）。国内外均有报告在妊娠期间发现尿道平滑肌瘤且在妊娠数周后或再次妊娠后肿瘤生长明显增快的案例[5]。国内吴波等[6]报道有尿道平滑肌瘤患者在月经期前发现肿物增大而性交时明显感觉阴道前壁异物感加重。说明女性尿道组织内雌激素受体的水平同子宫、乳腺一样随子宫周期变化而变化，而高雌激素水平刺激了肿瘤的生长。因此认为雌激素增高并长期刺激可能是女性尿道平滑肌瘤的主要发病因素之一。本文在国内文献中首次报道了尿道平滑肌瘤病例ER的表达情况，但由于例数较少，需继续累积更多病例标本进行检测研究。国内谢广静等[7]还发现尿道平滑肌瘤患者多有月经失调病史或多次妊娠史，有部分患者临近更年期，认为本病除了与雌激素的增高有关外，内分泌功能紊乱可能也与该病的发生有关。本组有2例患者也是在更年期时出现肿瘤快速增大而来就诊。

尿道平滑肌瘤可生长在尿道的所有部位，女性以尿道外口前壁最为常见，男性则多见于后尿道前列腺部和前尿道的舟状窝。瘤体大小从数毫米至数厘米不等，大部分肿瘤直径在2～4cm左右，极少有超过5cm者。本组患者肿瘤均发生于尿道外口前壁，直径最大3.5cm，与文献报道相符。尿道平滑肌瘤的病理特征包括：（1）肿瘤一般生长缓慢，形态多呈圆形或类圆形，表面光滑，质地较韧；（2）瘤体具有完整的包膜，与周围组织界限清楚，剖开后切面呈粉红或乳白色；（3）显微镜下观察可见肿瘤多由分化良好的平滑肌细胞构成，瘤组织细胞呈梭形，胞浆丰富，边界清楚，胞核呈长杆状，两端纯圆，核分裂相少见，肿瘤细胞聚集成束，呈编织状、旋涡状或珊栏状排列。一般来说，无异型性，细胞有无间变及核分裂相的多少，是鉴别平滑肌瘤与平滑肌肉瘤的主要病理依据[8]。但对有些高分化的尿道平滑肌肉瘤，两者仍较难鉴别。因此，必须根据肿瘤自身的进展速度、有无局部坏死灶、有无侵犯周围组织以及是否有远处转移等多方面情况来帮助进一步鉴别。

尿道平滑肌瘤主要临床表现是尿道外口无痛性肿物，不易被患者发现，一旦出现瘤体快速增大才出现相应排尿症状。本组病例均为体检时发现，无特征性表现。一些患者因肿瘤反复摩擦而表面溃烂并发感染，出现反复尿频、尿急、尿痛等尿路刺激症状而来就诊。少数患者可因肿瘤位于尿道近端引起排尿不畅，肿瘤体积较大者可引起严重的排尿困难甚至尿潴留，位于尿道后壁的肿瘤较大时可能压迫阴道而影响性生活。男性患者可因肿瘤位于尿道内口并突入膀胱而导致尿潴留，属罕见。因本病与尿道息肉、尿道囊肿、尿道肉阜、尿道乳头状瘤、尿道癌及尿道黏膜脱垂等疾病表现类似，容易被误诊。虽通过经阴道彩超、盆腔CT、MRI、尿道膀胱镜检和尿道造影等检查可以帮助诊断，但确诊仍依赖于病理活检[9]。本组病例均通过术后病理才最终确诊。需要注意的是，某些病例肿瘤向膀胱内突出，B超、造影、CT等早期影像检查极易误诊为膀胱肿瘤，经过膀胱镜检查才确诊为尿道肿瘤。另外，该病有时与女性外阴、阴道平滑肌瘤难以鉴别。两者都属罕见疾病。外阴平滑肌瘤好发于阴蒂、大阴唇、小阴唇，一般为单发，外形呈圆形或椭圆形，表面光滑，质地偏硬，有包膜，活动好。多来源于外阴的平滑肌、毛囊的竖毛肌或血管的平滑肌。阴道平滑肌瘤通常是单发，体积偏小，质地可为囊性、囊实性或实性，可以发生于阴道壁的各个部位。其组织学特点包括有完整的包膜，包裹平滑肌纤维和纤维组织的漩涡状结构，多起源于阴道血管平滑肌、粘膜下平滑肌和圆韧带平滑肌[10-11]。

手术切除肿瘤为尿道平滑肌瘤唯一有效的治疗方法，可通过手术切除肿瘤治愈。根据尿道平滑肌瘤所在位置采取不同手术方式，一般靠近膀胱颈部或尿道内口的肿瘤可经尿道内镜下切除，但应注意避免损伤尿道括约肌，位于尿道外口的可行单纯肿瘤局部切除。术中见肿瘤包膜不完整并有周围浸润疑为恶性肿瘤时建议送病理行快速冰冻检查，如为恶性则应行一定范围的清扫术。尿道平滑肌瘤是良性尿道肿瘤，预后好，极少复发。目前国内文献只有叶章群等[12]曾报道1例患者在术后5年复发而再次接受手术治疗。其考虑复发可能因为当时肿瘤局部切除不完全引起。故如果瘤体较大尤其是肿瘤直径＞5cm及边缘不清者，术中应尽量切除足够多的周围组织，以免肿瘤残留或复发。本病目前国内外尚无恶变及远处转移的报道，但仍建议进行定期随访。本组病例均行单纯肿瘤切除，随访28～34个月无复发，远期疗效尚待进一步观察。

[1] Chong KM，Chuang J，Tsai YL，et al.A rapidly growing paraurethral myoma with profuse bleeding from a mucosal vessel：report of a case[J].Gynecologic and Obstetric Investigation，2006，61（2）：87-89.

[2] Özel B，Ballard C.Urethral and paraurethral leiomyomas in the female patient[J].International Urogynecology Journal and Pelvic Floor Dysfunction，2006，17（1）：93–95.

[3] Ghadian A，Hoseini SY.Transvesical enucleation of multiple leiomyoma of bladder and urethra[J].Nephrourol Mon，2013，5（1）：709-711.

[4] Alvarado-Cabrero I，Candanedo-Gonzalez F，Sosa-Romero A.Leiomyoma of the urethra in a Mexican woman：a rare neoplasm associated with the expression of estrogen receptors by immunohistochemistry[J].Arch Med Res，2001，32：88-90.

[5] Silveira AB，Riccetto CL，Herrmann V，et al.Urethral leiomyoma during pregnancy：a case report[J].Rev Col Bras Cir，2012，39（6）：560-561.

[6] 吴波，孙光，刘晓强，等.女性尿道平滑肌瘤特征（附4例报告并文献复习）[J].临床泌尿外科杂志，2011，26（7）：546-547.

[7] 谢广静，朱晓菲.尿道平滑肌瘤1例报告[J].罕少疾病杂志，2009，16（5）：59-60.

[8] 廖松林.有关平滑肌瘤与平滑肌肉瘤的鉴别诊断[J].诊断病理学杂志，2005，12（6）：477-478.

[9] Elhadari T，Archer R，Barrington J.Urethral leiomyoma：a rare presentation[J].Journal of medical case reports,2014，34（2）：208.

[10] 崔嵛，宋继文，陈惠庆.女性尿道平滑肌瘤2例报告并文献复习[J].现代泌尿生殖肿瘤杂志，2012，4（3）：178.

[11] 黄静莹，裴玉玲.阴道壁平滑肌瘤误诊分析[J].当代医学，2014，20（22）：57-58.

[12] 肖恒军，刘继红，叶章群，等.女性尿道平滑肌瘤4例[J].临床泌尿外科杂志，2002，17（2）：92.

Three cases diagnosis and treatment of urethral leiomyoma with literature review

HUANG Jiansheng LAN Yu MENG Yong
Department of Urology,the First Affiliated Hospital of Shantou University Medical College,Shantou 515041,China

Objective To explore the clinical features,diagnosis and treatment of urethral leiomyoma. Methods A retrospective analysis of three cases of urethral leiomyoma diagnosed and treated in our hospital from 2011 to 2012 and relevant literature review. Results The three cases were all performed tumor resection and confirmed as leiomyoma by pathologic manifestations.Followed up for 28 to 34 months,no tumor recurrence was developed. Conclusion Urethral leiomyoma is an uncommon kind of benign urethral tumor.There is no characteristic clinical manifestation.It's confirmed by pathologic examination,and it can be cured by tumor resection,which has a favourable prognosis.

Leiomyoma;Benign urethral tumor;Estrogen receptor;Pathology

R737.15

C

2095-0616（2015）08-214-03

2014-12-23）